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En 1995 consult&#243; por presentar lesi&#243;n asintom&#225;tica mandibular de m&#225;s de 5 a&#241;os de evoluci&#243;n&#46; En la exploraci&#243;n presentaba en lado derecho del ment&#243;n una placa eritematoedematosa de 5 &#215; 5 cm&#44; con bordes netos&#44; superficie lisa e infiltrada al tacto &#40;fig&#46; 1&#41;&#46; El resto de la exploraci&#243;n cut&#225;nea era normal&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v93n03-13030356tab01.gif"></img></p><p class="elsevierStylePara">Fig&#46; 1&#46; Placa eritematoedematosa de consistencia blanda en ment&#243;n&#46; Lesi&#243;n asintom&#225;tica de m&#225;s de 10 a&#241;os de evoluci&#243;n&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Esta lesi&#243;n hab&#237;a sido biopsiada en cuatro ocasiones con similares hallazgos histol&#243;gicos&#46; El principal hallazgo era la presencia en toda la dermis de un denso infiltrado inflamatorio con granulomas constituidos por histiocitos epitelioides y c&#233;lulas gigantes multinucleadas en su parte m&#225;s central y linfocitos en periferia&#59; en varios de ellos exist&#237;an &#225;reas de caseosis &#40;figs&#46; 2 y 3&#41;&#46; Los linfocitos del infiltrado eran monomorfos sin atipias&#46; Se detectaron focos aislados de epidermotropismo&#44; sin franca atipia nuclear en los linfocitos&#59; no se evidenciaron microabcesos de Pautrier&#59; en algunas &#225;reas exist&#237;a fibrosis laminar en dermis papilar&#59; en algunos cortes se evidenciaron &#225;reas de mucinosis folicular&#59; algunas c&#233;lulas gigantes presentaban signos de linfofagocitosis&#46; En el estudio inmuhistoqu&#237;mico destacaba la expresi&#243;n de CD3 y CD4 en el 80&#37; del infiltrado linfocitario&#44; del CD68 en las c&#233;lulas epiteloides del centro de los granulomas y de la S100 en c&#233;lulas dispersas dentro del infiltrado inflamatorio &#40;no en c&#233;lulas gigantes&#41;&#46; No se observaron signos de elast&#243;lisis con la tinci&#243;n de Van Gieson&#44; ni cuerpos extra&#241;os con la luz polarizada&#44; ni microorganismos con las tinciones de Ziehl-Neelsen y PAS&#46; La visi&#243;n directa de leishmanias&#44; el cultivo para microbacterias y la PCR para <span class="elsevierStyleItalic">Mycobacterium avium intracelulare&#44; Mycobacterium tuberculosis</span> y <span class="elsevierStyleItalic">Mycobacterium leprae</span> fueron negativas&#46; No pudo realizarse estudio de reordenamiento gen&#233;tico&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v93n03-13030356tab02.gif"></img></p><p class="elsevierStylePara">Fig&#46; 2&#46; Infiltrado en dermis superficial y profunda con formaci&#243;n de granulomas&#59; algunos de los granulomas presentan &#225;reas de necrosis&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v93n03-13030356tab03.gif"></img></p><p class="elsevierStylePara">Fig&#46; 3&#46; Detalle de los granulomas compuestos por linfocitos&#44; c&#233;lulas epiteliodes y c&#233;lulas gigantes&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Ninguna de las siguientes pruebas complementarias mostr&#243; datos relevantes&#58; hemograma&#44; bioqu&#237;mica&#44; proteinograma&#44; calcemia-calciuria&#44; inmunoglobulinas&#44; auto-AC&#44; serolog&#237;as &#40;l&#250;es&#44; virus de la inmunodeficiencia humana&#41;&#44; enzima conversora de la angiotensina &#40;ECA&#41;&#44; prote&#237;na de Bence-Jones&#44; radiograf&#237;a de t&#243;rax y ortopantomograf&#237;a&#46; Se hab&#237;an realizado tratamientos sist&#233;micos previos con corticosteroides&#44; tetracilinas&#44; penicilina y claritromicina&#44; as&#237; como diversas terap&#233;uticas t&#243;picas sin mejor&#237;a alguna&#46; Tras descartar la sarcoidosis y la infecci&#243;n por micobacterias se estableci&#243; el diagn&#243;stico de MFG&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Durante los 6 a&#241;os de control en nuestra consulta &#40;m&#237;nima evoluci&#243;n de 12 a&#241;os&#41;&#44; la placa ha permanecido estable y no se han detectado otras lesiones cut&#225;neas&#44; adenopat&#237;as&#44; ni alteraciones sist&#233;micas&#46; Dada la ausencia de sintomatolog&#237;a y la nula repercusi&#243;n sist&#233;mica&#44; la paciente se ha opuesto reiteradamente a la realizaci&#243;n de los tratamientos locales propuestos &#40;radioterapia o quimioterapia con mostaza nitrogenada&#41;&#46;</p><p class="elsevierStylePara"> DISCUSION</p><p class="elsevierStylePara">Desde el punto de vista cl&#237;nico&#44; la MFG puede presentarse con una cl&#237;nica muy variada&#44; tal y como se refleja en las dos series m&#225;s recientes que recopilan los casos publicados<span class="elsevierStyleSup">2&#44; 3</span>&#46; La mayor&#237;a de las MFG se han manifestado en forma de p&#225;pulo-placas eritematosas&#44; y no tenemos conocimiento de MFG unilesionales&#44; salvo un caso &#40;comunicaci&#243;n oral&#41; del Hospital de La Princesa<span class="elsevierStyleSup">5</span>&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Existe clara controversia en la bibliograf&#237;a respecto a si la MFG presenta un mejor o peor pron&#243;stico que otras formas de MF&#46; Varios art&#237;culos muestran su asociaci&#243;n con una r&#225;pida afectaci&#243;n extracut&#225;nea&#44; lo cual conlleva un mal pron&#243;stico<span class="elsevierStyleSup">6&#44; 7</span>&#46; Por otra parte&#44; la presencia de granulomas se considera reflejo de una buena respuesta inmunol&#243;gica frente a ant&#237;genos tumorales&#44; y as&#237; parecen avalarlo casos con evoluci&#243;n cr&#243;nica exclusivamente cut&#225;nea e incluso con resoluci&#243;n espont&#225;nea<span class="elsevierStyleSup">2&#44; 4&#44; 8</span>&#46; Nuestro caso se englobar&#237;a dentro de las MF unilesionales&#44; las cuales conllevan una evoluci&#243;n cr&#243;nica y benigna&#46; En este sentido hemos encontrado una &#250;nica referencia bibliogr&#225;fica de una &#171;hipot&#233;tica&#187; variedad de MF&#44; la &#171;MFG juvenil&#187;&#44; que aparecer&#237;a en edades tempranas&#44; con cl&#237;nica muy diversa&#44; histolog&#237;a sarcoidea y evoluci&#243;n indolente durante a&#241;os<span class="elsevierStyleSup">9</span>&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Salvo en la enfermedad de Hodgkin&#44; la presencia de granulomas en procesos linfoproliferativos es rara&#44; pero se ha descrito en muy diversos linfomas cut&#225;neos&#44; incluso en linfomas B con epidermotropismo<span class="elsevierStyleSup">10</span>&#46; Como dato gen&#233;rico se estima que un 4&#37; de las MF pueden presentar granulomas en el estudio histol&#243;gico&#46; Cuando no existen signos histol&#243;gicos inequ&#237;vocos de MF&#44; la presencia de granulomas complica y&#47;o retrasa el diagn&#243;stico de MFG&#46; De hecho&#44; un porcentaje importante de estos casos se etiquetan inicialmente de sarcoidosis<span class="elsevierStyleSup">11&#44; 12</span>&#44; sobre todo por esta ausencia de alteraciones histol&#243;gicas espec&#237;ficas de MF&#46; La mayor&#237;a de los granulomas en la MFG son linfohistiocitarios con c&#233;lulas gigantes&#44; pero tambi&#233;n se han descrito granulomas sarcoideos y con necrobiosis<span class="elsevierStyleSup">13</span>&#46; En nuestro caso exist&#237;an granulomas de estas tres variantes se&#241;aladas&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Por esta constante existencia de granulomas se ha relacionado la MFG con el s&#237;ndrome de la piel laxa granulomatosa&#46; Esta segunda entidad se presenta cl&#237;nicamente con &#225;reas de piel p&#233;ndula en las flexuras y desde el punto de vista histol&#243;gico las c&#233;lulas gigantes&#44; con signos de fagoelast&#243;lisis&#44; son el hallazgo m&#225;s relevante<span class="elsevierStyleSup">14</span>&#46; No obstante&#44; a pesar de estas te&#243;ricas diferencias&#44; son entidades que pueden superponerse<span class="elsevierStyleSup">15</span>&#46;</p><p class="elsevierStylePara">En resumen&#44; con este caso hemos querido&#44; en primer lugar&#44; recordar la dificultad del diagn&#243;stico cl&#237;nico-histol&#243;gico de la MFG y considerar la sospecha de este cuadro ante infiltrados granulomatosos persistentes que no re&#250;nen criterios diagn&#243;sticos de otras dermatosis granulomatosas&#46; En segundo lugar hemos pretendido aportar un dato m&#225;s a la ya compleja expresividad cl&#237;nica de la MF&#44; en este caso un paciente con una &#250;nica lesi&#243;n de MFG de evoluci&#243;n benigna a lo largo de 10 a&#241;os&#46;</p>"
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Micosis fungoide granulomatosa unilesional
Unilesional granulomatous mycosis fungoides
Ma Carmen Sáenz de Santa Maríaa, Ma Luisa Zubiria, Carmen Yusa
a Servicios de Dermatología y Anatomía Patológica. Hospital Miguel Servet. Zaragoza.
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En 1995 consult&#243; por presentar lesi&#243;n asintom&#225;tica mandibular de m&#225;s de 5 a&#241;os de evoluci&#243;n&#46; En la exploraci&#243;n presentaba en lado derecho del ment&#243;n una placa eritematoedematosa de 5 &#215; 5 cm&#44; con bordes netos&#44; superficie lisa e infiltrada al tacto &#40;fig&#46; 1&#41;&#46; El resto de la exploraci&#243;n cut&#225;nea era normal&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v93n03-13030356tab01.gif"></img></p><p class="elsevierStylePara">Fig&#46; 1&#46; Placa eritematoedematosa de consistencia blanda en ment&#243;n&#46; Lesi&#243;n asintom&#225;tica de m&#225;s de 10 a&#241;os de evoluci&#243;n&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Esta lesi&#243;n hab&#237;a sido biopsiada en cuatro ocasiones con similares hallazgos histol&#243;gicos&#46; El principal hallazgo era la presencia en toda la dermis de un denso infiltrado inflamatorio con granulomas constituidos por histiocitos epitelioides y c&#233;lulas gigantes multinucleadas en su parte m&#225;s central y linfocitos en periferia&#59; en varios de ellos exist&#237;an &#225;reas de caseosis &#40;figs&#46; 2 y 3&#41;&#46; Los linfocitos del infiltrado eran monomorfos sin atipias&#46; Se detectaron focos aislados de epidermotropismo&#44; sin franca atipia nuclear en los linfocitos&#59; no se evidenciaron microabcesos de Pautrier&#59; en algunas &#225;reas exist&#237;a fibrosis laminar en dermis papilar&#59; en algunos cortes se evidenciaron &#225;reas de mucinosis folicular&#59; algunas c&#233;lulas gigantes presentaban signos de linfofagocitosis&#46; En el estudio inmuhistoqu&#237;mico destacaba la expresi&#243;n de CD3 y CD4 en el 80&#37; del infiltrado linfocitario&#44; del CD68 en las c&#233;lulas epiteloides del centro de los granulomas y de la S100 en c&#233;lulas dispersas dentro del infiltrado inflamatorio &#40;no en c&#233;lulas gigantes&#41;&#46; No se observaron signos de elast&#243;lisis con la tinci&#243;n de Van Gieson&#44; ni cuerpos extra&#241;os con la luz polarizada&#44; ni microorganismos con las tinciones de Ziehl-Neelsen y PAS&#46; La visi&#243;n directa de leishmanias&#44; el cultivo para microbacterias y la PCR para <span class="elsevierStyleItalic">Mycobacterium avium intracelulare&#44; Mycobacterium tuberculosis</span> y <span class="elsevierStyleItalic">Mycobacterium leprae</span> fueron negativas&#46; No pudo realizarse estudio de reordenamiento gen&#233;tico&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v93n03-13030356tab02.gif"></img></p><p class="elsevierStylePara">Fig&#46; 2&#46; Infiltrado en dermis superficial y profunda con formaci&#243;n de granulomas&#59; algunos de los granulomas presentan &#225;reas de necrosis&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v93n03-13030356tab03.gif"></img></p><p class="elsevierStylePara">Fig&#46; 3&#46; Detalle de los granulomas compuestos por linfocitos&#44; c&#233;lulas epiteliodes y c&#233;lulas gigantes&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Ninguna de las siguientes pruebas complementarias mostr&#243; datos relevantes&#58; hemograma&#44; bioqu&#237;mica&#44; proteinograma&#44; calcemia-calciuria&#44; inmunoglobulinas&#44; auto-AC&#44; serolog&#237;as &#40;l&#250;es&#44; virus de la inmunodeficiencia humana&#41;&#44; enzima conversora de la angiotensina &#40;ECA&#41;&#44; prote&#237;na de Bence-Jones&#44; radiograf&#237;a de t&#243;rax y ortopantomograf&#237;a&#46; Se hab&#237;an realizado tratamientos sist&#233;micos previos con corticosteroides&#44; tetracilinas&#44; penicilina y claritromicina&#44; as&#237; como diversas terap&#233;uticas t&#243;picas sin mejor&#237;a alguna&#46; Tras descartar la sarcoidosis y la infecci&#243;n por micobacterias se estableci&#243; el diagn&#243;stico de MFG&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Durante los 6 a&#241;os de control en nuestra consulta &#40;m&#237;nima evoluci&#243;n de 12 a&#241;os&#41;&#44; la placa ha permanecido estable y no se han detectado otras lesiones cut&#225;neas&#44; adenopat&#237;as&#44; ni alteraciones sist&#233;micas&#46; Dada la ausencia de sintomatolog&#237;a y la nula repercusi&#243;n sist&#233;mica&#44; la paciente se ha opuesto reiteradamente a la realizaci&#243;n de los tratamientos locales propuestos &#40;radioterapia o quimioterapia con mostaza nitrogenada&#41;&#46;</p><p class="elsevierStylePara"> DISCUSION</p><p class="elsevierStylePara">Desde el punto de vista cl&#237;nico&#44; la MFG puede presentarse con una cl&#237;nica muy variada&#44; tal y como se refleja en las dos series m&#225;s recientes que recopilan los casos publicados<span class="elsevierStyleSup">2&#44; 3</span>&#46; La mayor&#237;a de las MFG se han manifestado en forma de p&#225;pulo-placas eritematosas&#44; y no tenemos conocimiento de MFG unilesionales&#44; salvo un caso &#40;comunicaci&#243;n oral&#41; del Hospital de La Princesa<span class="elsevierStyleSup">5</span>&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Existe clara controversia en la bibliograf&#237;a respecto a si la MFG presenta un mejor o peor pron&#243;stico que otras formas de MF&#46; Varios art&#237;culos muestran su asociaci&#243;n con una r&#225;pida afectaci&#243;n extracut&#225;nea&#44; lo cual conlleva un mal pron&#243;stico<span class="elsevierStyleSup">6&#44; 7</span>&#46; Por otra parte&#44; la presencia de granulomas se considera reflejo de una buena respuesta inmunol&#243;gica frente a ant&#237;genos tumorales&#44; y as&#237; parecen avalarlo casos con evoluci&#243;n cr&#243;nica exclusivamente cut&#225;nea e incluso con resoluci&#243;n espont&#225;nea<span class="elsevierStyleSup">2&#44; 4&#44; 8</span>&#46; Nuestro caso se englobar&#237;a dentro de las MF unilesionales&#44; las cuales conllevan una evoluci&#243;n cr&#243;nica y benigna&#46; En este sentido hemos encontrado una &#250;nica referencia bibliogr&#225;fica de una &#171;hipot&#233;tica&#187; variedad de MF&#44; la &#171;MFG juvenil&#187;&#44; que aparecer&#237;a en edades tempranas&#44; con cl&#237;nica muy diversa&#44; histolog&#237;a sarcoidea y evoluci&#243;n indolente durante a&#241;os<span class="elsevierStyleSup">9</span>&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Salvo en la enfermedad de Hodgkin&#44; la presencia de granulomas en procesos linfoproliferativos es rara&#44; pero se ha descrito en muy diversos linfomas cut&#225;neos&#44; incluso en linfomas B con epidermotropismo<span class="elsevierStyleSup">10</span>&#46; Como dato gen&#233;rico se estima que un 4&#37; de las MF pueden presentar granulomas en el estudio histol&#243;gico&#46; Cuando no existen signos histol&#243;gicos inequ&#237;vocos de MF&#44; la presencia de granulomas complica y&#47;o retrasa el diagn&#243;stico de MFG&#46; De hecho&#44; un porcentaje importante de estos casos se etiquetan inicialmente de sarcoidosis<span class="elsevierStyleSup">11&#44; 12</span>&#44; sobre todo por esta ausencia de alteraciones histol&#243;gicas espec&#237;ficas de MF&#46; La mayor&#237;a de los granulomas en la MFG son linfohistiocitarios con c&#233;lulas gigantes&#44; pero tambi&#233;n se han descrito granulomas sarcoideos y con necrobiosis<span class="elsevierStyleSup">13</span>&#46; En nuestro caso exist&#237;an granulomas de estas tres variantes se&#241;aladas&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Por esta constante existencia de granulomas se ha relacionado la MFG con el s&#237;ndrome de la piel laxa granulomatosa&#46; Esta segunda entidad se presenta cl&#237;nicamente con &#225;reas de piel p&#233;ndula en las flexuras y desde el punto de vista histol&#243;gico las c&#233;lulas gigantes&#44; con signos de fagoelast&#243;lisis&#44; son el hallazgo m&#225;s relevante<span class="elsevierStyleSup">14</span>&#46; No obstante&#44; a pesar de estas te&#243;ricas diferencias&#44; son entidades que pueden superponerse<span class="elsevierStyleSup">15</span>&#46;</p><p class="elsevierStylePara">En resumen&#44; con este caso hemos querido&#44; en primer lugar&#44; recordar la dificultad del diagn&#243;stico cl&#237;nico-histol&#243;gico de la MFG y considerar la sospecha de este cuadro ante infiltrados granulomatosos persistentes que no re&#250;nen criterios diagn&#243;sticos de otras dermatosis granulomatosas&#46; En segundo lugar hemos pretendido aportar un dato m&#225;s a la ya compleja expresividad cl&#237;nica de la MF&#44; en este caso un paciente con una &#250;nica lesi&#243;n de MFG de evoluci&#243;n benigna a lo largo de 10 a&#241;os&#46;</p>"
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Información del artículo
ISSN: 00017310
Idioma original: Español
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