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Aunque se ha discutido mucho si el fibroma escler&#243;tico&#44; tambi&#233;n denominado colagenoma estoriforme por algunos autores &#40;3&#41;&#44; corresponde o no a un dermatofibroma hipocelular de largo tiempo de evoluci&#243;n y con escasa actividad de sus c&#233;lulas&#44; un estudio reciente llevado a cabo por McCalmont ha demostrado que los fibroblastos presentes en la lesi&#243;n sintetizan activamente col&#225;geno tipo I y por tanto esta lesi&#243;n no debe considerarse como un f&#243;sil de dermatofibroma &#40;4&#41;&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Presentamos un ejemplo de fibroma escler&#243;tico con c&#233;lulas gigantes multinucleadas&#44; una variante histopatol&#243;gica poco frecuente de esta lesi&#243;n&#46;</p><p class="elsevierStylePara">DESCRIPCION DEL CASO</p><p class="elsevierStylePara">Var&#243;n de 35 a&#241;os con un n&#243;dulo de consistencia firme de 1 cm de di&#225;metro en la cara lateral externa de la falange distal del dedo anular de la mano derecha&#46; La lesi&#243;n hab&#237;a estado presente durante 3 a&#241;os y mostraba un crecimiento lento&#46; El diagn&#243;stico cl&#237;nico fue fibroma de las vainas tendinosas y la lesi&#243;n fue extirpada quir&#250;rgicamente&#46; El resto de la exploraci&#243;n cut&#225;nea no demostr&#243; ninguna otra anomal&#237;a y no exist&#237;a historia personal ni familiar de s&#237;ndrome de Cowden&#46;</p><p class="elsevierStylePara">El estudio hispatol&#243;gico demostr&#243; un n&#243;dulo d&#233;rmico bien delimitado&#44; pero no encapsulado &#40;Fig&#46; 1&#41;&#44; constituido por haces de col&#225;gena hialina y eosin&#243;fila dispuestos en algunas &#225;reas con un patr&#243;n estoriforme y separados por grietas con abundante contenido de mucina y ausencia de tejido el&#225;stico&#46; En la lesi&#243;n se observaba escasa celularidad&#44; pero exist&#237;an numerosas c&#233;lulas gigantes multinucleadas dispuestas entre los haces de col&#225;gena y especialmente abundantes en las &#225;reas superficiales de la lesi&#243;n &#40;Fig&#46; 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Las c&#233;lulas gigantes multinucleadas son especialmente abundantes en las &#225;reas superficiales de la lesi&#243;n&#46;</p><p class="elsevierStylePara"> DISCUSION</p><p class="elsevierStylePara">El fibroma escler&#243;tico es una lesi&#243;n benigna&#44; descrita originalmente en 1972 por Weary y cols&#46; &#40;5&#41; en la lengua de un paciente con s&#237;ndrome de Cowden&#44; una genodermatosis de herencia autos&#243;mica dominante que asocia lesiones mucocut&#225;neas consistentes en tricolemomas faciales m&#250;ltiples&#44; p&#225;pulas verrugosas en mucosa bucal&#44; p&#225;pulas transl&#250;cidas y querat&#243;sicas en los pulpejos de los dedos y frecuente desarrollo de carcinomas mamarios y tiroideos&#46; Despu&#233;s de su descripci&#243;n original otros autores han publicado ejemplos de fibromas escler&#243;ticos en pacientes con s&#237;ndrome de Cowden localizados en la cara&#44; las palmas y las plantas &#40;6&#44; 7&#41;&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Los primeros autores que describieron esta lesi&#243;n aislada&#44; es decir&#44; sin asociaci&#243;n con s&#237;ndrome de Cowden&#44; fueron Rapini y Golitz &#40;1&#41; en 1989&#46; Estos autores publicaron una serie de 11 pacientes con fibromas escler&#243;ticos solitarios&#44; localizados en diversas &#225;reas de la superficie corporal y que no presentaban ninguna de las anomal&#237;as del s&#237;ndrome de Cowden&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Requena y cols&#46; en 1992 describieron un paciente con s&#237;ndrome de Cowden y fibromas escler&#243;ticos m&#250;ltiples&#46; Estos autores revisaron la literatura al respecto y llegaron a la conclusi&#243;n de que la presencia de fibromas escler&#243;ticos m&#250;ltiples constitu&#237;a un marcador cut&#225;neo de s&#237;ndrome de Cowden que puede ayudar al diagn&#243;stico precoz de esta genodermatosis&#46; En contraste&#44; los pacientes con fibromas escler&#243;ticos solitarios no suelen padecer s&#237;ndrome de Cowden &#40;2&#41;&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Desde el punto de vista hispatol&#243;gico la lesi&#243;n es muy caracter&#237;stica&#46; Consiste en un fibroma mayoritariamente constituido por gruesos haces de col&#225;gena y escaso n&#250;mero de fibroblastos&#46; En algunas &#225;reas los haces de col&#225;gena muestran una disposici&#243;n estoriforme o en hojas de cebolla&#46;</p><p class="elsevierStylePara">En nuestra revisi&#243;n de la literatura s&#243;lo hemos encontrado el art&#237;culo de Rudolph y cols&#46; &#40;8&#41; sobre fibroma escler&#243;tico con c&#233;lulas gigantes multinucleadas&#46; Estos autores describieron cinco ejemplos de fibroma escler&#243;tico solitario con abundantes c&#233;lulas gigantes multinucleadas&#46; Nuestro caso es id&#233;ntico a los descritos por ellos&#46;</p><p class="elsevierStylePara">El diagn&#243;stico diferencial del fibroma escler&#243;tico con c&#233;lulas gigantes multinucleadas debe plantearse con el nevo de Spitz intrad&#233;rmico&#44; con el angiohistiocitoma de c&#233;lulas gigantes multinucleadas y el fibroma pleom&#243;rfico&#46; El diagn&#243;stico de nevo de Spitz intrad&#233;rmico en nuestro caso se excluy&#243; f&#225;cilmente por la negatividad de la prote&#237;na S-100 en las c&#233;lulas gigantes multinucleadas&#46; El angiohistiocitoma de c&#233;lulas gigantes multinucleadas es una rara entidad que habitualmente consiste en m&#250;ltiples p&#225;pulas de apariencia angiomatosa agrupadas en una regi&#243;n anat&#243;mica o salpicadas por las extremidades &#40;9&#44; 10&#41;&#46; Aunque el angiohistiocitoma de c&#233;lulas gigantes multinucleadas muestra el mismo tipo de c&#233;lulas gigantes multinucleadas&#44; con citoplasma poligonal y bordes angulosos&#44; existe adem&#225;s una llamativa proliferaci&#243;n de vasos sangu&#237;neos de tipo capilar como parte integrante de la lesi&#243;n y no muestra el grado de colagenizaci&#243;n del fibroma escler&#243;tico&#46; Respecto al fibroma pleom&#243;rfico&#44; descrito originalmente por Kamilo y cols&#46; &#40;11&#41;&#44; tambi&#233;n puede mostrar c&#233;lulas gigantes multinucleadas similares a las del fibroma escler&#243;tico de c&#233;lulas gigantes multinucleadas&#44; pero estas c&#233;lulas multinucleadas del fibroma pleom&#243;rfico muestran n&#250;cleos at&#237;picos e hipercrom&#225;ticos y la lesi&#243;n carece de la colagenizaci&#243;n y el patr&#243;n estoriforme del col&#225;geno que caracterizan al fibroma escler&#243;tico&#46;</p>"
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Fibroma esclerótico con células gigantes multinucleadas
Sclerotic fibroma with multinucleated giant cells.
M J. Izquierdoa, M A. Pastora, L. Carrascoa, C. Requenab, M L. Sogueroc, C. Morenod, L. Requenaa
a Servicio de Dermatología. Fundación Jiménez Díaz. Universidad Autónoma. Madrid.
b Servicio de Dermatología. Hospital General Universitario. Valencia.
c Servicio de Dermatología. Hospital Militar Gómez-Ulla. Madrid.
d Servicio de Anatomía Patológica. Fundación Jiménez Díaz. Universidad Autónoma. Madrid.
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Aunque se ha discutido mucho si el fibroma escler&#243;tico&#44; tambi&#233;n denominado colagenoma estoriforme por algunos autores &#40;3&#41;&#44; corresponde o no a un dermatofibroma hipocelular de largo tiempo de evoluci&#243;n y con escasa actividad de sus c&#233;lulas&#44; un estudio reciente llevado a cabo por McCalmont ha demostrado que los fibroblastos presentes en la lesi&#243;n sintetizan activamente col&#225;geno tipo I y por tanto esta lesi&#243;n no debe considerarse como un f&#243;sil de dermatofibroma &#40;4&#41;&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Presentamos un ejemplo de fibroma escler&#243;tico con c&#233;lulas gigantes multinucleadas&#44; una variante histopatol&#243;gica poco frecuente de esta lesi&#243;n&#46;</p><p class="elsevierStylePara">DESCRIPCION DEL CASO</p><p class="elsevierStylePara">Var&#243;n de 35 a&#241;os con un n&#243;dulo de consistencia firme de 1 cm de di&#225;metro en la cara lateral externa de la falange distal del dedo anular de la mano derecha&#46; La lesi&#243;n hab&#237;a estado presente durante 3 a&#241;os y mostraba un crecimiento lento&#46; El diagn&#243;stico cl&#237;nico fue fibroma de las vainas tendinosas y la lesi&#243;n fue extirpada quir&#250;rgicamente&#46; El resto de la exploraci&#243;n cut&#225;nea no demostr&#243; ninguna otra anomal&#237;a y no exist&#237;a historia personal ni familiar de s&#237;ndrome de Cowden&#46;</p><p class="elsevierStylePara">El estudio hispatol&#243;gico demostr&#243; un n&#243;dulo d&#233;rmico bien delimitado&#44; pero no encapsulado &#40;Fig&#46; 1&#41;&#44; constituido por haces de col&#225;gena hialina y eosin&#243;fila dispuestos en algunas &#225;reas con un patr&#243;n estoriforme y separados por grietas con abundante contenido de mucina y ausencia de tejido el&#225;stico&#46; En la lesi&#243;n se observaba escasa celularidad&#44; pero exist&#237;an numerosas c&#233;lulas gigantes multinucleadas dispuestas entre los haces de col&#225;gena y especialmente abundantes en las &#225;reas superficiales de la lesi&#243;n &#40;Fig&#46; 2&#41;&#46; Estas c&#233;lulas multinucleadas mostraban un citoplasma amplio y eosin&#243;filo y muchas de ellas ten&#237;an un contorno poligonal o estrellado con bordes angulosos&#46; Los n&#250;cleos de estas c&#233;lulas multinucleadas eran monoformos y no se observaban atipias ni figuras de mitosis&#46; Desde el punto de vista inmunohistoqu&#237;mico las c&#233;lulas multinucleadas mostraban positividad para la vimentina&#44; pero eran negativas para la prote&#237;na S-100&#44; las citoqueratinas AE1&#47;AE3&#44; la actina muscular espec&#237;fica y el factor XIIIa&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v92n09-13017974tab01.gif"></img></p><p class="elsevierStylePara">FIG&#46; 1&#46;--N&#243;dulo d&#233;rmico hipocelular bien delimitado&#44; aunque no encapsulado&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v92n09-13017974tab02.gif"></img></p><p class="elsevierStylePara">FIG&#46; 2&#46;--La lesi&#243;n est&#225; constituida por abundantes haces de col&#225;-geno hialinizado y escaso n&#250;mero de c&#233;lulas&#46; Las c&#233;lulas gigantes multinucleadas son especialmente abundantes en las &#225;reas superficiales de la lesi&#243;n&#46;</p><p class="elsevierStylePara"> DISCUSION</p><p class="elsevierStylePara">El fibroma escler&#243;tico es una lesi&#243;n benigna&#44; descrita originalmente en 1972 por Weary y cols&#46; &#40;5&#41; en la lengua de un paciente con s&#237;ndrome de Cowden&#44; una genodermatosis de herencia autos&#243;mica dominante que asocia lesiones mucocut&#225;neas consistentes en tricolemomas faciales m&#250;ltiples&#44; p&#225;pulas verrugosas en mucosa bucal&#44; p&#225;pulas transl&#250;cidas y querat&#243;sicas en los pulpejos de los dedos y frecuente desarrollo de carcinomas mamarios y tiroideos&#46; Despu&#233;s de su descripci&#243;n original otros autores han publicado ejemplos de fibromas escler&#243;ticos en pacientes con s&#237;ndrome de Cowden localizados en la cara&#44; las palmas y las plantas &#40;6&#44; 7&#41;&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Los primeros autores que describieron esta lesi&#243;n aislada&#44; es decir&#44; sin asociaci&#243;n con s&#237;ndrome de Cowden&#44; fueron Rapini y Golitz &#40;1&#41; en 1989&#46; Estos autores publicaron una serie de 11 pacientes con fibromas escler&#243;ticos solitarios&#44; localizados en diversas &#225;reas de la superficie corporal y que no presentaban ninguna de las anomal&#237;as del s&#237;ndrome de Cowden&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Requena y cols&#46; en 1992 describieron un paciente con s&#237;ndrome de Cowden y fibromas escler&#243;ticos m&#250;ltiples&#46; Estos autores revisaron la literatura al respecto y llegaron a la conclusi&#243;n de que la presencia de fibromas escler&#243;ticos m&#250;ltiples constitu&#237;a un marcador cut&#225;neo de s&#237;ndrome de Cowden que puede ayudar al diagn&#243;stico precoz de esta genodermatosis&#46; En contraste&#44; los pacientes con fibromas escler&#243;ticos solitarios no suelen padecer s&#237;ndrome de Cowden &#40;2&#41;&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Desde el punto de vista hispatol&#243;gico la lesi&#243;n es muy caracter&#237;stica&#46; Consiste en un fibroma mayoritariamente constituido por gruesos haces de col&#225;gena y escaso n&#250;mero de fibroblastos&#46; En algunas &#225;reas los haces de col&#225;gena muestran una disposici&#243;n estoriforme o en hojas de cebolla&#46;</p><p class="elsevierStylePara">En nuestra revisi&#243;n de la literatura s&#243;lo hemos encontrado el art&#237;culo de Rudolph y cols&#46; &#40;8&#41; sobre fibroma escler&#243;tico con c&#233;lulas gigantes multinucleadas&#46; Estos autores describieron cinco ejemplos de fibroma escler&#243;tico solitario con abundantes c&#233;lulas gigantes multinucleadas&#46; Nuestro caso es id&#233;ntico a los descritos por ellos&#46;</p><p class="elsevierStylePara">El diagn&#243;stico diferencial del fibroma escler&#243;tico con c&#233;lulas gigantes multinucleadas debe plantearse con el nevo de Spitz intrad&#233;rmico&#44; con el angiohistiocitoma de c&#233;lulas gigantes multinucleadas y el fibroma pleom&#243;rfico&#46; El diagn&#243;stico de nevo de Spitz intrad&#233;rmico en nuestro caso se excluy&#243; f&#225;cilmente por la negatividad de la prote&#237;na S-100 en las c&#233;lulas gigantes multinucleadas&#46; El angiohistiocitoma de c&#233;lulas gigantes multinucleadas es una rara entidad que habitualmente consiste en m&#250;ltiples p&#225;pulas de apariencia angiomatosa agrupadas en una regi&#243;n anat&#243;mica o salpicadas por las extremidades &#40;9&#44; 10&#41;&#46; Aunque el angiohistiocitoma de c&#233;lulas gigantes multinucleadas muestra el mismo tipo de c&#233;lulas gigantes multinucleadas&#44; con citoplasma poligonal y bordes angulosos&#44; existe adem&#225;s una llamativa proliferaci&#243;n de vasos sangu&#237;neos de tipo capilar como parte integrante de la lesi&#243;n y no muestra el grado de colagenizaci&#243;n del fibroma escler&#243;tico&#46; Respecto al fibroma pleom&#243;rfico&#44; descrito originalmente por Kamilo y cols&#46; &#40;11&#41;&#44; tambi&#233;n puede mostrar c&#233;lulas gigantes multinucleadas similares a las del fibroma escler&#243;tico de c&#233;lulas gigantes multinucleadas&#44; pero estas c&#233;lulas multinucleadas del fibroma pleom&#243;rfico muestran n&#250;cleos at&#237;picos e hipercrom&#225;ticos y la lesi&#243;n carece de la colagenizaci&#243;n y el patr&#243;n estoriforme del col&#225;geno que caracterizan al fibroma escler&#243;tico&#46;</p>"
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Información del artículo
ISSN: 00017310
Idioma original: Español
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2024 Octubre 154 43 197
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