Lupus eritematoso neonatal. Descripción de un caso y revisión de la literatura
Neonatal lupus erythematosus. A case report and literature review.
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Sin embargo, las alteraciones cardíacas, representadas casi siempre por un bloqueo cardíaco completo, suelen ser permanentes. Pese a lo mucho que se ha publicado en los últimos años acerca de esta entidad, muchas veces pasa inadvertida o se confunde con otros cuadros, de forma que está infradiagnosticada. Presentamos un caso con marcada afectación cutánea y alteraciones hepáticas subclínicas.</p><p class="elsevierStylePara"> DESCRIPCIÓN DEL CASO</p><p class="elsevierStylePara">Se trataba de una niña de 4 meses de edad, con una erupción cutánea generalizada, que se había iniciado al mes de vida en el abdomen. El embarazo y el parto habían cursado sin alteraciones. Sus padres eran sanos y como único antecedente destacable se constató que la madre había padecido dos abortos espontáneos previos. Sus padres referían que hacía 3 meses habían comenzado a aparecer lesiones eritematosas en el abdomen de la niña, que su pediatra había tratado sucesivamente con corticoides tópicos, sulfato de cobre al 0,1% y mupirocina sin éxito. Poco a poco las lesiones se habían ido extendiendo, hasta que tras una exposición solar mínima se habían exacerbado y diseminado. En la exploración nos encontramos una lactante con muy buen estado general, desarrollo ponderoestatural y psicomotor adecuado que presentaba múltiples placas eritematosas, afectando cara anterior del tronco, cabeza y extremidades, respetando la espalda (Fig. 1 A). El aspecto de las placas era similar al de una quemadura solar, pero bien delimitadas por un collarete de descamación marronáceo (Fig. 2). En la cara se apreciaba un eritema distribuido a modo de «máscara» alrededor de los ojos, con un borde policíclico (Fig. 3). El resto de la exploración física fue normal.</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v92n05-13014777tab01.gif"></img><img src="103v92n05-13014777tab02.gif"></img></p><p class="elsevierStylePara">FIG.1.--A: Erupción de lesiones circinadas afectando cara anterior del tronco, cabeza y extremidades. B: Hipopigmentación y telangiectasias residuales 2 meses después.</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v92n05-13014777tab03.gif"></img></p><p class="elsevierStylePara">FIG. 2.--Detalle de las placas eritematosas con reborde descamativo.</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v92n05-13014777tab04.gif"></img></p><p class="elsevierStylePara">FIG. 3.--Borde policíclico del eritema facial.</p><p class="elsevierStylePara">Se practicó biopsia de una de las lesiones que mostró un discreto infiltrado linfocitario en dermis superficial, así como depósitos dérmicos de mucina y degeneración hidrópica de la capa basal, todo ello sugestivo de LE. La inmunofluorescencia directa fue negativa. Se detectaron ANA positivos a títulos de 1/320, con anti-Ro positivos. El resto de autoanticuerpos, incluyendo los anti-La y los anti-U1RNP, fueron negativos. Se detectó el mismo patrón de autoanticuerpos en la madre. Con esto se confirmó el diagnóstico de sospecha de LE neonatal.</p><p class="elsevierStylePara">Se realizó un ECG que resultó normal. En la analítica destacaban los siguientes datos: GOT, 151 UI; GPT, 122 UI; bilirrubina: 2,2 mg/dl; FA, 914 UI; aldolasa, 28 UI. En el hemograma sólo se evidenció un 80% de linfocitos de un total de 12.000 leucocitos/mm<span class="elsevierStyleSup">3</span>.</p><p class="elsevierStylePara">Se recomendó fotoprotección y una crema de corticosteroides de baja potencia. A los 15 días las lesiones habían comenzado a aclararse, sobre todo en tronco y cara. A la edad de 6 meses prácticamente todas las lesiones habían desaparecido, dejando una hipopigmentación residual y algunas telangiectasias (Fig. 1 B). Los enzimas hepáticos estaban casi dentro de los niveles normales, pero el patrón de autoanticuerpos permanecía idéntico al de la primera visita. Volvimos a historiar y a explorar a la madre, detectando un fenómeno de Raynaud evidente sin otros signos o síntomas.</p><p class="elsevierStylePara"> DISCUSIÓN</p><p class="elsevierStylePara">McCuistion y Schoch en 1954 fueron los primeros en proponer que un caso de LE neonatal observado por ellos podía deberse al paso de «algún factor» materno al niño (4). Pero hasta 1980 no se asoció con los anticuerpos anti-Ro (5).</p><p class="elsevierStylePara">El LE neonatal es una entidad poco frecuente que afecta a uno de cada 12.000 a 20.000 nacidos vivos (1, 3). Pese a su rareza es la dermatosis más frecuente de las adquiridas por vía transplacentaria y mediadas por anticuerpos (3). Tiene preferencia por el sexo femenino con una proporción de tres a uno (1). Afecta a la piel en un 50% de los casos y al corazón en otro 50%; sólo en un 10% de los casos coexisten síntomas cutáneos y cardíacos.</p><p class="elsevierStylePara">Las lesiones cutáneas aparecen en las primeras semanas de vida, generalmente antes del tercer mes, aunque pueden estar presentes ya al nacimiento (1, 6). Muchas veces aparecen en relación con una exposición solar o por la fototerapia para el tratamiento de una ictericia neonatal (7). La mayoría de las veces son manchas o placas eritematosas de configuración anular, con o sin descamación, que recuerdan al lupus eritematoso subagudo (LES). Para algunos autores el LE neonatal es una forma pediátrica de éste. Otras veces se manifiesta con lesiones que recuerdan más al lupus eritematoso discoide (LED) (8); también puede haber telangiectasias (9-11), púrpura, que suele reflejar una trombopenia asociada, lesiones que simulan un eritema exudativo multiforme o incluso un vitíligo, sobre todo en casos evolucionados (12). Existen formas atípicas en las que sólo la histología y/o los anticuerpos nos orientarán al diagnóstico (6, 13). En algunos casos predomina la descamación o incluso las costras, pudiendo ser un marcador de afectación extracutánea (2). Aunque las lesiones pueden aparecer en cualquier localización, incluso en la zona del pañal (10), lo más común es que afecten a la cara y el cuero cabelludo, probablemente por ser las áreas más fotoexpuestas (1, 2, 7, 8). En la cara es frecuente encontrar un eritema periocular, dispuesto a modo de máscara, que da una apariencia muy típica de «ojos de mapache», que puede ser una clave clínica fundamental para sospechar el diagnóstico (2). Las lesiones cutáneas tienden a resolverse espontáneamente antes del año de vida, coincidiendo aproximadamente con el aclaramiento de los anticuerpos maternos de la sangre del niño. Esta forma de lupus nunca es cicatricial, a diferencia del LED. A veces deja hipo o hiperpigmentación y telangiectasias residuales que suelen curar en meses o años. Raramente deja también atrofia. La histopatología del LE neonatal es similar a la del LES. Los rasgos más constantes son la degeneración vacuolar de la capa basal, el edema dérmico y el infiltrado linfohistiocítico (14). La inmunofluorescencia es negativa en la mitad de los casos y en la otra mitad se encuentran depósitos de complemento y de IgG y/o IgM en la zona de la membrana basal (14).</p><p class="elsevierStylePara">En la mitad de los casos el LE neonatal se manifiesta con afectación cardíaca, que casi siempre consiste en un bloqueo cardíaco completo (1). Cuando aparece está siempre presente en el momento del nacimiento, pues se genera intraútero (1, 7). El caso más precozmente detectado lo fue en la decimosexta semana de gestación (1). El bloqueo cardíaco, a diferencia de las lesiones cutáneas, suele ser permanente; aunque en la mitad de los casos es bien tolerado, la otra mitad requieren un marcapasos de por vida. Un 10% de los casos con bloqueo no responden al implante de un marcapasos y mueren por fallo cardíaco. Otras formas de afectación cardíaca son más raras: persistencia del conducto arterioso, miocarditis o fibroelastosis endocárdica. Sólo un 10% de los pacientes tienen enfermedad cutánea y cardíaca a la vez. La presencia de manifestaciones cardiológicas marcará el pronóstico del LE neonatal.</p><p class="elsevierStylePara">Otras alteraciones frecuentes en el LE neonatal son las hepáticas y hematológicas. En el hígado se puede producir hepatomegalia, hepatitis y colestasis, casi siempre transitorias y sin repercusión clínica. Cuando aparecen alteraciones del hemograma lo más frecuente es la trombopenia, aunque también se pueden encontrar descendidas las series roja y blanca. Todas ellas suelen ser de buen pronóstico. La afectación de otros órganos (SNC, pulmones, tracto gastrointestinal) es excepcional (11, 15).</p><p class="elsevierStylePara">Pese a lo mucho que se ha estudiado y se sigue estudiando, la etiopatogenia del LE neonatal sigue siendo desconocida. El factor patogénico más claro es hasta la fecha la presencia de anticuerpos anti-Ro maternos, de clase IgG, en la circulación del niño. Estos anticuerpos se encuentran en más del 95% de los casos de LE neonatal y de sus madres. Este hecho, así como la coincidencia cronológica de la resolución de las lesiones cutáneas con el aclaramiento de los anticuerpos de la sangre del bebé, hacen pensar en un papel patogénico importante de estas inmunoglobulinas en la enfermedad. Experimentos en animales consiguieron reproducir lesiones cutáneas y cardíacas del LE neonatal tras la administración de anticuerpos anti-Ro (15). Pese a todo, la presencia de anticuerpos anti-Ro no es suficiente para producir la enfermedad, ya que sólo un 1-2% de las mujeres con anticuerpos anti-Ro tendrán hijos afectos (1) y no todos sus hijos con anticuerpos anti-Ro transferidos serán enfermos, incluso con discordancias entre gemelos (16). También se encuentran anticuerpos anti-La en el 50% de los casos y pocas veces anti-U1RNP, casi siempre asociados a anti-Ro. El papel patogénico de éstos no está tan bien establecido como en los anti-Ro. No obstante, hay casos en que sólo se encuentran anticuerpos anti-La (17) o anti-U1RNP (18) sin anti-Ro. Los casos con sólo anti-U1RNP parecen tener mejor pronóstico que los anti-Ro y/o anti-La positivos (17). Los autoanticuerpos circulantes en la sangre del niño serán siempre de clase IgG, ya que son los únicos capaces de atravesar la placenta. El perfil de autoanticuerpos no siempre es idéntico en madre e hijo, pero los autoanticuerpos que se encuentren en el niño siempre se encontrarán en la madre, pues es de ella de quien proceden. El título de anticuerpos suele ser más elevado en la madre que en el hijo (17).</p><p class="elsevierStylePara">Buscando otros posibles factores patogénicos de la enfermedad se encontró que las madres de estos niños tienen mayor frecuencia de HLA-B8, DR3 y DQ2 (1, 19). Incluso se ha propuesto que determinados HLA maternos se correlacionan con la evolución del LE neonatal (20). No se ha conseguido demostrar en niños una predisposición HLA determinada para padecer la enfermedad (21). Otros factores etiopatogénicos propuestos son la radiación ultravioleta y el sexo. Como ya se ha comentado esta entidad puede debutar o agravarse tras una exposición solar. De hecho la luz ultravioleta induce la traslocación de antígenos SSA/Ro, SSB/La, U1RNP y Sm a la membrana plasmática (22). Pese a su importancia, la exposición solar no es fundamental para la manifestación de la enfermedad puesto que hay niños que nacen con lesiones y éstas aparecen también en piel no fotoexpuesta. Por otro lado las niñas padecen LE neonatal tres veces más que los niños, y se ha demostrado que los estrógenos incrementan la expresión de los antígenos SSA/Ro y SSA/La en la superficie de los queratinocitos.</p><p class="elsevierStylePara">El manejo del LE neonatal es sencillo en cuanto a las lesiones cutáneas que se controlan simplemente mediante fotoprotección. Pueden asociarse corticoides tópicos de baja potencia en períodos limitados de tiempo (23). Para telangiectasias persistentes se puede recurrir al láser de colorante pulsado (10). El uso de corticosteroides orales se reserva para casos de grave afectación cardíaca, hepática o hematológica, pero la indicación por estas dos últimas causas es excepcional. El bloqueo cardíaco completo requiere en la mitad de los casos del implante de un marcapasos permanente.</p><p class="elsevierStylePara">Se recomienda seguir a estos niños a largo plazo, pues aunque suelen tener una infancia saludable se ha publicado algún caso de evolución a LES. De momento no hay estudios de seguimiento de un número suficiente de casos como para conocer la frecuencia de esa evolución, aunque parece que debe ser muy baja. Casi más importante que seguir a los niños es vigilar a sus madres. Aunque en el momento del diagnóstico algunas ya tienen una enfermedad del tejido conjuntivo declarada, que suele ser un síndrome de Sjögren o un LES, la mayoría están asintomáticas o tienen algún síntoma de colagenopatía aislado: artralgias, Raynaud, boca seca, vasculitis leucocitoclástica (24). Estos dos últimos grupos de mujeres (asintomáticas y paucisintomáticas) tienen un alto riesgo de evolucionar a una auténtica enfermedad del tejido conjuntivo. Por otro lado conviene advertirlas de que el riego de tener hijos afectos en futuros embarazos es del 25% más, teniendo en cuenta que haber tenido un hijo con afectación sólo cutánea no excluye la posibilidad de tener otros con afectación cardíaca.</p>" "pdfFichero" => "103v92n05a13014777pdf001.pdf" "tienePdf" => true "PalabrasClave" => array:2 [ "es" => array:1 [ 0 => array:4 [ "clase" => "keyword" "titulo" => "Palabras clave" "identificador" => "xpalclavsec553312" "palabras" => array:2 [ 0 => "Lupus eritematoso neonatal" 1 => "Anticuerpos anti-Ro" ] ] ] "en" => array:1 [ 0 => array:4 [ "clase" => "keyword" "titulo" => "Keywords" "identificador" => "xpalclavsec553313" "palabras" => array:2 [ 0 => "Neonatal lupus erythematosus" 1 => "Anti-Ro antibodies" ] ] ] ] "tieneResumen" => true "resumen" => array:2 [ "es" => array:1 [ "resumen" => "El lupus eritematoso neonatal es una enfermedad poco frecuente que se adquiere por vía transplacentaria. Puede afectar principalmente a la piel o al corazón y en el 10% de los casos a ambos órganos. Las lesiones cutáneas remiten espontáneamente, mientras que las cardíacas persisten sin mejoría y son mortales en el 10% de los casos pese a la implantación de un marcapasos. Presentamos el caso de una lactante de 4 meses con un lupus eritematoso neonatal que mostraba una afectación cutánea muy florida y afectación hepática sin repercusión clínica. El curso de la enfermedad fue indolente, con involución espontánea de las lesiones cutáneas, dejando hipopigmentación y telangiectasias, así como normalización de las transaminasas. Revisamos los aspectos más importantes de esta enfermedad." ] "en" => array:1 [ "resumen" => "Neonatal lupus erithematosus is an infrequent condition that is acquired by a transplacental way. Skin and heart are the most frequently affected organs; in 10% of cases, both are involved. 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Información del artículo
ISSN: 00017310Idioma original: Español
Datos actualizados diariamente
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|---|---|---|---|
| 2024 Noviembre | 32 | 9 | 41 |
| 2024 Octubre | 143 | 42 | 185 |
| 2024 Septiembre | 175 | 30 | 205 |
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| 2021 Diciembre | 110 | 56 | 166 |
| 2021 Noviembre | 105 | 52 | 157 |
| 2021 Octubre | 118 | 61 | 179 |
| 2021 Septiembre | 92 | 32 | 124 |
| 2021 Agosto | 107 | 71 | 178 |
| 2021 Julio | 69 | 36 | 105 |
| 2021 Junio | 117 | 38 | 155 |
| 2021 Mayo | 88 | 41 | 129 |
| 2021 Abril | 219 | 69 | 288 |
| 2021 Marzo | 141 | 39 | 180 |
| 2021 Febrero | 143 | 34 | 177 |
| 2021 Enero | 95 | 27 | 122 |
| 2020 Diciembre | 101 | 32 | 133 |
| 2020 Noviembre | 70 | 23 | 93 |
| 2020 Octubre | 73 | 23 | 96 |
| 2020 Septiembre | 86 | 24 | 110 |
| 2020 Agosto | 69 | 19 | 88 |
| 2020 Julio | 68 | 10 | 78 |
| 2020 Junio | 85 | 17 | 102 |
| 2020 Mayo | 92 | 30 | 122 |
| 2020 Abril | 57 | 21 | 78 |
| 2020 Marzo | 49 | 22 | 71 |
| 2020 Febrero | 1 | 0 | 1 |
| 2020 Enero | 4 | 4 | 8 |
| 2019 Diciembre | 2 | 4 | 6 |
| 2019 Noviembre | 1 | 5 | 6 |
| 2019 Octubre | 0 | 4 | 4 |
| 2019 Septiembre | 0 | 5 | 5 |
| 2019 Julio | 7 | 3 | 10 |
| 2019 Junio | 0 | 4 | 4 |
| 2019 Mayo | 0 | 9 | 9 |
| 2019 Abril | 3 | 4 | 7 |
| 2019 Marzo | 1 | 4 | 5 |
| 2019 Febrero | 3 | 8 | 11 |
| 2019 Enero | 0 | 5 | 5 |
| 2018 Diciembre | 1 | 2 | 3 |
| 2018 Noviembre | 6 | 3 | 9 |
| 2018 Octubre | 4 | 4 | 8 |
| 2018 Septiembre | 7 | 0 | 7 |
| 2018 Agosto | 2 | 0 | 2 |
| 2018 Julio | 238 | 12 | 250 |
| 2018 Junio | 258 | 11 | 269 |
| 2018 Mayo | 312 | 7 | 319 |
| 2018 Abril | 299 | 9 | 308 |
| 2018 Marzo | 290 | 12 | 302 |
| 2018 Febrero | 210 | 9 | 219 |
| 2018 Enero | 177 | 11 | 188 |
| 2017 Diciembre | 196 | 12 | 208 |
| 2017 Noviembre | 265 | 21 | 286 |
| 2017 Octubre | 222 | 15 | 237 |
| 2017 Septiembre | 196 | 8 | 204 |
| 2017 Agosto | 166 | 11 | 177 |
| 2017 Julio | 179 | 12 | 191 |
| 2017 Junio | 217 | 13 | 230 |
| 2017 Mayo | 209 | 12 | 221 |
| 2017 Abril | 232 | 6 | 238 |
| 2017 Marzo | 355 | 4 | 359 |
| 2017 Febrero | 441 | 6 | 447 |
| 2017 Enero | 210 | 10 | 220 |
| 2016 Diciembre | 206 | 10 | 216 |
| 2016 Noviembre | 456 | 12 | 468 |
| 2016 Octubre | 384 | 19 | 403 |
| 2016 Septiembre | 398 | 26 | 424 |
| 2016 Agosto | 379 | 13 | 392 |
| 2016 Julio | 124 | 15 | 139 |
| 2016 Junio | 8 | 15 | 23 |
| 2016 Mayo | 4 | 21 | 25 |
| 2016 Abril | 9 | 3 | 12 |
| 2016 Marzo | 3 | 0 | 3 |
| 2016 Febrero | 6 | 9 | 15 |
| 2016 Enero | 5 | 35 | 40 |
| 2015 Diciembre | 9 | 22 | 31 |
| 2015 Noviembre | 43 | 28 | 71 |
| 2015 Octubre | 54 | 22 | 76 |
| 2015 Septiembre | 20 | 31 | 51 |
| 2015 Agosto | 14 | 28 | 42 |
| 2015 Julio | 322 | 18 | 340 |
| 2015 Junio | 233 | 9 | 242 |
| 2015 Mayo | 318 | 23 | 341 |
| 2015 Abril | 269 | 15 | 284 |
| 2015 Marzo | 248 | 7 | 255 |
| 2015 Febrero | 506 | 11 | 517 |
| 2015 Enero | 147 | 12 | 159 |
| 2014 Diciembre | 146 | 11 | 157 |
| 2014 Noviembre | 203 | 9 | 212 |
| 2014 Octubre | 191 | 17 | 208 |
| 2014 Septiembre | 189 | 11 | 200 |
| 2014 Agosto | 191 | 12 | 203 |
| 2014 Julio | 137 | 20 | 157 |
| 2014 Junio | 129 | 24 | 153 |
| 2014 Mayo | 121 | 17 | 138 |
| 2014 Abril | 110 | 8 | 118 |
| 2014 Marzo | 83 | 15 | 98 |
| 2014 Febrero | 66 | 15 | 81 |
| 2014 Enero | 64 | 20 | 84 |
| 2013 Diciembre | 63 | 20 | 83 |
| 2013 Noviembre | 61 | 20 | 81 |
| 2013 Octubre | 72 | 19 | 91 |
| 2013 Septiembre | 51 | 14 | 65 |
| 2013 Agosto | 48 | 20 | 68 |
| 2013 Julio | 68 | 25 | 93 |
| 2013 Junio | 49 | 31 | 80 |
| 2013 Mayo | 63 | 27 | 90 |
| 2013 Abril | 51 | 17 | 68 |
| 2013 Marzo | 59 | 17 | 76 |
| 2013 Febrero | 56 | 13 | 69 |
| 2013 Enero | 87 | 16 | 103 |
| 2012 Diciembre | 56 | 18 | 74 |
| 2012 Noviembre | 37 | 5 | 42 |
| 2012 Octubre | 20 | 2 | 22 |
| 2012 Septiembre | 17 | 1 | 18 |
| 2012 Agosto | 1 | 1 | 2 |
| 2011 Mayo | 5 | 0 | 5 |
| 2011 Abril | 12 | 0 | 12 |
| 2011 Marzo | 20 | 0 | 20 |
| 2011 Febrero | 14 | 0 | 14 |
| 2011 Enero | 15 | 0 | 15 |
| 2010 Diciembre | 10 | 0 | 10 |
| 2010 Noviembre | 54 | 0 | 54 |
| 2010 Octubre | 8 | 0 | 8 |
| 2010 Septiembre | 4 | 0 | 4 |
| 2010 Agosto | 5 | 0 | 5 |
| 2010 Julio | 22 | 0 | 22 |
| 2010 Junio | 5 | 0 | 5 |
| 2010 Mayo | 2 | 0 | 2 |
| 2010 Abril | 5 | 0 | 5 |
| 2010 Marzo | 3 | 0 | 3 |
| 2010 Febrero | 6 | 0 | 6 |
| 2010 Enero | 2 | 0 | 2 |
| 2009 Diciembre | 6 | 0 | 6 |
| 2009 Noviembre | 1 | 0 | 1 |
| 2009 Octubre | 5 | 0 | 5 |
| 2009 Septiembre | 13 | 0 | 13 |
| 2009 Agosto | 23 | 0 | 23 |
| 2009 Julio | 10 | 0 | 10 |
| 2009 Junio | 5 | 0 | 5 |
| 2009 Abril | 2 | 0 | 2 |
| 2009 Marzo | 2 | 0 | 2 |
| 2009 Febrero | 1 | 0 | 1 |
| 2009 Enero | 2 | 0 | 2 |
| 2008 Octubre | 1 | 0 | 1 |
| 2008 Septiembre | 2 | 0 | 2 |
| 2008 Agosto | 3 | 0 | 3 |
| 2008 Julio | 2 | 0 | 2 |
| 2008 Junio | 3 | 0 | 3 |
| 2008 Mayo | 5 | 0 | 5 |
| 2008 Abril | 2 | 0 | 2 |
| 2008 Febrero | 1 | 0 | 1 |
| 2008 Enero | 1 | 0 | 1 |
| 2007 Julio | 1 | 0 | 1 |
| 2007 Enero | 2 | 0 | 2 |
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