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observ&#225;ndose en pared anterior del t&#243;rax una tumoraci&#243;n de aproximadamente 15 cm de di&#225;metro mayor que se elevaba unos 3-4 cm sobre la superficie cut&#225;nea&#44; de coloraci&#243;n viol&#225;cea&#44; superficie irregular erosionada&#44; consistencia dura con &#225;reas de necrosis en su interior y gran infiltraci&#243;n de la base &#40;Fig&#46; 1&#41;&#46; El resto de la exploraci&#243;n f&#237;sica estuvo dentro de la normalidad&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v92n04-12003938tab01.gif"></img></p><p class="elsevierStylePara"> FIG&#46;1&#46;--Lesi&#243;n tumoral en t&#243;rax correspondiente a un plasmocitoma cut&#225;neo secundario a mieloma m&#250;ltiple&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Entre las pruebas complementarias realizadas destacamos los siguientes datos&#46; En sangre perif&#233;rica se encontraron una leucocitosis de 5&#46;220 &#40;segmentados&#44; 91&#37;&#59; linfos&#44; 2&#37;&#59; monos&#44; 7&#37;&#41;&#44; hemat&#237;es&#44; 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en placa de t&#243;rax aparec&#237;a una masa de partes blandas que destru&#237;a parte del estern&#243;n y se extend&#237;a a mediastino&#46; Se observaban im&#225;genes l&#237;ticas en tercera&#44; s&#233;ptima y novena costillas del lado derecho&#44; as&#237; como en arco costal de la octava izquierda&#46; En pelvis una imagen l&#237;tica en rama isquiopubiana del lado derecho&#46; Cr&#225;neo normal&#46;</p><p class="elsevierStylePara">La TAC tor&#225;cica mostraba una gran masa s&#243;lida en pared anterior que destru&#237;a parcialmente el cuerpo del estern&#243;n y ocupaba el compartimento mediast&#237;nico anterior&#44; rechazando estructuras vasculares y con engrosamiento de la pleura mediast&#237;nica anterior&#46; No se encontraron adenopat&#237;as&#46;</p><p class="elsevierStylePara">La ecograf&#237;a abdominal mostraba en l&#243;bulo hep&#225;tico derecho varias calcificaciones puntiformes&#44; un ri&#241;&#243;n izquierdo con peque&#241;o quiste de 1 cm y el resto dentro de la normalidad&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Tras punci&#243;n-aspiraci&#243;n orientativa se realiz&#243; biopsia de la masa tor&#225;cica&#44; observ&#225;ndose una abundante celularidad at&#237;pica dispuesta en s&#225;bana&#44; principalmente en dermis profunda e hipodermis&#44; de h&#225;bito plasmocelular&#44; constituidas por c&#233;lulas de n&#250;cleos generalmente exc&#233;ntricos&#44; redondeados&#44; grandes&#44; con uno o dos nucl&#233;olos prominentes y mostrando un citoplasma finamente granular de frecuente disposici&#243;n en babero y aisladamente c&#233;lulas plasm&#225;ticas maduras entre la celularidad bl&#225;stica &#40;Fig&#46; 2&#41;&#46; El estudio inmunohistoqu&#237;mico mostr&#243; una infiltraci&#243;n lambda monoclonal sugestiva de mieloma&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v92n04-12003938tab02.gif"></img></p><p class="elsevierStylePara">FIG&#46; 2&#46;--Infiltrado monomorfo difuso de c&#233;lulas plasm&#225;ticas de specto bl&#225;stico&#46;</p><p class="elsevierStylePara">En la m&#233;dula &#243;sea obtenida por punci&#243;n de cresta il&#237;aca posterior izquierda se encontr&#243; una celularidad normal&#44; megacariocitos normales&#44; pero con un 18-23&#37; de la celularidad constituida por c&#233;lulas plasm&#225;ticas at&#237;picas&#44; con n&#250;cleo de cromatina inmadura y nucl&#233;olo evidente&#44; clasificables como plasmoblastos&#46; La serie mieloide&#44; bien representada &#40;52-67&#37;&#41; en todos los estadios evolutivos y la l&#237;nea eritroide &#40;1-7&#37;&#41; con rasgos de diseritropoyesis&#46; Hab&#237;a discreta linfocitosis en algunas zonas&#46; La tinci&#243;n de Perls mostr&#243; muy importantes dep&#243;sitos de hierro&#44; sideroblastos con m&#250;ltiples gr&#225;nulos &#40;42&#37;&#41; y sideroblastos en anillo &#40;4&#37;&#41;&#46;</p><p class="elsevierStylePara">El diagn&#243;stico a la luz de todos estos datos fue el mieloma m&#250;ltiple IgG lambda con lesi&#243;n espec&#237;fica cut&#225;nea de gran tama&#241;o&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Se inici&#243; tratamiento con VAMP &#40;vincristina&#44; 1&#44;6 mg&#59; adriamicina&#44; 48 mg&#44; y metil prednisolona&#44; 1&#44;5 g por 5 d&#237;as&#41;&#44; con respuesta pobre y r&#225;pido recrecimiento&#44; por lo que se instauraron tres ciclos de CHOP&#44; con los que se obtuvo respuesta completa&#44; evidenci&#225;ndose solamente en la zona de la masa un &#225;rea eritematosa de unos 10 cm de di&#225;metro sin sobreelevaci&#243;n ni infiltraci&#243;n&#46;</p><p class="elsevierStylePara">A los 2 meses se realiz&#243; trasplante aut&#243;logo de m&#233;dula &#243;sea&#46; Tras una respuesta inicial con regresi&#243;n total de la masa y m&#233;dula &#243;sea libre se produjo un recrecimiento en forma de n&#243;dulo subcut&#225;neo de 2&#44;2 cm de di&#225;metro en la misma localizaci&#243;n de la masa inicial que hab&#237;a demostrado sensibilidad inicial a CHOP&#46; Fue radiada&#44; con lo que desapareci&#243; por completo&#46; A las 4 semanas recreci&#243; una nueva masa localizada en el cuadrante superior izquierdo de la masa original&#44; que lleg&#243; a alcanzar los 8 cm&#44; con una morfolog&#237;a nodular&#44; superficie irregular&#44; indurada y algo dolorosa&#46; La m&#233;dula &#243;sea persist&#237;a libre de c&#233;lulas neopl&#225;sicas&#46; A los 7 meses se realiz&#243; nuevo trasplante aut&#243;logo de m&#233;dula &#243;sea&#44; con lo que se obtuvo una mejor&#237;a evidente&#44; con desaparici&#243;n total de las masas descritas&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Tras un intervalo libre de unos meses vuelven a recrecer las masas&#44; inici&#225;ndose tratamientos con M-2&#44; dexametasona intermitente&#44; VMCP&#44; VCAP&#46; Todas se mostraron in&#250;tiles&#44; apareciendo recrecimiento tumoral interciclo&#46; El paciente falleci&#243; a los 18 meses del diagn&#243;stico por progresi&#243;n de la masa tumoral&#46;</p><p class="elsevierStylePara"> DISCUSION</p><p class="elsevierStylePara">En 1955 fueron descritas por Bluefarb &#40;4&#41;&#44; de forma sistem&#225;tica&#44; las manifestaciones cut&#225;neas del mieloma m&#250;ltiple&#46; Las dividi&#243; en lesiones cut&#225;neas espec&#237;ficas e inespec&#237;ficas&#46; Las primeras son los plasmocitomas&#58; lesiones poco frecuentes que aparecen entre un 5-10&#37; de todos los mielomas m&#250;ltiples&#44; siendo la forma m&#225;s frecuente de presentaci&#243;n las debidas a diseminaci&#243;n directa por un foco &#243;seo subyacente de mieloma m&#250;ltiple&#44; como en nuestro caso&#44; y menos frecuentemente por met&#225;stasis a distancia del tumor &#40;5-13&#41;&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Los plasmocitomas secundarios a mieloma m&#250;ltiple suelen presentarse como lesiones solitarias o m&#250;ltiples de aspecto cupuliforme&#44; color angiomatoso&#44; de 1 a 5 cm y localizadas habitualmente en cabeza&#44; extremidades superiores y tronco &#40;12&#44; 14-16&#41;&#46;</p><p class="elsevierStylePara">En la histolog&#237;a&#44; aparte del patr&#243;n en s&#225;bana&#44; difuso&#44; infiltrativo encontrado en nuestro paciente&#44; puede aparecer un patr&#243;n macronodular profundo&#44; constituido por masas cohesivas de c&#233;lulas plasm&#225;ticas &#40;17&#41;&#46; Con respecto a la celularidad de la que se componen estos tumores&#44; &#233;sta es a veces muy dif&#237;cil de diferenciar&#44; por la gran inmadurez de sus c&#233;lulas&#44; el aspecto bl&#225;stico&#44; todo lo cual puede llevarnos a confusi&#243;n con otros tumores como los linfomas o los melanomas&#59; en todo caso habitualmente se encuentran claves para el reconocimiento de la poblaci&#243;n plasmocelular&#44; como la morfolog&#237;a en babero de las c&#233;lulas&#44; el n&#250;cleo exc&#233;ntrico&#44; la cromatina dispuesta en rueda de carro&#44; etc&#46; &#40;18&#41;&#46; En otro orden de cosas se nos plantea la dif&#237;cil diferenciaci&#243;n entre una proliferaci&#243;n tumoral de las c&#233;lulas plasm&#225;ticas y una proliferaci&#243;n simplemente reactiva de esas c&#233;lulas&#46; En este &#250;ltimo caso la inmunohistoqu&#237;mica con la demostraci&#243;n de restricci&#243;n de cadenas ligeras nos ayudar&#225;n en el diagn&#243;stico &#40;17&#44; 18&#41;&#46;</p><p class="elsevierStylePara">La presencia de un plasmocitoma cut&#225;neo en el seno de un mieloma m&#250;ltiple implica mal pron&#243;stico&#46; En m&#225;s del 50&#37; de estos pacientes las lesiones se producen en estadios tard&#237;os de la enfermedad cuando la carga tumoral es muy elevada &#40;5&#44; 7&#44; 19&#44; 20&#41;&#46; Alberts y Lynchs relacionaron la aparici&#243;n de lesiones cut&#225;neas espec&#237;ficas y la carga tumoral en hueso&#44; de manera que cuando esta &#250;ltima alcanza los 2-3 kg la probabilidad de lesiones cut&#225;neas es muy alta &#40;21&#41;&#46;</p><p class="elsevierStylePara">El caso que presentamos re&#250;ne una serie de caracter&#237;sticas at&#237;picas con respecto a otros ya documentados&#46; Se trata de un plasmocitoma secundario a mieloma m&#250;ltiple de &#171;gran tama&#241;o&#187;&#44; &#171;gigante&#187; &#40;1&#44; 2&#41;&#44; primera manifestaci&#243;n de la enfermedad subyacente del paciente&#44; con alta tendencia a la recidiva y gran resistencia a la terap&#233;utica quimioter&#225;pica convencional&#44; caracter&#237;sticas que proporcionan un p&#233;simo pron&#243;stico a corto plazo&#46;</p>"
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Plasmocitoma cutáneo gigante como primera manifestación de mieloma múltiple
Giant cutaneous plasmacytoma as primary manifestation of multiple myeloma
M. Rodríguez Vázqueza, C. Zarco Olivoa, R. Del Río Reyesa, JL. Rodríguez Peraltob, L. Iglesias Díeza
a Departamento de Dermatología. Hospital Universitario 12 de Octubre. Madrid.
b Departamento de Anatomía Patológica. Hospital Universitario 12 de Octubre. Madrid.
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observ&#225;ndose en pared anterior del t&#243;rax una tumoraci&#243;n de aproximadamente 15 cm de di&#225;metro mayor que se elevaba unos 3-4 cm sobre la superficie cut&#225;nea&#44; de coloraci&#243;n viol&#225;cea&#44; superficie irregular erosionada&#44; consistencia dura con &#225;reas de necrosis en su interior y gran infiltraci&#243;n de la base &#40;Fig&#46; 1&#41;&#46; El resto de la exploraci&#243;n f&#237;sica estuvo dentro de la normalidad&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v92n04-12003938tab01.gif"></img></p><p class="elsevierStylePara"> FIG&#46;1&#46;--Lesi&#243;n tumoral en t&#243;rax correspondiente a un plasmocitoma cut&#225;neo secundario a mieloma m&#250;ltiple&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Entre las pruebas complementarias realizadas destacamos los siguientes datos&#46; En sangre perif&#233;rica se encontraron una leucocitosis de 5&#46;220 &#40;segmentados&#44; 91&#37;&#59; linfos&#44; 2&#37;&#59; monos&#44; 7&#37;&#41;&#44; hemat&#237;es&#44; 3&#46;320&#46;000&#59; hemoglobina&#44; 10&#44;1 g&#37;&#59; hemat&#243;crito&#44; 29&#44;9&#59; VCM&#44; 89&#59; CHM&#44; 30&#44;6&#59; CHCM&#44; 34&#59; plaquetas&#44; 238&#46;000&#46; En la bioqu&#237;mica sangu&#237;nea&#58; creatinina&#44; 1&#44;2&#59; calcio&#44; 9&#44;2&#59; &#250;rico&#44; 7&#44;2&#59; LDH&#44; 209&#59; prote&#237;nas totales&#44; 7&#44;5 g&#37;&#59; alb&#250;mina&#44; 3&#44;5 g&#37;&#59; resto de par&#225;metros dentro de la normalidad&#46; Orina elemental normal&#46; Cuantificaci&#243;n de inmunoglobulinas&#58; IgG&#44; 2&#46;060 mg&#37;&#59; IgA&#44; 27 mg&#37;&#59; IgM&#44; 26 mg&#37;&#46; Inmunoelectroforesis en suero&#58; IgG muy aumentada y de morfolog&#237;a monoclonal&#44; IgA muy disminuida&#44; IgM muy disminuida&#44; cadenas ligeras lambda muy aumentadas y de morfolog&#237;a monoclonal frente a cadenas kappa&#46; Beta-2 microglobulina&#44; 5&#44;9 mg&#47;l&#46; Inmunoelectroforesis en orina&#58; proteinuria de 0&#44;05 g&#37;&#46; No eliminaba prote&#237;na de Bence-Jones&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Ser&#237;e &#243;sea radiol&#243;gica&#58; en placa de t&#243;rax aparec&#237;a una masa de partes blandas que destru&#237;a parte del estern&#243;n y se extend&#237;a a mediastino&#46; Se observaban im&#225;genes l&#237;ticas en tercera&#44; s&#233;ptima y novena costillas del lado derecho&#44; as&#237; como en arco costal de la octava izquierda&#46; En pelvis una imagen l&#237;tica en rama isquiopubiana del lado derecho&#46; Cr&#225;neo normal&#46;</p><p class="elsevierStylePara">La TAC tor&#225;cica mostraba una gran masa s&#243;lida en pared anterior que destru&#237;a parcialmente el cuerpo del estern&#243;n y ocupaba el compartimento mediast&#237;nico anterior&#44; rechazando estructuras vasculares y con engrosamiento de la pleura mediast&#237;nica anterior&#46; No se encontraron adenopat&#237;as&#46;</p><p class="elsevierStylePara">La ecograf&#237;a abdominal mostraba en l&#243;bulo hep&#225;tico derecho varias calcificaciones puntiformes&#44; un ri&#241;&#243;n izquierdo con peque&#241;o quiste de 1 cm y el resto dentro de la normalidad&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Tras punci&#243;n-aspiraci&#243;n orientativa se realiz&#243; biopsia de la masa tor&#225;cica&#44; observ&#225;ndose una abundante celularidad at&#237;pica dispuesta en s&#225;bana&#44; principalmente en dermis profunda e hipodermis&#44; de h&#225;bito plasmocelular&#44; constituidas por c&#233;lulas de n&#250;cleos generalmente exc&#233;ntricos&#44; redondeados&#44; grandes&#44; con uno o dos nucl&#233;olos prominentes y mostrando un citoplasma finamente granular de frecuente disposici&#243;n en babero y aisladamente c&#233;lulas plasm&#225;ticas maduras entre la celularidad bl&#225;stica &#40;Fig&#46; 2&#41;&#46; El estudio inmunohistoqu&#237;mico mostr&#243; una infiltraci&#243;n lambda monoclonal sugestiva de mieloma&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v92n04-12003938tab02.gif"></img></p><p class="elsevierStylePara">FIG&#46; 2&#46;--Infiltrado monomorfo difuso de c&#233;lulas plasm&#225;ticas de specto bl&#225;stico&#46;</p><p class="elsevierStylePara">En la m&#233;dula &#243;sea obtenida por punci&#243;n de cresta il&#237;aca posterior izquierda se encontr&#243; una celularidad normal&#44; megacariocitos normales&#44; pero con un 18-23&#37; de la celularidad constituida por c&#233;lulas plasm&#225;ticas at&#237;picas&#44; con n&#250;cleo de cromatina inmadura y nucl&#233;olo evidente&#44; clasificables como plasmoblastos&#46; La serie mieloide&#44; bien representada &#40;52-67&#37;&#41; en todos los estadios evolutivos y la l&#237;nea eritroide &#40;1-7&#37;&#41; con rasgos de diseritropoyesis&#46; Hab&#237;a discreta linfocitosis en algunas zonas&#46; La tinci&#243;n de Perls mostr&#243; muy importantes dep&#243;sitos de hierro&#44; sideroblastos con m&#250;ltiples gr&#225;nulos &#40;42&#37;&#41; y sideroblastos en anillo &#40;4&#37;&#41;&#46;</p><p class="elsevierStylePara">El diagn&#243;stico a la luz de todos estos datos fue el mieloma m&#250;ltiple IgG lambda con lesi&#243;n espec&#237;fica cut&#225;nea de gran tama&#241;o&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Se inici&#243; tratamiento con VAMP &#40;vincristina&#44; 1&#44;6 mg&#59; adriamicina&#44; 48 mg&#44; y metil prednisolona&#44; 1&#44;5 g por 5 d&#237;as&#41;&#44; con respuesta pobre y r&#225;pido recrecimiento&#44; por lo que se instauraron tres ciclos de CHOP&#44; con los que se obtuvo respuesta completa&#44; evidenci&#225;ndose solamente en la zona de la masa un &#225;rea eritematosa de unos 10 cm de di&#225;metro sin sobreelevaci&#243;n ni infiltraci&#243;n&#46;</p><p class="elsevierStylePara">A los 2 meses se realiz&#243; trasplante aut&#243;logo de m&#233;dula &#243;sea&#46; Tras una respuesta inicial con regresi&#243;n total de la masa y m&#233;dula &#243;sea libre se produjo un recrecimiento en forma de n&#243;dulo subcut&#225;neo de 2&#44;2 cm de di&#225;metro en la misma localizaci&#243;n de la masa inicial que hab&#237;a demostrado sensibilidad inicial a CHOP&#46; Fue radiada&#44; con lo que desapareci&#243; por completo&#46; A las 4 semanas recreci&#243; una nueva masa localizada en el cuadrante superior izquierdo de la masa original&#44; que lleg&#243; a alcanzar los 8 cm&#44; con una morfolog&#237;a nodular&#44; superficie irregular&#44; indurada y algo dolorosa&#46; La m&#233;dula &#243;sea persist&#237;a libre de c&#233;lulas neopl&#225;sicas&#46; A los 7 meses se realiz&#243; nuevo trasplante aut&#243;logo de m&#233;dula &#243;sea&#44; con lo que se obtuvo una mejor&#237;a evidente&#44; con desaparici&#243;n total de las masas descritas&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Tras un intervalo libre de unos meses vuelven a recrecer las masas&#44; inici&#225;ndose tratamientos con M-2&#44; dexametasona intermitente&#44; VMCP&#44; VCAP&#46; Todas se mostraron in&#250;tiles&#44; apareciendo recrecimiento tumoral interciclo&#46; El paciente falleci&#243; a los 18 meses del diagn&#243;stico por progresi&#243;n de la masa tumoral&#46;</p><p class="elsevierStylePara"> DISCUSION</p><p class="elsevierStylePara">En 1955 fueron descritas por Bluefarb &#40;4&#41;&#44; de forma sistem&#225;tica&#44; las manifestaciones cut&#225;neas del mieloma m&#250;ltiple&#46; Las dividi&#243; en lesiones cut&#225;neas espec&#237;ficas e inespec&#237;ficas&#46; Las primeras son los plasmocitomas&#58; lesiones poco frecuentes que aparecen entre un 5-10&#37; de todos los mielomas m&#250;ltiples&#44; siendo la forma m&#225;s frecuente de presentaci&#243;n las debidas a diseminaci&#243;n directa por un foco &#243;seo subyacente de mieloma m&#250;ltiple&#44; como en nuestro caso&#44; y menos frecuentemente por met&#225;stasis a distancia del tumor &#40;5-13&#41;&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Los plasmocitomas secundarios a mieloma m&#250;ltiple suelen presentarse como lesiones solitarias o m&#250;ltiples de aspecto cupuliforme&#44; color angiomatoso&#44; de 1 a 5 cm y localizadas habitualmente en cabeza&#44; extremidades superiores y tronco &#40;12&#44; 14-16&#41;&#46;</p><p class="elsevierStylePara">En la histolog&#237;a&#44; aparte del patr&#243;n en s&#225;bana&#44; difuso&#44; infiltrativo encontrado en nuestro paciente&#44; puede aparecer un patr&#243;n macronodular profundo&#44; constituido por masas cohesivas de c&#233;lulas plasm&#225;ticas &#40;17&#41;&#46; Con respecto a la celularidad de la que se componen estos tumores&#44; &#233;sta es a veces muy dif&#237;cil de diferenciar&#44; por la gran inmadurez de sus c&#233;lulas&#44; el aspecto bl&#225;stico&#44; todo lo cual puede llevarnos a confusi&#243;n con otros tumores como los linfomas o los melanomas&#59; en todo caso habitualmente se encuentran claves para el reconocimiento de la poblaci&#243;n plasmocelular&#44; como la morfolog&#237;a en babero de las c&#233;lulas&#44; el n&#250;cleo exc&#233;ntrico&#44; la cromatina dispuesta en rueda de carro&#44; etc&#46; &#40;18&#41;&#46; En otro orden de cosas se nos plantea la dif&#237;cil diferenciaci&#243;n entre una proliferaci&#243;n tumoral de las c&#233;lulas plasm&#225;ticas y una proliferaci&#243;n simplemente reactiva de esas c&#233;lulas&#46; En este &#250;ltimo caso la inmunohistoqu&#237;mica con la demostraci&#243;n de restricci&#243;n de cadenas ligeras nos ayudar&#225;n en el diagn&#243;stico &#40;17&#44; 18&#41;&#46;</p><p class="elsevierStylePara">La presencia de un plasmocitoma cut&#225;neo en el seno de un mieloma m&#250;ltiple implica mal pron&#243;stico&#46; En m&#225;s del 50&#37; de estos pacientes las lesiones se producen en estadios tard&#237;os de la enfermedad cuando la carga tumoral es muy elevada &#40;5&#44; 7&#44; 19&#44; 20&#41;&#46; Alberts y Lynchs relacionaron la aparici&#243;n de lesiones cut&#225;neas espec&#237;ficas y la carga tumoral en hueso&#44; de manera que cuando esta &#250;ltima alcanza los 2-3 kg la probabilidad de lesiones cut&#225;neas es muy alta &#40;21&#41;&#46;</p><p class="elsevierStylePara">El caso que presentamos re&#250;ne una serie de caracter&#237;sticas at&#237;picas con respecto a otros ya documentados&#46; Se trata de un plasmocitoma secundario a mieloma m&#250;ltiple de &#171;gran tama&#241;o&#187;&#44; &#171;gigante&#187; &#40;1&#44; 2&#41;&#44; primera manifestaci&#243;n de la enfermedad subyacente del paciente&#44; con alta tendencia a la recidiva y gran resistencia a la terap&#233;utica quimioter&#225;pica convencional&#44; caracter&#237;sticas que proporcionan un p&#233;simo pron&#243;stico a corto plazo&#46;</p>"
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Información del artículo
ISSN: 00017310
Idioma original: Español
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