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1&#41;&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v91n10-10017850fig01.jpg" width="229" height="155"></img> A</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v91n10-10017850fig02.jpg" width="231" height="157"></img> B</p><p class="elsevierStylePara">FIG&#46; 1&#46;--A&#58; Elmaterial extirpado estaba formado casi exclusivamente por unaarteria de mediano calibre que &#40;B&#41; en unas zonas mostrabaadelgazamiento de la media &#40;centro&#41; y en otras engrosamiento de la&#237;ntima &#40;abajo&#44; derecha&#41;&#46;</p><p class="elsevierStylePara">DISCUSION</p><p class="elsevierStylePara">El primer caso de ACPL&#44;descrito por Gallard en 1884&#44; hac&#237;a referencia a un pacienteque present&#243; una hemorragia g&#225;strica con desenlacefatal por la ruptura de una arteria de gran calibre localizadasuperficialmente en la mucosa del est&#243;mago &#40;2&#41;&#46;</p><p class="elsevierStylePara">La primeradescripci&#243;n de esta alteraci&#243;n relativa a los labiosse debe a Howell y Freeman&#44; que en 1973 la denominaron <span class="elsevierStyleItalic">prominentinferior labial artery</span> &#40;3&#41;&#46; Publicaron una serie de sietepacientes que presentaban una sobreelevaci&#243;n visible en ellabio inferior&#44; en semimucosa&#44; y que se acompa&#241;aba desensaci&#243;n puls&#225;til&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Recordemos que los labiosreciben su vascularizaci&#243;n principalmente por las ramaslabiales superior e inferior de la arteria facial&#59; cada una deellas se dirige desde la proximidad de la comisura bucal hacia lal&#237;nea media del labio respectivo&#44; uni&#233;ndose a la dellado opuesto&#46; Gran parte de su trayecto se sit&#250;a entre elm&#250;sculo orbicular de los labios y la mucosa&#46; Miko y cols&#46;consideraban que se pod&#237;a hablar de arteria de calibrepersistente del labio cuando el cociente de dividir la distancia dela arteria a la superficie del labio por el di&#225;metro de lamisma era inferior a 1&#44;6 &#40;4&#41;&#46; Esta medida no ha sido tenida encuenta por otros autores ya que en la mayor parte de los casos alno ser necesaria la extirpaci&#243;n de la lesi&#243;n no puededeterminarse dicho valor&#46; Independientemente&#44; el resultado final esla presencia de una arteria de mayor tama&#241;o que el normal yde localizaci&#243;n superficial&#46; El llenado sist&#243;lico dedicha arteria interfiere con el llenado del resto de los vasos dela zona&#44; dando lugar a una isquemia de la misma con losconsiguientes efectos secundarios tales como formaci&#243;n de&#250;lcera&#44; tejido de granulaci&#243;n&#44; infiltradoinflamatorio e hiperplasia de la semimucosa &#40;1&#44; 5&#41; adoptando unaspecto seudocarcinomatoso&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Seg&#250;n BotellaAnt&#243;n y cols&#46; pueden establecerse dos grupos de enfermos&#58; alprimero pertenecen los que muestran una sobreelevaci&#243;n de lamucosa del labio de forma lineal o arqueada&#44; de consistenciablanda&#44; f&#225;cilmente depresible y visiblementepuls&#225;til&#46; Muchos pacientes refieren esta sensaci&#243;npuls&#225;til&#46; El color es similar al de la piel circundante o esm&#225;s p&#225;lido o azulado &#40;6&#41;&#46; A este grupo&#44; en el que seincluye nuestro caso&#44; pertenecen los pacientes de edad m&#225;sjoven y con ausencia de cambios degenerativos&#46;</p><p class="elsevierStylePara">El segundo grupo lo formanpacientes de edad m&#225;s avanzada en los que el factorisqu&#233;mico&#44; causado por la proximidad de la arteria a lasuperficie y asociado a otros cambios degenerativos por edad&#44;da&#241;o solar&#44; tabaco&#44; etc&#46;&#44; origina una &#250;lceracr&#243;nica con sangrado ocasional que en muchos casos esdiagnosticada err&#243;neamente como un carcinomaespinocelular&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Lovas y cols&#46; en 1998 enuna serie de 162 casos de ACPL &#40;s&#243;lo 10 pacientes eransintom&#225;ticos y el resto hallazgos incidentales&#41; noencontraron diferencias cl&#237;nicas seg&#250;n los distintosgrupos de edad &#40;6&#41; a pesar de que una tercera parte de lospacientes eran mayores de 65 a&#241;os&#44; siendo las edadesl&#237;mite 22 y 88 a&#241;os&#46; Destacaba el caso de unvar&#243;n de 24 a&#241;os que refer&#237;a su lesi&#243;ndesde los 10 a&#241;os de edad &#40;8&#41;&#46; Seg&#250;n estos autorespuede verse afectado tanto el labio superior como el inferior oambos a la vez&#46; Tampoco parece haber diferencias entre los sexos&#44;aunque una lectura detallada del art&#237;culo produce ciertaconfusi&#243;n respecto a los datos epidemiol&#243;gicos&#46; Laasociaci&#243;n de malformaciones vasculares &#40;arteriovenosas&#44;varices&#44; hemangiomas&#41; en el labio es m&#225;s frecuente que en lapoblaci&#243;n normal &#40;6&#41;&#46;</p><p class="elsevierStylePara">El diagn&#243;sticodiferencial de esta lesi&#243;n habr&#237;a que establecerlocon estas malformaciones vasculares adem&#225;s de con unmucocele o un fibroma&#44; y en caso de presentar una &#250;lcera&#44;con un carcinoma espinocelular&#46; Aunque la presencia de un carcinomaespinocelular puede coincidir con una ACPL&#44; no parece haber ningunaasociaci&#243;n entre ambas procesos trat&#225;ndose tans&#243;lo de una coincidencia casual&#46; S&#243;lo en un caso detodos los publicados en la literatura coexist&#237;an ambosprocesos en un mismo paciente &#40;9&#41;&#46;</p><p class="elsevierStylePara">No es necesariotratamiento alguno&#44; salvo en aquellos pacientes sintom&#225;ticoso que presenten una &#250;lcera&#44; puesto que habr&#225; queestablecer el diagn&#243;stico diferencial con un carcinoma&#46; Eltratamiento consiste en la extirpaci&#243;n quir&#250;rgica dela lesi&#243;n&#46; Durante su pr&#225;ctica debe preverse laposibilidad de un sangrado importante&#44; como ocurri&#243; connuestro paciente y en el descrito por Jaspers y cols&#46; en1992&#46;</p><hr></hr><p class="elsevierStylePara">BIBLIOGRAFIA</p><p class="elsevierStylePara">1&#46; Botella Ant&#243;n R&#44;Ba&#241;uls Roca J&#44; Morell Sapena A&#44; y cols&#46; Arteria de calibrepersistente del labio&#58; estudio de siete casos&#46; Piel1997&#59;12&#58;123-7&#46;</p><p class="elsevierStylePara">2&#46; Gallard T&#46; Milary ofstomach giving cause to fatal hematemeisis&#46; Bull Soc Med Paris1884&#59; 1-84&#46;</p><p class="elsevierStylePara">3&#46; Howell JB&#44; Freeman RG&#46;Prominent inferior labial artery&#46; Arch Dermatol1973&#59;107&#58;386-7&#46;</p><p class="elsevierStylePara">4&#46; Miko T&#44; Adler P&#44; EndesP&#46; Simulated cancer of the lower lip attributed to a &#171;caliberpersistent&#187; artery&#46; J Oral Pathol 1980&#59;9&#58;137-44&#46;</p><p class="elsevierStylePara">5&#46; Marshall RJ&#44; LeppardBJ&#46; Ulceration of the lip associated with a&#171;calibre-persistent artery&#187;&#46; Br J Dermatol 1985&#59;113&#58;757-60&#46;</p><p class="elsevierStylePara">6&#46; Lovas JG&#44; Rodu B&#44;Hammond HL&#44; Allen CM&#44; Wysocki GP&#46; Caliber-persistent labial artery&#46;A common vascular anomaly&#46; Oral Surg Oral Med Oral Pathol OralRadiol Endod 1998&#59; 86&#58;308-12&#46;</p><p class="elsevierStylePara">7&#46; Mark T&#46; Jaspers&#46; Oralcaliber-persistent artery&#58; unusual presentations of inusuallesions&#46; Oral Surg Oral Med Oral Pathol 1992&#59;74&#58;631-3&#46;</p><p class="elsevierStylePara">8&#46; Lovas JG&#44; Goodday RH&#46;Clinical diagnosis of caliber-persistent labial artery of the lowerlip&#46; Oral Surg Oral Med Oral Pathol 1993&#59;76&#58;480-3&#46;</p><p class="elsevierStylePara">9&#46; Miko TL&#44; Molnar P&#44;Vereckei L&#46; Interrelationships of caliber persistent artery&#44;chronic ulcer and squamous cell cancer ofthe lower lip&#46;Histopathology 1983&#59;7&#58;595-9&#46;</p><hr></hr><p class="elsevierStylePara">Siringomasdiseminados</p><p class="elsevierStylePara">JOS&#201; GREGORIO&#193;LVAREZ-FERNANDEZ&#42;&#44; ISABEL POLIMON-OLABARRIETA&#42;&#42;&#42;&#44; AGUSTINACEVEDO-BARBER&#193;&#42;&#42;&#44; MARIANO ZOME&#209;O-GOMEZ&#42;&#42;&#44; RICARDORUIZ-RODR&#205;GUEZ&#42;</p><p class="elsevierStylePara">&#42;Unidad deDermatolog&#237;a&#46; &#42;&#42;Unidad de Anatom&#237;a Patol&#243;gica&#46;Cl&#237;nica&#46; R&#250;ber&#46; Madrid&#46; &#42;&#42;&#42;Departamento deDermatolog&#237;a&#46; Hospital Universitario 12 de Octubre&#46;Madrid&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Correspondencia&#58;<br></br>JOS&#201; GREGORIO &#193;LVAREZ FERNANDEZ&#46;&#160;<br></br> Avda&#46; Europa&#44; 9&#44; P 10&#44; 1&#46;&#176; C&#46;&#160;<br></br> 28224 Pozuelo de Alarc&#243;n&#160;<br></br> &#40;Madrid&#41;&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Aceptado el 17 de julio de2000&#46;</p><hr></hr><p class="elsevierStylePara">Resumen&#46;--Lossiringomas son tumores sudor&#237;paros ductales benignos queaparecen normalmente en p&#225;rpados de mujeres j&#243;venes&#46;Los siringomas generalizados constituyen una rara variante&#46;Aportamos el caso de una mujer de 25 a&#241;os con siringomasdiseminados por cara&#44; cuello&#44; t&#243;rax&#44; abdomen&#44; pubis&#44; muslos&#44;nalgas y brazos&#46; &#40;Actas Dermosifiliogr 2000&#59;91&#58;459-461&#41;&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Palabrasclave&#58; Siringoma&#46;Siringomas diseminados&#46; Siringomas eruptivos&#46; Tumor anexial&#46;Gl&#225;ndula eccrina&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Los siringomas son tumoresanexiales benignos que derivan de la porci&#243;nintraepid&#233;rmica de los conductos secretores de lasgl&#225;ndulas eccrinas&#46; Suelen aparecer en la adolescencia&#44; sonm&#225;s frecuentes en las mujeres&#44; y su localizaci&#243;nhabitual son los p&#225;rpados&#46; Presentamos el caso de una mujerde 25 a&#241;os con siringomas generalizados por gran parte de lasuperficie cut&#225;nea&#46; Las primeras lesiones hab&#237;anaparecido en la adolescencia en la regi&#243;n inguinal y en losa&#241;os posteriores se hab&#237;an ido diseminando de formaprogresiva&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleBold">Abstract&#46;--</span>Syringomata are benign ductal sweat tumours&#46;They occur most frecquently on eyelids of young women&#46; Generalizedsyringoma is a rare variant&#46; We present the case of a 25-year-oldwoman with disseminated syringoma&#44; on the face&#44; neck&#44; chest&#44;abdomen&#44; pubis&#44; bottom and arms&#46;</p><p class="elsevierStylePara">&#193;lvarez-Fern&#225;ndez JG&#44; Polim&#243;n-OlabarrietaI&#44; Acevedo-Barbar&#225; A&#44; Zome&#241;o-G&#243;mez M&#44;Ruiz-Rodr&#237;guez R&#46; Disseminated syringoma&#46; Actas Dermosifiliogr2000&#59;91&#58;459-461&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleBold">Key words&#58;</span>Syringoma&#46; Disseminated syringoma&#46; Eruptive syringoma&#46; Adnexaltumour&#46; Eccrine gland&#46;</p><hr></hr><p class="elsevierStylePara">DESCRIPCI&#211;N DEL CASO</p><p class="elsevierStylePara">Mujer de 25 a&#241;osque acudi&#243; a nuestra consulta por presentar m&#250;ltipleslesiones papulosas&#44; de 1 a 3 mm de di&#225;metro&#44; de bordesprecisos&#44; consistencia el&#225;stica y coloraci&#243;namarillenta-anaranjada&#46; Las lesiones aparec&#237;an agrupadas engrandes placas de distribuci&#243;n sim&#233;trica y bilateral&#44;localizadas en p&#225;rpados&#44; cuello&#44; escote y t&#243;raxsuperior&#44; cara anterointerna de brazos y en axilas&#44; abdomen&#44; pubisy cara anteromedial de muslos y en nalgas &#40;Figs&#46; 1 y 2&#41;&#46; Asimismopresentaba lesiones salpicadas en pechos y hombros&#46; Las primeraslesiones hab&#237;an aparecido en las ingles y en pubis a los 13a&#241;os de edad y durante la adolescencia hab&#237;an idosurgiendo de forma progresiva hasta ocupar las zonas descritasanteriormente&#46; Ocho a&#241;os antes hab&#237;a sido yadiagnosticada y hab&#237;a sido tratada con tretino&#237;nat&#243;pica y con &#225;cido 13-cis retinoico oral durante 4meses sin presentar mejor&#237;a&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v91n10-10017850fig03.jpg" width="235" height="179"></img></p><p class="elsevierStylePara">FIG&#46;1&#46;--Lesiones papulosas de 1 a 4 mm&#44; amarillentas&#44; agrupadas enplacas&#44; en abdomen&#44; pubis y muslos&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v91n10-10017850fig04.jpg" width="239" height="177"></img></p><p class="elsevierStylePara">FIG&#46;2&#46;--M&#250;ltiples lesiones &#40;aisladas y agrupadas enpeque&#241;asp lacas&#41; en cuello&#44; t&#243;rax y axilas</p><p class="elsevierStylePara">Se realizaron dos biopsias&#40;brazo izquierdo y abdomen inferior&#41; que demostraron la existenciade un tumor situado en dermis superior&#44; compuesto porm&#250;ltiples conductos qu&#237;sticos de tiposudor&#237;paro&#44; tapizados por una doble capa de c&#233;lulasepiteliales&#46; Entre los conductos se pod&#237;a observar unestroma escleroso&#46; Algunos conductos portaban cordoness&#243;lidos de c&#233;lulas epiteliales que les daban aspectode &#171;coma&#187;&#46; La epidermis no mostraba alteraciones&#44; y nose apreciaban atipias ni signos de diferenciaci&#243;ntricol&#233;mica&#46;</p><p class="elsevierStylePara">DISCUSI&#211;N</p><p class="elsevierStylePara">Los siringomas son tumoresanexiales benignos&#44; con diferenciaci&#243;n ductal&#46; Aparecennormalmente en los p&#225;rpados de mujeres adolescentes y sepresentan como m&#250;ltiples p&#225;pulas amarillentas orosadas&#44; normalmente asintom&#225;ticas&#44; si bien se han descritoformas solitarias&#46; Otras localizaciones no infrecuentes son lasregiones malares&#44; la nuca y el t&#243;rax&#46; La aparici&#243;n enedades tard&#237;as y en ancianos es rara&#44; pero est&#225;descrita &#40;1&#41;&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Son m&#225;s frecuentesen pacientes con s&#237;ndrome de Down&#44; apareciendo hasta en un18&#44;5&#37; de los casos &#40;2&#41;&#46; La variante de c&#233;lulas claras&#40;denominada as&#237; porque el citoplasma parece&#243;pticamente vac&#237;o al estar lleno de gluc&#243;geno&#41;es cl&#237;nicamente indistinguible de los siringomas normales&#44; yse considera un marcador de diabetes mellitus &#40;3&#41;&#46; Se han descritotres casos asociados a neoplasias&#44; pero m&#225;s bien parece unacoincidencia temporal &#40;1&#44; 4&#41;&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Friedman y Butler &#40;5&#41;propusieron una clasificaci&#243;n de siringomas de acuerdo a lascaracter&#237;sticas cl&#237;nicas y a sus asociaciones&#46;Describieron cuatro variantes principales&#58; forma localizada&#44; formageneralizada &#40;que incluye a la forma eruptiva&#41;&#44; forma familiar yforma asociada al s&#237;ndrome de Down&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Quiz&#225; la variantecl&#237;nica m&#225;s conocida sea la variante eruptiva&#44; perose han descrito muchas otras&#44; que incluyen formas solitarias&#44;formas en placa &#40;6&#41;&#44; formas lineales o nevoides &#40;7&#41;&#44; formas acras&#40;4&#41;&#44; distribuci&#243;n en &#171;ba&#241;ador&#187;&#44;<span class="elsevierStyleItalic">milia-like</span> &#40;8&#41;&#44; y formas familiares &#40;8&#44; 9&#41;&#46; Se han descritoasimismo siringomas en localizaciones nada habituales como eltobillo &#40;10&#41;&#44; pene &#40;11&#41;&#44; vulva &#40;12&#41;&#44; nalgas &#40;13&#41;&#44; manos y pies &#40;4&#41;o cuero cabelludo&#44; ocasionando alopecia &#40;14&#41;&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Entre las formasdiseminadas o generalizadas &#40;9&#44; 15&#41; la m&#225;s habitual es laforma eruptiva&#44; en la que en brotes sucesivos aparecen siringomaspreferentemente en tronco&#44; cuello y ra&#237;z de extremidadessuperiores&#46; Nuestra paciente presentaba siringomas generalizados odiseminados&#44; pero no podemos considerarlos eruptivos al no apareceren brotes&#44; sino de forma lentamente progresiva a lo largo de laadolescencia &#40;16&#41;&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Cuando las lesionesaparecen exclusivamente en cara &#40;normalmente en regi&#243;nperiocular&#41; es preciso hacer diagn&#243;stico diferencial contricoepiteliomas&#44; xantelasmas&#44; lupus miliar de la cara&#44; e inclusoformas papulosas de sarcoidosis&#46; La asociaci&#243;n y&#47;ocoincidencia con quistes miliares es rara&#44; pero&#44; en ocasiones&#44; elaspecto cl&#237;nico obliga a descartarlos &#40;8&#41;&#46;</p><p class="elsevierStylePara">En nuestra paciente eldiagn&#243;stico diferencial debe incluir granuloma anulardiseminado&#44; urticaria pigmentosa &#40;9&#44; 17&#41;&#44; liquen plano&#44;esteatocistoma m&#250;ltiple y enfermedad de Fox-Fordyce&#40;12&#41;&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Los siringomas aparecenm&#225;s frecuentemente en mujeres y en la pubertad&#46;Adem&#225;s durante el per&#237;odo premenstrual y el embarazopueden aumentar de tama&#241;o&#46; Por ello se han realizadoestudios que intentan demostrar un posible control hormonal&#46; Enellos se han detectado mediante inmunohistoqu&#237;mica laexistencia de receptores para progesterona&#44; pero los estudios noson concluyentes &#40;18&#41;&#46;</p><p class="elsevierStylePara">El tratamiento va dirigidoa conseguir la destrucci&#243;n del tumor&#46; Como los siringomasconstituyen en la gran mayor&#237;a de los casos un problemacosm&#233;tico&#44; es preciso valorar mucho el posible resultadoest&#233;tico final&#46; Se han empleado m&#250;ltiplesterap&#233;uticas&#44; como crioterapia&#44; electrocirug&#237;a&#44;l&#225;ser de erbio o de C02 &#40;19&#41;&#44; <span class="elsevierStyleItalic">peelings</span> con&#225;cido tricloroac&#233;tico o combinaciones de estast&#233;cnicas &#40;20&#41;&#46; Asimismo se han empleado retinoidest&#243;picos &#40;21&#41; e isotretino&#237;na oral &#40;22&#41;&#46; Todos lostratamientos empleados presentan resultados muy variables y noexiste hoy por hoy un tratamiento de elecci&#243;n&#46;</p><p class="elsevierStylePara">A nuestra paciente lerealizamos dos ensayos de tratamiento en una peque&#241;asuperficie de ambos flancos abdominales&#46; En una zona se empleocrioterapia y en la otra l&#225;ser C02&#44; consiguiendodesaparici&#243;n parcial de las lesiones y aplanamiento de laszonas tratadas&#44; que se manten&#237;a a los 4 meses deltratamiento&#46; A pesar de ello todav&#237;a no se ha decidido untratamiento definitivo&#46;</p><p class="elsevierStylePara">En nuestro caso varias sonlas caracter&#237;sticas que lo hacen un caso remarcable&#58; laextensi&#243;n tan amplia de las lesiones&#44; la disposici&#243;nen placas&#44; la afectaci&#243;n de zonas muy infrecuentes&#44; como lasnalgas&#44; y su aparici&#243;n lentamente progresiva a lo largo dea&#241;os y no en brotes de forma eruptiva&#46;</p>"
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Arteria de calibre persistente del labio
Persistent caliber artery of the lip
E. Sánchez Yusa
a Servicio de Dermatología. Hospital Clínico San Carlos. Facultad de Medicina. Universidad Complutense. Madrid.
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1&#41;&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v91n10-10017850fig01.jpg" width="229" height="155"></img> A</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v91n10-10017850fig02.jpg" width="231" height="157"></img> B</p><p class="elsevierStylePara">FIG&#46; 1&#46;--A&#58; Elmaterial extirpado estaba formado casi exclusivamente por unaarteria de mediano calibre que &#40;B&#41; en unas zonas mostrabaadelgazamiento de la media &#40;centro&#41; y en otras engrosamiento de la&#237;ntima &#40;abajo&#44; derecha&#41;&#46;</p><p class="elsevierStylePara">DISCUSION</p><p class="elsevierStylePara">El primer caso de ACPL&#44;descrito por Gallard en 1884&#44; hac&#237;a referencia a un pacienteque present&#243; una hemorragia g&#225;strica con desenlacefatal por la ruptura de una arteria de gran calibre localizadasuperficialmente en la mucosa del est&#243;mago &#40;2&#41;&#46;</p><p class="elsevierStylePara">La primeradescripci&#243;n de esta alteraci&#243;n relativa a los labiosse debe a Howell y Freeman&#44; que en 1973 la denominaron <span class="elsevierStyleItalic">prominentinferior labial artery</span> &#40;3&#41;&#46; Publicaron una serie de sietepacientes que presentaban una sobreelevaci&#243;n visible en ellabio inferior&#44; en semimucosa&#44; y que se acompa&#241;aba desensaci&#243;n puls&#225;til&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Recordemos que los labiosreciben su vascularizaci&#243;n principalmente por las ramaslabiales superior e inferior de la arteria facial&#59; cada una deellas se dirige desde la proximidad de la comisura bucal hacia lal&#237;nea media del labio respectivo&#44; uni&#233;ndose a la dellado opuesto&#46; Gran parte de su trayecto se sit&#250;a entre elm&#250;sculo orbicular de los labios y la mucosa&#46; Miko y cols&#46;consideraban que se pod&#237;a hablar de arteria de calibrepersistente del labio cuando el cociente de dividir la distancia dela arteria a la superficie del labio por el di&#225;metro de lamisma era inferior a 1&#44;6 &#40;4&#41;&#46; Esta medida no ha sido tenida encuenta por otros autores ya que en la mayor parte de los casos alno ser necesaria la extirpaci&#243;n de la lesi&#243;n no puededeterminarse dicho valor&#46; Independientemente&#44; el resultado final esla presencia de una arteria de mayor tama&#241;o que el normal yde localizaci&#243;n superficial&#46; El llenado sist&#243;lico dedicha arteria interfiere con el llenado del resto de los vasos dela zona&#44; dando lugar a una isquemia de la misma con losconsiguientes efectos secundarios tales como formaci&#243;n de&#250;lcera&#44; tejido de granulaci&#243;n&#44; infiltradoinflamatorio e hiperplasia de la semimucosa &#40;1&#44; 5&#41; adoptando unaspecto seudocarcinomatoso&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Seg&#250;n BotellaAnt&#243;n y cols&#46; pueden establecerse dos grupos de enfermos&#58; alprimero pertenecen los que muestran una sobreelevaci&#243;n de lamucosa del labio de forma lineal o arqueada&#44; de consistenciablanda&#44; f&#225;cilmente depresible y visiblementepuls&#225;til&#46; Muchos pacientes refieren esta sensaci&#243;npuls&#225;til&#46; El color es similar al de la piel circundante o esm&#225;s p&#225;lido o azulado &#40;6&#41;&#46; A este grupo&#44; en el que seincluye nuestro caso&#44; pertenecen los pacientes de edad m&#225;sjoven y con ausencia de cambios degenerativos&#46;</p><p class="elsevierStylePara">El segundo grupo lo formanpacientes de edad m&#225;s avanzada en los que el factorisqu&#233;mico&#44; causado por la proximidad de la arteria a lasuperficie y asociado a otros cambios degenerativos por edad&#44;da&#241;o solar&#44; tabaco&#44; etc&#46;&#44; origina una &#250;lceracr&#243;nica con sangrado ocasional que en muchos casos esdiagnosticada err&#243;neamente como un carcinomaespinocelular&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Lovas y cols&#46; en 1998 enuna serie de 162 casos de ACPL &#40;s&#243;lo 10 pacientes eransintom&#225;ticos y el resto hallazgos incidentales&#41; noencontraron diferencias cl&#237;nicas seg&#250;n los distintosgrupos de edad &#40;6&#41; a pesar de que una tercera parte de lospacientes eran mayores de 65 a&#241;os&#44; siendo las edadesl&#237;mite 22 y 88 a&#241;os&#46; Destacaba el caso de unvar&#243;n de 24 a&#241;os que refer&#237;a su lesi&#243;ndesde los 10 a&#241;os de edad &#40;8&#41;&#46; Seg&#250;n estos autorespuede verse afectado tanto el labio superior como el inferior oambos a la vez&#46; Tampoco parece haber diferencias entre los sexos&#44;aunque una lectura detallada del art&#237;culo produce ciertaconfusi&#243;n respecto a los datos epidemiol&#243;gicos&#46; Laasociaci&#243;n de malformaciones vasculares &#40;arteriovenosas&#44;varices&#44; hemangiomas&#41; en el labio es m&#225;s frecuente que en lapoblaci&#243;n normal &#40;6&#41;&#46;</p><p class="elsevierStylePara">El diagn&#243;sticodiferencial de esta lesi&#243;n habr&#237;a que establecerlocon estas malformaciones vasculares adem&#225;s de con unmucocele o un fibroma&#44; y en caso de presentar una &#250;lcera&#44;con un carcinoma espinocelular&#46; Aunque la presencia de un carcinomaespinocelular puede coincidir con una ACPL&#44; no parece haber ningunaasociaci&#243;n entre ambas procesos trat&#225;ndose tans&#243;lo de una coincidencia casual&#46; S&#243;lo en un caso detodos los publicados en la literatura coexist&#237;an ambosprocesos en un mismo paciente &#40;9&#41;&#46;</p><p class="elsevierStylePara">No es necesariotratamiento alguno&#44; salvo en aquellos pacientes sintom&#225;ticoso que presenten una &#250;lcera&#44; puesto que habr&#225; queestablecer el diagn&#243;stico diferencial con un carcinoma&#46; Eltratamiento consiste en la extirpaci&#243;n quir&#250;rgica dela lesi&#243;n&#46; Durante su pr&#225;ctica debe preverse laposibilidad de un sangrado importante&#44; como ocurri&#243; connuestro paciente y en el descrito por Jaspers y cols&#46; en1992&#46;</p><hr></hr><p class="elsevierStylePara">BIBLIOGRAFIA</p><p class="elsevierStylePara">1&#46; Botella Ant&#243;n R&#44;Ba&#241;uls Roca J&#44; Morell Sapena A&#44; y cols&#46; Arteria de calibrepersistente del labio&#58; estudio de siete casos&#46; Piel1997&#59;12&#58;123-7&#46;</p><p class="elsevierStylePara">2&#46; Gallard T&#46; Milary ofstomach giving cause to fatal hematemeisis&#46; Bull Soc Med Paris1884&#59; 1-84&#46;</p><p class="elsevierStylePara">3&#46; Howell JB&#44; Freeman RG&#46;Prominent inferior labial artery&#46; Arch Dermatol1973&#59;107&#58;386-7&#46;</p><p class="elsevierStylePara">4&#46; Miko T&#44; Adler P&#44; EndesP&#46; Simulated cancer of the lower lip attributed to a &#171;caliberpersistent&#187; artery&#46; J Oral Pathol 1980&#59;9&#58;137-44&#46;</p><p class="elsevierStylePara">5&#46; Marshall RJ&#44; LeppardBJ&#46; Ulceration of the lip associated with a&#171;calibre-persistent artery&#187;&#46; Br J Dermatol 1985&#59;113&#58;757-60&#46;</p><p class="elsevierStylePara">6&#46; Lovas JG&#44; Rodu B&#44;Hammond HL&#44; Allen CM&#44; Wysocki GP&#46; Caliber-persistent labial artery&#46;A common vascular anomaly&#46; Oral Surg Oral Med Oral Pathol OralRadiol Endod 1998&#59; 86&#58;308-12&#46;</p><p class="elsevierStylePara">7&#46; Mark T&#46; Jaspers&#46; Oralcaliber-persistent artery&#58; unusual presentations of inusuallesions&#46; Oral Surg Oral Med Oral Pathol 1992&#59;74&#58;631-3&#46;</p><p class="elsevierStylePara">8&#46; Lovas JG&#44; Goodday RH&#46;Clinical diagnosis of caliber-persistent labial artery of the lowerlip&#46; Oral Surg Oral Med Oral Pathol 1993&#59;76&#58;480-3&#46;</p><p class="elsevierStylePara">9&#46; Miko TL&#44; Molnar P&#44;Vereckei L&#46; Interrelationships of caliber persistent artery&#44;chronic ulcer and squamous cell cancer ofthe lower lip&#46;Histopathology 1983&#59;7&#58;595-9&#46;</p><hr></hr><p class="elsevierStylePara">Siringomasdiseminados</p><p class="elsevierStylePara">JOS&#201; GREGORIO&#193;LVAREZ-FERNANDEZ&#42;&#44; ISABEL POLIMON-OLABARRIETA&#42;&#42;&#42;&#44; AGUSTINACEVEDO-BARBER&#193;&#42;&#42;&#44; MARIANO ZOME&#209;O-GOMEZ&#42;&#42;&#44; RICARDORUIZ-RODR&#205;GUEZ&#42;</p><p class="elsevierStylePara">&#42;Unidad deDermatolog&#237;a&#46; &#42;&#42;Unidad de Anatom&#237;a Patol&#243;gica&#46;Cl&#237;nica&#46; R&#250;ber&#46; Madrid&#46; &#42;&#42;&#42;Departamento deDermatolog&#237;a&#46; Hospital Universitario 12 de Octubre&#46;Madrid&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Correspondencia&#58;<br></br>JOS&#201; GREGORIO &#193;LVAREZ FERNANDEZ&#46;&#160;<br></br> Avda&#46; Europa&#44; 9&#44; P 10&#44; 1&#46;&#176; C&#46;&#160;<br></br> 28224 Pozuelo de Alarc&#243;n&#160;<br></br> &#40;Madrid&#41;&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Aceptado el 17 de julio de2000&#46;</p><hr></hr><p class="elsevierStylePara">Resumen&#46;--Lossiringomas son tumores sudor&#237;paros ductales benignos queaparecen normalmente en p&#225;rpados de mujeres j&#243;venes&#46;Los siringomas generalizados constituyen una rara variante&#46;Aportamos el caso de una mujer de 25 a&#241;os con siringomasdiseminados por cara&#44; cuello&#44; t&#243;rax&#44; abdomen&#44; pubis&#44; muslos&#44;nalgas y brazos&#46; &#40;Actas Dermosifiliogr 2000&#59;91&#58;459-461&#41;&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Palabrasclave&#58; Siringoma&#46;Siringomas diseminados&#46; Siringomas eruptivos&#46; Tumor anexial&#46;Gl&#225;ndula eccrina&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Los siringomas son tumoresanexiales benignos que derivan de la porci&#243;nintraepid&#233;rmica de los conductos secretores de lasgl&#225;ndulas eccrinas&#46; Suelen aparecer en la adolescencia&#44; sonm&#225;s frecuentes en las mujeres&#44; y su localizaci&#243;nhabitual son los p&#225;rpados&#46; Presentamos el caso de una mujerde 25 a&#241;os con siringomas generalizados por gran parte de lasuperficie cut&#225;nea&#46; Las primeras lesiones hab&#237;anaparecido en la adolescencia en la regi&#243;n inguinal y en losa&#241;os posteriores se hab&#237;an ido diseminando de formaprogresiva&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleBold">Abstract&#46;--</span>Syringomata are benign ductal sweat tumours&#46;They occur most frecquently on eyelids of young women&#46; Generalizedsyringoma is a rare variant&#46; We present the case of a 25-year-oldwoman with disseminated syringoma&#44; on the face&#44; neck&#44; chest&#44;abdomen&#44; pubis&#44; bottom and arms&#46;</p><p class="elsevierStylePara">&#193;lvarez-Fern&#225;ndez JG&#44; Polim&#243;n-OlabarrietaI&#44; Acevedo-Barbar&#225; A&#44; Zome&#241;o-G&#243;mez M&#44;Ruiz-Rodr&#237;guez R&#46; Disseminated syringoma&#46; Actas Dermosifiliogr2000&#59;91&#58;459-461&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleBold">Key words&#58;</span>Syringoma&#46; Disseminated syringoma&#46; Eruptive syringoma&#46; Adnexaltumour&#46; Eccrine gland&#46;</p><hr></hr><p class="elsevierStylePara">DESCRIPCI&#211;N DEL CASO</p><p class="elsevierStylePara">Mujer de 25 a&#241;osque acudi&#243; a nuestra consulta por presentar m&#250;ltipleslesiones papulosas&#44; de 1 a 3 mm de di&#225;metro&#44; de bordesprecisos&#44; consistencia el&#225;stica y coloraci&#243;namarillenta-anaranjada&#46; Las lesiones aparec&#237;an agrupadas engrandes placas de distribuci&#243;n sim&#233;trica y bilateral&#44;localizadas en p&#225;rpados&#44; cuello&#44; escote y t&#243;raxsuperior&#44; cara anterointerna de brazos y en axilas&#44; abdomen&#44; pubisy cara anteromedial de muslos y en nalgas &#40;Figs&#46; 1 y 2&#41;&#46; Asimismopresentaba lesiones salpicadas en pechos y hombros&#46; Las primeraslesiones hab&#237;an aparecido en las ingles y en pubis a los 13a&#241;os de edad y durante la adolescencia hab&#237;an idosurgiendo de forma progresiva hasta ocupar las zonas descritasanteriormente&#46; Ocho a&#241;os antes hab&#237;a sido yadiagnosticada y hab&#237;a sido tratada con tretino&#237;nat&#243;pica y con &#225;cido 13-cis retinoico oral durante 4meses sin presentar mejor&#237;a&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v91n10-10017850fig03.jpg" width="235" height="179"></img></p><p class="elsevierStylePara">FIG&#46;1&#46;--Lesiones papulosas de 1 a 4 mm&#44; amarillentas&#44; agrupadas enplacas&#44; en abdomen&#44; pubis y muslos&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v91n10-10017850fig04.jpg" width="239" height="177"></img></p><p class="elsevierStylePara">FIG&#46;2&#46;--M&#250;ltiples lesiones &#40;aisladas y agrupadas enpeque&#241;asp lacas&#41; en cuello&#44; t&#243;rax y axilas</p><p class="elsevierStylePara">Se realizaron dos biopsias&#40;brazo izquierdo y abdomen inferior&#41; que demostraron la existenciade un tumor situado en dermis superior&#44; compuesto porm&#250;ltiples conductos qu&#237;sticos de tiposudor&#237;paro&#44; tapizados por una doble capa de c&#233;lulasepiteliales&#46; Entre los conductos se pod&#237;a observar unestroma escleroso&#46; Algunos conductos portaban cordoness&#243;lidos de c&#233;lulas epiteliales que les daban aspectode &#171;coma&#187;&#46; La epidermis no mostraba alteraciones&#44; y nose apreciaban atipias ni signos de diferenciaci&#243;ntricol&#233;mica&#46;</p><p class="elsevierStylePara">DISCUSI&#211;N</p><p class="elsevierStylePara">Los siringomas son tumoresanexiales benignos&#44; con diferenciaci&#243;n ductal&#46; Aparecennormalmente en los p&#225;rpados de mujeres adolescentes y sepresentan como m&#250;ltiples p&#225;pulas amarillentas orosadas&#44; normalmente asintom&#225;ticas&#44; si bien se han descritoformas solitarias&#46; Otras localizaciones no infrecuentes son lasregiones malares&#44; la nuca y el t&#243;rax&#46; La aparici&#243;n enedades tard&#237;as y en ancianos es rara&#44; pero est&#225;descrita &#40;1&#41;&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Son m&#225;s frecuentesen pacientes con s&#237;ndrome de Down&#44; apareciendo hasta en un18&#44;5&#37; de los casos &#40;2&#41;&#46; La variante de c&#233;lulas claras&#40;denominada as&#237; porque el citoplasma parece&#243;pticamente vac&#237;o al estar lleno de gluc&#243;geno&#41;es cl&#237;nicamente indistinguible de los siringomas normales&#44; yse considera un marcador de diabetes mellitus &#40;3&#41;&#46; Se han descritotres casos asociados a neoplasias&#44; pero m&#225;s bien parece unacoincidencia temporal &#40;1&#44; 4&#41;&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Friedman y Butler &#40;5&#41;propusieron una clasificaci&#243;n de siringomas de acuerdo a lascaracter&#237;sticas cl&#237;nicas y a sus asociaciones&#46;Describieron cuatro variantes principales&#58; forma localizada&#44; formageneralizada &#40;que incluye a la forma eruptiva&#41;&#44; forma familiar yforma asociada al s&#237;ndrome de Down&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Quiz&#225; la variantecl&#237;nica m&#225;s conocida sea la variante eruptiva&#44; perose han descrito muchas otras&#44; que incluyen formas solitarias&#44;formas en placa &#40;6&#41;&#44; formas lineales o nevoides &#40;7&#41;&#44; formas acras&#40;4&#41;&#44; distribuci&#243;n en &#171;ba&#241;ador&#187;&#44;<span class="elsevierStyleItalic">milia-like</span> &#40;8&#41;&#44; y formas familiares &#40;8&#44; 9&#41;&#46; Se han descritoasimismo siringomas en localizaciones nada habituales como eltobillo &#40;10&#41;&#44; pene &#40;11&#41;&#44; vulva &#40;12&#41;&#44; nalgas &#40;13&#41;&#44; manos y pies &#40;4&#41;o cuero cabelludo&#44; ocasionando alopecia &#40;14&#41;&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Entre las formasdiseminadas o generalizadas &#40;9&#44; 15&#41; la m&#225;s habitual es laforma eruptiva&#44; en la que en brotes sucesivos aparecen siringomaspreferentemente en tronco&#44; cuello y ra&#237;z de extremidadessuperiores&#46; Nuestra paciente presentaba siringomas generalizados odiseminados&#44; pero no podemos considerarlos eruptivos al no apareceren brotes&#44; sino de forma lentamente progresiva a lo largo de laadolescencia &#40;16&#41;&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Cuando las lesionesaparecen exclusivamente en cara &#40;normalmente en regi&#243;nperiocular&#41; es preciso hacer diagn&#243;stico diferencial contricoepiteliomas&#44; xantelasmas&#44; lupus miliar de la cara&#44; e inclusoformas papulosas de sarcoidosis&#46; La asociaci&#243;n y&#47;ocoincidencia con quistes miliares es rara&#44; pero&#44; en ocasiones&#44; elaspecto cl&#237;nico obliga a descartarlos &#40;8&#41;&#46;</p><p class="elsevierStylePara">En nuestra paciente eldiagn&#243;stico diferencial debe incluir granuloma anulardiseminado&#44; urticaria pigmentosa &#40;9&#44; 17&#41;&#44; liquen plano&#44;esteatocistoma m&#250;ltiple y enfermedad de Fox-Fordyce&#40;12&#41;&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Los siringomas aparecenm&#225;s frecuentemente en mujeres y en la pubertad&#46;Adem&#225;s durante el per&#237;odo premenstrual y el embarazopueden aumentar de tama&#241;o&#46; Por ello se han realizadoestudios que intentan demostrar un posible control hormonal&#46; Enellos se han detectado mediante inmunohistoqu&#237;mica laexistencia de receptores para progesterona&#44; pero los estudios noson concluyentes &#40;18&#41;&#46;</p><p class="elsevierStylePara">El tratamiento va dirigidoa conseguir la destrucci&#243;n del tumor&#46; Como los siringomasconstituyen en la gran mayor&#237;a de los casos un problemacosm&#233;tico&#44; es preciso valorar mucho el posible resultadoest&#233;tico final&#46; Se han empleado m&#250;ltiplesterap&#233;uticas&#44; como crioterapia&#44; electrocirug&#237;a&#44;l&#225;ser de erbio o de C02 &#40;19&#41;&#44; <span class="elsevierStyleItalic">peelings</span> con&#225;cido tricloroac&#233;tico o combinaciones de estast&#233;cnicas &#40;20&#41;&#46; Asimismo se han empleado retinoidest&#243;picos &#40;21&#41; e isotretino&#237;na oral &#40;22&#41;&#46; Todos lostratamientos empleados presentan resultados muy variables y noexiste hoy por hoy un tratamiento de elecci&#243;n&#46;</p><p class="elsevierStylePara">A nuestra paciente lerealizamos dos ensayos de tratamiento en una peque&#241;asuperficie de ambos flancos abdominales&#46; En una zona se empleocrioterapia y en la otra l&#225;ser C02&#44; consiguiendodesaparici&#243;n parcial de las lesiones y aplanamiento de laszonas tratadas&#44; que se manten&#237;a a los 4 meses deltratamiento&#46; A pesar de ello todav&#237;a no se ha decidido untratamiento definitivo&#46;</p><p class="elsevierStylePara">En nuestro caso varias sonlas caracter&#237;sticas que lo hacen un caso remarcable&#58; laextensi&#243;n tan amplia de las lesiones&#44; la disposici&#243;nen placas&#44; la afectaci&#243;n de zonas muy infrecuentes&#44; como lasnalgas&#44; y su aparici&#243;n lentamente progresiva a lo largo dea&#241;os y no en brotes de forma eruptiva&#46;</p>"
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Información del artículo
ISSN: 00017310
Idioma original: Español
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