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pero con unas caracter&#237;sticas cl&#237;nicas y&#47;o histol&#243;gicas de agresividad<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;2&#44;4</span></a>&#46; La presencia de necrosis&#44; invasi&#243;n linfovascular o perineural&#44; y&#47;o invasi&#243;n evidente del tejido celular subcut&#225;neo son los criterios histopatol&#243;gicos definitorios del SPD<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;2&#44;4</span></a>&#46; Actualmente&#44; el FXA y el SPD tienden a ser considerados parte de un espectro com&#250;n&#44; con unas caracter&#237;sticas epidemiol&#243;gicas e histol&#243;gicas generales superponibles&#44; pero con un comportamiento cl&#237;nico y un grado de agresividad diferente<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">3&#44;6</span></a>&#46; En el presente estudio revisamos 43 FXA y 31 SPD diagnosticados y tratados entre los a&#241;os 2005 y 2020 en el Instituto Valenciano de Oncolog&#237;a y en el Hospital Cl&#237;nico Universitario de Valencia&#44; con el objetivo de identificar las diferencias en las caracter&#237;sticas cl&#237;nico-patol&#243;gicas y el comportamiento de ambos tumores&#46; Las caracter&#237;sticas cl&#237;nicas e histol&#243;gicas evaluadas est&#225;n recogidas en el material suplementario &#40;tablas suplementarias 1-4&#41;&#44; as&#237; como los an&#225;lisis estad&#237;sticos realizados&#46; En todos los casos se confirm&#243; la ausencia de una l&#237;nea de diferenciaci&#243;n celular definida&#44; requiri&#233;ndose de una ausencia de tinci&#243;n con S100&#44; desmina&#44; pancitoqueratina &#40;CKAE1-AE3&#41; y CD34&#46; En algunos casos se realizaron&#44; adem&#225;s&#44; tinciones adicionales incluyendo CD10&#44; CD31 y actina de m&#250;sculo liso &#40;SMA&#41;&#44; entre otros&#46; El 94&#44;6&#37; de los casos fueron varones &#40;70&#41;&#44; con una mediana de edad de 79&#44;5 a&#241;os&#46; Un 97&#44;3&#37; de los pacientes presentaron antecedentes de fotoexposici&#243;n cr&#243;nica y la localizaci&#243;n m&#225;s frecuente fue el cuero cabelludo &#40;58&#44;1&#37;&#41;&#46; El tama&#241;o mediano de las lesiones fue de 15<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm de di&#225;metro &#40;rango&#58; 5-60<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm&#41;&#46; El tiempo de evoluci&#243;n mediano desde la aparici&#243;n de la lesi&#243;n hasta el diagn&#243;stico fue de 3 meses &#40;rango 1-48 meses&#41;&#46; Respecto a las caracter&#237;sticas cl&#237;nicas y epidemiol&#243;gicas generales&#44; no existieron diferencias significativas entre ambos tumores en cuanto a la distribuci&#243;n por sexo&#44; edad&#44; localizaci&#243;n del tumor ni por el tiempo de evoluci&#243;n hasta el diagn&#243;stico&#46; El tama&#241;o mediano de los FXA fue de 13&#44;5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm&#44; mientras que el de los SPD fue de 23<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm &#40;p<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>&#60;<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>0&#44;001&#41; &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#tbl0005">tabla 1</a>&#41;&#46; No se observaron diferencias significativas entre FXA y SPD respecto al patr&#243;n de crecimiento tumoral&#44; el grado de pleomorfismo celular&#44; el tipo celular predominante&#44; el n&#250;mero de mitosis&#44; la ulceraci&#243;n&#44; el grado de inflamaci&#243;n&#44; la localizaci&#243;n predominante del componente inflamatorio y el tipo de c&#233;lulas inflamatorias predominante&#46; El espesor tumoral mediano de los SPD &#40;7&#44;2<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm&#41; fue significativamente superior al de los FXA &#40;4&#44;1<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm&#41;&#46; Adem&#225;s&#44; hallamos diferencias significativas en la zona de invasi&#243;n m&#225;xima y en la presencia de necrosis&#44; invasi&#243;n linfovascular&#44; invasi&#243;n perineural e invasi&#243;n del tejido celular subcut&#225;neo &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#tbl0005">tabla 1</a>&#41;&#46; En conjunto&#44; 18 casos &#40;24&#44;3&#37;&#41; recidivaron tras el primer tratamiento&#44; de los cuales 4 &#40;22&#44;2&#37;&#41; fueron FXA y 14 &#40;77&#44;8&#37;&#41; SPD&#46; Ocho casos &#40;10&#44;8&#37;&#41; fueron localmente avanzados en alg&#250;n momento de la evoluci&#243;n&#44; siendo todos ellos SPD &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a>&#41;&#46; La mediana de seguimiento fue de 16 meses &#40;rango 1-228&#41;&#46; Cuatro casos &#40;5&#44;4&#37;&#41; presentaron met&#225;stasis &#40;uno ganglionar&#44; 2 pulmonares y uno pulmonar y cerebral&#41; y 3 casos &#40;4&#44;1&#37;&#41; fallecieron a consecuencia de la enfermedad&#44; trat&#225;ndose en todos los casos de SPD&#46; Por &#250;ltimo&#44; se realiz&#243; un an&#225;lisis de supervivencia mediante el estimador de Kaplan-Meier&#44; encontrando diferencias significativas entre ambos tumores&#58; la supervivencia libre de enfermedad a 2 a&#241;os fue de 88&#44;2&#37; para el FXA&#44; frente a 46&#44;7&#37; para el SPD &#40;<span class="elsevierStyleItalic">hazard ratio</span> 6&#44;1&#59; IC 95&#37; HR&#58; 2&#44;017-18&#44;753&#59; log-rank p<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>&#60;<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>0&#44;001&#59; <a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig&#46; 2</a>&#41;&#46;</p><elsevierMultimedia ident="tbl0005"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><p id="par0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Debido a la confusi&#243;n hist&#243;rica que ha rodeado la clasificaci&#243;n de estos tumores&#44; el comportamiento y el verdadero potencial de agresividad del FXA y el SPD eran relativamente desconocidos hasta recientemente<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">2&#8211;4&#44;7</span></a>&#46; Hace a&#241;os&#44; el t&#233;rmino de FXA se utiliz&#243; para designar tumores cut&#225;neos&#44; incluyendo aquellos con extensi&#243;n subd&#233;rmica&#44; y se describieron varios casos de FXA con afectaci&#243;n metast&#225;sica locorregional y sist&#233;mica<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">1&#8211;3&#44;7</span></a>&#46; Sin embargo&#44; en revisiones m&#225;s recientes se ha esclarecido que estos tumores hoy en d&#237;a ser&#237;an diagnosticados como SPD&#44; o incluso como tumores mesenquimales con or&#237;genes diferentes al d&#233;rmico<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>&#46; Desde la introducci&#243;n del t&#233;rmino de SPD&#44; la publicaci&#243;n de series bien definidas de FXA y SPD ha permitido caracterizar mejor el comportamiento de estos tumores&#46; Utilizando criterios diagn&#243;sticos estrictos&#44; el FXA tiene un comportamiento cl&#237;nico eminentemente benigno&#44; mientras que el SPD puede presentar una agresividad local en un porcentaje no desde&#241;able&#44; e incluso met&#225;stasis a distancia<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">1&#8211;3&#44;5&#44;8&#44;9</span></a>&#46; Sin embargo&#44; a&#250;n no se ha identificado qu&#233; factores de riesgo permiten predecir un peor pron&#243;stico&#44; y tampoco existe un consenso amplio respecto al tratamiento y al seguimiento de estos tumores<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">3&#44;7</span></a>&#46; En el tratamiento del FXA la cirug&#237;a de Mohs es superior a la cirug&#237;a convencional<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0100"><span class="elsevierStyleSup">10</span></a>&#44; pero a&#250;n no hay datos suficientes en SPD &#40;aunque estudios recientes sugieren que la cirug&#237;a de Mohs ser&#237;a m&#225;s &#250;til&#41;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>&#46; En nuestra serie&#44; en concordancia con la literatura disponible&#44; no encontramos diferencias entre las caracter&#237;sticas cl&#237;nico-patol&#243;gicas generales de ambos tumores&#44; pero s&#237; para aquellas relacionadas con la agresividad &#40;tama&#241;o tumoral&#44; espesor tumoral&#44; porcentaje de recidivas&#41;&#46; Un porcentaje importante de SPD recidiv&#243; tras el tratamiento con cirug&#237;a convencional &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a>&#41;&#44; y la supervivencia libre de enfermedad a los 2 a&#241;os fue significativamente superior para FXA&#46; En conclusi&#243;n&#44; presentamos una serie amplia y bien caracterizada de FXA y SPD&#44; en la que se evidencian las similitudes cl&#237;nico-patol&#243;gicas generales de ambos tumores y su diferente comportamiento y potencial agresivo&#46;</p></span>"
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                  \t\t\t\t" scope="col" style="border-bottom: 2px solid black">Caracter&#237;stica&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
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                  \t\t\t\t">Zona de invasi&#243;n m&#225;xima&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
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                  \t\t\t\t">Uno dermis17 TCS9 galea aponeur&#243;tica3 cart&#237;lagoUno m&#250;sculo&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td-with-role" title="\n
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                  \t\t\t\t">Ninguna 39Una recidiva 3 M&#225;s de una recidiva uno&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
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                  \t\t\t\t">Ninguna 17Una recidiva 5M&#225;s de una recidiva 9&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
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Vol. 113. Issue 6.
Pages 654-656 (June 2022)
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Carta científico-clínica
Open Access
Fibroxantoma atípico y sarcoma pleomórfico dérmico: estudio bicéntrico retrospectivo de 74 casos
Atypical Fibroxanthoma and Pleomorphic Dermal Sarcoma: a Two-Center Retrospective Study of 74 Cases
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6940
E. Ríos-Viñuelaa,
Corresponding author
elisariosvi@hotmail.com

Autor para correspondencia.
, M. Pons Benaventb, C. Monteagudoc, E. Nagorea, O. Sanmartína
a Servicio de Dermatología, Fundación Instituto Valenciano de Oncología, Valencia, España
b Servicio de Dermatología, Hospital Clínico Universitario, Valencia, España
c Servicio de Anatomía Patológica, Hospital Clínico Universitario, Valencia, España
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Sr. Director:

El fibroxantoma atípico (FXA) y el sarcoma pleomórfico dérmico son neoplasias mesenquimales poco frecuentes1–4. Históricamente, la clasificación de estos tumores se ha basado en una terminología cambiante y poco precisa, lo cual ha dificultado su estudio, y hasta recientemente eran escasos los datos disponibles respecto a su potencial de agresividad2,5. En el año 2012 se acuñó el término sarcoma pleomórfico dérmico (SPD) para describir las neoplasias dérmicas sin una clara diferenciación celular y con unas características histológicas superponibles a las del FXA, pero con unas características clínicas y/o histológicas de agresividad1,2,4. La presencia de necrosis, invasión linfovascular o perineural, y/o invasión evidente del tejido celular subcutáneo son los criterios histopatológicos definitorios del SPD1,2,4. Actualmente, el FXA y el SPD tienden a ser considerados parte de un espectro común, con unas características epidemiológicas e histológicas generales superponibles, pero con un comportamiento clínico y un grado de agresividad diferente3,6. En el presente estudio revisamos 43 FXA y 31 SPD diagnosticados y tratados entre los años 2005 y 2020 en el Instituto Valenciano de Oncología y en el Hospital Clínico Universitario de Valencia, con el objetivo de identificar las diferencias en las características clínico-patológicas y el comportamiento de ambos tumores. Las características clínicas e histológicas evaluadas están recogidas en el material suplementario (tablas suplementarias 1-4), así como los análisis estadísticos realizados. En todos los casos se confirmó la ausencia de una línea de diferenciación celular definida, requiriéndose de una ausencia de tinción con S100, desmina, pancitoqueratina (CKAE1-AE3) y CD34. En algunos casos se realizaron, además, tinciones adicionales incluyendo CD10, CD31 y actina de músculo liso (SMA), entre otros. El 94,6% de los casos fueron varones (70), con una mediana de edad de 79,5 años. Un 97,3% de los pacientes presentaron antecedentes de fotoexposición crónica y la localización más frecuente fue el cuero cabelludo (58,1%). El tamaño mediano de las lesiones fue de 15mm de diámetro (rango: 5-60mm). El tiempo de evolución mediano desde la aparición de la lesión hasta el diagnóstico fue de 3 meses (rango 1-48 meses). Respecto a las características clínicas y epidemiológicas generales, no existieron diferencias significativas entre ambos tumores en cuanto a la distribución por sexo, edad, localización del tumor ni por el tiempo de evolución hasta el diagnóstico. El tamaño mediano de los FXA fue de 13,5mm, mientras que el de los SPD fue de 23mm (p<0,001) (tabla 1). No se observaron diferencias significativas entre FXA y SPD respecto al patrón de crecimiento tumoral, el grado de pleomorfismo celular, el tipo celular predominante, el número de mitosis, la ulceración, el grado de inflamación, la localización predominante del componente inflamatorio y el tipo de células inflamatorias predominante. El espesor tumoral mediano de los SPD (7,2mm) fue significativamente superior al de los FXA (4,1mm). Además, hallamos diferencias significativas en la zona de invasión máxima y en la presencia de necrosis, invasión linfovascular, invasión perineural e invasión del tejido celular subcutáneo (tabla 1). En conjunto, 18 casos (24,3%) recidivaron tras el primer tratamiento, de los cuales 4 (22,2%) fueron FXA y 14 (77,8%) SPD. Ocho casos (10,8%) fueron localmente avanzados en algún momento de la evolución, siendo todos ellos SPD (fig. 1). La mediana de seguimiento fue de 16 meses (rango 1-228). Cuatro casos (5,4%) presentaron metástasis (uno ganglionar, 2 pulmonares y uno pulmonar y cerebral) y 3 casos (4,1%) fallecieron a consecuencia de la enfermedad, tratándose en todos los casos de SPD. Por último, se realizó un análisis de supervivencia mediante el estimador de Kaplan-Meier, encontrando diferencias significativas entre ambos tumores: la supervivencia libre de enfermedad a 2 años fue de 88,2% para el FXA, frente a 46,7% para el SPD (hazard ratio 6,1; IC 95% HR: 2,017-18,753; log-rank p<0,001; fig. 2).

Tabla 1.

Características clinicopatológicas que mostraron diferencias entre fibroxantoma atípico y sarcoma pleomórfico dérmico

Característica  FXA  SPD 
Tamaño tumoral (mm)  Media 14,5Mediana 13,5  Media 25,2Mediana 23 
Espesor tumoral (mm)  Media 4,04Mediana 4,1  Media 7,7Mediana 7,2 
Zona de invasión máxima  Dermis  Uno dermis17 TCS9 galea aponeurótica3 cartílagoUno músculo 
Necrosis  Ninguno  10/31 
Invasión vascular  Ninguno  12/31 
Infiltración perineural  Ninguno  10/31 
Infiltración del TCS  Ninguno  30/31 
Recidiva  Ninguna 39Una recidiva 3 Más de una recidiva uno  Ninguna 17Una recidiva 5Más de una recidiva 9 
SLE a 2 años  88,2%  46,7% 

FXA: fibroxantoma atípico; SLE: supervivencia libre de enfermedad; SPD: sarcoma pleomórfico dérmico; TCS: tejido celular subcutáneo.

Figura 1.

Diagrama de flujo que ilustra el manejo de los casos de fibroxantoma atípico y sarcoma pleomórfico dérmico del estudio.

(0.36MB).
Figura 2.

Supervivencia estimada libre de enfermedad según el tipo de tumor (fibroxantoma atípico [FXA] o sarcoma pleomórfico dérmico [SPD]): la supervivencia libre de enfermedad a 2 años fue del 88,2% para el FXA, frente al 46,7% para el SPD (hazard ratio 6,1; log rank p<0,001).

(0.12MB).

Debido a la confusión histórica que ha rodeado la clasificación de estos tumores, el comportamiento y el verdadero potencial de agresividad del FXA y el SPD eran relativamente desconocidos hasta recientemente2–4,7. Hace años, el término de FXA se utilizó para designar tumores cutáneos, incluyendo aquellos con extensión subdérmica, y se describieron varios casos de FXA con afectación metastásica locorregional y sistémica1–3,7. Sin embargo, en revisiones más recientes se ha esclarecido que estos tumores hoy en día serían diagnosticados como SPD, o incluso como tumores mesenquimales con orígenes diferentes al dérmico3. Desde la introducción del término de SPD, la publicación de series bien definidas de FXA y SPD ha permitido caracterizar mejor el comportamiento de estos tumores. Utilizando criterios diagnósticos estrictos, el FXA tiene un comportamiento clínico eminentemente benigno, mientras que el SPD puede presentar una agresividad local en un porcentaje no desdeñable, e incluso metástasis a distancia1–3,5,8,9. Sin embargo, aún no se ha identificado qué factores de riesgo permiten predecir un peor pronóstico, y tampoco existe un consenso amplio respecto al tratamiento y al seguimiento de estos tumores3,7. En el tratamiento del FXA la cirugía de Mohs es superior a la cirugía convencional10, pero aún no hay datos suficientes en SPD (aunque estudios recientes sugieren que la cirugía de Mohs sería más útil)6. En nuestra serie, en concordancia con la literatura disponible, no encontramos diferencias entre las características clínico-patológicas generales de ambos tumores, pero sí para aquellas relacionadas con la agresividad (tamaño tumoral, espesor tumoral, porcentaje de recidivas). Un porcentaje importante de SPD recidivó tras el tratamiento con cirugía convencional (fig. 1), y la supervivencia libre de enfermedad a los 2 años fue significativamente superior para FXA. En conclusión, presentamos una serie amplia y bien caracterizada de FXA y SPD, en la que se evidencian las similitudes clínico-patológicas generales de ambos tumores y su diferente comportamiento y potencial agresivo.

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