CARTA CIENTÍFICO-CLÍNICA
Pénfigo paraneoplásico atípico sin compromiso mucoso
Atypical Paraneoplastic Pemphigus Without Mucosal Involvement
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Se han descrito diversas variantes morfológicas clínicas de PPN, de las que la estomatitis grave es el hallazgo más consistente. El tratamiento de PPN es difícil y su pronóstico es malo.</p><p id="par0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Reportamos el caso de una mujer de 79 años de edad, sin historia personal relevante, que acudió con prurito de 12<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>meses de evolución y erupción vesículo-ampollosa fláccida. La exploración de la piel reveló diversas erosiones y costras en tronco, brazos, muslos y cuello (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig. 1</a>). No existía compromiso de las membranas mucosas (orales, conjuntivales ni anogenitales). Además, en la exploración física se apreció una masa de 17<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>×<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>16<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm de diámetro en la mama derecha.</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La mamografía reveló un tumor en la mama derecha, que fue confirmado histológicamente como carcinoma invasivo de tipo no especial (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig. 2</a>A). La biopsia cutánea reveló acantólisis suprabasal y queratinocitos necróticos (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig. 2</a>B). La inmunofluorescencia directa de la piel perilesional reveló depósitos intercelulares de inmunoglobulina G (IgG) (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig. 2</a>C). La inmunofluorescencia indirecta (IFI) en vejiga de rata reveló antígenos de superficie anti-IgG (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig. 2</a>D). La prueba ELISA (enzimoinmunoanálisis de adsorción) detectó también anticuerpos antienvoplaquina y desmogleína (Dsg) 1 y 3. Dichos resultados fueron consistentes con el diagnóstico de PPN.</p><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Las lesiones cutáneas se trataron con pomada de propionato de clobetasol al 0,05%, con notable mejora clínica, a pesar de las recidivas cíclicas. La paciente fue derivada a la unidad de la mama del hospital, donde inició hormonoterapia neoadyuvante con anastrozol (1<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg una vez al día). Hubo buena respuesta a la terapia, con resolución completa de lesiones cutáneas y del prurito. La paciente rechazó el tratamiento quirúrgico y permaneció libre de lesión durante 18<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>meses con hormonoterapia. El tamaño del tumor se redujo gradualmente con el tiempo.</p><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La característica más frecuente de PPN es la estomatitis erosiva grave<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0050"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>. En nuestra paciente no existió compromiso mucoso, aunque, sin embargo, la presencia de lesiones cutáneas polimórficas, junto con los resultados de la inmunofluorescencia, la detección de anticuerpos anti-envoplaquina en suero, y el cáncer de mama concurrente, favorecieron este diagnóstico. En particular, la detección de anticuerpos antienvoplaquina es altamente sensible y específica de PPN<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>.</p><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Este caso representa una forma sorprendente y única de PPN, dada la ausencia de compromiso mucoso. A nuestro entender, solo se han descrito 2<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>casos en la literatura: uno estaba asociado a timoma y miastenia <span class="elsevierStyleItalic">gravis</span> y el otro a carcinoma endometrial<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">3,4</span></a>. Se sigue desconociendo la causa subyacente de la ausencia de compromiso mucoso en nuestra paciente. Se piensa que los anticuerpos anti-Dsg 3 son importantes para la patogenia de las lesiones de las mucosas en PPN, pero puede observarse compromiso mucoso incluso en aquellos casos negativos para anti-Dsg 3. Sin embargo, las membranas mucosas estaban exentas en nuestra paciente, aunque se detectaron anticuerpos anti-Dsg 3 circulantes.</p><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Cabe señalar que el PPN fue inducido por un carcinoma de mama, lo cual no es tampoco común. La mayoría de los casos de PPN están asociados a neoplasias hematológicas, en particular, linfoma no Hodgkin, leucemia linfocítica crónica y enfermedad de Castleman. Sin embargo, las neoplasias no hematológicas pueden producirse en hasta el 16% de los casos<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0070"><span class="elsevierStyleSup">5,6</span></a>.</p><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El diagnóstico de PPN se basa no solo en características clínicas sino también en hallazgos histológicos y de inmunofluorescencia. Los hallazgos histológicos en PPN son variables y, a menudo, se asemejan a otros trastornos con características clínicas similares, por lo que el diagnóstico puede ser realmente difícil<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>. Sin embargo, la presencia de acantólisis suprabasal y queratinocitos necróticos, según lo observado en esta paciente, es una característica común. Otros criterios diagnósticos para PPN incluyen examen de inmunofluorescencia directa que revele la superficie celular y, a veces, depósitos en la zona de la membrana basal; IFI que revele la tinción positiva del epitelio de la vejiga de rata y la detección de anticuerpos frente a diversas proteínas de la familia de las plaquinas, así como Dsg 1 y Dsg 3<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0070"><span class="elsevierStyleSup">5,7,8</span></a>. Cabe resaltar que IFI es particularmente útil para distinguir el PPN del pénfigo vulgar, ya que este último se une solo al epitelio estratificado del esófago de mono y presenta tinción negativa en el epitelio de la vejiga de rata<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0090"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a>.</p><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Cabe resaltar que la respuesta al tratamiento fue mejor a lo observado en muchos casos de PPN, por lo que quizás esta presentación atípica está asociada a un mejor pronóstico. Son necesarios más estudios para comprender y dilucidar la importancia clínica y la relevancia del pronóstico de estos nuevos hallazgos.</p><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En conclusión, el caso de PPN aquí presentado es infrecuente y único, dada la ausencia de compromiso mucoso y su asociación con el cáncer de mama, y demuestra la complejidad y polimorfismo de esta enfermedad inmunoampollosa. Por tanto, es esencial reconocer la importancia de la correlación de los hallazgos clinicopatológicos e inmunológicos en el PPN, así como la posibilidad de que se produzcan presentaciones que urjan la pronta confirmación y evaluación inmunopatológica de una neoplasia oculta.</p><span id="sec0005" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0005">Conflicto de intereses</span><p id="par0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran no tener ningún conflicto de intereses.</p></span></span>" "textoCompletoSecciones" => array:1 [ "secciones" => array:2 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "sec0005" "titulo" => "Conflicto de intereses" ] 1 => array:1 [ "titulo" => "Bibliografía" ] ] ] "pdfFichero" => "main.pdf" "tienePdf" => true "multimedia" => array:2 [ 0 => array:7 [ "identificador" => "fig0005" "etiqueta" => "Figura 1" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr1.jpeg" "Alto" => 663 "Ancho" => 950 "Tamanyo" => 101224 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0005" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Manifestaciones clínicas: erosiones múltiples presentes en tronco, brazos, cuello, nalgas y muslos.</p>" ] ] 1 => array:7 [ "identificador" => "fig0010" "etiqueta" => "Figura 2" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr2.jpeg" "Alto" => 1500 "Ancho" => 1500 "Tamanyo" => 299582 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0010" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall"><span class="elsevierStyleBold">A) Mamografía</span> que revela un tumor en la mama derecha. <span class="elsevierStyleBold">B)</span> Histopatología que revela formación de vesículas con zonas de formación de fisuras subepidérmicas, acantólisis suprabasal y queratinocitos necróticos (hematoxilina y eosina; ampliación original x200). <span class="elsevierStyleBold">C)</span> Inmunofluorescencia directa de la piel perilesional que revela tinción de inmunoglobulina G intercelular. <span class="elsevierStyleBold">D)</span> Inmunofluorescencia indirecta que revela anticuerpos ant-inmunoglobulina G unidos al epitelio de la vejiga de rata.</p>" ] ] ] "bibliografia" => array:2 [ "titulo" => "Bibliografía" "seccion" => array:1 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "bibs0015" "bibliografiaReferencia" => array:9 [ 0 => array:3 [ "identificador" => "bib0050" "etiqueta" => "1" "referencia" => array:1 [ 0 => array:2 [ "contribucion" => array:1 [ 0 => array:2 [ "titulo" => "Clinical and immunological findings in 104 cases of paraneoplastic pemphigus" "autores" => array:1 [ 0 => array:2 [ "etal" => true "autores" => array:6 [ 0 => "A. 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| Year/Month | Html | Total | |
|---|---|---|---|
| 2024 November | 17 | 6 | 23 |
| 2024 October | 182 | 73 | 255 |
| 2024 September | 172 | 45 | 217 |
| 2024 August | 204 | 81 | 285 |
| 2024 July | 159 | 50 | 209 |
| 2024 June | 171 | 60 | 231 |
| 2024 May | 186 | 59 | 245 |
| 2024 April | 155 | 47 | 202 |
| 2024 March | 160 | 40 | 200 |
| 2024 February | 142 | 40 | 182 |
| 2024 January | 140 | 29 | 169 |
| 2023 December | 144 | 18 | 162 |
| 2023 November | 153 | 62 | 215 |
| 2023 October | 133 | 25 | 158 |
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| 2023 May | 155 | 24 | 179 |
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| 2023 March | 94 | 42 | 136 |
| 2023 February | 75 | 34 | 109 |
| 2023 January | 91 | 70 | 161 |
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| 2022 November | 96 | 55 | 151 |
| 2022 October | 78 | 46 | 124 |
| 2022 September | 71 | 61 | 132 |
| 2022 August | 81 | 73 | 154 |
| 2022 July | 84 | 69 | 153 |
| 2022 June | 152 | 89 | 241 |
| 2022 May | 94 | 70 | 164 |
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| 2022 March | 69 | 56 | 125 |
| 2022 February | 22 | 20 | 42 |
| 2022 January | 32 | 36 | 68 |
| 2021 December | 72 | 62 | 134 |
| 2021 November | 6 | 31 | 37 |
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