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mientras que los glomangiomas suelen presentarse en forma m&#250;ltiple&#44; son cong&#233;nitos o se inician a edades tempranas y&#44; no raramente&#44; pueden tener una trasmisi&#243;n hereditaria&#44; por lo que actualmente se consideran como una entidad diferente y se les denomina malformaciones glomovenosas&#44; habi&#233;ndoselas relacionado con una mutaci&#243;n a nivel del cromosoma 1p21-22<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>&#44; en un gen que codifica para la glomulina<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>&#46; Referimos el caso de un tumor gl&#243;mico solitario &#40;TGS&#41; con una presentaci&#243;n cl&#237;nica peculiar&#44; en forma de m&#225;cula telangiect&#225;sica&#46;</p><p id="par0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Una mujer de 60 a&#241;os&#44; sin antecedentes patol&#243;gicos de inter&#233;s&#44; fue valorada por una lesi&#243;n dolorosa en la cara interna del muslo izquierdo de 2 a&#241;os de evoluci&#243;n y que hab&#237;a aparecido espont&#225;neamente&#44; sin relaci&#243;n aparente con ning&#250;n tipo de traumatismo previo&#46; La paciente refer&#237;a dolor con el roce y la presi&#243;n&#44; pero no espont&#225;neamente o con los cambios de temperatura&#46; Negaba la presencia de lesiones similares en la familia&#46; En la exploraci&#243;n se apreciaba una m&#225;cula de apariencia telangiect&#225;sica&#44; de 1&#44;5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm de di&#225;metro&#44; dolorosa a la palpaci&#243;n&#44; y sin otros datos de afectaci&#243;n d&#233;rmica o epid&#233;rmica &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a>&#41;&#46; En la dermatoscopia se observ&#243; una peque&#241;a estructura azul-gris&#225;cea mal delimitada inmersa en una extensa red vascular fina&#44; de configuraci&#243;n reticular &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig&#46; 2</a>&#41;&#46; La lesi&#243;n fue extirpada y su estudio histopatol&#243;gico mostr&#243; un n&#243;dulo s&#243;lido&#44; bien delimitado&#44; de unos 6<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm&#44; situado en la hipodermis&#44; formado por unas c&#233;lulas monomorfas&#44; redondeadas&#44; de n&#250;cleos ovales&#44; sin atipias&#44; que rodeaban unos vasos dilatados de paredes delgadas&#46; Las c&#233;lulas expresaban actina de m&#250;sculo liso y los vasos&#44; marcadores endoteliales&#46; En la dermis papilar se observaban unos vasos con dilataci&#243;n luminal&#44; pero sin c&#233;lulas gl&#243;micas alrededor &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0015">fig&#46; 3</a>&#41;&#46; El diagn&#243;stico fue de TGS s&#243;lido&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig0015"></elsevierMultimedia><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El TGS&#44; al tener su origen en el cuerpo gl&#243;mico&#44; puede aparecer en cualquier parte de la piel&#44; siendo mucho m&#225;s frecuente en los lugares donde estas estructuras son m&#225;s numerosas&#44; o sea los dedos y particularmente la regi&#243;n subungueal&#46; Tambi&#233;n se han descrito de forma ect&#243;pica en &#243;rganos internos&#44; donde normalmente estas estructuras no aparecen&#46; As&#237; el TGS puede dividirse en digital y extradigital<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;3</span></a>&#46;</p><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La tr&#237;ada sintom&#225;tica caracter&#237;stica de estos tumores la constituyen el dolor espont&#225;neo&#44; una hipersensibilidad dolorosa al roce o presi&#243;n y el dolor desencadenado por el fr&#237;o&#44; lo que permite una r&#225;pida sospecha diagn&#243;stica en caso de un dolor con estas peculiaridades en los dedos o en la regi&#243;n subungueal<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;3</span></a>&#46; Sin embargo&#44; el TGS extradigital no suele presentar la cl&#237;nica completa&#44; particularmente el dolor desencadenado por el fr&#237;o<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;3</span></a>&#44; por lo que el diagn&#243;stico en estas localizaciones suele demorarse unos 6 o 7 a&#241;os&#44; con m&#250;ltiples visitas m&#233;dicas e incluso repercusi&#243;n psicol&#243;gica<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;3</span></a>&#46; Los TGS extradigitales suelen presentarse como unas m&#225;culas o p&#225;pulas eritematoviol&#225;ceas o azuladas&#44; unos n&#243;dulos subcut&#225;neos e incluso ausencia de hallazgos&#46; En nuestra paciente no pudimos palpar el n&#243;dulo&#44; te&#243;ricamente accesible&#44; debido al intenso dolor que refer&#237;a solo con el roce en la zona de la m&#225;cula telangiect&#225;sica&#46; Las pruebas de imagen&#44; como la resonancia magn&#233;tica nuclear<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a> y la ultrasonograf&#237;a de alta frecuencia<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>&#44; pueden ayudar en el diagn&#243;stico previo a la histopatolog&#237;a&#46; Ecogr&#225;ficamente&#44; el TGS se muestra como una lesi&#243;n oval o redondeada en dermis&#44; bien delimitada&#44; hipoecoica&#44; y que en ocasiones muestra el llamado &#171;signo del tallo&#187; &#40;la presencia de una prolongaci&#243;n hipoecoica vascularizada que conecta la lesi&#243;n con los tejidos adyacentes&#41;<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">6&#44;7</span></a>&#46; A estos hallazgos en modo B se a&#241;aden otros signos que aporta el Doppler&#58; lesiones generalmente bastante vascularizadas&#44; con vasos prominentes en su interior&#44; pero sin llegar a formar verdaderos &#171;lagos vasculares&#187;&#44; y flujos en el Doppler pulsado de predominio arterial&#44; sin llegar a verse un claro shunt arterio-venoso<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0090"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>&#46;</p><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Esta forma de presentaci&#243;n como una m&#225;cula telangiect&#225;sica es excepcional y no est&#225; claramente reflejada en la literatura en los TGS s&#243;lidos&#46; Schiefer et al&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a> mencionan una peque&#241;a lesi&#243;n telangiect&#225;sica dolorosa&#44; que sirvi&#243; de gu&#237;a para descubrir un TGS de 6<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm localizado en el tejido celular subcut&#225;neo&#46; Tambi&#233;n existe una rara variedad clinicopatol&#243;gica de glomangioma con un cierto parecido&#46; Requena et al&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0095"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a> describieron en 1998 un glomangioma en placa telangiect&#225;sica&#44; como una nueva entidad bas&#225;ndose en este aspecto telangiect&#225;sico y su car&#225;cter adquirido&#46; Farias et al&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0100"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a> publicaron en 2013 otro caso de glomangioma en placa telangiect&#225;sica&#46; Aparte de la apariencia cl&#237;nica como una m&#225;cula telangiect&#225;sica&#44; comparten tambi&#233;n con nuestra paciente caracter&#237;sticas adicionales&#58; son lesiones solitarias&#44; adquiridas&#44; dolorosas y ocurren en mujeres&#46; En 2007 Monteagudo et al&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0105"><span class="elsevierStyleSup">10</span></a> publicaron otro caso de glomangioma solitario en placa telangiect&#225;sica en una mujer de 41 a&#241;os&#44; muy similar&#44; pero con la diferencia de que era cong&#233;nito y asintom&#225;tico&#46; A diferencia de nuestro caso&#44; estos 3 casos ten&#237;an un mayor tama&#241;o y eran glomangiomas histopatol&#243;gicamente&#46;</p><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">No tenemos claro el mecanismo etiopatog&#233;nico de estas telangiectasias&#44; si est&#225;n inducidas por el tumor o son un fen&#243;meno reactivo&#44; pero en todo caso creemos que no es meramente casual&#46; El diagn&#243;stico diferencial podr&#237;a plantearse con aquellos procesos que puedan presentar una apariencia telangiect&#225;sica&#44; tales como una mastocitosis&#44; un angioma elast&#243;tico&#44; las telangiectasias postraum&#225;ticas o inducidas por f&#225;rmacos&#44; el angioma serpiginoso&#44; una vasculopat&#237;a col&#225;gena&#44; la telangiectasia esencial generalizada&#44; una malformaci&#243;n capilar adquirida &#40;s&#237;ndrome de Fegeler&#41;&#44; aquellos procesos incluidos dentro del ep&#237;grafe angiomatosis cut&#225;neas reactivas&#44; tales como la angioendoteliomatosis reactiva&#44; angiomatosis difusa d&#233;rmica&#44; acroangiodermatitis&#44; histiocitosis reactiva intravascular&#44; angioendoteliomatosis glomeruloide reactiva y angipericitomatosis<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0110"><span class="elsevierStyleSup">11</span></a>&#44; as&#237; como con el sarcoma de Kaposi&#46; Sin embargo&#44; la presentaci&#243;n cl&#237;nica de una lesi&#243;n individual dolorosa y la histopatolog&#237;a permiten establecer el diagn&#243;stico sin lugar a dudas&#46;</p><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Describimos una presentaci&#243;n inusual para el TGS&#44; con apariencia de m&#225;cula telangiect&#225;sica&#44; que ser&#237;a importante tener en cuenta en la evaluaci&#243;n de dolores localizados e inexplicables en regiones cut&#225;neas extradigitales&#44; con el objeto de no demorar el diagn&#243;stico&#44; con toda la morbilidad f&#237;sica y ps&#237;quica que ello supone&#46;</p><span id="sec0005" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0005">Conflicto de intereses</span><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran no tener ning&#250;n conflicto de intereses&#46;</p></span></span>"
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Carta científico-clínica
Mácula telangiectásica como forma de presentación de un tumor glómico solitario
Solitary Glomus Tumor Presenting as a Telangiectatic Macule
F. Alleguea,
Corresponding author
fallegue@mundo-r.com

Autor para correspondencia.
, D. González-Vilasa, C. Fachalb, A. Zulaicaa
a Servicio de Dermatología, Hospital do Meixoeiro, EOXI Vigo, Vigo, España
b Servicio de Anatomía Patológica, Hospital Álvaro Cunqueiro, EOXI Vigo, Vigo, España
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mientras que los glomangiomas suelen presentarse en forma m&#250;ltiple&#44; son cong&#233;nitos o se inician a edades tempranas y&#44; no raramente&#44; pueden tener una trasmisi&#243;n hereditaria&#44; por lo que actualmente se consideran como una entidad diferente y se les denomina malformaciones glomovenosas&#44; habi&#233;ndoselas relacionado con una mutaci&#243;n a nivel del cromosoma 1p21-22<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>&#44; en un gen que codifica para la glomulina<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>&#46; Referimos el caso de un tumor gl&#243;mico solitario &#40;TGS&#41; con una presentaci&#243;n cl&#237;nica peculiar&#44; en forma de m&#225;cula telangiect&#225;sica&#46;</p><p id="par0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Una mujer de 60 a&#241;os&#44; sin antecedentes patol&#243;gicos de inter&#233;s&#44; fue valorada por una lesi&#243;n dolorosa en la cara interna del muslo izquierdo de 2 a&#241;os de evoluci&#243;n y que hab&#237;a aparecido espont&#225;neamente&#44; sin relaci&#243;n aparente con ning&#250;n tipo de traumatismo previo&#46; La paciente refer&#237;a dolor con el roce y la presi&#243;n&#44; pero no espont&#225;neamente o con los cambios de temperatura&#46; Negaba la presencia de lesiones similares en la familia&#46; En la exploraci&#243;n se apreciaba una m&#225;cula de apariencia telangiect&#225;sica&#44; de 1&#44;5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm de di&#225;metro&#44; dolorosa a la palpaci&#243;n&#44; y sin otros datos de afectaci&#243;n d&#233;rmica o epid&#233;rmica &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a>&#41;&#46; En la dermatoscopia se observ&#243; una peque&#241;a estructura azul-gris&#225;cea mal delimitada inmersa en una extensa red vascular fina&#44; de configuraci&#243;n reticular &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig&#46; 2</a>&#41;&#46; La lesi&#243;n fue extirpada y su estudio histopatol&#243;gico mostr&#243; un n&#243;dulo s&#243;lido&#44; bien delimitado&#44; de unos 6<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm&#44; situado en la hipodermis&#44; formado por unas c&#233;lulas monomorfas&#44; redondeadas&#44; de n&#250;cleos ovales&#44; sin atipias&#44; que rodeaban unos vasos dilatados de paredes delgadas&#46; Las c&#233;lulas expresaban actina de m&#250;sculo liso y los vasos&#44; marcadores endoteliales&#46; En la dermis papilar se observaban unos vasos con dilataci&#243;n luminal&#44; pero sin c&#233;lulas gl&#243;micas alrededor &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0015">fig&#46; 3</a>&#41;&#46; El diagn&#243;stico fue de TGS s&#243;lido&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig0015"></elsevierMultimedia><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El TGS&#44; al tener su origen en el cuerpo gl&#243;mico&#44; puede aparecer en cualquier parte de la piel&#44; siendo mucho m&#225;s frecuente en los lugares donde estas estructuras son m&#225;s numerosas&#44; o sea los dedos y particularmente la regi&#243;n subungueal&#46; Tambi&#233;n se han descrito de forma ect&#243;pica en &#243;rganos internos&#44; donde normalmente estas estructuras no aparecen&#46; As&#237; el TGS puede dividirse en digital y extradigital<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;3</span></a>&#46;</p><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La tr&#237;ada sintom&#225;tica caracter&#237;stica de estos tumores la constituyen el dolor espont&#225;neo&#44; una hipersensibilidad dolorosa al roce o presi&#243;n y el dolor desencadenado por el fr&#237;o&#44; lo que permite una r&#225;pida sospecha diagn&#243;stica en caso de un dolor con estas peculiaridades en los dedos o en la regi&#243;n subungueal<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;3</span></a>&#46; Sin embargo&#44; el TGS extradigital no suele presentar la cl&#237;nica completa&#44; particularmente el dolor desencadenado por el fr&#237;o<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;3</span></a>&#44; por lo que el diagn&#243;stico en estas localizaciones suele demorarse unos 6 o 7 a&#241;os&#44; con m&#250;ltiples visitas m&#233;dicas e incluso repercusi&#243;n psicol&#243;gica<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;3</span></a>&#46; Los TGS extradigitales suelen presentarse como unas m&#225;culas o p&#225;pulas eritematoviol&#225;ceas o azuladas&#44; unos n&#243;dulos subcut&#225;neos e incluso ausencia de hallazgos&#46; En nuestra paciente no pudimos palpar el n&#243;dulo&#44; te&#243;ricamente accesible&#44; debido al intenso dolor que refer&#237;a solo con el roce en la zona de la m&#225;cula telangiect&#225;sica&#46; Las pruebas de imagen&#44; como la resonancia magn&#233;tica nuclear<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a> y la ultrasonograf&#237;a de alta frecuencia<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>&#44; pueden ayudar en el diagn&#243;stico previo a la histopatolog&#237;a&#46; Ecogr&#225;ficamente&#44; el TGS se muestra como una lesi&#243;n oval o redondeada en dermis&#44; bien delimitada&#44; hipoecoica&#44; y que en ocasiones muestra el llamado &#171;signo del tallo&#187; &#40;la presencia de una prolongaci&#243;n hipoecoica vascularizada que conecta la lesi&#243;n con los tejidos adyacentes&#41;<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">6&#44;7</span></a>&#46; A estos hallazgos en modo B se a&#241;aden otros signos que aporta el Doppler&#58; lesiones generalmente bastante vascularizadas&#44; con vasos prominentes en su interior&#44; pero sin llegar a formar verdaderos &#171;lagos vasculares&#187;&#44; y flujos en el Doppler pulsado de predominio arterial&#44; sin llegar a verse un claro shunt arterio-venoso<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0090"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>&#46;</p><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Esta forma de presentaci&#243;n como una m&#225;cula telangiect&#225;sica es excepcional y no est&#225; claramente reflejada en la literatura en los TGS s&#243;lidos&#46; Schiefer et al&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a> mencionan una peque&#241;a lesi&#243;n telangiect&#225;sica dolorosa&#44; que sirvi&#243; de gu&#237;a para descubrir un TGS de 6<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm localizado en el tejido celular subcut&#225;neo&#46; Tambi&#233;n existe una rara variedad clinicopatol&#243;gica de glomangioma con un cierto parecido&#46; Requena et al&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0095"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a> describieron en 1998 un glomangioma en placa telangiect&#225;sica&#44; como una nueva entidad bas&#225;ndose en este aspecto telangiect&#225;sico y su car&#225;cter adquirido&#46; Farias et al&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0100"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a> publicaron en 2013 otro caso de glomangioma en placa telangiect&#225;sica&#46; Aparte de la apariencia cl&#237;nica como una m&#225;cula telangiect&#225;sica&#44; comparten tambi&#233;n con nuestra paciente caracter&#237;sticas adicionales&#58; son lesiones solitarias&#44; adquiridas&#44; dolorosas y ocurren en mujeres&#46; En 2007 Monteagudo et al&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0105"><span class="elsevierStyleSup">10</span></a> publicaron otro caso de glomangioma solitario en placa telangiect&#225;sica en una mujer de 41 a&#241;os&#44; muy similar&#44; pero con la diferencia de que era cong&#233;nito y asintom&#225;tico&#46; A diferencia de nuestro caso&#44; estos 3 casos ten&#237;an un mayor tama&#241;o y eran glomangiomas histopatol&#243;gicamente&#46;</p><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">No tenemos claro el mecanismo etiopatog&#233;nico de estas telangiectasias&#44; si est&#225;n inducidas por el tumor o son un fen&#243;meno reactivo&#44; pero en todo caso creemos que no es meramente casual&#46; El diagn&#243;stico diferencial podr&#237;a plantearse con aquellos procesos que puedan presentar una apariencia telangiect&#225;sica&#44; tales como una mastocitosis&#44; un angioma elast&#243;tico&#44; las telangiectasias postraum&#225;ticas o inducidas por f&#225;rmacos&#44; el angioma serpiginoso&#44; una vasculopat&#237;a col&#225;gena&#44; la telangiectasia esencial generalizada&#44; una malformaci&#243;n capilar adquirida &#40;s&#237;ndrome de Fegeler&#41;&#44; aquellos procesos incluidos dentro del ep&#237;grafe angiomatosis cut&#225;neas reactivas&#44; tales como la angioendoteliomatosis reactiva&#44; angiomatosis difusa d&#233;rmica&#44; acroangiodermatitis&#44; histiocitosis reactiva intravascular&#44; angioendoteliomatosis glomeruloide reactiva y angipericitomatosis<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0110"><span class="elsevierStyleSup">11</span></a>&#44; as&#237; como con el sarcoma de Kaposi&#46; Sin embargo&#44; la presentaci&#243;n cl&#237;nica de una lesi&#243;n individual dolorosa y la histopatolog&#237;a permiten establecer el diagn&#243;stico sin lugar a dudas&#46;</p><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Describimos una presentaci&#243;n inusual para el TGS&#44; con apariencia de m&#225;cula telangiect&#225;sica&#44; que ser&#237;a importante tener en cuenta en la evaluaci&#243;n de dolores localizados e inexplicables en regiones cut&#225;neas extradigitales&#44; con el objeto de no demorar el diagn&#243;stico&#44; con toda la morbilidad f&#237;sica y ps&#237;quica que ello supone&#46;</p><span id="sec0005" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0005">Conflicto de intereses</span><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran no tener ning&#250;n conflicto de intereses&#46;</p></span></span>"
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Article information
ISSN: 00017310
Original language: Spanish
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