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En los &#250;ltimos 6 meses el paciente ha mostrado unos n&#243;dulos eritematosos viol&#225;ceos generalizados&#44; m&#225;culas hiperpigmentadas y parches en la cara&#44; tronco y extremidades sin afectar a palmas&#44; plantas y mucosas&#44; que iban acompa&#241;ados de malestar&#44; parestesias en las extremidades superiores y engrosamiento de los nervios cubitales &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">figs&#46; 1</a>A&#44; B&#41;&#46; La baciloscopia fue positiva en oreja &#43;&#43;&#44; codo &#43; y rodilla &#43;&#46; El estudio histol&#243;gico mostr&#243; histiocitos fusiformes con tendencia a la nodularidad e identific&#243; bacilos intracitoplasm&#225;ticos &#225;cido-alcohol resistentes en macr&#243;fagos compatibles con la LH &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">figs&#46; 1</a>C&#44; D&#41;&#46; El paciente est&#225; siendo tratado con MDT a la que hemos a&#241;adido minociclina 100<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg con buena respuesta cl&#237;nica&#44; disminuci&#243;n del tama&#241;o y desaparici&#243;n de algunos n&#243;dulos en el tercer mes&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El segundo caso corresponde a un hombre de 52 a&#241;os sin historia cl&#237;nica relevante que present&#243; n&#243;dulos asintom&#225;ticos generalizados del color de la piel&#44; localizados principalmente en tronco y extremidades proximales &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">figs&#46; 2</a>A&#44; B&#41;&#46; El an&#225;lisis bacilosc&#243;pico fue positivo en la oreja &#43;&#43;&#44; codo &#43;&#43; y rodilla&#43;&#46; La biopsia mostr&#243; una epidermis atr&#243;fica con una zona de Grenz y proliferaci&#243;n d&#233;rmica difusa de histiocitos epitelioides vacuolados con c&#233;lulas fusiformes e infiltrado linfoc&#237;tico moderado&#46; Los histiocitos de Virchow tambi&#233;n est&#225;n alrededor de los nervios &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig&#46; 2</a>C&#41;&#46; La tinci&#243;n de Wade-Fite revel&#243; globi y bacilos &#225;cido resistentes aislados&#44; lo que confirma el diagn&#243;stico de LH &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig&#46; 2</a>D&#41;&#46; El paciente est&#225; siendo tratado con esquema completo MDT de la OMS&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En el a&#241;o 2003 la lepra hab&#237;a sido eliminada de 117 pa&#237;ses&#44; si bien contin&#250;a siendo un problema de salud p&#250;blica en 17 pa&#237;ses<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>&#46; Sigue existiendo una forma enigm&#225;tica de lepra descrita principalmente en India&#44; Brasil&#44; Birmania y que supone el 1&#44;2-3&#44;5&#37; de todos los casos de lepra&#44; con predominancia masculina en una rango de edad entre los 20-50 a&#241;os&#59; sin embargo&#44; los estudios relativos a esta forma de enfermedad son muy raros<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">1&#8211;4</span></a>&#46; Los informes se&#241;alan que&#44; por lo general&#44; la LH se manifiesta en pacientes que han sido tratados&#44; bien sea con monoterapia a largo plazo con dapsona&#44; bien sea tras tratamiento irregular o inadecuado&#59; tambi&#233;n se han descrito casos de la enfermedad como una forma de recidiva tras un tratamiento exitoso<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>&#46; No obstante&#44; tambi&#233;n se han descrito casos de LH de-novo&#44; como sucede con nuestro segundo paciente&#46;</p><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La etiopatogenia de esta enfermedad es confusa&#44; si bien se ha sugerido que esta es una forma hiperactiva de la lepra multibacilar que busca restringir o focalizar la enfermedad<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>&#46; La interacci&#243;n de factores gen&#233;ticos&#44; respuesta inmune y tratamiento recibido en un paciente determinado son factores que parecen influir en las manifestaciones de LH<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>&#46; Seg&#250;n Sehgal et al&#46;&#44; algunos grupos de histiocitos trabajar&#237;an de forma diferente a otros&#44; lo que explicar&#237;a por qu&#233; se pueden encontrar en el mismo paciente una combinaci&#243;n de lepromas y n&#243;dulos histioides<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>&#46; La teor&#237;a de Civatte es la m&#225;s aceptada&#44; y propone que los histiocitos&#44; bajo la acci&#243;n de un est&#237;mulo desconocido&#44; crecen lentamente y empiezan a producir grandes cantidades de col&#225;geno&#46; Esta hiperplasia origina un proceso inflamatorio que posteriormente da lugar a la formaci&#243;n de un n&#243;dulo<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>&#46; Las lesiones histioides son&#44; cl&#237;nicamente&#44; lisas&#44; brillantes&#44; eritematosas o de color cobrizo&#44; en forma de c&#250;pula&#44; se presentan como n&#243;dulos insensibles de blandos a duros que pueden ser superficiales o subcut&#225;neos&#44; y tambi&#233;n como placas en una piel aparentemente normal<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>&#46; Se suelen localizar en las caras posterior y lateral de los brazos&#44; nalgas&#44; muslos&#44; dorso de las manos&#44; parte inferior de la espalda y sobre las prominencias &#243;seas&#44; especialmente sobre los codos y las rodillas&#46; Las lesiones var&#237;an en tama&#241;o y consistencia&#44; generalmente entre 1&#44;5-3<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0090"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a>&#46; Nair y Nanda Kumar y Mendiratta et al&#46; han descrito una frecuencia de eritema nudoso leproso en la LH&#44; del 40&#44; 27 y 24&#37; respectivamente<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;9</span></a>&#46; Se ha propuesto que el eritema nudoso leproso probablemente se desarrolle&#44; como en nuestro primer caso&#44; en el periodo de transici&#243;n a la manifestaci&#243;n cl&#237;nica de LH<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>&#46;</p><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El frotis&#44; que se puede obtener de la mucosa nasal&#44; un l&#243;bulo de la oreja o de lesiones cut&#225;neas&#44; permite la confirmaci&#243;n inmediata de la LH con una especificidad del 100&#37; y una sensibilidad del 50&#37;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>&#46;</p><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los hallazgos histopatol&#243;gicos son caracter&#237;sticos&#44; la epidermis puede ser normal o atr&#243;fica con una zona de Grenz&#46; El leproma est&#225; formado por histiocitos fusiformes dispuestos en un patr&#243;n espiral&#44; entrecruzado o estoriforme<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>&#46; Los histiocitos pueden aparecer con abundantes bacilos &#225;cido-alcohol resistentes en su interior&#46; Son m&#225;s largos que los bacilos normales&#44; su longitud es uniforme y est&#225;n dispuestos en haces paralelos a lo largo del eje longitudinal de los histiocitos fusiformes&#44; con o sin formaci&#243;n de globis<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>&#46; Adem&#225;s&#44; es caracter&#237;stico el factor <span class="elsevierStyleSmallCaps">xiii</span>a positivo y la p&#233;rdida de expresi&#243;n de la prote&#237;na S100<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0100"><span class="elsevierStyleSup">10</span></a>&#46;</p><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se ha tratado siguiendo las recomendaciones MDT de la OMS para la lepra multibacilar<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>&#46; Los investigadores tambi&#233;n la han tratado inicialmente con terapia de mejora del rango de movilidad&#44; junto con rifampicina 600<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#44; 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Carta científico-clínica
Lepra histioide, una variante rara: primer reporte en Ecuador
Histioid Leprosy a Rare Variant: First Report in Ecuador
J.J. Dávila-Rodrígueza,
Corresponding author
dr.davila.dermato@gmail.com

Autor para correspondencia.
, C. Roserob, S. Telloc, S. Yanchapaxia
a Departamento de Dermatología, Universidad Central del Ecuador, Quito, Ecuador
b Servicio de Dermatología, Hospital General Docente de Calderón, Quito, Ecuador
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En los &#250;ltimos 6 meses el paciente ha mostrado unos n&#243;dulos eritematosos viol&#225;ceos generalizados&#44; m&#225;culas hiperpigmentadas y parches en la cara&#44; tronco y extremidades sin afectar a palmas&#44; plantas y mucosas&#44; que iban acompa&#241;ados de malestar&#44; parestesias en las extremidades superiores y engrosamiento de los nervios cubitales &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">figs&#46; 1</a>A&#44; B&#41;&#46; La baciloscopia fue positiva en oreja &#43;&#43;&#44; codo &#43; y rodilla &#43;&#46; El estudio histol&#243;gico mostr&#243; histiocitos fusiformes con tendencia a la nodularidad e identific&#243; bacilos intracitoplasm&#225;ticos &#225;cido-alcohol resistentes en macr&#243;fagos compatibles con la LH &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">figs&#46; 1</a>C&#44; D&#41;&#46; El paciente est&#225; siendo tratado con MDT a la que hemos a&#241;adido minociclina 100<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg con buena respuesta cl&#237;nica&#44; disminuci&#243;n del tama&#241;o y desaparici&#243;n de algunos n&#243;dulos en el tercer mes&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El segundo caso corresponde a un hombre de 52 a&#241;os sin historia cl&#237;nica relevante que present&#243; n&#243;dulos asintom&#225;ticos generalizados del color de la piel&#44; localizados principalmente en tronco y extremidades proximales &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">figs&#46; 2</a>A&#44; B&#41;&#46; El an&#225;lisis bacilosc&#243;pico fue positivo en la oreja &#43;&#43;&#44; codo &#43;&#43; y rodilla&#43;&#46; La biopsia mostr&#243; una epidermis atr&#243;fica con una zona de Grenz y proliferaci&#243;n d&#233;rmica difusa de histiocitos epitelioides vacuolados con c&#233;lulas fusiformes e infiltrado linfoc&#237;tico moderado&#46; Los histiocitos de Virchow tambi&#233;n est&#225;n alrededor de los nervios &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig&#46; 2</a>C&#41;&#46; La tinci&#243;n de Wade-Fite revel&#243; globi y bacilos &#225;cido resistentes aislados&#44; lo que confirma el diagn&#243;stico de LH &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig&#46; 2</a>D&#41;&#46; El paciente est&#225; siendo tratado con esquema completo MDT de la OMS&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En el a&#241;o 2003 la lepra hab&#237;a sido eliminada de 117 pa&#237;ses&#44; si bien contin&#250;a siendo un problema de salud p&#250;blica en 17 pa&#237;ses<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>&#46; Sigue existiendo una forma enigm&#225;tica de lepra descrita principalmente en India&#44; Brasil&#44; Birmania y que supone el 1&#44;2-3&#44;5&#37; de todos los casos de lepra&#44; con predominancia masculina en una rango de edad entre los 20-50 a&#241;os&#59; sin embargo&#44; los estudios relativos a esta forma de enfermedad son muy raros<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">1&#8211;4</span></a>&#46; Los informes se&#241;alan que&#44; por lo general&#44; la LH se manifiesta en pacientes que han sido tratados&#44; bien sea con monoterapia a largo plazo con dapsona&#44; bien sea tras tratamiento irregular o inadecuado&#59; tambi&#233;n se han descrito casos de la enfermedad como una forma de recidiva tras un tratamiento exitoso<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>&#46; No obstante&#44; tambi&#233;n se han descrito casos de LH de-novo&#44; como sucede con nuestro segundo paciente&#46;</p><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La etiopatogenia de esta enfermedad es confusa&#44; si bien se ha sugerido que esta es una forma hiperactiva de la lepra multibacilar que busca restringir o focalizar la enfermedad<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>&#46; La interacci&#243;n de factores gen&#233;ticos&#44; respuesta inmune y tratamiento recibido en un paciente determinado son factores que parecen influir en las manifestaciones de LH<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>&#46; Seg&#250;n Sehgal et al&#46;&#44; algunos grupos de histiocitos trabajar&#237;an de forma diferente a otros&#44; lo que explicar&#237;a por qu&#233; se pueden encontrar en el mismo paciente una combinaci&#243;n de lepromas y n&#243;dulos histioides<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>&#46; La teor&#237;a de Civatte es la m&#225;s aceptada&#44; y propone que los histiocitos&#44; bajo la acci&#243;n de un est&#237;mulo desconocido&#44; crecen lentamente y empiezan a producir grandes cantidades de col&#225;geno&#46; Esta hiperplasia origina un proceso inflamatorio que posteriormente da lugar a la formaci&#243;n de un n&#243;dulo<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>&#46; Las lesiones histioides son&#44; cl&#237;nicamente&#44; lisas&#44; brillantes&#44; eritematosas o de color cobrizo&#44; en forma de c&#250;pula&#44; se presentan como n&#243;dulos insensibles de blandos a duros que pueden ser superficiales o subcut&#225;neos&#44; y tambi&#233;n como placas en una piel aparentemente normal<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>&#46; Se suelen localizar en las caras posterior y lateral de los brazos&#44; nalgas&#44; muslos&#44; dorso de las manos&#44; parte inferior de la espalda y sobre las prominencias &#243;seas&#44; especialmente sobre los codos y las rodillas&#46; Las lesiones var&#237;an en tama&#241;o y consistencia&#44; generalmente entre 1&#44;5-3<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0090"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a>&#46; Nair y Nanda Kumar y Mendiratta et al&#46; han descrito una frecuencia de eritema nudoso leproso en la LH&#44; del 40&#44; 27 y 24&#37; respectivamente<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;9</span></a>&#46; Se ha propuesto que el eritema nudoso leproso probablemente se desarrolle&#44; como en nuestro primer caso&#44; en el periodo de transici&#243;n a la manifestaci&#243;n cl&#237;nica de LH<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>&#46;</p><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El frotis&#44; que se puede obtener de la mucosa nasal&#44; un l&#243;bulo de la oreja o de lesiones cut&#225;neas&#44; permite la confirmaci&#243;n inmediata de la LH con una especificidad del 100&#37; y una sensibilidad del 50&#37;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>&#46;</p><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los hallazgos histopatol&#243;gicos son caracter&#237;sticos&#44; la epidermis puede ser normal o atr&#243;fica con una zona de Grenz&#46; El leproma est&#225; formado por histiocitos fusiformes dispuestos en un patr&#243;n espiral&#44; entrecruzado o estoriforme<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>&#46; Los histiocitos pueden aparecer con abundantes bacilos &#225;cido-alcohol resistentes en su interior&#46; Son m&#225;s largos que los bacilos normales&#44; su longitud es uniforme y est&#225;n dispuestos en haces paralelos a lo largo del eje longitudinal de los histiocitos fusiformes&#44; con o sin formaci&#243;n de globis<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>&#46; Adem&#225;s&#44; es caracter&#237;stico el factor <span class="elsevierStyleSmallCaps">xiii</span>a positivo y la p&#233;rdida de expresi&#243;n de la prote&#237;na S100<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0100"><span class="elsevierStyleSup">10</span></a>&#46;</p><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se ha tratado siguiendo las recomendaciones MDT de la OMS para la lepra multibacilar<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>&#46; Los investigadores tambi&#233;n la han tratado inicialmente con terapia de mejora del rango de movilidad&#44; junto con rifampicina 600<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#44; ofloxacina 400<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg y minociclina 200<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#44; a la que le sigue el MDT<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0090"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a>&#46;</p><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Para finalizar&#44; es importante reconocer las presentaciones at&#237;picas de la lepra a fin de continuar con la vigilancia de nuevos casos&#44; ya que el diagn&#243;stico temprano y el tratamiento completo son importantes para lograr nuestro objetivo de eliminar la lepra&#46; Adem&#225;s&#44; se debe realizar un seguimiento m&#233;dico continuo despu&#233;s de una terapia con m&#250;ltiples f&#225;rmacos para detectar estas variantes poco comunes&#46;</p></span>"
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ISSN: 00017310
Original language: Spanish
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