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etapa en que la est&#233;tica corporal constituye un eje nuclear en la esfera biopsicosocial<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0125"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>&#46; Es por ello&#44; por lo que valorar la repercusi&#243;n de esta enfermedad en el bienestar psicol&#243;gico y social adquiere una gran importancia&#46; As&#237; pues&#44; el objetivo principal de este trabajo fue revisar las caracter&#237;sticas cl&#237;nico-demogr&#225;ficas del AF y secundariamente&#44; evaluar si la localizaci&#243;n o la extensi&#243;n lesional tienen impacto en la calidad de vida de estos pacientes&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia></span><span id="sec0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0035">Material y m&#233;todos</span><p id="par0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se dise&#241;&#243; una revisi&#243;n narrativa de la literatura de los casos de AF publicados en art&#237;culos indexados en Medline&#44; escritos en lengua castellana o inglesa&#44; que describiesen pacientes con AF asociado o no a s&#237;ndromes autoinflamatorios&#46; Se excluyeron los art&#237;culos escritos en otras lenguas diferentes de la castellana o inglesa&#44; art&#237;culos diferentes de comunicaciones de casos o series de casos&#44; los centrados en investigaci&#243;n b&#225;sica y los art&#237;culos que&#44; aun reportando un caso de AF&#44; tuviesen como objetivo principal el estudio o an&#225;lisis a nivel molecular&#46; La b&#250;squeda se realiz&#243; a trav&#233;s del buscador PubMed &#40;base de datos de Medline&#41; con la estrategia &#171;acne &#91;MeSH Terms&#93; AND fulminans&#187; publicados a fecha de 7 de enero de 2022&#44; sin acotar el l&#237;mite temporal inferior&#46;</p><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los art&#237;culos se seleccionaron teniendo en cuenta la informaci&#243;n del t&#237;tulo y del resumen&#46; Cuando tras revisar el t&#237;tulo y el resumen no era posible conocer si describ&#237;an casos de AF&#44; se accedi&#243; al art&#237;culo completo&#46; Una vez revisados los art&#237;culos completos&#44; se eliminaron aquellos que no trataban de pacientes con AF&#46; Los trabajos fueron evaluados de manera independiente por 2 de las autoras firmantes de este manuscrito &#40;IT y AB&#41;&#44; program&#225;ndose una reuni&#243;n presencial para resolver las discordancias&#46;</p><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">De los casos publicados se recogieron datos relativos al art&#237;culo de procedencia &#40;autor&#44; t&#237;tulo&#44; revista&#44; a&#241;o de publicaci&#243;n y n&#250;mero de pacientes incluidos&#41;&#44; variables demogr&#225;ficas &#40;edad&#44; g&#233;nero&#41;&#44; caracter&#237;sticas cl&#237;nicas &#40;antecedentes personales de acn&#233; y duraci&#243;n del mismo&#44; antecedentes familiares de enfermedad dermatol&#243;gica&#44; tiempo de evoluci&#243;n del AF&#44; factor desencadenante de AF&#44; localizaci&#243;n lesional&#44; tipo de lesiones&#44; subtipo de AF&#44; manifestaciones sist&#233;micas&#44; presencia de fiebre&#44; valor de velocidad de sedimentaci&#243;n globular &#91;VSG&#93;&#44; leucocitosis&#44; afectaci&#243;n musculoesquel&#233;tica&#44; afectaci&#243;n radiol&#243;gica&#44; afectaci&#243;n en otros &#243;rganos o sistemas&#44; existencia de un s&#237;ndrome autoinflamatorio&#41;&#44; tratamiento administrado y repercusi&#243;n en la calidad de vida&#46; Para evaluar la repercusi&#243;n en la calidad de vida&#44; se tuvo en cuenta la informaci&#243;n referida al respecto en cada caso cl&#237;nico&#46;</p><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los datos se recogieron en una hoja de c&#225;lculo del programa Excel&#174; y se analizaron mediante el programa R Statistics &#40;versi&#243;n R i386 3&#46;4&#46;2&#41;&#46; Se calcul&#243; la distribuci&#243;n de frecuencias de las variables cualitativas y la media y desviaci&#243;n est&#225;ndar de las variables cuantitativas&#46; Para determinar la existencia de asociaciones entre las variables cualitativas se emplearon los test de Chi-cuadrado y el test exacto de Fisher&#46;</p></span><span id="sec0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0040">Resultados</span><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Tras la estrategia de b&#250;squeda se obtuvieron 169 art&#237;culos publicados entre 1977 y 2021&#46; En la selecci&#243;n de estos&#44; existi&#243; una concordancia inicial entre las 2 investigadoras del 79&#44;3&#37; &#40;discrepancias que requirieron discusi&#243;n&#58; 33&#47;169&#41;&#46; Tras argumentar los motivos de inclusi&#243;n o exclusi&#243;n en una reuni&#243;n presencial&#44; se lleg&#243; a acuerdo en todos los casos&#46; Noventa y un trabajos fueron finalmente incluidos para su an&#225;lisis&#46; Setenta y cuatro art&#237;culos registraban un &#250;nico caso de AF&#44; mientras que 17 registraban 2 o m&#225;s &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig&#46; 2</a>&#41;&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se recabaron 212 casos de AF &#40;edad media&#58; 16&#44;6<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>&#177;<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>3&#44;63 a&#241;os&#44; 194&#47;211&#44; 91&#44;9&#37; varones&#41;&#46; El 97&#44;6&#37; &#40;165&#47;169&#41; de los pacientes hab&#237;a presentado acn&#233; en alg&#250;n momento de su vida &#40;duraci&#243;n media&#58; 19&#44;2<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>&#177;<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>23&#44;4 meses&#41;&#44; y el 40&#37; &#40;14&#47;35&#41; hab&#237;a padecido formas graves&#46; En un 56&#44;9&#37; de los casos &#40;29&#47;51&#41; se especific&#243; la existencia de antecedentes familiares de enfermedad dermatol&#243;gica&#44; entre los que destac&#243; el acn&#233; &#40;96&#44;6&#37;&#44; 28&#47;29&#41;&#46; Los familiares m&#225;s frecuentemente afectos fueron los hermanos &#40;57&#44;9&#37;&#44; 11&#47;19&#41;&#44; seguidos de los progenitores &#40;42&#44;1&#37;&#44; 8&#47;19&#41;&#46; Una vez que los pacientes comenzaron con el brote de AF&#44; la demora hasta la valoraci&#243;n m&#233;dica en consulta fue de 4&#44;6<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>&#177;<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>3&#44;9<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>semanas&#46;</p><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La distribuci&#243;n de los factores desencadenantes de AF se muestra en la <a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0015">figura 3</a>&#44; siendo los f&#225;rmacos los factores m&#225;s frecuentemente implicados &#40;98&#44;6&#37;&#44; 72&#47;73&#41;&#46; La isotretino&#237;na fue el f&#225;rmaco predominante &#40;65&#44;3&#37;&#44; 47&#47;72&#41;&#44; seguido de la tetraciclina &#40;16&#44;7&#37;&#44; 12&#47;72&#41;&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0015"></elsevierMultimedia><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La localizaci&#243;n lesional m&#225;s frecuente fue la cara &#40;89&#44;3&#37;&#44; 117&#47;131&#41;&#46; El tronco posterior y anterior ocuparon el segundo y tercer lugar &#40;77&#44;9&#37;&#44; 102&#47;131&#59; 74&#44;8&#37;&#44; 79&#47;131&#44; respectivamente&#41;&#46; Otras &#225;reas afectadas con menor frecuencia se muestran en la <a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0020">figura 4</a>&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0020"></elsevierMultimedia><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Las &#250;lceras hemorr&#225;gicas fueron la forma lesional m&#225;s frecuente &#40;58&#44;9&#37;&#44; 86&#47;146&#41;&#46; Los restantes tipos de lesiones mostraron porcentajes que oscilaron entre el 34&#44;9 y el 44&#44;5&#37; &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0025">fig&#46; 5</a>&#41;&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0025"></elsevierMultimedia><p id="par0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El subtipo de AF predominante fue el AF no asociado a isotretino&#237;na con manifestaciones sist&#233;micas &#40;AF-SS&#41; &#40;59&#44;1&#37;&#44; 81&#47;137&#41; &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0030">fig&#46; 6</a>&#41;&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0030"></elsevierMultimedia><p id="par0060" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Las manifestaciones sist&#233;micas extracut&#225;neas se observaron en un 86&#44;4&#37; &#40;146&#47;169&#41; de los casos&#46; El 63&#44;2&#37; &#40;43&#47;68&#41; de los pacientes present&#243; alteraci&#243;n en un &#250;nico sistema&#44; el 32&#44;4&#37; &#40;22&#47;68&#41; en 2 y el 4&#44;4&#37; &#40;3&#47;68&#41; restante en 3&#46; Las manifestaciones sist&#233;micas m&#225;s frecuentes fueron los s&#237;ntomas generales &#40;97&#44;1&#37;&#44; 66&#47;68&#41; seguidos de la presencia de linfadenopat&#237;as &#40;23&#44;5&#37;&#44; 16&#47;68&#41;&#46; La afectaci&#243;n de otros &#243;rganos y sistemas fue menor &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#tbl0005">tabla 1</a>&#41;&#46; El 80&#44;6&#37; &#40;145&#47;180&#41; de los casos presentaron fiebre durante el inicio de AF&#44; el 95&#44;2&#37; &#40;120&#47;126&#41; elevaci&#243;n de VSG &#40;valor medio&#58; 65&#44;4<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>&#177;<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>28&#44;65<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm&#47;h&#41; y el 90&#44;3&#37; &#40;168&#47;186&#41; leucocitosis &#40;valor medio&#58; 15&#46;484&#44;90<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>&#177;<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>3&#46;922&#44;38<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>&#215;<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>10<span class="elsevierStyleSup">6</span>&#47;l&#41;&#46;</p><elsevierMultimedia ident="tbl0005"></elsevierMultimedia><p id="par0065" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La afectaci&#243;n musculoesquel&#233;tica estuvo presente en el 88&#44;4&#37; de los casos &#40;152&#47;172&#41;&#44; siendo la artralgia el s&#237;ntoma predominante &#40;75&#44;3&#37;&#44; 143&#47;190&#41;&#44; seguida de la mialgia &#40;12&#44;2&#37;&#44; 17&#47;139&#41;&#46; Se encontraron alteraciones radiol&#243;gicas en el 58&#37; de los pacientes &#40;73&#47;125&#41;&#44; destacando el aumento de la captaci&#243;n en la gammagraf&#237;a &#40;31&#44;5&#37;&#44; 23&#47;73&#41; y las lesiones osteol&#237;ticas &#40;27&#44;4&#37;&#44; 20&#47;73&#41;&#46;</p><p id="par0070" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En un 2&#44;7&#37; de los casos &#40;4&#47;146&#41; se document&#243; la existencia de AF en el contexto de un s&#237;ndrome autoinflamatorio&#58; 3 pacientes con SAPHO &#40;sinovitis&#44; acn&#233;&#44; pustulosis&#44; hiperostosis y oste&#237;tis&#41; y un caso con PAPA &#40;artritis pi&#243;gena&#44; pioderma gangrenoso y acn&#233;&#41;&#46;</p><p id="par0075" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En relaci&#243;n con el tratamiento empleado en el brote de AF&#44; los corticoides sist&#233;micos fueron los f&#225;rmacos de elecci&#243;n en el 81&#37; de los casos &#40;158&#47;195&#41;&#44; seguidos de la isotretino&#237;na &#40;52&#44;3&#37;&#44; 102&#47;195&#41; y de los antibi&#243;ticos sist&#233;micos &#40;46&#44;2&#37;&#44; 90&#47;195&#41;&#46; El 46&#44;2&#37; de los pacientes &#40;90&#47;125&#41; recibieron combinaci&#243;n de corticoides sist&#233;micos e isotretino&#237;na&#46;</p><p id="par0080" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La repercusi&#243;n del AF en la calidad de vida se notific&#243; &#250;nicamente en 2 de los 212 casos evaluados &#40;0&#44;9&#37;&#41;&#46; En ambos casos los pacientes presentaron depresi&#243;n&#44; y en uno de ellos se document&#243; la existencia de un intento de suicidio&#46; Debido al bajo n&#250;mero de pacientes en los que se dispon&#237;a de esta informaci&#243;n&#44; la existencia de asociaciones entre &#233;sta y otras variables no pudo ser analizada&#46;</p></span><span id="sec0020" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0045">Discusi&#243;n</span><p id="par0085" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los resultados obtenidos en esta revisi&#243;n narrativa sobre las caracter&#237;sticas cl&#237;nico-demogr&#225;ficas del AF concuerdan en su mayor&#237;a con la informaci&#243;n previamente publicada&#46;</p><p id="par0090" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se ha documentado un predominio del AF en la adolescencia y en el g&#233;nero masculino&#44; datos ratificados en esta revisi&#243;n<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0130"><span class="elsevierStyleSup">4&#8211;7</span></a>&#46; Un 97&#44;6&#37; de los casos revisados hab&#237;a presentado antecedentes personales de acn&#233; previo al brote de AF&#44; lo que pone de manifiesto que es excepcional que no exista dicho antecedente&#46; En series menos numerosas de 15<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0130"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>&#44; 24<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0135"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>&#44; 25<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0140"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a> y 26<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0145"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a> pacientes&#44; la presencia previa de acn&#233; se observ&#243; en el total de los casos reportados&#46;</p><p id="par0095" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En esta revisi&#243;n de casos de la literatura existi&#243; un factor desencadenante de AF en el 44&#44;8&#37; de las ocasiones&#46; Los f&#225;rmacos fueron los factores m&#225;s frecuentemente asociados &#40;98&#44;6&#37;&#41;&#44; destacando la isotretino&#237;na &#40;65&#44;3&#37; de los casos&#41;&#46; En las series m&#225;s numerosas revisadas&#44; este dato ha mostrado gran variabilidad&#46; Bocquet-Tr&#233;moreux et al&#46; encontraron un desencadenante farmacol&#243;gico en el 60&#37; de los casos&#44; y en todos ellos&#44; fue la isotretino&#237;na la responsable<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0130"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>&#46; El porcentaje de un precipitante farmacol&#243;gico fue marcadamente inferior &#40;12&#37;&#41; en la serie de 26 pacientes de Massa et al&#46;&#44; y en ninguno de los casos estuvo implicada la isotretino&#237;na<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0145"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>&#46; Finalmente&#44; de los 8 pacientes del trabajo de Goldschmidt et al&#46;&#44; ninguno hab&#237;a presentado factores desencadenantes<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0150"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a>&#46;</p><p id="par0100" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En la serie de casos que presentamos&#44; la cara fue la localizaci&#243;n lesional habitual &#40;89&#44;3&#37;&#41;&#44; seguida del tronco posterior y anterior &#40;77&#44;9 y 74&#44;8&#37;&#44; respectivamente&#41;&#46; La cara &#40;100&#37;&#41; y el tronco &#40;87-88&#37;&#41; fueron tambi&#233;n las localizaciones m&#225;s habituales en otros trabajos<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0130"><span class="elsevierStyleSup">4&#44;5</span></a>&#46; Las &#250;lceras hemorr&#225;gicas constituyeron el 58&#44;9&#37; de las lesiones&#44; seguidas de los n&#243;dulo-quistes y las p&#225;pulo-p&#250;stulas&#46; Massa et al&#46; hallaron p&#225;pulas necr&#243;ticas y ulcerosas en el 100&#37; de sus 26 pacientes<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0145"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>&#46; Respecto a las cicatrices&#44; Meinzer et al&#46; comunicaron su presencia en los 5 pacientes reportados<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0155"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a>&#44; mientras que Reunala et al&#46; no las evidenciaron en ninguno de los 6 casos de su serie<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0160"><span class="elsevierStyleSup">10</span></a>&#46; En nuestra revisi&#243;n&#44; el porcentaje de cicatrices se situ&#243; en el 43&#44;8&#37;&#46; Estos datos dispares deben ser tratados con cautela&#44; pues las cicatrices residuales del AF se evidencian tiempo despu&#233;s de la fase aguda y una vez resuelto el brote&#46; De hecho&#44; Karvonen et al&#46; indicaron que a&#241;os m&#225;s tarde&#44; el 82&#37; de sus pacientes ya no ten&#237;an lesiones activas&#44; pero presentaban cicatrices residuales<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0135"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>&#46;</p><p id="par0105" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El an&#225;lisis aunado de casos publicados de AF mostr&#243; que el AF-SS fue el subtipo m&#225;s frecuente &#40;59&#44;1&#37;&#41;&#44; seguido del AF asociado a isotretino&#237;na con s&#237;ntomas sist&#233;micos &#40;IIAF-SS&#41;&#46; Otras series muestran una distribuci&#243;n diferente<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0130"><span class="elsevierStyleSup">4&#44;8&#8211;11</span></a> &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#tbl0010">tabla 2</a>&#41;&#46;</p><elsevierMultimedia ident="tbl0010"></elsevierMultimedia><p id="par0110" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El 86&#44;4&#37; de la poblaci&#243;n de estudio present&#243; s&#237;ntomas extracut&#225;neos&#46; Dentro de los s&#237;ntomas sist&#233;micos predominaron los s&#237;ntomas generales o inespec&#237;ficos&#44; alcanzado un porcentaje del 97&#44;1&#37;&#46; Son escasas las series de 5 o m&#225;s pacientes que especifiquen el tipo de manifestaciones sist&#233;micas&#46; Seukeran y Cunliffe indicaron que 17 de 25 pacientes &#40;68&#37;&#41; refirieron p&#233;rdida de apetito y 9 &#40;36&#37;&#41; experimentaron p&#233;rdida de peso<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0140"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>&#46; En los 6 pacientes examinados por Reunala et al&#46; todos presentaron malestar general<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0160"><span class="elsevierStyleSup">10</span></a>&#46;</p><p id="par0115" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La fiebre estuvo presente en el 80&#44;6&#37; de los pacientes revisados&#46; Otros trabajos muestran cifras que oscilan entre el 92<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0140"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a> y el 100&#37;<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0150"><span class="elsevierStyleSup">8&#44;9</span></a>&#46; Contrariamente&#44; la fiebre afect&#243; solo al 35&#37; de los 26 pacientes descritos por Massa et al&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0145"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>&#46; En lo que respecta a elevaci&#243;n de la VSG y de la cifra de leucocitos en sangre perif&#233;rica&#44; los datos&#44; concordantes con esta revisi&#243;n&#44; son m&#225;s similares en los distintos trabajos&#44; con prevalencias del 92-100&#37;<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0140"><span class="elsevierStyleSup">6&#44;7&#44;10&#44;11</span></a> y del 87&#44;5-96&#37;<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0140"><span class="elsevierStyleSup">6&#8211;8</span></a>&#44; respectivamente&#46;</p><p id="par0120" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Las manifestaciones musculoesquel&#233;ticas estuvieron presentes en el 88&#44;37&#37; de los pacientes evaluados&#44; con predominio de las artralgias &#40;75&#44;3&#37;&#41;&#46; Aunque el porcentaje de artralgias fue claramente inferior en las series de 26 pacientes de Massa et al&#46; &#40;39&#37;&#41;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0145"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a> y de 15 pacientes de Bocquet-Tr&#233;moreux et al&#46; &#40;6&#44;7&#37;&#41;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0130"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>&#44; en las restantes series predominaron los valores pr&#243;ximos e incluso superiores al constatado en nuestro trabajo&#44; ya que las artralgias se evidenciaron entre el 80<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0140"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a> y el 100&#37;<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0135"><span class="elsevierStyleSup">5&#44;9&#8211;11</span></a> de los casos&#46;</p><p id="par0125" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los datos de nuestra revisi&#243;n mostraron que los corticoides sist&#233;micos fueron el tratamiento m&#225;s empleado en el manejo del brote agudo de AF &#40;81&#37;&#41;&#44; seguidos de la isotretino&#237;na y los antibi&#243;ticos sist&#233;micos&#46; El 46&#44;2&#37; de los pacientes recibieron combinaci&#243;n de corticoides sist&#233;micos e isotretino&#237;na&#46; Los corticoides sist&#233;micos fueron la estrategia de tratamiento m&#225;s empleada en la mayor parte de las series m&#225;s numerosas analizadas &#40;88<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0140"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a> y 100&#37;<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0130"><span class="elsevierStyleSup">4&#44;7</span></a> de las ocasiones&#41;&#46; De igual modo&#44; considerando los datos de series de casos&#44; el porcentaje de tratamiento basado en la combinaci&#243;n de corticoides e isotretino&#237;na oscil&#243; entre el 50 y el 100&#37;<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0140"><span class="elsevierStyleSup">6&#44;7&#44;9</span></a>&#46; Los antibi&#243;ticos orales fueron el tratamiento mayoritario &#40;95&#44;8&#37; de los casos&#41; en el trabajo de Karvonen et al&#46;&#44; que incluy&#243; a 24 pacientes<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0135"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>&#44; si bien cabe destacar que el momento de elaboraci&#243;n y publicaci&#243;n de este art&#237;culo &#40;a&#241;o 1993&#41;&#44; pudo haber influido en este hallazgo&#46;</p><p id="par0130" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Debe mencionarse que el tratamiento de elecci&#243;n en la actualidad para el AF es la prednisona a dosis de 0&#44;5-1<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;kg&#47;d&#237;a&#44; en monoterapia durante al menos 2-4 semanas&#44; seguido de dosis bajas de isotretino&#237;na &#40;0&#44;1<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;kg&#47;d&#237;a&#41;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0125"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>&#46; Otras posibilidades terap&#233;uticas para el AF incluyen corticoides t&#243;picos o intralesionales&#44; antibi&#243;ticos orales &#40;si bien suelen ser poco eficaces&#41;&#44; inhibidores del TNF-alfa&#44; antagonistas de la IL-1 y agentes inmunosupresores como azatioprina&#44; ciclosporina o metotrexato<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0125"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>&#46; Colchicina&#44; apremilast&#44; dapsona y terapia fotodin&#225;mica pueden tambi&#233;n ser beneficiosos<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0170"><span class="elsevierStyleSup">12&#8211;14</span></a>&#46; El l&#225;ser de colorante pulsado ha mostrado efectividad moderada&#44; pero tanto los efectos adversos como el dolor son factores desfavorables asociados a este procedimiento<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0185"><span class="elsevierStyleSup">15</span></a>&#46;</p><p id="par0135" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La combinaci&#243;n de prednisona e isotretino&#237;na a dosis bajas tambi&#233;n se recomienda para la prevenci&#243;n de AF asociado a isotretino&#237;na &#40;IIAF&#41;&#160;en pacientes con acn&#233; inflamatorio grave&#44; seguida de un aumento gradual de la isotretino&#237;na durante 3-5 meses seg&#250;n su tolerancia&#46; Si el riesgo de AF es extremadamente alto&#44; como alternativa a lo anterior&#44; se podr&#237;a realizar una pauta de prednisona en monoterapia 2 semanas antes del inicio de la isotretino&#237;na<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0190"><span class="elsevierStyleSup">16</span></a>&#46;</p><p id="par0140" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Existe una morbilidad psicol&#243;gica significativa en los pacientes con AF derivada de la preocupaci&#243;n por su imagen corporal&#44; lo que puede desembocar en un trastorno dism&#243;rfico corporal &#40;TDC&#41;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0195"><span class="elsevierStyleSup">17</span></a>&#46; En un estudio piloto en pacientes con acn&#233; leve y con acn&#233; leve y moderado se observ&#243; una prevalencia de TDC del 8&#44;6 y 14&#44;8&#37;&#44; respectivamente<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0200"><span class="elsevierStyleSup">18</span></a>&#46; El estudio multic&#233;ntrico posterior&#44; que aun&#243; un mayor n&#250;mero de pacientes con acn&#233; leve &#40;n<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>&#61;<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>245&#41;&#44; mostr&#243; resultados concordantes &#40;prevalencia de TDC del 10&#44;6&#37;&#41;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0205"><span class="elsevierStyleSup">19</span></a>&#46; Es posible que este porcentaje sea superior en pacientes con AF&#44; dada la gravedad de las lesiones&#46; Es por tanto recomendable hacer despistaje de TDC en estos pacientes&#44; y derivarlos a la unidad de salud mental para confirmaci&#243;n diagn&#243;stica e instauraci&#243;n del tratamiento adecuado<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0205"><span class="elsevierStyleSup">19</span></a>&#46;</p><p id="par0145" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Tambi&#233;n se ha relacionado la presencia de acn&#233;&#44; independientemente de su forma&#44; con s&#237;ndromes depresivos e ideaci&#243;n suicida<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0210"><span class="elsevierStyleSup">20</span></a>&#46; Sin embargo&#44; la repercusi&#243;n del AF en la calidad de vida ha sido abordada de modo anecd&#243;tico en los art&#237;culos revisados&#46; &#218;nicamente 2 trabajos recogieron la presencia de afectaci&#243;n psicol&#243;gica derivada de esta patolog&#237;a&#44; lo que sugiere que la repercusi&#243;n en la calidad de vida en los casos de AF est&#225; infrareportada<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0215"><span class="elsevierStyleSup">21&#44;22</span></a>&#46;</p><p id="par0150" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Nuestro trabajo no est&#225; exento de limitaciones&#46; La revisi&#243;n se ha basado en casos ya publicados con heterogeneidad en los datos cl&#237;nicos aportados&#46; Asimismo&#44; en la selecci&#243;n de art&#237;culos no se ha acotado el l&#237;mite temporal inferior&#44; lo que puede influir en las variables cl&#237;nicas que se describen y en los datos sobre el manejo terap&#233;utico de esta entidad&#46; No obstante&#44; destacamos como fortaleza el n&#250;mero de pacientes evaluados&#44; lo que supone la serie m&#225;s larga en relaci&#243;n con la literatura revisada&#44; donde las series de casos m&#225;s numerosas a&#250;nan entre 15 y 26 pacientes<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0130"><span class="elsevierStyleSup">4&#8211;7</span></a>&#46;</p></span><span id="sec0025" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0050">Conclusi&#243;n</span><p id="par0155" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El AF predomina en los adolescentes varones con historia previa de acn&#233; vulgar&#46; Se presenta de manera abrupta en pocos d&#237;as o semanas&#44; y la isotretino&#237;na juega un papel importante como factor desencadenante&#46; Afecta fundamentalmente a la cara&#44; con predominio de &#250;lceras hemorr&#225;gicas&#44; si bien las cicatrices se observan en aproximadamente la mitad de los casos&#46; El subtipo de AF-SS es la variedad predominante&#46; La fiebre&#44; la elevaci&#243;n de VSG y la leucocitosis son hallazgos acompa&#241;antes habituales&#46; La afectaci&#243;n musculoesquel&#233;tica es frecuente&#44; destacando las artralgias acompa&#241;adas o no de hallazgos radiol&#243;gicos&#46; El tratamiento m&#225;s utilizado en el manejo del AF es la corticoterapia sist&#233;mica en monoterapia o acompa&#241;ada de isotretino&#237;na&#46;</p><p id="par0160" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El impacto psicosocial y la calidad de vida de pacientes con AF est&#225;n infrarreportados&#46; Ser&#237;a pues de gran inter&#233;s evaluar dicho impacto y&#44; subsiguientemente&#44; establecer protocolos de actuaci&#243;n desarrollados por un equipo multidisciplinar de profesionales&#46;</p></span><span id="sec0030" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0055">Conflicto de intereses</span><p id="par0170" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran no tener ning&#250;n conflicto de intereses&#46;</p></span></span>"
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                  \t\t\t\t" scope="col" style="border-bottom: 2px solid black">N&#250;mero de pacientes &#40;&#37;&#41;&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
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                  \t\t\t\t">Manifestaciones oculares&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">1 &#40;1&#44;47&#41;&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td-with-role" title="\n
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                  \t\t\t\t">S&#237;ntomas generales&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">66 &#40;97&#44;06&#41;&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td></tr></tbody></table>
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                  \t\t\t\t" scope="col" style="border-bottom: 2px solid black">IIAF-SS&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
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                  \t\t\t\t" scope="col" style="border-bottom: 2px solid black">IIAF-WOSS&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
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                  \t\t\t\t">Bocquet-Tr&#233;moureux et al&#46; &#40;n<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>&#61;<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>15&#41;&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
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                  \t\t\t\t">Reunala et al&#46; &#40;n<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>&#61;<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>6&#41;&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
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                  \t\t\t\t">Meinzer et al&#46; &#40;n<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>&#61;<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>5&#41;&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
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                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">&#8212;&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td></tr><tr title="table-row"><td class="td-with-role" title="\n
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                  \t\t\t\t">Goldschimdt et al&#46; &#40;n<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>&#61;<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>8&#41;&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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                  \t\t\t\t">Pauli et al&#46; &#40;n<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>&#61;<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>5&#41;&nbsp;\t\t\t\t\t\t\n
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                  \t\t\t\t</td><td class="td" title="\n
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Vol. 114. Issue 9.
Pages 763-771 (October 2023)
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Vol. 114. Issue 9.
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Acné fulminans: revisión narrativa de la literatura
Acne Fulminans: A Narrative Review
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R. Gutiérrez-Meréa,b,
Corresponding author
raul.gutierrez.mere@sergas.es

Autor para correspondencia.
, I. Tajesc, P. Diéguezc, D. Soto-Garcíaa,b, S. Martínez-Fernándeza,b, A. Batallaa,b
a Servicio de Dermatología, Complejo Hospitalario Universitario de Pontevedra, Área Sanitaria de Pontevedra y O Salnés, Pontevedra, España
b Grupo de Investigación DIPO, Instituto de Investigación Sanitaria Galicia Sur (IIS Galicia Sur), SERGAS-UVIGO, Vigo, Pontevedra, España
c Escuela Universitaria de Enfermería, Diputación Provincial de Pontevedra, Universidad de Vigo, Vigo, Pontevedra, España
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Tabla 1. Manifestaciones sistémicas en los casos de AF (n=68)a
Tabla 2. Distribución de los subtipos de AF en este estudio y en las series de casos de la literatura revisada
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Resumen

El acné fulminans (AF) es una forma rara y grave de acné inflamatorio. La intensidad de las lesiones cutáneas y las cicatrices secundarias impactan negativamente en la calidad de vida. Presentamos una revisión narrativa de casos de AF publicados en Medline. Se incluyeron artículos escritos en lengua castellana o inglesa, que reportasen casos aislados o series de casos de AF, de los que se recogieron variables clínico-demográficas. El objetivo principal de la revisión fue describir las características clínico-demográficas del AF. Secundariamente se pretendió determinar si la localización o la extensión lesional repercuten en la calidad de vida. Se revisaron 212 casos de AF incluidos en 91 artículos (edad media: 16,6 años, 91,94% varones). El 97,63% de los pacientes presentaron acné previo al brote de AF y el 54,90% contaba con antecedentes familiares de acné. En el 44,79% existió un factor desencadenante de AF (98,63% farmacológico: 65,28% isotretinoína). Las localizaciones más habitualmente afectas fueron cara (89,31%), tronco posterior (77,86%) y anterior (74,81%). El subtipo predominante fue el AF asociado a síntomas sistémicos (59,12%). Entre los síntomas sistémicos destacó la sintomatología general (97,06%). El tratamiento más prevalente fue la corticoterapia sistémica (81,03%). La repercusión del AF en la calidad de vida se reportó en 2 pacientes. Como conclusiones, el AF predomina en los varones adolescentes con antecedentes de acné vulgar, afectando fundamentalmente a la cara y el tronco. La forma más frecuente es el AF con síntomas sistémicos. Para su tratamiento, los corticoides sistémicos son los fármacos más frecuentemente empleados. La repercusión del AF en la calidad de vida está infrarreportada.

Palabras clave:
Acné
Acné fulminans
Calidad de vida
Abstract

Acne fulminans is a severe and rare form of inflammatory acne. Lesion severity and subsequent scarring has a negative impact on the patient's quality of life. We conducted a narrative review of the literature on acne fulminans based on a search for relevant English- and Spanish-language articles published in Medline. We included case reports and case series. The main aim was to describe the clinical and demographic characteristics of patients with acne fulminans. A secondary aim was to determine whether quality of life was affected by the site or extent of lesions. We reviewed 91 articles describing 212 cases of acne fulminans. The mean age of the patients (91.94% male) was 16.6 years. A personal and family history of acne vulgaris was reported for 97.63% and 54.90% of patients, respectively. A trigger was identified in 44.79% of cases. The main cause was pharmacologic (96.63%) and the main drug isotretinoin (65.28%). The sites most often affected were the face (89.31%), the posterior trunk (77.86%), and the anterior trunk (74.81%). The predominant disease subtype was acne fulminans with systemic symptoms (59.12%), which were mostly general (97.06%). Systemic corticosteroids were the most widely used treatment (81.03%). The impact of the disease on quality of life was reported for 2 patients. In conclusion, acne fulminans mainly affects the face and trunk of male adolescents with a history of acne vulgaris. The main subtype was acne fulminans with systemic symptoms, and most patients were treated with systemic corticosteroids. The effect of acne fulminans on quality of life is underreported.

Keywords:
Acne
Acne fulminans
Quality of life
Full Text
Introducción

El acné fulminans (AF) es una variante rara y severa de acné inflamatorio, que suele presentarse como un brote agudo de pústulas hemorrágicas dolorosas y ulceración, con relación o no con síntomas sistémicos (fig. 1)1,2. Debido a su intensa actividad inflamatoria y a las cicatrices que provoca, es una enfermedad que afecta de modo importante a la calidad de vida2. La mayor prevalencia de la enfermedad ocurre en la adolescencia, etapa en que la estética corporal constituye un eje nuclear en la esfera biopsicosocial3. Es por ello, por lo que valorar la repercusión de esta enfermedad en el bienestar psicológico y social adquiere una gran importancia. Así pues, el objetivo principal de este trabajo fue revisar las características clínico-demográficas del AF y secundariamente, evaluar si la localización o la extensión lesional tienen impacto en la calidad de vida de estos pacientes.

Figura 1.

Comedones, pápulo-pústulas, nódulo-quistes, erosiones, ulceraciones y costras, en un paciente con acné fulminans.

(0.26MB).
Material y métodos

Se diseñó una revisión narrativa de la literatura de los casos de AF publicados en artículos indexados en Medline, escritos en lengua castellana o inglesa, que describiesen pacientes con AF asociado o no a síndromes autoinflamatorios. Se excluyeron los artículos escritos en otras lenguas diferentes de la castellana o inglesa, artículos diferentes de comunicaciones de casos o series de casos, los centrados en investigación básica y los artículos que, aun reportando un caso de AF, tuviesen como objetivo principal el estudio o análisis a nivel molecular. La búsqueda se realizó a través del buscador PubMed (base de datos de Medline) con la estrategia «acne [MeSH Terms] AND fulminans» publicados a fecha de 7 de enero de 2022, sin acotar el límite temporal inferior.

Los artículos se seleccionaron teniendo en cuenta la información del título y del resumen. Cuando tras revisar el título y el resumen no era posible conocer si describían casos de AF, se accedió al artículo completo. Una vez revisados los artículos completos, se eliminaron aquellos que no trataban de pacientes con AF. Los trabajos fueron evaluados de manera independiente por 2 de las autoras firmantes de este manuscrito (IT y AB), programándose una reunión presencial para resolver las discordancias.

De los casos publicados se recogieron datos relativos al artículo de procedencia (autor, título, revista, año de publicación y número de pacientes incluidos), variables demográficas (edad, género), características clínicas (antecedentes personales de acné y duración del mismo, antecedentes familiares de enfermedad dermatológica, tiempo de evolución del AF, factor desencadenante de AF, localización lesional, tipo de lesiones, subtipo de AF, manifestaciones sistémicas, presencia de fiebre, valor de velocidad de sedimentación globular [VSG], leucocitosis, afectación musculoesquelética, afectación radiológica, afectación en otros órganos o sistemas, existencia de un síndrome autoinflamatorio), tratamiento administrado y repercusión en la calidad de vida. Para evaluar la repercusión en la calidad de vida, se tuvo en cuenta la información referida al respecto en cada caso clínico.

Los datos se recogieron en una hoja de cálculo del programa Excel® y se analizaron mediante el programa R Statistics (versión R i386 3.4.2). Se calculó la distribución de frecuencias de las variables cualitativas y la media y desviación estándar de las variables cuantitativas. Para determinar la existencia de asociaciones entre las variables cualitativas se emplearon los test de Chi-cuadrado y el test exacto de Fisher.

Resultados

Tras la estrategia de búsqueda se obtuvieron 169 artículos publicados entre 1977 y 2021. En la selección de estos, existió una concordancia inicial entre las 2 investigadoras del 79,3% (discrepancias que requirieron discusión: 33/169). Tras argumentar los motivos de inclusión o exclusión en una reunión presencial, se llegó a acuerdo en todos los casos. Noventa y un trabajos fueron finalmente incluidos para su análisis. Setenta y cuatro artículos registraban un único caso de AF, mientras que 17 registraban 2 o más (fig. 2).

Figura 2.

Diagrama de flujo de artículos incluidos y excluidos.

(0.33MB).

Se recabaron 212 casos de AF (edad media: 16,6±3,63 años, 194/211, 91,9% varones). El 97,6% (165/169) de los pacientes había presentado acné en algún momento de su vida (duración media: 19,2±23,4 meses), y el 40% (14/35) había padecido formas graves. En un 56,9% de los casos (29/51) se especificó la existencia de antecedentes familiares de enfermedad dermatológica, entre los que destacó el acné (96,6%, 28/29). Los familiares más frecuentemente afectos fueron los hermanos (57,9%, 11/19), seguidos de los progenitores (42,1%, 8/19). Una vez que los pacientes comenzaron con el brote de AF, la demora hasta la valoración médica en consulta fue de 4,6±3,9semanas.

La distribución de los factores desencadenantes de AF se muestra en la figura 3, siendo los fármacos los factores más frecuentemente implicados (98,6%, 72/73). La isotretinoína fue el fármaco predominante (65,3%, 47/72), seguido de la tetraciclina (16,7%, 12/72).

Figura 3.

Distribución de los factores desencadenantes de AF (n=163).

*Otro: incisión y drenaje

(0.12MB).

La localización lesional más frecuente fue la cara (89,3%, 117/131). El tronco posterior y anterior ocuparon el segundo y tercer lugar (77,9%, 102/131; 74,8%, 79/131, respectivamente). Otras áreas afectadas con menor frecuencia se muestran en la figura 4.

Figura 4.

Distribución de las áreas anatómicas afectas (n=131). El sumatorio de las barras es superior a 131 debido a la afectación de más de un área anatómica en un mismo paciente. MMII: miembros inferiores; MMSS: miembros superiores.

(0.23MB).

Las úlceras hemorrágicas fueron la forma lesional más frecuente (58,9%, 86/146). Los restantes tipos de lesiones mostraron porcentajes que oscilaron entre el 34,9 y el 44,5% (fig. 5).

Figura 5.

Distribución de frecuencias del tipo de lesiones (n=146). El sumatorio de las barras es superior a 146 debido a la presencia de más de un tipo lesional en un mismo paciente.

(0.18MB).

El subtipo de AF predominante fue el AF no asociado a isotretinoína con manifestaciones sistémicas (AF-SS) (59,1%, 81/137) (fig. 6).

Figura 6.

Distribución de los subtipos de AF (n=137).

AF-SS: AF no asociado a isotretinoína con manifestaciones sistémicas; AF-WOSS: AF no asociado a isotretinoína sin manifestaciones sistémicas; IIAF-SS: AF asociado a isotretinoína con manifestaciones sistémicas; IIAF-WOSS: AF asociado a isotretinoína sin manifestaciones sistémicas.

(0.19MB).

Las manifestaciones sistémicas extracutáneas se observaron en un 86,4% (146/169) de los casos. El 63,2% (43/68) de los pacientes presentó alteración en un único sistema, el 32,4% (22/68) en 2 y el 4,4% (3/68) restante en 3. Las manifestaciones sistémicas más frecuentes fueron los síntomas generales (97,1%, 66/68) seguidos de la presencia de linfadenopatías (23,5%, 16/68). La afectación de otros órganos y sistemas fue menor (tabla 1). El 80,6% (145/180) de los casos presentaron fiebre durante el inicio de AF, el 95,2% (120/126) elevación de VSG (valor medio: 65,4±28,65mm/h) y el 90,3% (168/186) leucocitosis (valor medio: 15.484,90±3.922,38×106/l).

Tabla 1.

Manifestaciones sistémicas en los casos de AF (n=68)a

Manifestación  Número de pacientes (%) 
Linfadenopatías  16 (23,53) 
Manifestaciones cutáneas  8 (11,76) 
Manifestaciones digestivas  3 (4,41) 
Manifestaciones neurológicas-psiquiátricas  3 (4,41) 
Manifestaciones oculares  1 (1,47) 
Síntomas generales  66 (97,06) 

AF: acné fulminans.

a

En los trabajos analizados, se indica la presencia de manifestaciones sistémicas en el 88,08% (170/193) de los casos, pero solo se especifica el tipo de manifestación en 68.

La afectación musculoesquelética estuvo presente en el 88,4% de los casos (152/172), siendo la artralgia el síntoma predominante (75,3%, 143/190), seguida de la mialgia (12,2%, 17/139). Se encontraron alteraciones radiológicas en el 58% de los pacientes (73/125), destacando el aumento de la captación en la gammagrafía (31,5%, 23/73) y las lesiones osteolíticas (27,4%, 20/73).

En un 2,7% de los casos (4/146) se documentó la existencia de AF en el contexto de un síndrome autoinflamatorio: 3 pacientes con SAPHO (sinovitis, acné, pustulosis, hiperostosis y osteítis) y un caso con PAPA (artritis piógena, pioderma gangrenoso y acné).

En relación con el tratamiento empleado en el brote de AF, los corticoides sistémicos fueron los fármacos de elección en el 81% de los casos (158/195), seguidos de la isotretinoína (52,3%, 102/195) y de los antibióticos sistémicos (46,2%, 90/195). El 46,2% de los pacientes (90/125) recibieron combinación de corticoides sistémicos e isotretinoína.

La repercusión del AF en la calidad de vida se notificó únicamente en 2 de los 212 casos evaluados (0,9%). En ambos casos los pacientes presentaron depresión, y en uno de ellos se documentó la existencia de un intento de suicidio. Debido al bajo número de pacientes en los que se disponía de esta información, la existencia de asociaciones entre ésta y otras variables no pudo ser analizada.

Discusión

Los resultados obtenidos en esta revisión narrativa sobre las características clínico-demográficas del AF concuerdan en su mayoría con la información previamente publicada.

Se ha documentado un predominio del AF en la adolescencia y en el género masculino, datos ratificados en esta revisión4–7. Un 97,6% de los casos revisados había presentado antecedentes personales de acné previo al brote de AF, lo que pone de manifiesto que es excepcional que no exista dicho antecedente. En series menos numerosas de 154, 245, 256 y 267 pacientes, la presencia previa de acné se observó en el total de los casos reportados.

En esta revisión de casos de la literatura existió un factor desencadenante de AF en el 44,8% de las ocasiones. Los fármacos fueron los factores más frecuentemente asociados (98,6%), destacando la isotretinoína (65,3% de los casos). En las series más numerosas revisadas, este dato ha mostrado gran variabilidad. Bocquet-Trémoreux et al. encontraron un desencadenante farmacológico en el 60% de los casos, y en todos ellos, fue la isotretinoína la responsable4. El porcentaje de un precipitante farmacológico fue marcadamente inferior (12%) en la serie de 26 pacientes de Massa et al., y en ninguno de los casos estuvo implicada la isotretinoína7. Finalmente, de los 8 pacientes del trabajo de Goldschmidt et al., ninguno había presentado factores desencadenantes8.

En la serie de casos que presentamos, la cara fue la localización lesional habitual (89,3%), seguida del tronco posterior y anterior (77,9 y 74,8%, respectivamente). La cara (100%) y el tronco (87-88%) fueron también las localizaciones más habituales en otros trabajos4,5. Las úlceras hemorrágicas constituyeron el 58,9% de las lesiones, seguidas de los nódulo-quistes y las pápulo-pústulas. Massa et al. hallaron pápulas necróticas y ulcerosas en el 100% de sus 26 pacientes7. Respecto a las cicatrices, Meinzer et al. comunicaron su presencia en los 5 pacientes reportados9, mientras que Reunala et al. no las evidenciaron en ninguno de los 6 casos de su serie10. En nuestra revisión, el porcentaje de cicatrices se situó en el 43,8%. Estos datos dispares deben ser tratados con cautela, pues las cicatrices residuales del AF se evidencian tiempo después de la fase aguda y una vez resuelto el brote. De hecho, Karvonen et al. indicaron que años más tarde, el 82% de sus pacientes ya no tenían lesiones activas, pero presentaban cicatrices residuales5.

El análisis aunado de casos publicados de AF mostró que el AF-SS fue el subtipo más frecuente (59,1%), seguido del AF asociado a isotretinoína con síntomas sistémicos (IIAF-SS). Otras series muestran una distribución diferente4,8–11 (tabla 2).

Tabla 2.

Distribución de los subtipos de AF en este estudio y en las series de casos de la literatura revisada

  AF-SS  AF-WOSS  IIAF-SS  IIAF-WOSS 
Bocquet-Trémoureux et al. (n=15)  10%  30%  —  60% 
Reunala et al. (n=6)  100%  —  —  — 
Meinzer et al. (n=5)  60%  —  40%  — 
Goldschimdt et al. (n=8)  100%  —  -—  — 
Pauli et al. (n=5)  100%  —  —  — 
Este estudio (n=212)  59,12%  6,57%%  21,90%  12,41% 

AF: acné fulminans; AF-SS: AF no asociado a isotretinoína con manifestaciones sistémicas; AF-WOSS: AF no asociado a isotretinoína sin manifestaciones sistémicas; IIAF-SS: AF asociado a isotretinoína con manifestaciones sistémicas; IIAF-WOSS: AF asociado a isotretinoína sin manifestaciones sistémicas4,8-11.

El 86,4% de la población de estudio presentó síntomas extracutáneos. Dentro de los síntomas sistémicos predominaron los síntomas generales o inespecíficos, alcanzado un porcentaje del 97,1%. Son escasas las series de 5 o más pacientes que especifiquen el tipo de manifestaciones sistémicas. Seukeran y Cunliffe indicaron que 17 de 25 pacientes (68%) refirieron pérdida de apetito y 9 (36%) experimentaron pérdida de peso6. En los 6 pacientes examinados por Reunala et al. todos presentaron malestar general10.

La fiebre estuvo presente en el 80,6% de los pacientes revisados. Otros trabajos muestran cifras que oscilan entre el 926 y el 100%8,9. Contrariamente, la fiebre afectó solo al 35% de los 26 pacientes descritos por Massa et al.7. En lo que respecta a elevación de la VSG y de la cifra de leucocitos en sangre periférica, los datos, concordantes con esta revisión, son más similares en los distintos trabajos, con prevalencias del 92-100%6,7,10,11 y del 87,5-96%6–8, respectivamente.

Las manifestaciones musculoesqueléticas estuvieron presentes en el 88,37% de los pacientes evaluados, con predominio de las artralgias (75,3%). Aunque el porcentaje de artralgias fue claramente inferior en las series de 26 pacientes de Massa et al. (39%)7 y de 15 pacientes de Bocquet-Trémoreux et al. (6,7%)4, en las restantes series predominaron los valores próximos e incluso superiores al constatado en nuestro trabajo, ya que las artralgias se evidenciaron entre el 806 y el 100%5,9–11 de los casos.

Los datos de nuestra revisión mostraron que los corticoides sistémicos fueron el tratamiento más empleado en el manejo del brote agudo de AF (81%), seguidos de la isotretinoína y los antibióticos sistémicos. El 46,2% de los pacientes recibieron combinación de corticoides sistémicos e isotretinoína. Los corticoides sistémicos fueron la estrategia de tratamiento más empleada en la mayor parte de las series más numerosas analizadas (886 y 100%4,7 de las ocasiones). De igual modo, considerando los datos de series de casos, el porcentaje de tratamiento basado en la combinación de corticoides e isotretinoína osciló entre el 50 y el 100%6,7,9. Los antibióticos orales fueron el tratamiento mayoritario (95,8% de los casos) en el trabajo de Karvonen et al., que incluyó a 24 pacientes5, si bien cabe destacar que el momento de elaboración y publicación de este artículo (año 1993), pudo haber influido en este hallazgo.

Debe mencionarse que el tratamiento de elección en la actualidad para el AF es la prednisona a dosis de 0,5-1mg/kg/día, en monoterapia durante al menos 2-4 semanas, seguido de dosis bajas de isotretinoína (0,1mg/kg/día)3. Otras posibilidades terapéuticas para el AF incluyen corticoides tópicos o intralesionales, antibióticos orales (si bien suelen ser poco eficaces), inhibidores del TNF-alfa, antagonistas de la IL-1 y agentes inmunosupresores como azatioprina, ciclosporina o metotrexato3. Colchicina, apremilast, dapsona y terapia fotodinámica pueden también ser beneficiosos12–14. El láser de colorante pulsado ha mostrado efectividad moderada, pero tanto los efectos adversos como el dolor son factores desfavorables asociados a este procedimiento15.

La combinación de prednisona e isotretinoína a dosis bajas también se recomienda para la prevención de AF asociado a isotretinoína (IIAF) en pacientes con acné inflamatorio grave, seguida de un aumento gradual de la isotretinoína durante 3-5 meses según su tolerancia. Si el riesgo de AF es extremadamente alto, como alternativa a lo anterior, se podría realizar una pauta de prednisona en monoterapia 2 semanas antes del inicio de la isotretinoína16.

Existe una morbilidad psicológica significativa en los pacientes con AF derivada de la preocupación por su imagen corporal, lo que puede desembocar en un trastorno dismórfico corporal (TDC)17. En un estudio piloto en pacientes con acné leve y con acné leve y moderado se observó una prevalencia de TDC del 8,6 y 14,8%, respectivamente18. El estudio multicéntrico posterior, que aunó un mayor número de pacientes con acné leve (n=245), mostró resultados concordantes (prevalencia de TDC del 10,6%)19. Es posible que este porcentaje sea superior en pacientes con AF, dada la gravedad de las lesiones. Es por tanto recomendable hacer despistaje de TDC en estos pacientes, y derivarlos a la unidad de salud mental para confirmación diagnóstica e instauración del tratamiento adecuado19.

También se ha relacionado la presencia de acné, independientemente de su forma, con síndromes depresivos e ideación suicida20. Sin embargo, la repercusión del AF en la calidad de vida ha sido abordada de modo anecdótico en los artículos revisados. Únicamente 2 trabajos recogieron la presencia de afectación psicológica derivada de esta patología, lo que sugiere que la repercusión en la calidad de vida en los casos de AF está infrareportada21,22.

Nuestro trabajo no está exento de limitaciones. La revisión se ha basado en casos ya publicados con heterogeneidad en los datos clínicos aportados. Asimismo, en la selección de artículos no se ha acotado el límite temporal inferior, lo que puede influir en las variables clínicas que se describen y en los datos sobre el manejo terapéutico de esta entidad. No obstante, destacamos como fortaleza el número de pacientes evaluados, lo que supone la serie más larga en relación con la literatura revisada, donde las series de casos más numerosas aúnan entre 15 y 26 pacientes4–7.

Conclusión

El AF predomina en los adolescentes varones con historia previa de acné vulgar. Se presenta de manera abrupta en pocos días o semanas, y la isotretinoína juega un papel importante como factor desencadenante. Afecta fundamentalmente a la cara, con predominio de úlceras hemorrágicas, si bien las cicatrices se observan en aproximadamente la mitad de los casos. El subtipo de AF-SS es la variedad predominante. La fiebre, la elevación de VSG y la leucocitosis son hallazgos acompañantes habituales. La afectación musculoesquelética es frecuente, destacando las artralgias acompañadas o no de hallazgos radiológicos. El tratamiento más utilizado en el manejo del AF es la corticoterapia sistémica en monoterapia o acompañada de isotretinoína.

El impacto psicosocial y la calidad de vida de pacientes con AF están infrarreportados. Sería pues de gran interés evaluar dicho impacto y, subsiguientemente, establecer protocolos de actuación desarrollados por un equipo multidisciplinar de profesionales.

Conflicto de intereses

Los autores declaran no tener ningún conflicto de intereses.

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