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Las lesiones fueron tratadas durante varios a&#241;os con esteroides intralesionales y crioterapia&#44; con mejor&#237;a parcial&#46; La escisi&#243;n por afeitado de las placas m&#225;s pruriginosas contribuy&#243; al alivio de la sintomatolog&#237;a&#46;</p><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Unos meses antes de la &#250;ltima consulta&#44; el paciente desarroll&#243; placas verrugosas en la regi&#243;n perianal y gl&#250;tea&#44; tambi&#233;n intensamente pruriginosas&#46; En la exploraci&#243;n f&#237;sica se observaron 3 placas hiperquerat&#243;sicas eritematosas bien delimitadas en el escroto &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a>a&#41; y en la regi&#243;n perianal &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a>b&#41;&#44; de aproximadamente 2<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm cada una&#46; No se observaron lesiones similares en otras partes del cuerpo durante la exploraci&#243;n&#46; Las biopsias por afeitado de las lesiones perianales mostraron hiperplasia epid&#233;rmica psoriasiforme con presencia de varias columnas de paraqueratosis con hipogranulosis &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig&#46; 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la PP&#44; recibe su nombre por su predilecci&#243;n por los pliegues corporales&#44; siendo el m&#225;s frecuente el pliegue gl&#250;teo&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a> Seg&#250;n Pitney et al&#46;&#44; la poroqueratosis ptychotropica puede representar en realidad el estadio cl&#237;nico m&#225;s avanzado de la proliferaci&#243;n de lesiones de poroqueratosis de Mibelli&#44; que han sufrido alteraciones por koebnerizaci&#243;n&#44; liquenificaci&#243;n y otros factores locales&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0070"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a></p><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La forma inicial de presentaci&#243;n de la PP son p&#225;pulas y placas de color marr&#243;n rojizo&#44; hiperquerat&#243;sicas o verrugosas&#46; Los pacientes suelen aquejar prurito&#46; A diferencia de otras lesiones de poroqueratosis&#44; estas carecen de las cl&#225;sicas crestas perif&#233;ricas elevadas&#46; Las lesiones sat&#233;lites crecen durante varios a&#241;os y se fusionan progresivamente en una gran placa escamosa sim&#233;trica en forma de &#8220;alas de mariposa&#8221;&#46; Esta es la descripci&#243;n t&#237;pica de la PP que suele aplicarse en los casos de presentaci&#243;n tard&#237;a&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a></p><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La presencia de una lamela cornoide es el hallazgo histopatol&#243;gico caracter&#237;stico de todas las variantes de poroqueratosis&#59; una columna de paraqueratosis que se correlaciona con los l&#237;mites hiperquerat&#243;sicos de las lesiones&#46; Sin embargo&#44; a diferencia de otras variantes de poroqueratosis&#44; las l&#225;minas cornoides que se observan en la PP no se limitan a los bordes&#44; sino que se extienden por toda la lesi&#243;n<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>&#46;</p><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La patogenia de la poroqueratosis sigue siendo desconocida&#44; pero est&#225;n implicados los traumatismos repetidos y la desregulaci&#243;n inmune&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a> En la histopatolog&#237;a de la PP se observan con frecuencia dep&#243;sitos de amiloide&#44; lo que corrobora el papel de la fricci&#243;n repetida en su etiolog&#237;a&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a> La PP tambi&#233;n puede estar asociada a estados de inmunosupresi&#243;n&#46; Se han descrito algunos casos de poroqueratosis en pacientes inmunodeprimidos&#44; incluido un paciente con VIH&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a> Algunos f&#225;rmacos se han implicado en la etiolog&#237;a de otras variantes de poroqueratosis&#44; aunque no en la PP&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a> Igual que en nuestro paciente&#44; otro caso de poroqueratosis tambi&#233;n se vio agravado por el estr&#233;s&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0090"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a></p><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La PP puede tener una apariencia similar a la de otros trastornos comunes&#44; lo que con frecuencia da lugar a diagn&#243;sticos err&#243;neos&#46; Una placa anular&#44; escamosa y de crecimiento lento en las nalgas sugiere la presencia de psoriasis o ti&#241;a&#46; En cuanto al diagn&#243;stico diferencial&#44; se debe considerar la dermatitis at&#243;pica&#44; el liquen simple cr&#243;nico y la s&#237;filis&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a></p><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El tratamiento de la PP es complejo y se han descrito respuestas variables al tratamiento con queratol&#237;ticos&#44; crioterapia&#44; 5-fluorouracilo&#44; imiquimod&#44; an&#225;logos de la vitamina D&#44; diclofenaco&#44; corticoides&#44; antif&#250;ngicos t&#243;picos y l&#225;ser&#46; La recurrencia es frecuente con todas las formas de tratamiento&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a> Se observ&#243; un alivio sintom&#225;tico del prurito en dos casos tratados con terapia fotodin&#225;mica&#44; pero el tratamiento no fue curativo y s&#243;lo produjo una eliminaci&#243;n parcial de las placas&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0095"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a> Aunque la escisi&#243;n puede ser curativa&#44; rara vez es factible dado el tama&#241;o y la localizaci&#243;n de las lesiones&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a> Se ha documentado la escisi&#243;n de una lesi&#243;n de 6<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>&#215;<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>8<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm en un ni&#241;o de 7 a&#241;os con PP&#44; aunque tres a&#241;os despu&#233;s se observaron dos peque&#241;os focos de recurrencia&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0100"><span class="elsevierStyleSup">10</span></a> Datos recientes sugieren que muchos pacientes con poroqueratosis presentan mutaciones en enzimas de la v&#237;a biosint&#233;tica del mevalonato&#46; Las opciones de tratamiento futuras pueden incluir inhibidores de la HMG-CoA reductasa o inhibidores de los pasos precedentes en la v&#237;a biosint&#233;tica del mevalonato&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0100"><span class="elsevierStyleSup">10</span></a></p><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">S&#243;lo se ha descrito un caso de transformaci&#243;n maligna de PP&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a> Aunque existe un riesgo bajo de malignidad&#44; el diagn&#243;stico precoz sigue siendo importante para evitar pruebas innecesarias y potencialmente invasivas&#44; as&#237; como el uso de tratamientos ineficaces&#46;</p><p id="par0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Esta entidad inusual debe tenerse en cuenta en las lesiones cut&#225;neas perianales y escrotales pruriginosas de larga evoluci&#243;n&#44; especialmente en los casos que no responden al tratamiento&#46; Una biopsia proporcionar&#225; el diagn&#243;stico definitivo&#46; Las lesiones de la PP pueden afectar significativamente a la calidad de vida de los pacientes&#44; tanto por el prurito como por el gran tama&#241;o de las placas en los casos avanzados de PP&#46; Aunque en algunas ocasiones se ha observado una ligera mejor&#237;a con el tratamiento&#44; las opciones disponibles en la actualidad rara vez son curativas&#46; Por ello&#44; destacamos la necesidad de realizar m&#225;s estudios sobre su tratamiento&#46;</p><span id="sec0005" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0005">Conflicto de intereses</span><p id="par0060" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores no tienen ning&#250;n conflicto de intereses que declarar&#46;</p></span></span>"
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Carta científico-clínica
Poroqueratosis ptychotropica perianal y escrotal. Presentación de un caso de esta rara entidad y revisión de la literatura
Perianal and Scrotal Porokeratosis Ptychotropica. Case Report of an Unusual Condition, and Review of the Literature
M. Thomasa,
Autor para correspondencia
meryltresa.thomas@health.nsw.gov.au

Autor para correspondencia.
, M.M. Escuderoa, V. Howardb, M. Jones-Caballeroa,c
a Dermatology Department, Westmead Hospital, Sídney, Australia
b Douglas Hanly Moir Pathology, Sídney, Australia
c Sydney Medical School, The University of Sydney, Sídney, Australia
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Las lesiones fueron tratadas durante varios a&#241;os con esteroides intralesionales y crioterapia&#44; con mejor&#237;a parcial&#46; La escisi&#243;n por afeitado de las placas m&#225;s pruriginosas contribuy&#243; al alivio de la sintomatolog&#237;a&#46;</p><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Unos meses antes de la &#250;ltima consulta&#44; el paciente desarroll&#243; placas verrugosas en la regi&#243;n perianal y gl&#250;tea&#44; tambi&#233;n intensamente pruriginosas&#46; En la exploraci&#243;n f&#237;sica se observaron 3 placas hiperquerat&#243;sicas eritematosas bien delimitadas en el escroto &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a>a&#41; y en la regi&#243;n perianal &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a>b&#41;&#44; de aproximadamente 2<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm cada una&#46; No se observaron lesiones similares en otras partes del cuerpo durante la exploraci&#243;n&#46; Las biopsias por afeitado de las lesiones perianales mostraron hiperplasia epid&#233;rmica psoriasiforme con presencia de varias columnas de paraqueratosis con hipogranulosis &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig&#46; 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la PP&#44; recibe su nombre por su predilecci&#243;n por los pliegues corporales&#44; siendo el m&#225;s frecuente el pliegue gl&#250;teo&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a> Seg&#250;n Pitney et al&#46;&#44; la poroqueratosis ptychotropica puede representar en realidad el estadio cl&#237;nico m&#225;s avanzado de la proliferaci&#243;n de lesiones de poroqueratosis de Mibelli&#44; que han sufrido alteraciones por koebnerizaci&#243;n&#44; liquenificaci&#243;n y otros factores locales&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0070"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a></p><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La forma inicial de presentaci&#243;n de la PP son p&#225;pulas y placas de color marr&#243;n rojizo&#44; hiperquerat&#243;sicas o verrugosas&#46; Los pacientes suelen aquejar prurito&#46; A diferencia de otras lesiones de poroqueratosis&#44; estas carecen de las cl&#225;sicas crestas perif&#233;ricas elevadas&#46; Las lesiones sat&#233;lites crecen durante varios a&#241;os y se fusionan progresivamente en una gran placa escamosa sim&#233;trica en forma de &#8220;alas de mariposa&#8221;&#46; Esta es la descripci&#243;n t&#237;pica de la PP que suele aplicarse en los casos de presentaci&#243;n tard&#237;a&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a></p><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La presencia de una lamela cornoide es el hallazgo histopatol&#243;gico caracter&#237;stico de todas las variantes de poroqueratosis&#59; una columna de paraqueratosis que se correlaciona con los l&#237;mites hiperquerat&#243;sicos de las lesiones&#46; Sin embargo&#44; a diferencia de otras variantes de poroqueratosis&#44; las l&#225;minas cornoides que se observan en la PP no se limitan a los bordes&#44; sino que se extienden por toda la lesi&#243;n<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>&#46;</p><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La patogenia de la poroqueratosis sigue siendo desconocida&#44; pero est&#225;n implicados los traumatismos repetidos y la desregulaci&#243;n inmune&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a> En la histopatolog&#237;a de la PP se observan con frecuencia dep&#243;sitos de amiloide&#44; lo que corrobora el papel de la fricci&#243;n repetida en su etiolog&#237;a&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a> La PP tambi&#233;n puede estar asociada a estados de inmunosupresi&#243;n&#46; Se han descrito algunos casos de poroqueratosis en pacientes inmunodeprimidos&#44; incluido un paciente con VIH&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a> Algunos f&#225;rmacos se han implicado en la etiolog&#237;a de otras variantes de poroqueratosis&#44; aunque no en la PP&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a> Igual que en nuestro paciente&#44; otro caso de poroqueratosis tambi&#233;n se vio agravado por el estr&#233;s&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0090"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a></p><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La PP puede tener una apariencia similar a la de otros trastornos comunes&#44; lo que con frecuencia da lugar a diagn&#243;sticos err&#243;neos&#46; Una placa anular&#44; escamosa y de crecimiento lento en las nalgas sugiere la presencia de psoriasis o ti&#241;a&#46; En cuanto al diagn&#243;stico diferencial&#44; se debe considerar la dermatitis at&#243;pica&#44; el liquen simple cr&#243;nico y la s&#237;filis&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a></p><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El tratamiento de la PP es complejo y se han descrito respuestas variables al tratamiento con queratol&#237;ticos&#44; crioterapia&#44; 5-fluorouracilo&#44; imiquimod&#44; an&#225;logos de la vitamina D&#44; diclofenaco&#44; corticoides&#44; antif&#250;ngicos t&#243;picos y l&#225;ser&#46; La recurrencia es frecuente con todas las formas de tratamiento&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a> Se observ&#243; un alivio sintom&#225;tico del prurito en dos casos tratados con terapia fotodin&#225;mica&#44; pero el tratamiento no fue curativo y s&#243;lo produjo una eliminaci&#243;n parcial de las placas&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0095"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a> Aunque la escisi&#243;n puede ser curativa&#44; rara vez es factible dado el tama&#241;o y la localizaci&#243;n de las lesiones&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a> Se ha documentado la escisi&#243;n de una lesi&#243;n de 6<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>&#215;<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>8<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm en un ni&#241;o de 7 a&#241;os con PP&#44; aunque tres a&#241;os despu&#233;s se observaron dos peque&#241;os focos de recurrencia&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0100"><span class="elsevierStyleSup">10</span></a> Datos recientes sugieren que muchos pacientes con poroqueratosis presentan mutaciones en enzimas de la v&#237;a biosint&#233;tica del mevalonato&#46; Las opciones de tratamiento futuras pueden incluir inhibidores de la HMG-CoA reductasa o inhibidores de los pasos precedentes en la v&#237;a biosint&#233;tica del mevalonato&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0100"><span class="elsevierStyleSup">10</span></a></p><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">S&#243;lo se ha descrito un caso de transformaci&#243;n maligna de PP&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a> Aunque existe un riesgo bajo de malignidad&#44; el diagn&#243;stico precoz sigue siendo importante para evitar pruebas innecesarias y potencialmente invasivas&#44; as&#237; como el uso de tratamientos ineficaces&#46;</p><p id="par0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Esta entidad inusual debe tenerse en cuenta en las lesiones cut&#225;neas perianales y escrotales pruriginosas de larga evoluci&#243;n&#44; especialmente en los casos que no responden al tratamiento&#46; Una biopsia proporcionar&#225; el diagn&#243;stico definitivo&#46; Las lesiones de la PP pueden afectar significativamente a la calidad de vida de los pacientes&#44; tanto por el prurito como por el gran tama&#241;o de las placas en los casos avanzados de PP&#46; Aunque en algunas ocasiones se ha observado una ligera mejor&#237;a con el tratamiento&#44; las opciones disponibles en la actualidad rara vez son curativas&#46; Por ello&#44; destacamos la necesidad de realizar m&#225;s estudios sobre su tratamiento&#46;</p><span id="sec0005" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0005">Conflicto de intereses</span><p id="par0060" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores no tienen ning&#250;n conflicto de intereses que declarar&#46;</p></span></span>"
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Información del artículo
ISSN: 00017310
Idioma original: Español
Datos actualizados diariamente
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