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1</a>&#41;&#46; Al examen se evidenciaba una gingivitis erosiva&#44; adem&#225;s de erosiones orales y genitales de gran tama&#241;o &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig&#46; 2</a>&#41;&#46; El resultado de las biopsias de las lesiones localizadas en la zona vulvar fueron inespec&#237;ficas y la inmunofluorescencia directa &#40;IFD&#41; tanto de la mucosa no afectada del &#225;rea genital como labial fueron negativas&#46; La IFD en <span class="elsevierStyleItalic">salt split</span> &#40;IFI&#41; revel&#243; la uni&#243;n de anticuerpos IgG en la zona epid&#233;rmica de la ampolla&#46; La IFI demostr&#243; el dep&#243;sito de IgG en la membrana basal&#46; Las pruebas de ELISA fueron negativas para los anticuerpos anti Dg1&#44; Dg3 y BP180&#46; La inmunotransferencia de los extractos epid&#233;rmicos no afectados fue negativa para IgG&#58; BP230&#44; BP180&#44; envoplakin de 210 kDa&#44; periplakin de 190 kDa&#44; Dg1 y Dg3&#46; La inmunotransferencia de la prote&#237;na recombinante del dominio <span class="elsevierStyleSmallCaps">C</span>-terminal de BP180 &#40;BP180ct&#41; detect&#243; una reactividad de la IgG en el suero de la paciente&#46; Basado en estos hallazgos&#44; se estableci&#243; el diagn&#243;stico de PMM y se inici&#243; tratamiento con prednisona &#40;30 mg&#47;d&#237;a&#41; en pauta descendente&#44; dapsona de 50 mg&#47;d&#237;a y tacrolimus en forma de enjuagues bucales a una concentraci&#243;n de 2 mg&#47;L&#46; Tanto la disfagia como las erosiones orales y genitales remitieron&#44; sin embargo&#44; la paciente desarroll&#243; una fibrosis cicatricial de la vulva&#44; adem&#225;s de presentar una fusi&#243;n de los labios y del meato uretral&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La esofagitis erosiva &#40;EE&#41; es un hallazgo frecuente en las esofagogastroduodenoscopias &#40;EGD&#41; de pacientes con una enfermedad por reflujo gastroesof&#225;gico &#40;ERGE&#41;&#44; en la afectaci&#243;n de la mucosa por f&#225;rmacos&#44; en infecciones&#44; en tumores malignos y por trastornos autoinmunes<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>&#46; Entre los trastornos autoinmunes&#44; el PMM es una de las patolog&#237;as que probablemente est&#233; infradiagnosticada&#46; En el PMM&#44; la mucosa esof&#225;gica se ver&#225; afectada con una frecuencia de entre el 2&#37; y el 30&#37;&#59; sin embargo&#44; debido a que la EGD s&#243;lo se realizar&#225; en pacientes sintom&#225;ticos&#44; la frecuencia de la afectaci&#243;n de la mucosa esof&#225;gica en el PMM probablemente est&#233; subestimada<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>&#46;</p><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En aquellos pacientes con el diagn&#243;stico de un PMM y la presencia de lesiones esof&#225;gicas&#44; suelen estar tambi&#233;n afectadas otras tres mucosas de promedio&#46; La mucosa oral estar&#225; afectada hasta en el 86&#37; de los casos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>&#46; La disfagia puede indicar el compromiso del es&#243;fago&#44; aunque cl&#237;nicamente esta ser&#225; dif&#237;cil de distinguir de la odinofagia&#46; Por todo lo anteriormente comentado&#44; se recomienda la realizaci&#243;n de una EGD en todos aquellos pacientes en los que recientemente se haya diagnosticado una PMM<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">2&#44;4</span></a>&#46; Aunque la EGD no est&#225; exenta de complicaciones y no siempre est&#225; disponible en todos los hospitales&#44; concordamos con otros autores<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">2&#8211;4</span></a> en que la EGD se deber&#237;a indicar especialmente en aquellos pacientes sintom&#225;ticos o en los que exista afectaci&#243;n de varias mucosas&#46;</p><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La cavidad oral es el inicio&#44; as&#237; como la porci&#243;n m&#225;s accesible del tracto digestivo&#44; y debido a que la EGD se realiza mediante una videogastroscopia transnasal&#44; en estos pacientes se puede ver omitida la exploraci&#243;n oral durante este procedimiento&#46; Por ello&#44; en todo paciente que presente erosiones&#44; cicatrices o estenosis esof&#225;gicas&#44; la cavidad oral se debe explorar cl&#237;nicamente&#46; Asimismo&#44; la presencia de gingivitis o erosiones har&#225; necesario realizar un examen del &#225;rea anogenital&#44; las fosas nasales&#44; la faringe&#44; la mucosa ocular y de la piel&#44; para descartar&#44; de esta forma&#44; un PMM y evaluar la gravedad de la enfermedad&#46;</p><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El diagn&#243;stico y el tratamiento del PMM puede ser un reto&#46; En esta paciente&#44; la IFI revel&#243; una positividad epid&#233;rmica&#44; compatible con un penfigoide ampolloso&#44; un liquen plano penfigoide y el PMM&#46; Este hallazgo excluy&#243; el diagn&#243;stico de una epiderm&#243;lisis ampollosa adquirida&#44; de un penfigoide P200 y de un PMM anti-laminina 332<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>&#46; Finalmente&#44; la inmunotransferencia fue positiva para BP180ct&#44; un hallazgo muy espec&#237;fico de PMM<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>&#46; De esta forma&#44; bas&#225;ndonos en las caracter&#237;sticas cl&#237;nicas&#44; histopatol&#243;gicas y moleculares&#44; se lleg&#243; al diagn&#243;stico de un PMM&#46;</p><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los tratamientos de primera l&#237;nea para el PMM incluyen el uso de corticosteroides sist&#233;micos&#44; que generalmente precisar&#225;n de la combinaci&#243;n con otros tratamientos inmunosupresores<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>&#46; La dapsona o el metotrexato son medicamentos a revisar en estadios leves y moderados de la enfermedad<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0090"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a>&#46; En casos m&#225;s graves&#44; particularmente cuando existe una afectaci&#243;n ocular&#44; la ciclofosfamida se ha utilizado en pulsos endovenosos mensuales a dosis bajas de 500 mg&#44; presentando buenos resultados&#44; as&#237; como una mejor tolerancia que pautada de forma continua<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0095"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a>&#46; El uso fuera de ficha t&#233;cnica de los anti-TNF y especialmente de los anti-CD20 con o sin inmunoglobulinas intravenosas asociadas&#44; de igual forma ha sido descrito en aquellos casos m&#225;s recalcitrantes&#44; presentando respuestas satisfactorias&#44; aunque recidivas frecuentes de la enfermedad<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>&#46;</p><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En conclusi&#243;n&#44; el manejo multidisciplinario ser&#225; indispensable para lograr un diagn&#243;stico r&#225;pido y para realizar una mejor valoraci&#243;n de la extensi&#243;n y de la gravedad de la enfermedad&#46; As&#237; se buscar&#225; identificar de manera oportuna el compromiso de zonas de elevado riesgo como son la laringe&#44; la mucosa ocular y el es&#243;fago&#44; dado que estas &#225;reas van a requerir la indicaci&#243;n de tratamientos m&#225;s agresivos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0100"><span class="elsevierStyleSup">10</span></a>&#46;</p><span id="sec0005" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0005">Reconocimiento</span><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Estamos muy agradecidos con el Dr&#46; J&#46;M&#46; Mascar&#243; Jr&#46; del Hospital Cl&#237;nic &#40;Barcelona&#41;&#44; con el Dr&#46; N&#46; Ishii de la Facultad de Medicina de la Universidad de Kurume &#40;Fukoka&#41; y con el Dr&#46; T&#46; Hashimoto de la Facultad de Medicina de la Universidad de Graduados &#40;Osaka&#41; por su invalorable ayuda con este caso&#46;</p></span><span id="sec0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0010">Financiaci&#243;n</span><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Este trabajo no ha recibido ning&#250;n tipo de financiaci&#243;n&#46;</p></span><span id="sec0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0015">Conflicto de intereses</span><p id="par0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran no tener ning&#250;n conflicto de intereses&#46;</p></span></span>"
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CARTA CIENTÍFICO-CLÍNICA
Penfigoide de mucosas: cuando la mucosa oral puede ser la clave para el diagnóstico de una estenosis esofágica de origen desconocido
Mucous Membrane Pemphigoid: When the Mouth Can Give a Clue to the Diagnosis of an Esophageal Stenosis of Unknown Origin
O. Corral-Magaña
Autor para correspondencia
oricmag@gmail.com

Autor para correspondencia.
, D. Morgado-Carrasco, X. Fustà-Novell, P. Iranzo
Servicio de Dermatología, Hospital Clínic de Barcelona, Universitat de Barcelona, Barcelona, España
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1</a>&#41;&#46; Al examen se evidenciaba una gingivitis erosiva&#44; adem&#225;s de erosiones orales y genitales de gran tama&#241;o &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig&#46; 2</a>&#41;&#46; El resultado de las biopsias de las lesiones localizadas en la zona vulvar fueron inespec&#237;ficas y la inmunofluorescencia directa &#40;IFD&#41; tanto de la mucosa no afectada del &#225;rea genital como labial fueron negativas&#46; La IFD en <span class="elsevierStyleItalic">salt split</span> &#40;IFI&#41; revel&#243; la uni&#243;n de anticuerpos IgG en la zona epid&#233;rmica de la ampolla&#46; La IFI demostr&#243; el dep&#243;sito de IgG en la membrana basal&#46; Las pruebas de ELISA fueron negativas para los anticuerpos anti Dg1&#44; Dg3 y BP180&#46; La inmunotransferencia de los extractos epid&#233;rmicos no afectados fue negativa para IgG&#58; BP230&#44; BP180&#44; envoplakin de 210 kDa&#44; periplakin de 190 kDa&#44; Dg1 y Dg3&#46; La inmunotransferencia de la prote&#237;na recombinante del dominio <span class="elsevierStyleSmallCaps">C</span>-terminal de BP180 &#40;BP180ct&#41; detect&#243; una reactividad de la IgG en el suero de la paciente&#46; Basado en estos hallazgos&#44; se estableci&#243; el diagn&#243;stico de PMM y se inici&#243; tratamiento con prednisona &#40;30 mg&#47;d&#237;a&#41; en pauta descendente&#44; dapsona de 50 mg&#47;d&#237;a y tacrolimus en forma de enjuagues bucales a una concentraci&#243;n de 2 mg&#47;L&#46; Tanto la disfagia como las erosiones orales y genitales remitieron&#44; sin embargo&#44; la paciente desarroll&#243; una fibrosis cicatricial de la vulva&#44; adem&#225;s de presentar una fusi&#243;n de los labios y del meato uretral&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La esofagitis erosiva &#40;EE&#41; es un hallazgo frecuente en las esofagogastroduodenoscopias &#40;EGD&#41; de pacientes con una enfermedad por reflujo gastroesof&#225;gico &#40;ERGE&#41;&#44; en la afectaci&#243;n de la mucosa por f&#225;rmacos&#44; en infecciones&#44; en tumores malignos y por trastornos autoinmunes<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>&#46; Entre los trastornos autoinmunes&#44; el PMM es una de las patolog&#237;as que probablemente est&#233; infradiagnosticada&#46; En el PMM&#44; la mucosa esof&#225;gica se ver&#225; afectada con una frecuencia de entre el 2&#37; y el 30&#37;&#59; sin embargo&#44; debido a que la EGD s&#243;lo se realizar&#225; en pacientes sintom&#225;ticos&#44; la frecuencia de la afectaci&#243;n de la mucosa esof&#225;gica en el PMM probablemente est&#233; subestimada<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>&#46;</p><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En aquellos pacientes con el diagn&#243;stico de un PMM y la presencia de lesiones esof&#225;gicas&#44; suelen estar tambi&#233;n afectadas otras tres mucosas de promedio&#46; La mucosa oral estar&#225; afectada hasta en el 86&#37; de los casos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>&#46; La disfagia puede indicar el compromiso del es&#243;fago&#44; aunque cl&#237;nicamente esta ser&#225; dif&#237;cil de distinguir de la odinofagia&#46; Por todo lo anteriormente comentado&#44; se recomienda la realizaci&#243;n de una EGD en todos aquellos pacientes en los que recientemente se haya diagnosticado una PMM<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">2&#44;4</span></a>&#46; Aunque la EGD no est&#225; exenta de complicaciones y no siempre est&#225; disponible en todos los hospitales&#44; concordamos con otros autores<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">2&#8211;4</span></a> en que la EGD se deber&#237;a indicar especialmente en aquellos pacientes sintom&#225;ticos o en los que exista afectaci&#243;n de varias mucosas&#46;</p><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La cavidad oral es el inicio&#44; as&#237; como la porci&#243;n m&#225;s accesible del tracto digestivo&#44; y debido a que la EGD se realiza mediante una videogastroscopia transnasal&#44; en estos pacientes se puede ver omitida la exploraci&#243;n oral durante este procedimiento&#46; Por ello&#44; en todo paciente que presente erosiones&#44; cicatrices o estenosis esof&#225;gicas&#44; la cavidad oral se debe explorar cl&#237;nicamente&#46; Asimismo&#44; la presencia de gingivitis o erosiones har&#225; necesario realizar un examen del &#225;rea anogenital&#44; las fosas nasales&#44; la faringe&#44; la mucosa ocular y de la piel&#44; para descartar&#44; de esta forma&#44; un PMM y evaluar la gravedad de la enfermedad&#46;</p><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El diagn&#243;stico y el tratamiento del PMM puede ser un reto&#46; En esta paciente&#44; la IFI revel&#243; una positividad epid&#233;rmica&#44; compatible con un penfigoide ampolloso&#44; un liquen plano penfigoide y el PMM&#46; Este hallazgo excluy&#243; el diagn&#243;stico de una epiderm&#243;lisis ampollosa adquirida&#44; de un penfigoide P200 y de un PMM anti-laminina 332<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>&#46; Finalmente&#44; la inmunotransferencia fue positiva para BP180ct&#44; un hallazgo muy espec&#237;fico de PMM<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>&#46; De esta forma&#44; bas&#225;ndonos en las caracter&#237;sticas cl&#237;nicas&#44; histopatol&#243;gicas y moleculares&#44; se lleg&#243; al diagn&#243;stico de un PMM&#46;</p><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los tratamientos de primera l&#237;nea para el PMM incluyen el uso de corticosteroides sist&#233;micos&#44; que generalmente precisar&#225;n de la combinaci&#243;n con otros tratamientos inmunosupresores<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>&#46; La dapsona o el metotrexato son medicamentos a revisar en estadios leves y moderados de la enfermedad<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0090"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a>&#46; En casos m&#225;s graves&#44; particularmente cuando existe una afectaci&#243;n ocular&#44; la ciclofosfamida se ha utilizado en pulsos endovenosos mensuales a dosis bajas de 500 mg&#44; presentando buenos resultados&#44; as&#237; como una mejor tolerancia que pautada de forma continua<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0095"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a>&#46; El uso fuera de ficha t&#233;cnica de los anti-TNF y especialmente de los anti-CD20 con o sin inmunoglobulinas intravenosas asociadas&#44; de igual forma ha sido descrito en aquellos casos m&#225;s recalcitrantes&#44; presentando respuestas satisfactorias&#44; aunque recidivas frecuentes de la enfermedad<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>&#46;</p><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En conclusi&#243;n&#44; el manejo multidisciplinario ser&#225; indispensable para lograr un diagn&#243;stico r&#225;pido y para realizar una mejor valoraci&#243;n de la extensi&#243;n y de la gravedad de la enfermedad&#46; As&#237; se buscar&#225; identificar de manera oportuna el compromiso de zonas de elevado riesgo como son la laringe&#44; la mucosa ocular y el es&#243;fago&#44; dado que estas &#225;reas van a requerir la indicaci&#243;n de tratamientos m&#225;s agresivos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0100"><span class="elsevierStyleSup">10</span></a>&#46;</p><span id="sec0005" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0005">Reconocimiento</span><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Estamos muy agradecidos con el Dr&#46; J&#46;M&#46; Mascar&#243; Jr&#46; del Hospital Cl&#237;nic &#40;Barcelona&#41;&#44; con el Dr&#46; N&#46; Ishii de la Facultad de Medicina de la Universidad de Kurume &#40;Fukoka&#41; y con el Dr&#46; T&#46; Hashimoto de la Facultad de Medicina de la Universidad de Graduados &#40;Osaka&#41; por su invalorable ayuda con este caso&#46;</p></span><span id="sec0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0010">Financiaci&#243;n</span><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Este trabajo no ha recibido ning&#250;n tipo de financiaci&#243;n&#46;</p></span><span id="sec0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0015">Conflicto de intereses</span><p id="par0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran no tener ning&#250;n conflicto de intereses&#46;</p></span></span>"
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Información del artículo
ISSN: 00017310
Idioma original: Español
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