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ya que por la induraci&#243;n puede simular una morfea&#46; Por otro lado&#44; el seguimiento cl&#237;nico no permite conocer la extensi&#243;n real&#44; y una monitorizaci&#243;n con biopsias seriadas ser&#237;a poco pr&#225;ctica e invasiva en ni&#241;os&#46;</p><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En los &#250;ltimos a&#241;os&#44; las aplicaciones de la ecograf&#237;a en dermatolog&#237;a han crecido enormemente<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>&#44; y hasta la fecha el patr&#243;n ecogr&#225;fico del s&#237;ndrome de Stiff cut&#225;neo no ha sido reportado&#46;</p><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall"><span class="elsevierStyleItalic">Caso cl&#237;nico&#46;</span> Una ni&#241;a de 4<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>a&#241;os de edad&#44; al&#233;rgica a la prote&#237;na de leche de vaca y sin antecedentes familiares de importancia&#44; consulta por engrosamiento y rigidez progresiva de la piel del tronco&#44; caderas&#44; gl&#250;teo derecho y pierna izquierda desde los 2 meses de vida&#44; sin limitaci&#243;n de la movilidad articular&#46;</p><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Al examen f&#237;sico destaca una piel indurada en caderas&#44; zona lumbar y gl&#250;teo derecho&#44; con zonas nodulares sobreelevadas e irregulares sin eritema&#44; edema&#44; calor local ni hipertricosis&#46; &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a>&#41;&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los ex&#225;menes de laboratorio evidenciaron un hemograma y PCR normales y anticuerpos antinucleares&#44; anti-DNA y anti-ENA negativos&#46;</p><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se realiz&#243; una ecotomograf&#237;a Doppler color de cadera y gl&#250;teo derechos &#40;Logic E9&#44; General Electric Health Systems&#59; Wakesha&#44; WI&#59; transductor compacto lineal de 8-18<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>MHz&#41;&#44; utilizando el protocolo dermatol&#243;gico<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>&#44; que mostr&#243; zonas focales de engrosamiento y disminuci&#243;n de la ecogenicidad d&#233;rmica&#44; con fol&#237;culos pilosos conservados&#46; No se observaban im&#225;genes nodulares o qu&#237;sticas definidas&#46; El espesor de la dermis vari&#243; ente 1&#44;5 y 3&#44;8<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm&#44; siendo mayor en la cadera derecha&#46; No se encontraron focos c&#225;lcicos en el interior o en la periferia de estas &#225;reas&#46; El tejido adiposo subcut&#225;neo presentaba una ecoestructura homog&#233;nea&#44; un grosor conservado y septos fibrosos hiperecog&#233;nicos prominentes&#46; No se visualizaron signos de hipervascularizaci&#243;n y los planos musculotendinosos manten&#237;an su morfolog&#237;a normal &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig&#46; 2</a>&#41;&#46; Con estos hallazgos ecogr&#225;ficos se descart&#243; una morfea activa&#44; siendo los hallazgos ecogr&#225;ficamente compatibles con un s&#237;ndrome de Stiff cut&#225;neo&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El estudio histol&#243;gico mostr&#243; una epidermis delgada ortoquerat&#243;tica con conservaci&#243;n del l&#237;mite dermoepid&#233;rmico y un engrosamiento de la dermis con fibras col&#225;genas gruesas y m&#225;s densas&#44; especialmente en la porci&#243;n inferior de la dermis reticular&#46; En el pan&#237;culo adiposo se observaban septos engrosados&#46; La tinci&#243;n azul alci&#225;n demostr&#243; un incremento de la mucina intersticial en la dermis y en los septos del pan&#237;culo adiposo &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0015">fig&#46; 3</a>&#41;&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0015"></elsevierMultimedia><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Con los elementos cl&#237;nicos&#44; ecogr&#225;ficos e histol&#243;gicos se hizo el diagn&#243;stico de s&#237;ndrome de Stiff cut&#225;neo&#46;</p><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall"><span class="elsevierStyleItalic">Discusi&#243;n&#46;</span> El s&#237;ndrome de Stiff cut&#225;neo constituye un trastorno de patog&#233;nesis desconocida hasta hace poco tiempo atr&#225;s<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>&#46; Las principales hip&#243;tesis describen una anomal&#237;a primaria de la fascia con aumento de la producci&#243;n de col&#225;geno<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>VI y una anomal&#237;a cong&#233;nita de los fibroblastos que conduce a una fibrosis d&#233;rmica no inflamatoria debido a una s&#237;ntesis defectuosa de mucopolisac&#225;ridos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0070"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>&#46;</p><p id="par0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En los &#250;ltimos a&#241;os ha cobrado relevancia la utilidad de la ecograf&#237;a Doppler color en dermatolog&#237;a&#44; dada su alta definici&#243;n para visualizar simult&#225;neamente las capas cut&#225;neas&#44; los planos subyacentes y la vascularizaci&#243;n<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">6-8</span></a>&#46; Hasta donde tenemos conocimiento&#44; este caso ser&#237;a el primero en el que se describe la morfolog&#237;a ecogr&#225;fica en esta entidad&#46; Los signos ecogr&#225;ficos de Stiff ser&#237;an el engrosamiento y la disminuci&#243;n de la ecogenicidad d&#233;rmica&#44; septos fibrosos prominentes en la hipodermis&#44; fol&#237;culos pilosos de morfolog&#237;a conservada y ausencia de hipervascularizaci&#243;n regional&#46; El diagn&#243;stico diferencial m&#225;s importante ser&#237;a con la morfea activa&#44; donde se observar&#237;a afectaci&#243;n inflamatoria de los planos dermohipod&#233;rmicos&#44; disminuci&#243;n de ecogenicidad d&#233;rmica&#44; &#225;reas de aumento de ecogenicidad subcut&#225;nea y signos de hipervascularizaci&#243;n dermohipod&#233;rmica&#44; con p&#233;rdida de la definici&#243;n de los fol&#237;culos pilosos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0090"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a>&#46;</p><p id="par0060" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En el futuro ser&#237;a necesario comparar las im&#225;genes ecogr&#225;ficas de esta patolog&#237;a con otros tipos de lesiones hamartomatosas&#44; como los nevos del tejido conectivo&#44; que con frecuencia se observan en la edad infantil&#46; Quiz&#225;s algunos casos diagnosticados cl&#237;nicamente como hamartomas podr&#237;an corresponder o asociarse con esta entidad&#46;</p><p id="par0065" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Otra potencial utilidad de la ecograf&#237;a en esta condici&#243;n ser&#237;a la selecci&#243;n del sitio de biopsia&#44; ya que este m&#233;todo de diagn&#243;stico por im&#225;genes permite delimitar las zonas de mayor compromiso&#44; definir su profundidad y cercan&#237;a con estructuras de riesgo tales como vasos y nervios de mayor calibre&#46;</p><p id="par0070" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En conclusi&#243;n&#44; la ecograf&#237;a Doppler color permite apoyar el diagn&#243;stico ecogr&#225;fico de s&#237;ndrome de Stiff cut&#225;neo&#46;</p></span>"
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Carta científico-clínica
Morfología ecográfica de síndrome de Stiff cutáneo con correlación clínica e histológica
Ultrasound Morphology of Stiff Skin Syndrome with Clinical and Histological Correlation
V. Kaplana,
Autor para correspondencia
vierakaplan@gmail.com

Autor para correspondencia.
, C. Bolteb, I. Sazunicc, X. Wortsmana,d
a Departamento de Dermatología, Universidad de Chile, Santiago, Chile
b Departamento de Dermatología, Clínica Las Condes, Santiago, Chile
c Departamento de Anatomía Patológica, Clínica Las Condes, Santiago, Chile
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ya que por la induraci&#243;n puede simular una morfea&#46; Por otro lado&#44; el seguimiento cl&#237;nico no permite conocer la extensi&#243;n real&#44; y una monitorizaci&#243;n con biopsias seriadas ser&#237;a poco pr&#225;ctica e invasiva en ni&#241;os&#46;</p><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En los &#250;ltimos a&#241;os&#44; las aplicaciones de la ecograf&#237;a en dermatolog&#237;a han crecido enormemente<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>&#44; y hasta la fecha el patr&#243;n ecogr&#225;fico del s&#237;ndrome de Stiff cut&#225;neo no ha sido reportado&#46;</p><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall"><span class="elsevierStyleItalic">Caso cl&#237;nico&#46;</span> Una ni&#241;a de 4<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>a&#241;os de edad&#44; al&#233;rgica a la prote&#237;na de leche de vaca y sin antecedentes familiares de importancia&#44; consulta por engrosamiento y rigidez progresiva de la piel del tronco&#44; caderas&#44; gl&#250;teo derecho y pierna izquierda desde los 2 meses de vida&#44; sin limitaci&#243;n de la movilidad articular&#46;</p><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Al examen f&#237;sico destaca una piel indurada en caderas&#44; zona lumbar y gl&#250;teo derecho&#44; con zonas nodulares sobreelevadas e irregulares sin eritema&#44; edema&#44; calor local ni hipertricosis&#46; &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a>&#41;&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los ex&#225;menes de laboratorio evidenciaron un hemograma y PCR normales y anticuerpos antinucleares&#44; anti-DNA y anti-ENA negativos&#46;</p><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se realiz&#243; una ecotomograf&#237;a Doppler color de cadera y gl&#250;teo derechos &#40;Logic E9&#44; General Electric Health Systems&#59; Wakesha&#44; WI&#59; transductor compacto lineal de 8-18<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>MHz&#41;&#44; utilizando el protocolo dermatol&#243;gico<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>&#44; que mostr&#243; zonas focales de engrosamiento y disminuci&#243;n de la ecogenicidad d&#233;rmica&#44; con fol&#237;culos pilosos conservados&#46; No se observaban im&#225;genes nodulares o qu&#237;sticas definidas&#46; El espesor de la dermis vari&#243; ente 1&#44;5 y 3&#44;8<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm&#44; siendo mayor en la cadera derecha&#46; No se encontraron focos c&#225;lcicos en el interior o en la periferia de estas &#225;reas&#46; El tejido adiposo subcut&#225;neo presentaba una ecoestructura homog&#233;nea&#44; un grosor conservado y septos fibrosos hiperecog&#233;nicos prominentes&#46; No se visualizaron signos de hipervascularizaci&#243;n y los planos musculotendinosos manten&#237;an su morfolog&#237;a normal &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig&#46; 2</a>&#41;&#46; Con estos hallazgos ecogr&#225;ficos se descart&#243; una morfea activa&#44; siendo los hallazgos ecogr&#225;ficamente compatibles con un s&#237;ndrome de Stiff cut&#225;neo&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El estudio histol&#243;gico mostr&#243; una epidermis delgada ortoquerat&#243;tica con conservaci&#243;n del l&#237;mite dermoepid&#233;rmico y un engrosamiento de la dermis con fibras col&#225;genas gruesas y m&#225;s densas&#44; especialmente en la porci&#243;n inferior de la dermis reticular&#46; En el pan&#237;culo adiposo se observaban septos engrosados&#46; La tinci&#243;n azul alci&#225;n demostr&#243; un incremento de la mucina intersticial en la dermis y en los septos del pan&#237;culo adiposo &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0015">fig&#46; 3</a>&#41;&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0015"></elsevierMultimedia><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Con los elementos cl&#237;nicos&#44; ecogr&#225;ficos e histol&#243;gicos se hizo el diagn&#243;stico de s&#237;ndrome de Stiff cut&#225;neo&#46;</p><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall"><span class="elsevierStyleItalic">Discusi&#243;n&#46;</span> El s&#237;ndrome de Stiff cut&#225;neo constituye un trastorno de patog&#233;nesis desconocida hasta hace poco tiempo atr&#225;s<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>&#46; Las principales hip&#243;tesis describen una anomal&#237;a primaria de la fascia con aumento de la producci&#243;n de col&#225;geno<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>VI y una anomal&#237;a cong&#233;nita de los fibroblastos que conduce a una fibrosis d&#233;rmica no inflamatoria debido a una s&#237;ntesis defectuosa de mucopolisac&#225;ridos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0070"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>&#46;</p><p id="par0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En los &#250;ltimos a&#241;os ha cobrado relevancia la utilidad de la ecograf&#237;a Doppler color en dermatolog&#237;a&#44; dada su alta definici&#243;n para visualizar simult&#225;neamente las capas cut&#225;neas&#44; los planos subyacentes y la vascularizaci&#243;n<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">6-8</span></a>&#46; Hasta donde tenemos conocimiento&#44; este caso ser&#237;a el primero en el que se describe la morfolog&#237;a ecogr&#225;fica en esta entidad&#46; Los signos ecogr&#225;ficos de Stiff ser&#237;an el engrosamiento y la disminuci&#243;n de la ecogenicidad d&#233;rmica&#44; septos fibrosos prominentes en la hipodermis&#44; fol&#237;culos pilosos de morfolog&#237;a conservada y ausencia de hipervascularizaci&#243;n regional&#46; El diagn&#243;stico diferencial m&#225;s importante ser&#237;a con la morfea activa&#44; donde se observar&#237;a afectaci&#243;n inflamatoria de los planos dermohipod&#233;rmicos&#44; disminuci&#243;n de ecogenicidad d&#233;rmica&#44; &#225;reas de aumento de ecogenicidad subcut&#225;nea y signos de hipervascularizaci&#243;n dermohipod&#233;rmica&#44; con p&#233;rdida de la definici&#243;n de los fol&#237;culos pilosos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0090"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a>&#46;</p><p id="par0060" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En el futuro ser&#237;a necesario comparar las im&#225;genes ecogr&#225;ficas de esta patolog&#237;a con otros tipos de lesiones hamartomatosas&#44; como los nevos del tejido conectivo&#44; que con frecuencia se observan en la edad infantil&#46; Quiz&#225;s algunos casos diagnosticados cl&#237;nicamente como hamartomas podr&#237;an corresponder o asociarse con esta entidad&#46;</p><p id="par0065" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Otra potencial utilidad de la ecograf&#237;a en esta condici&#243;n ser&#237;a la selecci&#243;n del sitio de biopsia&#44; ya que este m&#233;todo de diagn&#243;stico por im&#225;genes permite delimitar las zonas de mayor compromiso&#44; definir su profundidad y cercan&#237;a con estructuras de riesgo tales como vasos y nervios de mayor calibre&#46;</p><p id="par0070" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En conclusi&#243;n&#44; la ecograf&#237;a Doppler color permite apoyar el diagn&#243;stico ecogr&#225;fico de s&#237;ndrome de Stiff cut&#225;neo&#46;</p></span>"
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Información del artículo
ISSN: 00017310
Idioma original: Español
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