Carta científico-clínica
Pénfigo herpetiforme: revisión de un caso en edad pediátrica
Herpetiforme Pemphigus: Report of a Pediatric Case
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Para llegar a su diagnóstico se debe realizar estudio histopatológico, y se confirma mediante inmunofluorescencia directa (IFD)<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>.</p><span id="sec0005" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0005">Caso clínico</span><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Una paciente de sexo femenino, de 14 años de edad, sin antecedentes personales de relevancia, consultó por una dermatosis pruriginosa generalizada de 2 años de evolución.</p><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Al examen físico se evidenciaban ampollas de contenido seroso dispuestas en rosetas, que asentaban sobre placas eritematosas y sobre piel sana, vesículas agrupadas en ramilletes (<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#fig0005">figs. 1 y 2</a>), erosiones, costras y excoriaciones secundarias al rascado por el intenso prurito. Las lesiones se localizaban en tronco, miembros superiores e inferiores y zona glútea. La mucosa oral y genital, así como el cuero cabelludo estaban respetados, y el signo de Nikolsky era negativo. No presentaba alteraciones del estado general.</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El estudio histopatológico de una ampolla mostró acantólisis con clivaje intermedio y focalmente suprabasal vinculable a pénfigo. Entre los queratinocitos acantolíticos del estrato espinoso se evidenciaron cúmulos de neutrófilos y algunos eosinófilos (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0015">fig. 3</a>).</p><elsevierMultimedia ident="fig0015"></elsevierMultimedia><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La IFD mostró depósitos de inmunoglobulina G (IgG) intercelulares intraepidérmicos, y ausencia de inmunoglobulina A (IgA), lo cual nos permitió llegar al diagnóstico de PH.</p><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se inició tratamiento con metilprednisolona a 1<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg/kg/día, agregando posteriormente mofetil micofenolato con descenso progresivo de los glucocorticoides hasta su suspensión. Al cabo de 2 años, no presentaba lesiones activas, por lo que se discontinuó el tratamiento.</p></span><span id="sec0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0010">Discusión</span><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El PH es una forma no clásica de pénfigo. Se describió inicialmente en 1955, aunque fue en 1975 cuando se le denominó PH, dado que combina características clínicas que remedan a la dermatitis herpetiforme con características inmunohistológicas típicas de pénfigo<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>.</p><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La incidencia de esta enfermedad es muy baja (6% de todos los pénfigos)<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>. Se presenta entre los 30-80 años, siendo excepcional en la edad pediátrica. No posee predilección por sexo<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>.</p><p id="par0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Clínicamente se caracteriza por la presencia de vesículas y ampollas dispuestas en ramilletes o rosetas que alternan con erosiones y costras, dando al cuadro un aspecto proteiforme<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">1,4</span></a>. Las mismas pueden comprometer cuero cabelludo, tronco y miembros; rara vez afecta mucosas<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>.</p><p id="par0060" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los hallazgos histológicos varían de acuerdo a la evolución de las lesiones. Es posible observar desde pústulas subcórneas y vesículas intraepidérmicas que contienen neutrófilos y espongiosis eosinofílica, hasta acantólisis<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>. La localización del clivaje difiere según el antígeno diana. En la mayoría de los casos de PH el antígeno destinatario es la desmogleína 1<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>, que predomina en las capas superficiales de la epidermis (localización sub-córnea), presentando una histopatología similar a la del pénfigo foliáceo. En cambio, cuando el antígeno diana es la desmogleina 3, la acantólisis ocurre en las capas suprabasales e intermedias de la epidermis, dando un cuadro histológico de pénfigo vulgar<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>.</p><p id="par0065" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La IFD demuestra la presencia de depósitos intercelulares de IgG (especialmente) y C3 en la epidermis<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>, tal como ocurrió en nuestra paciente. La inmunofluorescencia indirecta pone de manifiesto autoanticuerpos IgG circulantes, dirigidos principalmente contra la desmogleína 1, y en algunos casos contra la desmogleína 3. Recientemente se han descrito pacientes con PH con anticuerpos contra la desmocolina 1 y 3, y una proteína no conocida de 178<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>kDa<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>.</p><p id="par0070" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los diagnósticos diferenciales son la dermatitis herpetiforme, el pénfigo foliáceo, el pénfigo vulgar y la dermatosis a IgA lineal<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>.</p><p id="par0075" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Si bien el curso de la enfermedad es benigno, con buena respuesta terapéutica y tendencia a la remisión completa, existen reportes de casos refractarios a los tratamientos instaurados<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>, lo que se correlacionaría con los títulos de anticuerpos circulantes<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>.</p><p id="par0080" class="elsevierStylePara elsevierViewall">A pesar de que la asociación de tumores en los pacientes con pénfigo es discutida, se han comunicado casos de PH que presentaron concomitantemente, enfermedades neoplásicas, especialmente pulmonares. También se lo ha relacionado con el lupus y algunas enfermedades infecciosas como el HIV<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">7–9</span></a>.</p><p id="par0085" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Existen múltiples opciones terapéuticas, tales como los corticoides sistémicos (0,5-1<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg/kg/día de prednisona), la dapsona (100-300<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg), o una combinación de ambos<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0070"><span class="elsevierStyleSup">4,10</span></a>. En los casos refractarios, la utilización de inmunosupresores es una opción terapéutica válida para inducir la remisión del cuadro<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">1,2,10</span></a>.</p><p id="par0090" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En nuestra paciente se utilizó prednisona durante un año, con posterior asociación de mofetil micofenolato. Se disminuyó progresivamente la dosis de glucocorticoides, y se obtuvo una remisión completa, con buena evolución clínica a los 3 años de seguimiento.</p><p id="par0095" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El interés de nuestro trabajo radica en la presentación de una entidad infrecuente a una edad inusual. Hacemos hincapié en la buena respuesta al tratamiento instaurado.</p></span><span id="sec0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0015">Conflicto de intereses</span><p id="par0100" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran no tener ningún conflicto de intereses.</p></span></span>" "textoCompletoSecciones" => array:1 [ "secciones" => array:4 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "sec0005" "titulo" => "Caso clínico" ] 1 => array:2 [ "identificador" => "sec0010" "titulo" => "Discusión" ] 2 => array:2 [ "identificador" => "sec0015" "titulo" => "Conflicto de intereses" ] 3 => array:1 [ "titulo" => "Bibliografía" ] ] ] "pdfFichero" => "main.pdf" "tienePdf" => true "multimedia" => array:3 [ 0 => array:7 [ "identificador" => "fig0005" "etiqueta" => "Figura 1" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr1.jpeg" "Alto" => 1125 "Ancho" => 1500 "Tamanyo" => 318011 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0005" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Ampollas de contenido seroso dispuestas en rosetas con costra central, que asientan sobre piel eritematosa.</p>" ] ] 1 => array:7 [ "identificador" => "fig0010" "etiqueta" => "Figura 2" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr2.jpeg" "Alto" => 1350 "Ancho" => 1800 "Tamanyo" => 430818 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0010" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Vesículas agrupadas en ramilletes, que asientan sobre piel sana o eritematosa. 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|---|---|---|---|
| 2024 Noviembre | 35 | 5 | 40 |
| 2024 Octubre | 126 | 57 | 183 |
| 2024 Septiembre | 144 | 43 | 187 |
| 2024 Agosto | 138 | 81 | 219 |
| 2024 Julio | 149 | 30 | 179 |
| 2024 Junio | 139 | 32 | 171 |
| 2024 Mayo | 189 | 38 | 227 |
| 2024 Abril | 131 | 35 | 166 |
| 2024 Marzo | 151 | 32 | 183 |
| 2024 Febrero | 117 | 36 | 153 |
| 2024 Enero | 149 | 23 | 172 |
| 2023 Diciembre | 132 | 12 | 144 |
| 2023 Noviembre | 222 | 37 | 259 |
| 2023 Octubre | 153 | 27 | 180 |
| 2023 Septiembre | 150 | 28 | 178 |
| 2023 Agosto | 124 | 13 | 137 |
| 2023 Julio | 193 | 37 | 230 |
| 2023 Junio | 126 | 24 | 150 |
| 2023 Mayo | 190 | 18 | 208 |
| 2023 Abril | 155 | 21 | 176 |
| 2023 Marzo | 134 | 25 | 159 |
| 2023 Febrero | 138 | 26 | 164 |
| 2023 Enero | 120 | 30 | 150 |
| 2022 Diciembre | 134 | 36 | 170 |
| 2022 Noviembre | 141 | 37 | 178 |
| 2022 Octubre | 144 | 34 | 178 |
| 2022 Septiembre | 150 | 49 | 199 |
| 2022 Agosto | 119 | 55 | 174 |
| 2022 Julio | 127 | 46 | 173 |
| 2022 Junio | 109 | 33 | 142 |
| 2022 Mayo | 146 | 42 | 188 |
| 2022 Abril | 148 | 28 | 176 |
| 2022 Marzo | 153 | 51 | 204 |
| 2022 Febrero | 168 | 33 | 201 |
| 2022 Enero | 171 | 43 | 214 |
| 2021 Diciembre | 112 | 38 | 150 |
| 2021 Noviembre | 125 | 47 | 172 |
| 2021 Octubre | 125 | 65 | 190 |
| 2021 Septiembre | 100 | 28 | 128 |
| 2021 Agosto | 163 | 44 | 207 |
| 2021 Julio | 102 | 41 | 143 |
| 2021 Junio | 109 | 40 | 149 |
| 2021 Mayo | 82 | 59 | 141 |
| 2021 Abril | 261 | 79 | 340 |
| 2021 Marzo | 153 | 40 | 193 |
| 2021 Febrero | 136 | 40 | 176 |
| 2021 Enero | 76 | 25 | 101 |
| 2020 Diciembre | 85 | 18 | 103 |
| 2020 Noviembre | 79 | 24 | 103 |
| 2020 Octubre | 88 | 39 | 127 |
| 2020 Septiembre | 72 | 32 | 104 |
| 2020 Agosto | 47 | 39 | 86 |
| 2020 Julio | 82 | 30 | 112 |
| 2020 Junio | 87 | 41 | 128 |
| 2020 Mayo | 58 | 20 | 78 |
| 2020 Abril | 55 | 22 | 77 |
| 2020 Marzo | 35 | 13 | 48 |
| 2020 Febrero | 5 | 2 | 7 |
| 2020 Enero | 5 | 2 | 7 |
| 2019 Diciembre | 3 | 0 | 3 |
| 2019 Septiembre | 6 | 2 | 8 |
| 2019 Agosto | 5 | 0 | 5 |
| 2019 Junio | 1 | 0 | 1 |
| 2019 Mayo | 3 | 0 | 3 |
| 2019 Abril | 2 | 3 | 5 |
| 2019 Marzo | 9 | 0 | 9 |
| 2019 Febrero | 3 | 0 | 3 |
| 2018 Diciembre | 1 | 0 | 1 |
| 2018 Noviembre | 5 | 0 | 5 |
| 2018 Octubre | 2 | 0 | 2 |
| 2018 Septiembre | 3 | 0 | 3 |
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| 2018 Mayo | 1 | 2 | 3 |
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| 2018 Marzo | 1 | 3 | 4 |
| 2018 Febrero | 9 | 3 | 12 |
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| 2017 Diciembre | 9 | 0 | 9 |
| 2017 Noviembre | 10 | 0 | 10 |
| 2017 Octubre | 8 | 1 | 9 |
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| 2017 Junio | 13 | 0 | 13 |
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| 2017 Marzo | 9 | 3 | 12 |
| 2017 Enero | 0 | 1 | 1 |
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| 2016 Octubre | 0 | 4 | 4 |
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