Carta científico-clínica
Hemangioma epiteloide múltiple lineal asociado a malformación vascular quiescente
Linear Multiple Epithelioid Hemangioma Associated With a Quiescent Vascular Malformation
C. Martínez-Peinadoa,
, R. Ruiz-Villaverdeb, M. Galán-Gutierrezc, J.M. Martínez de Victoriad
Autor para correspondencia
a Unidad de Gestión Clínica de CMA-Dermatología Médico Quirúrgica y Venereología, Complejo Hospitalario de Jaén, Jaén, España
b Unidad de Gestión Clínica de Dermatología Médico Quirúrgica y Venereología, Complejo Hospitalario de Granada, Granada, España
c Servicio de Dermatología, Hospital Universitario Reina Sofía, Córdoba, España
d Servicio de Anatomía Patológica, Complejo Hospitalario de Jaén, Jaén, España
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Típicamente aparece en la piel o tejido celular subcutáneo de la cabeza y el cuello, y más raramente ha sido publicado en el tronco y las extremidades. Se ha sugerido un origen traumático, infeccioso o la existencia de una malformación vascular subyacente como posibles causas. Presentamos el caso de un adolescente diagnosticado de hemangioma epiteliode múltiple en el miembro superior izquierdo, cuyo estudio de imagen reveló una importante lesión aneurismática asintomática que requirió tratamiento quirúrgico para favorecer la resolución de las lesiones de HE.</p><p id="par0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Un varón de 14 años, sin antecedentes patológicos de interés, consultó por la aparición progresiva de varias tumoraciones violáceas en el miembro superior izquierdo de 2 años de evolución. Nos refería un crecimiento lento y asintomático de las mismas, si bien en los últimos meses había presentado sangrado de algunas lesiones ante mínimos traumatismos. Cuando exploramos al paciente observamos la existencia de múltiples pápulas y tumores cutáneos y subcutáneos eritemato-violáceos distribuidos linealmente a lo largo de todo el miembro superior izquierdo (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig. 1</a>), localizándose en la zona distal del segundo, tercero y cuarto dedo, algunos con costra superficial hemorrágica y acropaquias. Con la sospecha de lesiones de origen vascular realizamos biopsia para el estudio histológico, donde se evidenciaba una proliferación de células endoteliales revistiendo grandes espacios vasculares con infiltrado inflamatorio linfocítico y abundantes eosinófilos en la dermis (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig. 2</a><span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>A). La inmunohistoquímica presentó positividad para la tinción CD31 y CD34. Con estos datos se concluyó el diagnóstico de hemangioma epiteloide. Las pruebas complementarias que incluyeron analítica con hemograma, bioquímica general y coagulación estaban dentro de la normalidad, excepto la presencia de eosinofilia moderada en sangre periférica. Se solicitó estudio de imagen con RMN y arteriografía del miembro afecto, cuyos resultados apuntaban la existencia de una lesión aneurismática compleja en la arteria humeral proximal, con desestructuración de vasos y oclusión arterial, habiendo repermeabilización posterior a la dilatación aneurismática (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig. 2</a><span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>B). Se evidenciaron imágenes de nidos vasculares al nivel del codo y la mano, alimentados fundamentalmente por una rama emergente de la zona aneurismática, así como la existencia de retorno venoso anómalo. Se concluyó el diagnóstico de malformación arteriovenosa en el miembro superior izquierdo con pseudoaneurisma humeral, procediéndose a la resección de la lesión y by-pass con vena basílica del mismo brazo. A los 3 meses de la intervención pudimos comprobar una sorprendente reducción del tamaño de los HE, llegando a desaparecer completamente en algunos casos. Se apreciaban unos apéndices fibróticos residuales en la región distal de los dedos (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0015">fig. 3</a>). Tras 6 meses de la cirugía el paciente ha continuado con tratamiento profiláctico antiagregante (AAS 100<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg/día) sin recidivas de los HE.</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig0015"></elsevierMultimedia><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El HE afecta principalmente a pacientes en la edad adulta de todas las razas, siendo poco frecuente en la población pediátrica. La participación del tronco y las extremidades es extremadamente rara<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>, y clínicamente se presentan como pápulas y tumores rojo-marronáceos asintomáticos, aunque en ocasiones pueden experimentar prurito, sangrado, ulceración o dolor, generalmente en relación con su crecimiento. Pueden ser superficiales o profundos, y se han descrito pocos casos de aparición múltiple o siguiendo un patrón zosteriforme<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">3,4</span></a>. Se observa eosinofilia periférica en menos del 20% de los casos, y más raramente adenopatía regional. Histológicamente, las lesiones se caracterizan por la proliferación de grandes células endoteliales de morfología epiteloide que cierran la luz vascular y variable componente inflamatorio linfoplasmocitario con abundantes eosinófilos. La inmunohistoquímica muestra positividad para marcadores endoteliales CD31 y CD34, y negatividad para marcadores epiteliales (citoqueratinas)<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0070"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>. El diagnóstico diferencial de la infancia incluye principalmente los granulomas piógenos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>, cuya presentación eruptiva se ha relacionado con algunos medicamentos y traumatismos menores, la enfermedad de Kimura de predominio en orientales, que se acompaña de adenopatías periféricas, hipereosinofilia y aumento de IgE<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a> y también hay que considerar otros procesos con distinto grado de malignidad, tales como el hemangioendotelioma o el angiosarcoma, donde la presencia de mitosis, atipias celulares y alteraciones morfológicas nos orientarán el diagnóstico<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0070"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>. Respecto a su etiología se han postulado diferentes teorías, discutiéndose si es una verdadera neoplasia o un proceso reactivo, con origen traumático, infeccioso o secundario a una malformación vascular subyacente<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>. La existencia de comunicaciones arteriovenosas se pueden observar en algunas tinciones histológicas<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>. No obstante, puede ser necesario un dermatopatólogo experimentado para determinar su presencia en vénulas y capilares. Es recomendable un estudio de imagen con RMN o arteriografía para descartar anomalías arteriovenosas identificables, subsidiarias de tratamiento como en nuestro caso. Otras opciones de tratamiento recogidas en la literatura<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a> incluyen cirugía, corticoides, radioterapia, quimioterápicos intralesionales, crioterapia y láser, sin olvidar que están descritas las recurrencias en un 10% de los casos y la posibilidad de regresión espontánea<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0090"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a>.</p><span id="sec0005" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0005">Conflicto de intereses</span><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran no tener ningún conflicto de intereses.</p></span></span>" "textoCompletoSecciones" => array:1 [ "secciones" => array:2 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "sec0005" "titulo" => "Conflicto de intereses" ] 1 => array:1 [ "titulo" => "Bibliografía" ] ] ] "pdfFichero" => "main.pdf" "tienePdf" => true "multimedia" => array:3 [ 0 => array:7 [ "identificador" => "fig0005" "etiqueta" => "Figura 1" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr1.jpeg" "Alto" => 1188 "Ancho" => 1583 "Tamanyo" => 342265 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0005" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Múltiples tumores eritematovioláceos en el brazo y el antebrazo izquierdo siguiendo un patrón lineal zosteriforme.</p>" ] ] 1 => array:7 [ "identificador" => "fig0010" "etiqueta" => "Figura 2" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr2.jpeg" "Alto" => 830 "Ancho" => 1534 "Tamanyo" => 257902 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0010" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">A. Imagen histológica que muestra la proliferación vascular de células endoteliales epitelioides con un patrón sólido lineando espacios vasculares (HE ×<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>40). B. Imagen de la malformación arteriovenosa en el miembro superior izquierdo con oclusión de la arteria humeral proximal (angio-RMN).</p>" ] ] 2 => array:7 [ "identificador" => "fig0015" "etiqueta" => "Figura 3" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr3.jpeg" "Alto" => 732 "Ancho" => 900 "Tamanyo" => 107389 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0015" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Regresión de las tumoraciones distales digitales en apéndices fibróticos residuales tras la intervención de la malformación arteriovenosa humeral y by-pass con vena basílica.</p>" ] ] ] "bibliografia" => array:2 [ "titulo" => "Bibliografía" "seccion" => array:1 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "bibs0005" "bibliografiaReferencia" => array:9 [ 0 => array:3 [ "identificador" => "bib0050" "etiqueta" => "1" "referencia" => array:1 [ 0 => array:2 [ "contribucion" => array:1 [ 0 => array:2 [ "titulo" => "Subcutaneous angiolymphoid hyperplasia with eosinophilia" "autores" => array:1 [ 0 => array:2 [ "etal" => false "autores" => array:2 [ 0 => "G.C. 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|---|---|---|---|
| 2024 Noviembre | 7 | 10 | 17 |
| 2024 Octubre | 51 | 42 | 93 |
| 2024 Septiembre | 98 | 27 | 125 |
| 2024 Agosto | 91 | 48 | 139 |
| 2024 Julio | 75 | 32 | 107 |
| 2024 Junio | 100 | 33 | 133 |
| 2024 Mayo | 85 | 31 | 116 |
| 2024 Abril | 90 | 26 | 116 |
| 2024 Marzo | 69 | 41 | 110 |
| 2024 Febrero | 71 | 27 | 98 |
| 2024 Enero | 58 | 23 | 81 |
| 2023 Diciembre | 59 | 18 | 77 |
| 2023 Noviembre | 76 | 25 | 101 |
| 2023 Octubre | 95 | 13 | 108 |
| 2023 Septiembre | 63 | 23 | 86 |
| 2023 Agosto | 63 | 10 | 73 |
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| 2023 Junio | 65 | 21 | 86 |
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| 2023 Febrero | 74 | 25 | 99 |
| 2023 Enero | 61 | 25 | 86 |
| 2022 Diciembre | 63 | 29 | 92 |
| 2022 Noviembre | 63 | 50 | 113 |
| 2022 Octubre | 79 | 35 | 114 |
| 2022 Septiembre | 88 | 44 | 132 |
| 2022 Agosto | 75 | 47 | 122 |
| 2022 Julio | 62 | 41 | 103 |
| 2022 Junio | 63 | 30 | 93 |
| 2022 Mayo | 102 | 43 | 145 |
| 2022 Abril | 109 | 26 | 135 |
| 2022 Marzo | 91 | 45 | 136 |
| 2022 Febrero | 108 | 26 | 134 |
| 2022 Enero | 94 | 36 | 130 |
| 2021 Diciembre | 55 | 30 | 85 |
| 2021 Noviembre | 73 | 40 | 113 |
| 2021 Octubre | 63 | 56 | 119 |
| 2021 Septiembre | 46 | 36 | 82 |
| 2021 Agosto | 49 | 26 | 75 |
| 2021 Julio | 35 | 29 | 64 |
| 2021 Junio | 40 | 19 | 59 |
| 2021 Mayo | 62 | 41 | 103 |
| 2021 Abril | 129 | 92 | 221 |
| 2021 Marzo | 72 | 33 | 105 |
| 2021 Febrero | 78 | 29 | 107 |
| 2021 Enero | 60 | 23 | 83 |
| 2020 Diciembre | 74 | 18 | 92 |
| 2020 Noviembre | 43 | 18 | 61 |
| 2020 Octubre | 39 | 15 | 54 |
| 2020 Septiembre | 35 | 9 | 44 |
| 2020 Agosto | 25 | 20 | 45 |
| 2020 Julio | 32 | 25 | 57 |
| 2020 Junio | 32 | 19 | 51 |
| 2020 Mayo | 34 | 29 | 63 |
| 2020 Abril | 29 | 21 | 50 |
| 2020 Marzo | 31 | 25 | 56 |
| 2020 Febrero | 5 | 0 | 5 |
| 2020 Enero | 10 | 0 | 10 |
| 2019 Noviembre | 1 | 0 | 1 |
| 2019 Octubre | 1 | 0 | 1 |
| 2019 Julio | 1 | 2 | 3 |
| 2019 Mayo | 2 | 0 | 2 |
| 2019 Abril | 0 | 5 | 5 |
| 2019 Febrero | 2 | 0 | 2 |
| 2019 Enero | 9 | 2 | 11 |
| 2018 Diciembre | 3 | 0 | 3 |
| 2018 Noviembre | 1 | 0 | 1 |
| 2018 Octubre | 2 | 4 | 6 |
| 2018 Septiembre | 4 | 0 | 4 |
| 2018 Julio | 2 | 0 | 2 |
| 2018 Junio | 2 | 1 | 3 |
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| 2018 Abril | 1 | 0 | 1 |
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| 2018 Enero | 7 | 0 | 7 |
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| 2017 Noviembre | 7 | 0 | 7 |
| 2017 Octubre | 4 | 0 | 4 |
| 2017 Septiembre | 10 | 1 | 11 |
| 2017 Agosto | 3 | 0 | 3 |
| 2017 Julio | 3 | 0 | 3 |
| 2017 Junio | 12 | 0 | 12 |
| 2017 Mayo | 4 | 0 | 4 |
| 2017 Abril | 9 | 2 | 11 |
| 2017 Marzo | 9 | 2 | 11 |
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| 2017 Enero | 6 | 3 | 9 |
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| 2016 Noviembre | 6 | 5 | 11 |
| 2016 Octubre | 0 | 1 | 1 |
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| 2016 Agosto | 2 | 2 | 4 |
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