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Tambi&#233;n presentaba hipotiroidismo de diagn&#243;stico reciente por el que recib&#237;a tratamiento hormonal sustitutivo&#46; La paciente requiri&#243; ingreso hospitalario por un cuadro de p&#233;rdida de fuerza en miembros inferiores y parestesias asociadas de 6 meses de evoluci&#243;n que hab&#237;a empeorado progresivamente&#44; con diagn&#243;stico de polirradiculoneuropat&#237;a mixta&#46; Adem&#225;s&#44; se encontr&#243; un componente monoclonal IgA d&#233;bil y una lesi&#243;n l&#237;tica en hueso il&#237;aco izquierdo&#46; Tras el estudio de m&#233;dula &#243;sea y de realizarse PET-TAC&#44; se lleg&#243; al diagn&#243;stico de plasmocitoma solitario&#46; Asimismo refer&#237;a la aparici&#243;n en los &#250;ltimos 2 meses de numerosas lesiones papulosas asintom&#225;ticas en tronco y extremidades superiores&#46; En la exploraci&#243;n&#44; destacaban varias p&#225;pulas viol&#225;ceas de aspecto vascular&#44; superficie lisa y de di&#225;metro medio de 5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm en el escote y en la cara interna de los brazos &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a>&#41;&#46; Dermatosc&#243;picamente&#44; presentaban &#225;reas rojo lechosas y peque&#241;as estructuras circulares rojizas&#44; algunas dispuestas de forma lineal&#46; Tambi&#233;n se apreciaba hipertricosis en las ramas mandibulares&#44; el labio superior y en el dorso de las manos y antebrazos&#44; as&#237; como leve hiperpigmentaci&#243;n difusa en zonas fotoexpuestas&#46; El estudio histopatol&#243;gico de una de las p&#225;pulas descritas demostr&#243; una lesi&#243;n d&#233;rmica compuesta por m&#250;ltiples formaciones de aspecto glomeruloide&#44; con 2 tipos de vasos&#46; Por un lado&#44; presentaba vasos centrales sinusoidales CD34&#8722; y&#44; a nivel perif&#233;rico&#44; vasos de aspecto capilar CD34&#43;&#44; compatibles con hemangioma glomeruloide&#46; Ambos tipos de vasos eran CD 31&#43;&#44; CD 68&#43; y VEGF&#43; &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig&#46; 2</a>&#41;&#46; Con este diagn&#243;stico histol&#243;gico&#44; la presencia de un plasmocitoma solitario unido a un pico monoclonal IgA y el cuadro de polirradiculoneuropat&#237;a mixta&#44; 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de aspecto vascular a nivel de zonas submamarias&#44; abdomen&#44; ingles y espalda &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0015">fig&#46; 3</a>&#41;&#46; Dermatosc&#243;picamente&#44; presentaba tambi&#233;n &#225;reas rojo lechosas y peque&#241;as estructuras circulares rojizas&#46; Las pruebas complementarias descartaron alteraciones de la coagulaci&#243;n o en el recuento plaquetario que justificaran dichas lesiones&#46; El estudio histopatol&#243;gico de una de las lesiones mostr&#243; una proliferaci&#243;n de vasos capilares&#44; algunos dilatados&#59; en la luz de algunos de estos vasos se apreciaban otras luces vasculares de peque&#241;o tama&#241;o dispuestas en un patr&#243;n glomerular&#44; compatibles con hemangioma glomeruloide &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0015">fig&#46; 3</a>&#41;&#46; El endotelio de dichas luces vasculares era CD 31&#43; y CD 34&#43;&#46; Pese al tratamiento con talidomida&#44; corticoides sist&#233;micos y ciclofosfamida&#44; el cuadro hematol&#243;gico progres&#243; hasta causar la muerte de la paciente&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0015"></elsevierMultimedia></span><span id="sec0020" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0040">Discusi&#243;n</span><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El s&#237;ndrome de POEMS es un s&#237;ndrome paraneopl&#225;sico que aparece en el contexto de discrasias monoclonales de c&#233;lulas plasm&#225;ticas y tambi&#233;n en la enfermedad de Castleman<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;2</span></a>&#46; Su nombre es un acr&#243;nimo que refleja las principales caracter&#237;sticas cl&#237;nicas&#58; polineuropat&#237;a &#40;P&#41;&#44; organomegalia &#40;O&#41;&#44; endocrinopat&#237;a &#40;E&#41;&#44; gammapat&#237;a monoclonal &#40;M&#41; y cambios cut&#225;neos &#40;<span class="elsevierStyleItalic">Skin changes</span>&#44; en ingl&#233;s&#41;&#46;</p><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Suele afectar a adultos de edad media&#44; con predominancia en el sexo masculino en algunas series&#46;</p><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se ha intentado establecer una serie de criterios diagn&#243;sticos para el s&#237;ndrome POEMS que han sufrido modificaciones en los &#250;ltimos a&#241;os&#46; Generalmente se acepta que se deben cumplir 2 criterios mayores y&#44; al menos&#44; un criterio menor&#46; Los criterios mayores son la polineuropat&#237;a&#44; la gammapat&#237;a monoclonal&#44; las lesiones l&#237;ticas &#243;seas&#44; el aumento de VEGF o la presencia de enfermedad de Castleman&#46; Los criterios menores incluyen organomegalia&#44; endocrinopat&#237;a&#44; alteraciones cut&#225;neas&#44; papiledema y trombocitosis<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>&#46; No obstante&#44; un estudio retrospectivo puso de relieve c&#243;mo bas&#225;ndose &#250;nicamente en esta serie de criterios pueden no diagnosticarse determinados casos de presentaci&#243;n at&#237;pica<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0090"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>&#46;</p><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Algunas de las manifestaciones cut&#225;neas m&#225;s frecuentes del s&#237;ndrome son&#58; hiperpigmentaci&#243;n cut&#225;nea difusa&#44; hipertricosis&#44; cambios esclerodermiformes&#44; acrocianosis&#44; hiperhidrosis y lesiones vasculares &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#tbl0005">tabla 1</a>&#41;&#46; Estas lesiones vasculares est&#225;n presentes en hasta un tercio de los pacientes y&#44; a nivel histol&#243;gico&#44; pueden encontrarse distintos tipos&#58; hemangioma capilar lobulillar&#44; angioma capilar&#44; angiohistiocitoma de c&#233;lulas multinucleadas&#44; angioma en penacho o hemangioma glomeruloide<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0095"><span class="elsevierStyleSup">5&#44;6</span></a>&#46; En una misma pieza quir&#250;rgica extirpada puede haber focos de varios de estos tipos de tumores vasculares simult&#225;neamente&#44; por lo que se plantea que existe un espectro de hemangiomas asociados al POEMS que presentan un grado diverso de proliferaci&#243;n endotelial en respuesta a est&#237;mulos angiog&#233;nicos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0105"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>&#46;</p><elsevierMultimedia ident="tbl0005"></elsevierMultimedia><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El hemangioma glomeruloide&#44; aunque poco frecuente&#44; es la manifestaci&#243;n cut&#225;nea m&#225;s espec&#237;fica del s&#237;ndrome POEMS y est&#225; fuertemente asociado a &#233;l&#46; Suele aparecer de forma brusca como p&#225;pulas viol&#225;ceas&#44; cupuliformes&#44; m&#250;ltiples&#44; de aspecto vascular en el tronco y la ra&#237;z de las extremidades&#46; La aparici&#243;n de forma brusca en d&#237;as o escasas semanas ayuda a asociar el hemangioma glomeruloide con un s&#237;ndrome POEMS&#44; ya que una aparici&#243;n m&#225;s larvada puede encontrarse en pacientes sin otra cl&#237;nica asociada&#46; Tambi&#233;n puede presentarse como n&#243;dulos subcut&#225;neos azulados o con p&#225;pulas cerebriformes<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0110"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a>&#46;</p><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El estudio histopatol&#243;gico revela estructuras d&#233;rmicas de talla variable&#44; parcheadas en la dermis&#44; bien delimitadas y que recuerdan a los glom&#233;rulos renales&#44; con un vaso central m&#225;s grande y dilatado de aspecto sinusoidal&#44; y en la periferia de este una serie de peque&#241;os vasos capilares&#46;</p><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El primer tipo de vasos est&#225; formado por c&#233;lulas endoteliales sinusoidales que son CD 31&#43;&#44; CD 68&#43;&#44; CD 34&#8722;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0115"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a>&#46; Las proyecciones hacia el interior del espacio vascular est&#225;n formadas por c&#233;lulas endoteliales capilares intercaladas con c&#233;lulas estromales&#46; Estas c&#233;lulas estromales presentan gl&#243;bulos eosin&#243;filos PAS&#43; debidos al dep&#243;sito de inmunoglobulinas&#46; A diferencia de las c&#233;lulas sinusoidales&#44; las c&#233;lulas endoteliales capilares son CD 31&#43;&#44; CD 68&#43; y CD 34&#43;&#46;</p><p id="par0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se ha demostrado&#44; como ocurr&#237;a en la primera de nuestras pacientes&#44; que las c&#233;lulas endoteliales de ambos tipos expresan VEGF y su receptor Flt-1<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0120"><span class="elsevierStyleSup">10</span></a>&#44; hecho que apoya al VEGF como uno de los probables agentes etiol&#243;gicos de la enfermedad&#46;</p><p id="par0060" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Ha habido diversos autores que han descrito casos de hemangiomas glomeruloides sin POEMS asociado<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0125"><span class="elsevierStyleSup">11&#44;12</span></a>&#46; No obstante&#44; muchos de ellos tuvieron un per&#237;odo de seguimiento relativamente corto&#44; ya que hay casos de pacientes con hemangiomas glomeruloides que aparecieron hasta 10 a&#241;os antes de la instauraci&#243;n del s&#237;ndrome POEMS<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0115"><span class="elsevierStyleSup">9&#44;13</span></a>&#46;</p><p id="par0065" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La etiopatogenia del s&#237;ndrome POEMS no depende de la producci&#243;n an&#243;mala de inmunoglobulinas&#44; sino que se cree que intervienen varios factores&#46; Por un lado&#44; una producci&#243;n elevada de citocinas proinflamatorias &#40;TNF-a&#44; IL-6&#44; Il-1b&#41; explicar&#237;a s&#237;ntomas como la polineuropat&#237;a&#44; la hiperpigmentaci&#243;n y las alteraciones endocrinas&#46; Tambi&#233;n existe una mayor concentraci&#243;n de VEGF y metaloproteinasas en estos pacientes frente a sujetos control o con mieloma m&#250;ltiple aislado<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0120"><span class="elsevierStyleSup">10&#44;14</span></a>&#46; Estos 2 factores act&#250;an a nivel del endotelio y de las c&#233;lulas de m&#250;sculo liso&#44; cumpliendo un papel relevante en la angiog&#233;nesis y neovascularizaci&#243;n&#46; El VEGF es un mit&#243;geno selectivo para c&#233;lulas endoteliales&#44; generalmente producido por plaquetas y c&#233;lulas plasm&#225;ticas&#46; Ejerce su mecanismo de acci&#243;n a trav&#233;s de 2 receptores VEGF&#44; VEGFR-1 &#40;Flt-1&#41; y VEGFR-2 &#40;KDR&#47;Flt-1&#41;&#46;</p><p id="par0070" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los hemangiomas glomeruloides tambi&#233;n se asocian en ocasiones a enfermedad de Castleman&#44; un proceso linfoproliferativo poco frecuente&#46; Esta enfermedad comparte un perfil de citocinas proinflamatorias similar al s&#237;ndrome POEMS&#44; lo que justifica esta asociaci&#243;n y la presencia de sintomatolog&#237;a similar&#46;</p><p id="par0075" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En el tratamiento del s&#237;ndrome POEMS existen varias modalidades terap&#233;uticas beneficiosas&#58; corticoides sist&#233;micos&#44; radioterapia y agentes alquilantes&#46; Otros enfoques m&#225;s recientes son el trasplante aut&#243;geno de c&#233;lulas hematopoy&#233;ticas&#44; el inhibidor de VEGF&#44; bevacizumab y la lenalidomida&#46;</p><p id="par0080" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En conclusi&#243;n&#44; el diagn&#243;stico de hemangioma glomeruloide siempre debe hacer sospechar un eventual s&#237;ndrome POEMS&#46; Su hallazgo hace necesario el seguimiento evolutivo del paciente durante un per&#237;odo de tiempo prolongado para descartar procesos hematol&#243;gicos asociados&#46;</p></span><span id="sec0025" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0045">Responsabilidades &#233;ticas</span><span id="sec0030" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0050">Protecci&#243;n de personas y animales</span><p id="par0085" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran que para esta investigaci&#243;n no se han realizado experimentos en seres humanos ni en animales&#46;</p></span><span id="sec0035" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0055">Confidencialidad de los datos</span><p id="par0090" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran que han seguido los protocolos de su centro de trabajo sobre la publicaci&#243;n de datos de pacientes&#46;</p></span><span id="sec0040" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0060">Derecho a la privacidad y consentimiento informado</span><p id="par0095" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran que en este art&#237;culo no aparecen datos de pacientes&#46;</p></span></span><span id="sec0045" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0065">Conflicto de intereses</span><p id="par0100" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran no tener ning&#250;n conflicto de intereses&#46;</p></span></span>"
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e-Casos clínicos
Hemangiomas glomeruloides y síndrome POEMS
Glomeruloid hemangioma and POEMS syndrome
I. Hernández Aragüésa,
Autor para correspondencia
ignaciohdezaragues@gmail.com

Autor para correspondencia.
, A. Pulido Péreza, C. Ciudad Blancoa, V. Parra Blancob, R. Suárez Fernándeza
a Servicio de Dermatología, Hospital General Universitario Gregorio Marañón, Madrid, España
b Servicio de Anatomía Patológica, Hospital General Universitario Gregorio Marañón, Madrid, España
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Tambi&#233;n presentaba hipotiroidismo de diagn&#243;stico reciente por el que recib&#237;a tratamiento hormonal sustitutivo&#46; La paciente requiri&#243; ingreso hospitalario por un cuadro de p&#233;rdida de fuerza en miembros inferiores y parestesias asociadas de 6 meses de evoluci&#243;n que hab&#237;a empeorado progresivamente&#44; con diagn&#243;stico de polirradiculoneuropat&#237;a mixta&#46; Adem&#225;s&#44; se encontr&#243; un componente monoclonal IgA d&#233;bil y una lesi&#243;n l&#237;tica en hueso il&#237;aco izquierdo&#46; Tras el estudio de m&#233;dula &#243;sea y de realizarse PET-TAC&#44; se lleg&#243; al diagn&#243;stico de plasmocitoma solitario&#46; Asimismo refer&#237;a la aparici&#243;n en los &#250;ltimos 2 meses de numerosas lesiones papulosas asintom&#225;ticas en tronco y extremidades superiores&#46; En la exploraci&#243;n&#44; destacaban varias p&#225;pulas viol&#225;ceas de aspecto vascular&#44; superficie lisa y de di&#225;metro medio de 5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm en el escote y en la cara interna de los brazos &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a>&#41;&#46; Dermatosc&#243;picamente&#44; presentaban &#225;reas rojo lechosas y peque&#241;as estructuras circulares rojizas&#44; algunas dispuestas de forma lineal&#46; Tambi&#233;n se apreciaba hipertricosis en las ramas mandibulares&#44; el labio superior y en el dorso de las manos y antebrazos&#44; as&#237; como leve hiperpigmentaci&#243;n difusa en zonas fotoexpuestas&#46; El estudio histopatol&#243;gico de una de las p&#225;pulas descritas demostr&#243; una lesi&#243;n d&#233;rmica compuesta por m&#250;ltiples formaciones de aspecto glomeruloide&#44; con 2 tipos de vasos&#46; Por un lado&#44; presentaba vasos centrales sinusoidales CD34&#8722; y&#44; a nivel perif&#233;rico&#44; vasos de aspecto capilar CD34&#43;&#44; compatibles con hemangioma glomeruloide&#46; Ambos tipos de vasos eran CD 31&#43;&#44; CD 68&#43; y VEGF&#43; &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig&#46; 2</a>&#41;&#46; Con este diagn&#243;stico histol&#243;gico&#44; la presencia de un plasmocitoma solitario unido a un pico monoclonal IgA y el cuadro de polirradiculoneuropat&#237;a mixta&#44; 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de aspecto vascular a nivel de zonas submamarias&#44; abdomen&#44; ingles y espalda &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0015">fig&#46; 3</a>&#41;&#46; Dermatosc&#243;picamente&#44; presentaba tambi&#233;n &#225;reas rojo lechosas y peque&#241;as estructuras circulares rojizas&#46; Las pruebas complementarias descartaron alteraciones de la coagulaci&#243;n o en el recuento plaquetario que justificaran dichas lesiones&#46; El estudio histopatol&#243;gico de una de las lesiones mostr&#243; una proliferaci&#243;n de vasos capilares&#44; algunos dilatados&#59; en la luz de algunos de estos vasos se apreciaban otras luces vasculares de peque&#241;o tama&#241;o dispuestas en un patr&#243;n glomerular&#44; compatibles con hemangioma glomeruloide &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0015">fig&#46; 3</a>&#41;&#46; El endotelio de dichas luces vasculares era CD 31&#43; y CD 34&#43;&#46; Pese al tratamiento con talidomida&#44; corticoides sist&#233;micos y ciclofosfamida&#44; el cuadro hematol&#243;gico progres&#243; hasta causar la muerte de la paciente&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0015"></elsevierMultimedia></span><span id="sec0020" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0040">Discusi&#243;n</span><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El s&#237;ndrome de POEMS es un s&#237;ndrome paraneopl&#225;sico que aparece en el contexto de discrasias monoclonales de c&#233;lulas plasm&#225;ticas y tambi&#233;n en la enfermedad de Castleman<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;2</span></a>&#46; Su nombre es un acr&#243;nimo que refleja las principales caracter&#237;sticas cl&#237;nicas&#58; polineuropat&#237;a &#40;P&#41;&#44; organomegalia &#40;O&#41;&#44; endocrinopat&#237;a &#40;E&#41;&#44; gammapat&#237;a monoclonal &#40;M&#41; y cambios cut&#225;neos &#40;<span class="elsevierStyleItalic">Skin changes</span>&#44; en ingl&#233;s&#41;&#46;</p><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Suele afectar a adultos de edad media&#44; con predominancia en el sexo masculino en algunas series&#46;</p><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se ha intentado establecer una serie de criterios diagn&#243;sticos para el s&#237;ndrome POEMS que han sufrido modificaciones en los &#250;ltimos a&#241;os&#46; Generalmente se acepta que se deben cumplir 2 criterios mayores y&#44; al menos&#44; un criterio menor&#46; Los criterios mayores son la polineuropat&#237;a&#44; la gammapat&#237;a monoclonal&#44; las lesiones l&#237;ticas &#243;seas&#44; el aumento de VEGF o la presencia de enfermedad de Castleman&#46; Los criterios menores incluyen organomegalia&#44; endocrinopat&#237;a&#44; alteraciones cut&#225;neas&#44; papiledema y trombocitosis<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>&#46; No obstante&#44; un estudio retrospectivo puso de relieve c&#243;mo bas&#225;ndose &#250;nicamente en esta serie de criterios pueden no diagnosticarse determinados casos de presentaci&#243;n at&#237;pica<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0090"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>&#46;</p><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Algunas de las manifestaciones cut&#225;neas m&#225;s frecuentes del s&#237;ndrome son&#58; hiperpigmentaci&#243;n cut&#225;nea difusa&#44; hipertricosis&#44; cambios esclerodermiformes&#44; acrocianosis&#44; hiperhidrosis y lesiones vasculares &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#tbl0005">tabla 1</a>&#41;&#46; Estas lesiones vasculares est&#225;n presentes en hasta un tercio de los pacientes y&#44; a nivel histol&#243;gico&#44; pueden encontrarse distintos tipos&#58; hemangioma capilar lobulillar&#44; angioma capilar&#44; angiohistiocitoma de c&#233;lulas multinucleadas&#44; angioma en penacho o hemangioma glomeruloide<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0095"><span class="elsevierStyleSup">5&#44;6</span></a>&#46; En una misma pieza quir&#250;rgica extirpada puede haber focos de varios de estos tipos de tumores vasculares simult&#225;neamente&#44; por lo que se plantea que existe un espectro de hemangiomas asociados al POEMS que presentan un grado diverso de proliferaci&#243;n endotelial en respuesta a est&#237;mulos angiog&#233;nicos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0105"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>&#46;</p><elsevierMultimedia ident="tbl0005"></elsevierMultimedia><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El hemangioma glomeruloide&#44; aunque poco frecuente&#44; es la manifestaci&#243;n cut&#225;nea m&#225;s espec&#237;fica del s&#237;ndrome POEMS y est&#225; fuertemente asociado a &#233;l&#46; Suele aparecer de forma brusca como p&#225;pulas viol&#225;ceas&#44; cupuliformes&#44; m&#250;ltiples&#44; de aspecto vascular en el tronco y la ra&#237;z de las extremidades&#46; La aparici&#243;n de forma brusca en d&#237;as o escasas semanas ayuda a asociar el hemangioma glomeruloide con un s&#237;ndrome POEMS&#44; ya que una aparici&#243;n m&#225;s larvada puede encontrarse en pacientes sin otra cl&#237;nica asociada&#46; Tambi&#233;n puede presentarse como n&#243;dulos subcut&#225;neos azulados o con p&#225;pulas cerebriformes<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0110"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a>&#46;</p><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El estudio histopatol&#243;gico revela estructuras d&#233;rmicas de talla variable&#44; parcheadas en la dermis&#44; bien delimitadas y que recuerdan a los glom&#233;rulos renales&#44; con un vaso central m&#225;s grande y dilatado de aspecto sinusoidal&#44; y en la periferia de este una serie de peque&#241;os vasos capilares&#46;</p><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El primer tipo de vasos est&#225; formado por c&#233;lulas endoteliales sinusoidales que son CD 31&#43;&#44; CD 68&#43;&#44; CD 34&#8722;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0115"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a>&#46; Las proyecciones hacia el interior del espacio vascular est&#225;n formadas por c&#233;lulas endoteliales capilares intercaladas con c&#233;lulas estromales&#46; Estas c&#233;lulas estromales presentan gl&#243;bulos eosin&#243;filos PAS&#43; debidos al dep&#243;sito de inmunoglobulinas&#46; A diferencia de las c&#233;lulas sinusoidales&#44; las c&#233;lulas endoteliales capilares son CD 31&#43;&#44; CD 68&#43; y CD 34&#43;&#46;</p><p id="par0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se ha demostrado&#44; como ocurr&#237;a en la primera de nuestras pacientes&#44; que las c&#233;lulas endoteliales de ambos tipos expresan VEGF y su receptor Flt-1<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0120"><span class="elsevierStyleSup">10</span></a>&#44; hecho que apoya al VEGF como uno de los probables agentes etiol&#243;gicos de la enfermedad&#46;</p><p id="par0060" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Ha habido diversos autores que han descrito casos de hemangiomas glomeruloides sin POEMS asociado<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0125"><span class="elsevierStyleSup">11&#44;12</span></a>&#46; No obstante&#44; muchos de ellos tuvieron un per&#237;odo de seguimiento relativamente corto&#44; ya que hay casos de pacientes con hemangiomas glomeruloides que aparecieron hasta 10 a&#241;os antes de la instauraci&#243;n del s&#237;ndrome POEMS<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0115"><span class="elsevierStyleSup">9&#44;13</span></a>&#46;</p><p id="par0065" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La etiopatogenia del s&#237;ndrome POEMS no depende de la producci&#243;n an&#243;mala de inmunoglobulinas&#44; sino que se cree que intervienen varios factores&#46; Por un lado&#44; una producci&#243;n elevada de citocinas proinflamatorias &#40;TNF-a&#44; IL-6&#44; Il-1b&#41; explicar&#237;a s&#237;ntomas como la polineuropat&#237;a&#44; la hiperpigmentaci&#243;n y las alteraciones endocrinas&#46; Tambi&#233;n existe una mayor concentraci&#243;n de VEGF y metaloproteinasas en estos pacientes frente a sujetos control o con mieloma m&#250;ltiple aislado<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0120"><span class="elsevierStyleSup">10&#44;14</span></a>&#46; Estos 2 factores act&#250;an a nivel del endotelio y de las c&#233;lulas de m&#250;sculo liso&#44; cumpliendo un papel relevante en la angiog&#233;nesis y neovascularizaci&#243;n&#46; El VEGF es un mit&#243;geno selectivo para c&#233;lulas endoteliales&#44; generalmente producido por plaquetas y c&#233;lulas plasm&#225;ticas&#46; Ejerce su mecanismo de acci&#243;n a trav&#233;s de 2 receptores VEGF&#44; VEGFR-1 &#40;Flt-1&#41; y VEGFR-2 &#40;KDR&#47;Flt-1&#41;&#46;</p><p id="par0070" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los hemangiomas glomeruloides tambi&#233;n se asocian en ocasiones a enfermedad de Castleman&#44; un proceso linfoproliferativo poco frecuente&#46; Esta enfermedad comparte un perfil de citocinas proinflamatorias similar al s&#237;ndrome POEMS&#44; lo que justifica esta asociaci&#243;n y la presencia de sintomatolog&#237;a similar&#46;</p><p id="par0075" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En el tratamiento del s&#237;ndrome POEMS existen varias modalidades terap&#233;uticas beneficiosas&#58; corticoides sist&#233;micos&#44; radioterapia y agentes alquilantes&#46; Otros enfoques m&#225;s recientes son el trasplante aut&#243;geno de c&#233;lulas hematopoy&#233;ticas&#44; el inhibidor de VEGF&#44; bevacizumab y la lenalidomida&#46;</p><p id="par0080" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En conclusi&#243;n&#44; el diagn&#243;stico de hemangioma glomeruloide siempre debe hacer sospechar un eventual s&#237;ndrome POEMS&#46; Su hallazgo hace necesario el seguimiento evolutivo del paciente durante un per&#237;odo de tiempo prolongado para descartar procesos hematol&#243;gicos asociados&#46;</p></span><span id="sec0025" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0045">Responsabilidades &#233;ticas</span><span id="sec0030" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0050">Protecci&#243;n de personas y animales</span><p id="par0085" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran que para esta investigaci&#243;n no se han realizado experimentos en seres humanos ni en animales&#46;</p></span><span id="sec0035" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0055">Confidencialidad de los datos</span><p id="par0090" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran que han seguido los protocolos de su centro de trabajo sobre la publicaci&#243;n de datos de pacientes&#46;</p></span><span id="sec0040" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0060">Derecho a la privacidad y consentimiento informado</span><p id="par0095" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran que en este art&#237;culo no aparecen datos de pacientes&#46;</p></span></span><span id="sec0045" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0065">Conflicto de intereses</span><p id="par0100" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran no tener ning&#250;n conflicto de intereses&#46;</p></span></span>"
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Información del artículo
ISSN: 00017310
Idioma original: Español
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2024 Noviembre 20 14 34
2024 Octubre 174 66 240
2024 Septiembre 183 50 233
2024 Agosto 233 77 310
2024 Julio 177 59 236
2024 Junio 172 59 231
2024 Mayo 167 46 213
2024 Abril 153 54 207
2024 Marzo 133 81 214
2024 Febrero 124 50 174
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