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de morfolog&#237;a contusiforme&#44; con estructuras nodulares sobre ella&#44; que compromet&#237;a la pr&#225;ctica totalidad del hemiabdomen inferior &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a>&#41;&#46; No presentaba adenopat&#237;as&#44; signos de ascitis ni otras lesiones cut&#225;neas&#46; El estudio histol&#243;gico revel&#243;&#44; en dermis superior&#44; una neoformaci&#243;n de c&#233;lulas endoteliales en forma de canales&#44; que disecaba las fibras de col&#225;geno&#46; Estas c&#233;lulas mostraban atipia con p&#233;rdida de la relaci&#243;n n&#250;cleo-citoplasma&#44; pleomorfismo y abundantes mitosis&#46; &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig&#46; 2</a>&#41;&#46; El estudio inmunohistoqu&#237;mico mostr&#243; positividad intensa para los marcadores CD31 &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0015">fig&#46; 3</a>&#41; y CD34 en c&#233;lulas tumorales y negatividad para el HHV8&#44; estableci&#233;ndose&#44; de este modo&#44; el diagn&#243;stico de angiosarcoma&#46; Se le realiz&#243; un TAC abdominal que evidenci&#243; una tumoraci&#243;n d&#233;rmica que infiltraba el tejido celular subcut&#225;neo&#44; alcanzando parcialmente la pared abdominal infraumbilical y ascitis discreta en posible relaci&#243;n con carcinomatosis peritoneal&#46; Fue derivada al servicio de oncolog&#237;a donde se le plante&#243; tratamiento con quimioterapia&#44; opci&#243;n que desestim&#243;&#46; Habiendo transcurrido un mes desde el diagn&#243;stico&#44; ingres&#243; por empeoramiento del estado general&#44; edemas en miembros inferiores y ascitis franca&#44; confirm&#225;ndose&#44; mediante paracentesis&#44; infiltraci&#243;n peritoneal y del l&#237;quido asc&#237;tico por el angiosarcoma&#44; falleciendo a las 2 semanas por fallo renal&#46; El angiosarcoma o angioendotelioma maligno&#44; es un tumor derivado de las c&#233;lulas endoteliales&#44; infrecuente&#44; pues representa el 2&#37; de todos los sarcomas<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>&#44; y de curso agresivo&#44; con una supervivencia a los 5 a&#241;os de un 50-60&#37;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>&#160;y una media de supervivencia tras el diagn&#243;stico de 18-28 meses<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>&#46; Cl&#225;sicamente&#44; se describen 3 variantes de angiosarcoma&#58; <span class="elsevierStyleItalic">1&#41;</span> El cut&#225;neo idiop&#225;tico&#44; que aparece en pacientes de edad avanzada en cabeza y cuero cabelludo<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>&#59; <span class="elsevierStyleItalic">2&#41;</span> El angiosarcoma secundario a linfedema cr&#243;nico &#40;s&#237;ndrome de Stewart-Treves&#41;&#44; y <span class="elsevierStyleItalic">3&#41;</span> Aquel que aparece en piel que ha recibido tratamiento con radioterapia&#46; Suele presentarse como una lesi&#243;n de aspecto contusiforme con formaci&#243;n de n&#243;dulos eritemato-viol&#225;ceos&#46; Las diferentes presentaciones de angiosarcoma muestran similares caracter&#237;sticas histol&#243;gicas&#46; Son tumores mal delimitados&#44; que presentan trayectos vasculares dilatados e irregulares que comprometen la dermis y el tejido celular subcut&#225;neo y que confluyen formando una gran red anastom&#243;tica&#46; Sus c&#233;lulas muestran n&#250;cleos pleom&#243;rficos&#44; hipercrom&#225;ticos y grandes&#44; adem&#225;s de una intensa actividad mit&#243;tica&#46; En cuanto a la inmunohistoqu&#237;mica&#44; el anticuerpo frente a CD31 en c&#233;lulas tumorales es el marcador m&#225;s sensible y espec&#237;fico para establecer el diagn&#243;stico&#44; quedando en un papel secundario los anticuerpos frente al factor <span class="elsevierStyleSmallCaps">VIII</span> y CD34<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0070"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>&#46; Su patogenia no est&#225; claramente definida&#46; Algunos autores lo han relacionado con niveles s&#233;ricos elevados de VEGF o angiopoyetina 2&#44; o con disminuci&#243;n de las cadherinas del endotelio vascular<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>&#46; Por otro lado&#44; se ha detectado amplificaci&#243;n de&#160;c-Myc en los angiosarcomas secundarios&#44; tanto a radioterapia como a linfedema<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">6&#44;7</span></a>&#46;&#160;En el caso de los inmunodeprimidos por f&#225;rmacos&#44; la relaci&#243;n de esta circunstancia con la g&#233;nesis del angiosarcoma no est&#225; bien definida&#46; El tratamiento se basa en la extirpaci&#243;n quir&#250;rgica y la radioterapia&#44; no encontr&#225;ndose a&#250;n evidencias para asegurar si la quimioterapia mejorar&#237;a el pron&#243;stico&#46; La enfermedad metast&#225;sica encontrar&#237;a en la quimioterapia con antraciclinas y taxanos su tratamiento de primera elecci&#243;n&#46; Hasta el momento&#44; hay 20 casos descritos de angiosarcomas en pacientes trasplantados de ri&#241;&#243;n sometidos a tratamiento inmunosupresor&#44; 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aunque parece relacionada con la disminuci&#243;n de la vigilancia inmune&#46; Por ello&#44; son necesarios m&#225;s estudios para establecer la relaci&#243;n etiopatog&#233;nica entre la supresi&#243;n inmune&#44; el trasplante renal y esta rara entidad&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig0015"></elsevierMultimedia></span>"
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Carta científico-clínica
Angiosarcoma de pared abdominal en paciente con inmunosupresión farmacológica por trasplante renal
Abdominal Wall Angiosarcoma in a Patient With Drug-Induced Immunosuppression Following Renal Transplantation
P. Martína,
Autor para correspondencia
Pablo_ronda@hotmail.com

Autor para correspondencia.
, A. Pulpilloa, R. Cabrerab, J. Conejo-Mira
a Unidad de Gestión Clínica de Dermatología, Hospital Universitario Virgen del Rocío, Sevilla, España
b Unidad de Gestión Clínica de Anatomía Patológica, Hospital Universitario Virgen del Rocío, Sevilla, España
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de morfolog&#237;a contusiforme&#44; con estructuras nodulares sobre ella&#44; que compromet&#237;a la pr&#225;ctica totalidad del hemiabdomen inferior &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a>&#41;&#46; No presentaba adenopat&#237;as&#44; signos de ascitis ni otras lesiones cut&#225;neas&#46; El estudio histol&#243;gico revel&#243;&#44; en dermis superior&#44; una neoformaci&#243;n de c&#233;lulas endoteliales en forma de canales&#44; que disecaba las fibras de col&#225;geno&#46; Estas c&#233;lulas mostraban atipia con p&#233;rdida de la relaci&#243;n n&#250;cleo-citoplasma&#44; pleomorfismo y abundantes mitosis&#46; &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig&#46; 2</a>&#41;&#46; El estudio inmunohistoqu&#237;mico mostr&#243; positividad intensa para los marcadores CD31 &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0015">fig&#46; 3</a>&#41; y CD34 en c&#233;lulas tumorales y negatividad para el HHV8&#44; estableci&#233;ndose&#44; de este modo&#44; el diagn&#243;stico de angiosarcoma&#46; Se le realiz&#243; un TAC abdominal que evidenci&#243; una tumoraci&#243;n d&#233;rmica que infiltraba el tejido celular subcut&#225;neo&#44; alcanzando parcialmente la pared abdominal infraumbilical y ascitis discreta en posible relaci&#243;n con carcinomatosis peritoneal&#46; Fue derivada al servicio de oncolog&#237;a donde se le plante&#243; tratamiento con quimioterapia&#44; opci&#243;n que desestim&#243;&#46; Habiendo transcurrido un mes desde el diagn&#243;stico&#44; ingres&#243; por empeoramiento del estado general&#44; edemas en miembros inferiores y ascitis franca&#44; confirm&#225;ndose&#44; mediante paracentesis&#44; infiltraci&#243;n peritoneal y del l&#237;quido asc&#237;tico por el angiosarcoma&#44; falleciendo a las 2 semanas por fallo renal&#46; El angiosarcoma o angioendotelioma maligno&#44; es un tumor derivado de las c&#233;lulas endoteliales&#44; infrecuente&#44; pues representa el 2&#37; de todos los sarcomas<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>&#44; y de curso agresivo&#44; con una supervivencia a los 5 a&#241;os de un 50-60&#37;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>&#160;y una media de supervivencia tras el diagn&#243;stico de 18-28 meses<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>&#46; Cl&#225;sicamente&#44; se describen 3 variantes de angiosarcoma&#58; <span class="elsevierStyleItalic">1&#41;</span> El cut&#225;neo idiop&#225;tico&#44; que aparece en pacientes de edad avanzada en cabeza y cuero cabelludo<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>&#59; <span class="elsevierStyleItalic">2&#41;</span> El angiosarcoma secundario a linfedema cr&#243;nico &#40;s&#237;ndrome de Stewart-Treves&#41;&#44; y <span class="elsevierStyleItalic">3&#41;</span> Aquel que aparece en piel que ha recibido tratamiento con radioterapia&#46; Suele presentarse como una lesi&#243;n de aspecto contusiforme con formaci&#243;n de n&#243;dulos eritemato-viol&#225;ceos&#46; Las diferentes presentaciones de angiosarcoma muestran similares caracter&#237;sticas histol&#243;gicas&#46; Son tumores mal delimitados&#44; que presentan trayectos vasculares dilatados e irregulares que comprometen la dermis y el tejido celular subcut&#225;neo y que confluyen formando una gran red anastom&#243;tica&#46; Sus c&#233;lulas muestran n&#250;cleos pleom&#243;rficos&#44; hipercrom&#225;ticos y grandes&#44; adem&#225;s de una intensa actividad mit&#243;tica&#46; En cuanto a la inmunohistoqu&#237;mica&#44; el anticuerpo frente a CD31 en c&#233;lulas tumorales es el marcador m&#225;s sensible y espec&#237;fico para establecer el diagn&#243;stico&#44; quedando en un papel secundario los anticuerpos frente al factor <span class="elsevierStyleSmallCaps">VIII</span> y CD34<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0070"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>&#46; Su patogenia no est&#225; claramente definida&#46; Algunos autores lo han relacionado con niveles s&#233;ricos elevados de VEGF o angiopoyetina 2&#44; o con disminuci&#243;n de las cadherinas del endotelio vascular<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>&#46; Por otro lado&#44; se ha detectado amplificaci&#243;n de&#160;c-Myc en los angiosarcomas secundarios&#44; tanto a radioterapia como a linfedema<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">6&#44;7</span></a>&#46;&#160;En el caso de los inmunodeprimidos por f&#225;rmacos&#44; la relaci&#243;n de esta circunstancia con la g&#233;nesis del angiosarcoma no est&#225; bien definida&#46; El tratamiento se basa en la extirpaci&#243;n quir&#250;rgica y la radioterapia&#44; no encontr&#225;ndose a&#250;n evidencias para asegurar si la quimioterapia mejorar&#237;a el pron&#243;stico&#46; La enfermedad metast&#225;sica encontrar&#237;a en la quimioterapia con antraciclinas y taxanos su tratamiento de primera elecci&#243;n&#46; Hasta el momento&#44; hay 20 casos descritos de angiosarcomas en pacientes trasplantados de ri&#241;&#243;n sometidos a tratamiento inmunosupresor&#44; apareciendo con mayor frecuencia en la f&#237;stula arteriovenosa&#46; Solo 5 de ellos corresponden a angiosarcoma de origen cut&#225;neo como ocurre en nuestro caso<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">3&#44;8&#8211;10</span></a>&#46; El presente caso es extraordinariamente infrecuente&#44; similar solo a uno comunicado en 2011&#44; de un angiosarcoma en abdomen aparecido tras 8 a&#241;os de inmunosupresi&#243;n tambi&#233;n en una trasplantada renal<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0095"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a>&#46; El angiosarcoma de nuestra paciente no cumple con los patrones etiol&#243;gicos cl&#225;sicos en los que este tumor se presenta&#44; ya que a pesar de que hab&#237;a sufrido un carcinoma de mama&#44; en ning&#250;n momento fue irradiada y&#44; por otro lado&#44; el tumor vascular se origin&#243; en un &#225;rea sin linfedema&#46; El angiosarcoma que aparece en trasplantados renales inmunosuprimidos de forma cr&#243;nica no tiene una etiolog&#237;a clara dados los exiguos casos conocidos y descritos en la literatura&#44; aunque parece relacionada con la disminuci&#243;n de la vigilancia inmune&#46; Por ello&#44; son necesarios m&#225;s estudios para establecer la relaci&#243;n etiopatog&#233;nica entre la supresi&#243;n inmune&#44; el trasplante renal y esta rara entidad&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig0015"></elsevierMultimedia></span>"
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Información del artículo
ISSN: 00017310
Idioma original: Español
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