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Esto hace que muchas veces sean confundidos con malformaciones vasculares capilares o incluso que pasen inadvertidos&#46; Es importante conocerlos ya que pueden presentar complicaciones o asociaciones como lo hacen los HI t&#237;picos y por lo tanto merecen ser reconocidos para poder ser tratados adecuadamente&#46;</p></span><span id="sec0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle">Caso cl&#237;nico</span><p id="par0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Paciente de 3 meses de edad que consulta a nuestra instituci&#243;n por &#250;lceras perianales desde los 20 d&#237;as de vida&#46; Seg&#250;n referencia materna&#44; el cuadro comenz&#243; con eritema perianal&#46; El pediatra de cabecera indic&#243; cuidados habituales de la piel y colocaci&#243;n de pasta con vitamina A&#44; &#243;xido de zinc y &#225;cido b&#243;rico&#46; A los 7 d&#237;as observaron la presencia de dos peque&#241;as lesiones erosionadas con bordes eritematosos en la regi&#243;n perianal izquierda que fueron aumentando de tama&#241;o en ancho y en profundidad conformando una gran &#250;lcera de fondo sanioso&#44; muy dolorosa&#46; La paciente permaneci&#243; internada por mala respuesta al tratamiento ambulatorio durante 40 d&#237;as&#46; Recibi&#243; antibioticoterapia endovenosa y luego oral&#44; tratamiento con antis&#233;pticos y antibi&#243;ticos locales y c&#225;mara hiperb&#225;rica sin respuesta&#46; Al alta consult&#243; en nuestro servicio presentando en la regi&#243;n perianal predominantemente izquierda una gran &#250;lcera de 10<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>&#215;<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm de di&#225;metro aproximadamente&#44; con bordes eritematoviol&#225;ceos geogr&#225;ficos&#44; de fondo eritematoso brillante&#44; con escasa secreci&#243;n amarillenta&#44; muy dolorosa &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a>&#41;&#46; En la regi&#243;n perianal derecha se pod&#237;a ver 2 peque&#241;as lesiones de similares caracter&#237;sticas&#46; A nivel de gl&#250;teo y de la regi&#243;n posterior de muslo izquierdo hasta el hueco popl&#237;teo homolateral se observaba una gran m&#225;cula eritematosa p&#225;lida con patr&#243;n reticulado permanente en donde asentaban telangiectasias finas &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig&#46; 2</a>&#41;&#46; Tanto los genitales externos como los miembros inferiores eran de caracter&#237;sticas normales&#46; Con diagn&#243;stico presuntivo de &#250;lceras causadas por hemangioma con crecimiento m&#237;nimo o detenido vs&#46; &#250;lcera infecciosa se realiz&#243; una biopsia de dicha lesi&#243;n para estudio histopatol&#243;gico y cultivo&#46; El primero inform&#243; la presencia en dermis superficial de una proliferaci&#243;n de peque&#241;os vasos con endotelios prominentes&#46; Inmunomarcaci&#243;n para prote&#237;na-1 transportadora de glucosa &#40;GLUT-1&#41;&#58; Positivo&#46; Compatible con hemangioma infantil &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0015">fig&#46; 3</a>&#41;&#46; El cultivo fue negativo&#46; Para descartar anomal&#237;as asociadas se realiz&#243; ecograf&#237;a cerebral&#44; abdominal y de la regi&#243;n lumbosacra&#44; las cuales fueron normales&#46; Previa valoraci&#243;n cardiol&#243;gica con electrocardiograma y ecocardiograma acorde a su edad&#44; comenz&#243; tratamiento con propanolol a 1<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;kg&#47;d&#237;a y a la semana se adecu&#243; la dosis a 2<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;kg&#47;d&#237;a&#46; Junto al servicio de cuidados paliativos se indic&#243; paracetamol y jarabe de morfina para manejo del dolor&#46; Se realiz&#243; higiene local mediante lavado con agua y jab&#243;n&#44; secado con aire fr&#237;o y colocaci&#243;n de crema con sulfadiazina de plata&#44; vitamina A y lidoca&#237;na 3 veces al d&#237;a&#46; La respuesta fue favorable&#44; observ&#225;ndose la reepitelizaci&#243;n completa de las lesiones tras 4 semanas de este tratamiento &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0020">fig&#46; 4</a>&#41; y suspendi&#233;ndolo a los 2 meses de su inicio&#46; La paciente contin&#250;a actualmente en seguimiento sin evidencia de nuevas lesiones&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig0015"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig0020"></elsevierMultimedia></span><span id="sec0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle">Discusi&#243;n</span><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los HI son los tumores m&#225;s frecuentes de la infancia&#46; Provienen de las c&#233;lulas endoteliales y tienen un comportamiento biol&#243;gico &#250;nico&#58; crecen r&#225;pidamente&#44; regresan lentamente y nunca recurren&#46; Las tres etapas en el ciclo de vida de los hemangiomas son&#58; 1&#41; la fase proliferativa &#40;de 0 a 1 a&#241;o&#41;&#59; 2&#41; la fase de involuci&#243;n &#40;de 1a 5 a&#241;os&#41;&#44; y 3&#41; la fase involucionada &#40;m&#225;s de 5 a&#241;os&#41;&#46; En todas las fases los hemangiomas presentan en la histopatolog&#237;a positividad a un marcador espec&#237;fico&#44; el GLUT-1&#44; una prote&#237;na transportadora de glucosa tipo eritrocitaria que se expresa en los vasos endoteliales de los hemangiomas y la placenta humana<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0005"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>&#46; En la mayor&#237;a de los casos los hemangiomas no requieren estudio histopatol&#243;gico para su diagn&#243;stico&#44; ya que cl&#237;nicamente o por estudios simples de im&#225;genes son muy caracter&#237;sticos&#46; Entre un 30-50&#37; de los casos&#44; la aparici&#243;n de estos tumores es precedida por una lesi&#243;n precursora o her&#225;ldica&#44; que puede evidenciarse como una m&#225;cula blanca&#44; telangiect&#225;sica o rosa-roja&#44; o bien ser de aspecto pseudoequim&#243;tico&#46; Si bien el crecimiento de los hemangiomas es su rasgo m&#225;s caracter&#237;stico y una clave importante al momento del diagn&#243;stico&#44; desde hace unos a&#241;os est&#225; llamando la atenci&#243;n una minor&#237;a de HI que se manifiestan con crecimiento m&#237;nimo o detenido<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0010"><span class="elsevierStyleSup">2&#8211;4</span></a>&#46; Fueron descritos en la literatura bajo diferentes nombres&#44; hemangioma &#171;frustrado o abortivo&#187;&#44; &#171;con m&#237;nimo crecimiento&#187;&#44; &#171;precursor&#187;&#44; &#171;macular con aspecto de mancha en vino de oporto&#187;&#44; &#171;reticular infantil&#187; y &#171;en placa telangiect&#225;sico&#187;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0010"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>&#46; Existen dos &#250;ltimas publicaciones que nos ense&#241;an un poco m&#225;s sobre este tipo de hemangiomas&#44; la de Corella et al&#46; y la de Suh et al&#46;<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0010"><span class="elsevierStyleSup">2&#44;3</span></a>&#46;</p><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los HCMD se manifiestan muy a menudo como una m&#225;cula eritematosa p&#225;lida con patr&#243;n reticulado&#44; sobre la cual pueden asentar telangiectasias finas o gruesas&#46; En algunos casos puede verse un halo p&#225;lido perif&#233;rico&#46; Otras veces las lesiones presentan peque&#241;as p&#225;pulas eritematosas-rojizas en la periferia&#44; que representar&#237;an el m&#237;nimo crecimiento del hemangioma&#46; El art&#237;culo del Dr&#46; Suh et al&#46; define a este tipo de lesiones como hemangiomas que presentan un componente proliferativo menor o igual al 25&#37; de su superficie<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0010"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>&#46; El estudio de la Dra&#46; Corella et al&#46; demostr&#243; en 4 pacientes con cl&#237;nica de HCMD que la histopatolog&#237;a era positiva para GLUT-1&#44; confirmando que son verdaderos hemangiomas<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0015"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>&#46; Los HCMD se parecen a las lesiones precursoras de los hemangiomas proliferantes t&#237;picos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0010"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>&#46; Por qu&#233; estos hemangiomas persistir&#237;an en estadios iniciales sin proliferar es todav&#237;a desconocido&#44; como lo es tambi&#233;n la patogenia de los HI&#46; Existen varias teor&#237;as sobre el origen de los hemangiomas&#46; Algunos autores sugieren que se deber&#237;a a la presencia de hipoxia local que actuando como gatillo genera el reclutamiento de c&#233;lulas progenitoras endoteliales y activa un proceso de vasculog&#233;nesis<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0025"><span class="elsevierStyleSup">5&#44;6</span></a>&#46; Suh et al&#46; especulan y proponen que la ausencia de un reclutamiento importante de estas c&#233;lulas progenitoras endoteliales resultar&#237;a en la formaci&#243;n de los HCMD&#46; Esto explicar&#237;a el por qu&#233; estos hemangiomas&#44; en la mayor&#237;a de los casos&#44; se ubican en la mitad inferior del cuerpo a diferencia de los HI t&#237;picos que se localizan principalmente en cabeza y cuello&#46; Ellos sugieren que esta distribuci&#243;n anat&#243;mica es debida a la presencia de factores locales como la densidad de la vasculatura subyacente &#40;que ser&#237;a menor en el hemicuerpo inferior&#41;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0010"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>&#46;</p><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Existen casos descritos en la literatura en donde se evidencian HI t&#237;picos coexistiendo con HCMD&#46;</p><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La ulceraci&#243;n es una complicaci&#243;n frecuente y conocida de los HI &#40;15-23&#37; de los casos&#41; que tambi&#233;n ha sido descrita pero en menor porcentaje &#40;9&#37;&#41; en este tipo de hemangiomas&#44; salvo en los ubicados en la regi&#243;n anogenital&#44; que pr&#225;cticamente tienen el mismo riesgo de ulcerarse &#40;50&#37;&#44; en ambos casos&#41;<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0010"><span class="elsevierStyleSup">2&#44;7</span></a>&#46; La ulceraci&#243;n en los HI ocurre m&#225;s frecuentemente durante la etapa proliferativa tard&#237;a&#44; y siempre se pens&#243; que estaba asociada a la proliferaci&#243;n del hemangioma&#46; Ahora que sabemos que los HCMD tambi&#233;n se ulceran&#44; Suh et al&#46; proponen que adem&#225;s de la proliferaci&#243;n existir&#237;an otros factores involucrados en su fisiopatolog&#237;a&#44; como la hipoxia o factores locales como la fricci&#243;n o la presencia de flora microbiana espec&#237;fica &#40;como es el caso de los hemangiomas perianales&#41;<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0010"><span class="elsevierStyleSup">2&#44;7</span></a>&#46; Los HCMD&#44; al igual que los HI&#44; en el caso de ser segmentarios &#40;hemangiomas de grandes dimensiones&#41;&#44; pueden asociarse a los S&#237;ndromes de PHACES&#44; PELVIS o SACRAL&#44; seg&#250;n su ubicaci&#243;n<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0010"><span class="elsevierStyleSup">2&#8211;4</span></a>&#46; En estos casos es muy importante evaluar al paciente para descartar posibles anomal&#237;as asociadas&#46; Se sugiere realizar estudios de imagen de la columna lumbosacra en b&#250;squeda de disrafismos espinales y del &#225;rea p&#233;lvica y perineal para descartar malformaciones urogenitales ocultas y&#47;o la posible presencia de hemangiomatosis visceral a&#250;n en ausencia de malformaciones externas<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0040"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a>&#46;</p><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Mulliken et al&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0020"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>&#44; en el a&#241;o 2007&#44; publicaron 6 neonatos&#44; 5 mujeres y 1 var&#243;n con HCMD denominado por ellos &#171;hemangioma infantil reticulado&#187;&#44; en miembros inferiores&#46;</p><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Todos los pacientes presentaron &#250;lceras perianales de dif&#237;cil manejo&#46; En cinco de ellos se observaron anomal&#237;as anogenitales&#44; urinarias y sacras como ano imperforado&#44; f&#237;stula recto-vaginal&#44; genitales ambiguos&#44; onfalocele&#44; ri&#241;&#243;n &#250;nico o duplicado&#44; duplicaci&#243;n vaginal y uterina&#44; m&#233;dula anclada y&#47;o arteria iliofemoral hipopl&#225;sica&#46; Dos de estos ni&#241;os presentaron hemangiomas hep&#225;ticos y uno de ellos&#44; adem&#225;s&#44; tuvo insuficiencia card&#237;aca que requiri&#243; inotr&#243;picos&#46; Una de las ni&#241;as no tuvo anomal&#237;as asociadas&#46;</p><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En cinco de ellos la terap&#233;utica de elecci&#243;n fue la corticoterapia sist&#233;mica&#46; En todos los casos se evidenci&#243; la involuci&#243;n de los mismos a partir del a&#241;o de vida<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0020"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>&#46;</p><p id="par0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Creemos importante remarcar que la mayor&#237;a de estos ni&#241;os con anomal&#237;as anogenitales&#44; urinarias y&#47;o sacras asociadas padec&#237;an HCMD de gran tama&#241;o que compromet&#237;an la regi&#243;n lumbosacra&#46; Sin embargo&#44; en el caso de la ni&#241;a presentada en este art&#237;culo&#44; en quien no observamos alteraciones asociadas&#44; el hemangioma respetaba dicha regi&#243;n&#46;</p><p id="par0065" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La evoluci&#243;n natural de los HCMD se estima que ser&#237;a la misma que los HI&#44; o sea que involucionar&#237;an con el tiempo&#44; pero no existen estudios a largo plazo de estos pacientes que lo certifiquen<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0010"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>&#46;</p></span><span id="sec0020" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle">Conclusi&#243;n</span><p id="par0070" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Creemos que es importante conocer los HCMD para evitar diagn&#243;sticos incorrectos&#46; La mayor&#237;a de los ni&#241;os no suelen tener complicaciones de importancia&#44; pero existen casos&#44; como el aqu&#237; presentado&#44; en los cuales el diagn&#243;stico incorrecto puede resultar en la realizaci&#243;n de estudios y&#47;o tratamientos equivocados&#46; Tambi&#233;n es importante remarcar que los HCMD segmentarios de gran tama&#241;o pueden asociar anomal&#237;as internas por lo que es recomendable realizar una valoraci&#243;n exhaustiva de estos pacientes&#46;</p></span><span id="sec0025" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle">Conflicto de intereses</span><p id="par0075" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran no tener ning&#250;n conflicto de intereses&#46;</p></span></span>"
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Caso clínico
Úlceras perianales sobre hemangioma con crecimiento mínimo o detenido segmentario
Perianal Ulcers on a Segmental Hemangioma With Minimal or Arrested Growth
A. Lanoela, V. Tosia,
Autor para correspondencia
verotosi@hotmail.com

Autor para correspondencia.
, M. Bociana, F. Lubienieckib, S.B. Pobletec, H.O. Garcíad, A.M. Pierinia
a Servicio de Dermatología, Hospital de Pediatría J.P. Garrahan, Buenos Aires, Argentina
b Servicio Anatomía Patológica, Hospital de Pediatría J.P. Garrahan, Buenos Aires, Argentina
c Servicio Cirugía Plástica, Hospital de Pediatría J.P. Garrahan, Buenos Aires, Argentina
d Servicio Cuidados Paliativos, Hospital de Pediatría J.P. Garrahan, Buenos Aires, Argentina
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Esto hace que muchas veces sean confundidos con malformaciones vasculares capilares o incluso que pasen inadvertidos&#46; Es importante conocerlos ya que pueden presentar complicaciones o asociaciones como lo hacen los HI t&#237;picos y por lo tanto merecen ser reconocidos para poder ser tratados adecuadamente&#46;</p></span><span id="sec0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle">Caso cl&#237;nico</span><p id="par0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Paciente de 3 meses de edad que consulta a nuestra instituci&#243;n por &#250;lceras perianales desde los 20 d&#237;as de vida&#46; Seg&#250;n referencia materna&#44; el cuadro comenz&#243; con eritema perianal&#46; El pediatra de cabecera indic&#243; cuidados habituales de la piel y colocaci&#243;n de pasta con vitamina A&#44; &#243;xido de zinc y &#225;cido b&#243;rico&#46; A los 7 d&#237;as observaron la presencia de dos peque&#241;as lesiones erosionadas con bordes eritematosos en la regi&#243;n perianal izquierda que fueron aumentando de tama&#241;o en ancho y en profundidad conformando una gran &#250;lcera de fondo sanioso&#44; muy dolorosa&#46; La paciente permaneci&#243; internada por mala respuesta al tratamiento ambulatorio durante 40 d&#237;as&#46; Recibi&#243; antibioticoterapia endovenosa y luego oral&#44; tratamiento con antis&#233;pticos y antibi&#243;ticos locales y c&#225;mara hiperb&#225;rica sin respuesta&#46; Al alta consult&#243; en nuestro servicio presentando en la regi&#243;n perianal predominantemente izquierda una gran &#250;lcera de 10<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>&#215;<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm de di&#225;metro aproximadamente&#44; con bordes eritematoviol&#225;ceos geogr&#225;ficos&#44; de fondo eritematoso brillante&#44; con escasa secreci&#243;n amarillenta&#44; muy dolorosa &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a>&#41;&#46; En la regi&#243;n perianal derecha se pod&#237;a ver 2 peque&#241;as lesiones de similares caracter&#237;sticas&#46; A nivel de gl&#250;teo y de la regi&#243;n posterior de muslo izquierdo hasta el hueco popl&#237;teo homolateral se observaba una gran m&#225;cula eritematosa p&#225;lida con patr&#243;n reticulado permanente en donde asentaban telangiectasias finas &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig&#46; 2</a>&#41;&#46; Tanto los genitales externos como los miembros inferiores eran de caracter&#237;sticas normales&#46; Con diagn&#243;stico presuntivo de &#250;lceras causadas por hemangioma con crecimiento m&#237;nimo o detenido vs&#46; &#250;lcera infecciosa se realiz&#243; una biopsia de dicha lesi&#243;n para estudio histopatol&#243;gico y cultivo&#46; El primero inform&#243; la presencia en dermis superficial de una proliferaci&#243;n de peque&#241;os vasos con endotelios prominentes&#46; Inmunomarcaci&#243;n para prote&#237;na-1 transportadora de glucosa &#40;GLUT-1&#41;&#58; Positivo&#46; Compatible con hemangioma infantil &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0015">fig&#46; 3</a>&#41;&#46; El cultivo fue negativo&#46; Para descartar anomal&#237;as asociadas se realiz&#243; ecograf&#237;a cerebral&#44; abdominal y de la regi&#243;n lumbosacra&#44; las cuales fueron normales&#46; Previa valoraci&#243;n cardiol&#243;gica con electrocardiograma y ecocardiograma acorde a su edad&#44; comenz&#243; tratamiento con propanolol a 1<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;kg&#47;d&#237;a y a la semana se adecu&#243; la dosis a 2<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;kg&#47;d&#237;a&#46; Junto al servicio de cuidados paliativos se indic&#243; paracetamol y jarabe de morfina para manejo del dolor&#46; Se realiz&#243; higiene local mediante lavado con agua y jab&#243;n&#44; secado con aire fr&#237;o y colocaci&#243;n de crema con sulfadiazina de plata&#44; vitamina A y lidoca&#237;na 3 veces al d&#237;a&#46; La respuesta fue favorable&#44; observ&#225;ndose la reepitelizaci&#243;n completa de las lesiones tras 4 semanas de este tratamiento &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0020">fig&#46; 4</a>&#41; y suspendi&#233;ndolo a los 2 meses de su inicio&#46; La paciente contin&#250;a actualmente en seguimiento sin evidencia de nuevas lesiones&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig0015"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig0020"></elsevierMultimedia></span><span id="sec0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle">Discusi&#243;n</span><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los HI son los tumores m&#225;s frecuentes de la infancia&#46; Provienen de las c&#233;lulas endoteliales y tienen un comportamiento biol&#243;gico &#250;nico&#58; crecen r&#225;pidamente&#44; regresan lentamente y nunca recurren&#46; Las tres etapas en el ciclo de vida de los hemangiomas son&#58; 1&#41; la fase proliferativa &#40;de 0 a 1 a&#241;o&#41;&#59; 2&#41; la fase de involuci&#243;n &#40;de 1a 5 a&#241;os&#41;&#44; y 3&#41; la fase involucionada &#40;m&#225;s de 5 a&#241;os&#41;&#46; En todas las fases los hemangiomas presentan en la histopatolog&#237;a positividad a un marcador espec&#237;fico&#44; el GLUT-1&#44; una prote&#237;na transportadora de glucosa tipo eritrocitaria que se expresa en los vasos endoteliales de los hemangiomas y la placenta humana<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0005"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>&#46; En la mayor&#237;a de los casos los hemangiomas no requieren estudio histopatol&#243;gico para su diagn&#243;stico&#44; ya que cl&#237;nicamente o por estudios simples de im&#225;genes son muy caracter&#237;sticos&#46; Entre un 30-50&#37; de los casos&#44; la aparici&#243;n de estos tumores es precedida por una lesi&#243;n precursora o her&#225;ldica&#44; que puede evidenciarse como una m&#225;cula blanca&#44; telangiect&#225;sica o rosa-roja&#44; o bien ser de aspecto pseudoequim&#243;tico&#46; Si bien el crecimiento de los hemangiomas es su rasgo m&#225;s caracter&#237;stico y una clave importante al momento del diagn&#243;stico&#44; desde hace unos a&#241;os est&#225; llamando la atenci&#243;n una minor&#237;a de HI que se manifiestan con crecimiento m&#237;nimo o detenido<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0010"><span class="elsevierStyleSup">2&#8211;4</span></a>&#46; Fueron descritos en la literatura bajo diferentes nombres&#44; hemangioma &#171;frustrado o abortivo&#187;&#44; &#171;con m&#237;nimo crecimiento&#187;&#44; &#171;precursor&#187;&#44; &#171;macular con aspecto de mancha en vino de oporto&#187;&#44; &#171;reticular infantil&#187; y &#171;en placa telangiect&#225;sico&#187;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0010"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>&#46; Existen dos &#250;ltimas publicaciones que nos ense&#241;an un poco m&#225;s sobre este tipo de hemangiomas&#44; la de Corella et al&#46; y la de Suh et al&#46;<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0010"><span class="elsevierStyleSup">2&#44;3</span></a>&#46;</p><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los HCMD se manifiestan muy a menudo como una m&#225;cula eritematosa p&#225;lida con patr&#243;n reticulado&#44; sobre la cual pueden asentar telangiectasias finas o gruesas&#46; En algunos casos puede verse un halo p&#225;lido perif&#233;rico&#46; Otras veces las lesiones presentan peque&#241;as p&#225;pulas eritematosas-rojizas en la periferia&#44; que representar&#237;an el m&#237;nimo crecimiento del hemangioma&#46; El art&#237;culo del Dr&#46; Suh et al&#46; define a este tipo de lesiones como hemangiomas que presentan un componente proliferativo menor o igual al 25&#37; de su superficie<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0010"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>&#46; El estudio de la Dra&#46; Corella et al&#46; demostr&#243; en 4 pacientes con cl&#237;nica de HCMD que la histopatolog&#237;a era positiva para GLUT-1&#44; confirmando que son verdaderos hemangiomas<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0015"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>&#46; Los HCMD se parecen a las lesiones precursoras de los hemangiomas proliferantes t&#237;picos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0010"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>&#46; Por qu&#233; estos hemangiomas persistir&#237;an en estadios iniciales sin proliferar es todav&#237;a desconocido&#44; como lo es tambi&#233;n la patogenia de los HI&#46; Existen varias teor&#237;as sobre el origen de los hemangiomas&#46; Algunos autores sugieren que se deber&#237;a a la presencia de hipoxia local que actuando como gatillo genera el reclutamiento de c&#233;lulas progenitoras endoteliales y activa un proceso de vasculog&#233;nesis<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0025"><span class="elsevierStyleSup">5&#44;6</span></a>&#46; Suh et al&#46; especulan y proponen que la ausencia de un reclutamiento importante de estas c&#233;lulas progenitoras endoteliales resultar&#237;a en la formaci&#243;n de los HCMD&#46; Esto explicar&#237;a el por qu&#233; estos hemangiomas&#44; en la mayor&#237;a de los casos&#44; se ubican en la mitad inferior del cuerpo a diferencia de los HI t&#237;picos que se localizan principalmente en cabeza y cuello&#46; Ellos sugieren que esta distribuci&#243;n anat&#243;mica es debida a la presencia de factores locales como la densidad de la vasculatura subyacente &#40;que ser&#237;a menor en el hemicuerpo inferior&#41;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0010"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>&#46;</p><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Existen casos descritos en la literatura en donde se evidencian HI t&#237;picos coexistiendo con HCMD&#46;</p><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La ulceraci&#243;n es una complicaci&#243;n frecuente y conocida de los HI &#40;15-23&#37; de los casos&#41; que tambi&#233;n ha sido descrita pero en menor porcentaje &#40;9&#37;&#41; en este tipo de hemangiomas&#44; salvo en los ubicados en la regi&#243;n anogenital&#44; que pr&#225;cticamente tienen el mismo riesgo de ulcerarse &#40;50&#37;&#44; en ambos casos&#41;<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0010"><span class="elsevierStyleSup">2&#44;7</span></a>&#46; La ulceraci&#243;n en los HI ocurre m&#225;s frecuentemente durante la etapa proliferativa tard&#237;a&#44; y siempre se pens&#243; que estaba asociada a la proliferaci&#243;n del hemangioma&#46; Ahora que sabemos que los HCMD tambi&#233;n se ulceran&#44; Suh et al&#46; proponen que adem&#225;s de la proliferaci&#243;n existir&#237;an otros factores involucrados en su fisiopatolog&#237;a&#44; como la hipoxia o factores locales como la fricci&#243;n o la presencia de flora microbiana espec&#237;fica &#40;como es el caso de los hemangiomas perianales&#41;<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0010"><span class="elsevierStyleSup">2&#44;7</span></a>&#46; Los HCMD&#44; al igual que los HI&#44; en el caso de ser segmentarios &#40;hemangiomas de grandes dimensiones&#41;&#44; pueden asociarse a los S&#237;ndromes de PHACES&#44; PELVIS o SACRAL&#44; seg&#250;n su ubicaci&#243;n<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0010"><span class="elsevierStyleSup">2&#8211;4</span></a>&#46; En estos casos es muy importante evaluar al paciente para descartar posibles anomal&#237;as asociadas&#46; Se sugiere realizar estudios de imagen de la columna lumbosacra en b&#250;squeda de disrafismos espinales y del &#225;rea p&#233;lvica y perineal para descartar malformaciones urogenitales ocultas y&#47;o la posible presencia de hemangiomatosis visceral a&#250;n en ausencia de malformaciones externas<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0040"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a>&#46;</p><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Mulliken et al&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0020"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>&#44; en el a&#241;o 2007&#44; publicaron 6 neonatos&#44; 5 mujeres y 1 var&#243;n con HCMD denominado por ellos &#171;hemangioma infantil reticulado&#187;&#44; en miembros inferiores&#46;</p><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Todos los pacientes presentaron &#250;lceras perianales de dif&#237;cil manejo&#46; En cinco de ellos se observaron anomal&#237;as anogenitales&#44; urinarias y sacras como ano imperforado&#44; f&#237;stula recto-vaginal&#44; genitales ambiguos&#44; onfalocele&#44; ri&#241;&#243;n &#250;nico o duplicado&#44; duplicaci&#243;n vaginal y uterina&#44; m&#233;dula anclada y&#47;o arteria iliofemoral hipopl&#225;sica&#46; Dos de estos ni&#241;os presentaron hemangiomas hep&#225;ticos y uno de ellos&#44; adem&#225;s&#44; tuvo insuficiencia card&#237;aca que requiri&#243; inotr&#243;picos&#46; Una de las ni&#241;as no tuvo anomal&#237;as asociadas&#46;</p><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En cinco de ellos la terap&#233;utica de elecci&#243;n fue la corticoterapia sist&#233;mica&#46; En todos los casos se evidenci&#243; la involuci&#243;n de los mismos a partir del a&#241;o de vida<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0020"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>&#46;</p><p id="par0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Creemos importante remarcar que la mayor&#237;a de estos ni&#241;os con anomal&#237;as anogenitales&#44; urinarias y&#47;o sacras asociadas padec&#237;an HCMD de gran tama&#241;o que compromet&#237;an la regi&#243;n lumbosacra&#46; Sin embargo&#44; en el caso de la ni&#241;a presentada en este art&#237;culo&#44; en quien no observamos alteraciones asociadas&#44; el hemangioma respetaba dicha regi&#243;n&#46;</p><p id="par0065" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La evoluci&#243;n natural de los HCMD se estima que ser&#237;a la misma que los HI&#44; o sea que involucionar&#237;an con el tiempo&#44; pero no existen estudios a largo plazo de estos pacientes que lo certifiquen<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0010"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>&#46;</p></span><span id="sec0020" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle">Conclusi&#243;n</span><p id="par0070" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Creemos que es importante conocer los HCMD para evitar diagn&#243;sticos incorrectos&#46; La mayor&#237;a de los ni&#241;os no suelen tener complicaciones de importancia&#44; pero existen casos&#44; como el aqu&#237; presentado&#44; en los cuales el diagn&#243;stico incorrecto puede resultar en la realizaci&#243;n de estudios y&#47;o tratamientos equivocados&#46; Tambi&#233;n es importante remarcar que los HCMD segmentarios de gran tama&#241;o pueden asociar anomal&#237;as internas por lo que es recomendable realizar una valoraci&#243;n exhaustiva de estos pacientes&#46;</p></span><span id="sec0025" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle">Conflicto de intereses</span><p id="par0075" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran no tener ning&#250;n conflicto de intereses&#46;</p></span></span>"
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Información del artículo
ISSN: 00017310
Idioma original: Español
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2024 Noviembre 16 10 26
2024 Octubre 119 47 166
2024 Septiembre 113 48 161
2024 Agosto 149 76 225
2024 Julio 140 52 192
2024 Junio 143 51 194
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2024 Abril 140 26 166
2024 Marzo 140 36 176
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2015 Noviembre 15 5 20
2015 Octubre 11 12 23
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