se ha leído el artículo
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Estos casos sin etiología conocida han recibido la denominación de granulomatosis anogenitales (GA)<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0005"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>.</p><p id="par0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El primer caso se trata de una mujer de 52 años que consultó por lesiones excrecentes, de aspecto seudocondilomatoso y fisuras en el pliegue interglúteo de seis meses de evolución. Recibió tratamiento mediante extirpación quirúrgica, perdiéndose el seguimiento hasta 5 años después, momento en que desarrolló lesiones vulvares y perineales de curso crónico y recidivante. El cuadro clínico consistía en úlceras, un marcado edema de la vulva, fisuras longitudinales dispuestas en los pliegues y placas induradas, excrecentes en la zona interglútea (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig. 1</a>). El examen histopatológico, tanto de la región vulvar como de la perianal, mostró un infiltrado linfocitario en dermis reticular con presencia de granulomas no necrotizantes constituidos por células gigantes multinucleadas (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig. 2</a>A y B). Las pruebas complementarias realizadas, incluyendo hemograma, bioquímica, radiografía de tórax y cultivos microbiológicos, no mostraron hallazgos, salvo una velocidad de sedimentación globular (VSG) elevada: 52<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm/h. Una colonoscopia con toma de biopsias colorrectales permitió descartar enfermedad inflamatoria intestinal. Recibió tratamiento con corticoides tópicos, salicilatos y corticoides orales, con respuestas completas a estos últimos, seguidas por recaídas al suspender el tratamiento. Posteriormente se instauró tratamiento con adalimumab (40<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg/quincenal), sin respuesta tras 4 meses. Quince años después del inicio del cuadro la paciente no ha desarrollado síntomas sistémicos.</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El segundo caso es el de una mujer de 51 años que consultó por presentar erosiones dolorosas y edema vulvar, de 5 meses de evolución. Asociaba un cuadro perianal desde 6 años antes con placas supurativas y fisuras recidivantes que había sido diagnosticado de hidrosadenitis supurativa. En el examen físico destacaba el aspecto granulomatoso de la mucosa de la vulva, la presencia de erosiones en la cara interna de los labios menores (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0015">fig. 3</a>) y fisuras longitudinales en el pliegue interglúteo. Dos biopsias vulvares revelaron un denso infiltrado linfocitario, con células epitelioides y multinucleadas gigantes que constituían granulomas, sin necrosis central (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig. 2</a>C y D). Los exámenes complementarios realizados (hemograma, bioquímica, cultivos microbiológicos y radiografía de tórax) fueron normales o negativos, destacando una VSG ligeramente elevada: 25<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm/h. Se descartó EC tras la realización de una colonoscopia con toma de biopsias. La paciente no ha presentado clínica sistémica durante el año y medio de seguimiento, y ha respondido parcialmente al tratamiento con corticoides orales, aunque no ha mostrado respuesta a salicilatos ni a adalimumab (40<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg/quincenal), el cual fue suspendido por ineficacia a los 3 meses.</p><elsevierMultimedia ident="fig0015"></elsevierMultimedia><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El diagnóstico diferencial de los procesos granulomatosos crónicos de localización anogenital incluye la EC extraintestinal, aunque esta es improbable en ausencia de síntomas intestinales, fístulas perianales o con una colonoscopia normal<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0010"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>. Otros posibles diagnósticos diferenciales aparecen reflejados en la <a class="elsevierStyleCrossRef" href="#tbl0005">tabla 1</a>. Ante el cuadro clínico, se debe realizar en primer lugar una biopsia para estudio histológico, tinciones especiales y cultivos microbiológicos incluyendo hongos, bacterias y micobacterias. Los exámenes complementarios útiles para descartar posibles etiologías subyacentes incluyen hemograma, bioquímica, perfil férrico, VSG, niveles de enzima convertidora de angiotensina, tests serológicos para lúes y radiografía de tórax. La realización de una colonoscopia es recomendable, aun en ausencia de síntomas digestivos.</p><elsevierMultimedia ident="tbl0005"></elsevierMultimedia><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Un proceso granulomatoso genital crónico sin comunicación directa con el tracto gastrointestinal puede verse en la llamada EC metastásica. Es la manifestación cutánea menos frecuente de la EC y consiste en la aparición de lesiones cutáneas separadas del tubo digestivo por piel sana. Afecta generalmente a mujeres entre la segunda y cuarta década. Puede aparecer en cualquier localización, incluyendo los genitales, aunque la región de los miembros inferiores es la más frecuentemente afectada<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0015"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>. Las manifestaciones clínicas en la región genital se asemejan a las observadas en nuestras pacientes<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0020"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>. Se relaciona con afectación de colon o recto<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0025"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a> y habitualmente no sigue un curso paralelo a la afectación intestinal. Se asocia a EC intestinal de larga evolución en un 80% de los casos<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0015"><span class="elsevierStyleSup">3,6</span></a>. Cuando precede a la afectación intestinal, esta se desarrolla generalmente en un periodo de 4 meses a 2 años. Se han publicado al menos 5 casos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0015"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a> en los que se establece el diagnóstico de EC cutánea sin enfermedad intestinal previa ni durante el seguimiento. Sin embargo, hay autores que recomiendan reservar este diagnóstico para los casos con afectación intestinal demostrada<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0035"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>.</p><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La granulomatosis orofacial o queilitis granulomatosa (QG) considerada una forma monosintomática del síndrome de Melkersson-Rosenthal, comparte las características clínicas e histopatológicas de la GA descrita en nuestros 2 casos. Se manifiesta como una tumefacción labial recurrente y persistente, en ocasiones asociada a ulceraciones, hiperplasia gingival o en empedrado, junto con la presencia de granulomas no necrotizantes. Se ha sugerido que la GA podría constituir el equivalente genital de la QG<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0010"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a> y también se ha descrito la coexistencia de QG y GA en un mismo paciente, aunque es infrecuente<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0035"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>. En el 10-48% de los casos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0040"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a> se asocian QG y EC intestinal.</p><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En 2003 se introdujo el término GA<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0005"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a> para agrupar estos cuadros crónicos y recidivantes con clínica e histopatología características, en los que pueden estar implicadas diferentes etiologías. Unifica otras denominaciones utilizadas en la literatura para definir un mismo concepto (vulvitis crónica hipertrófica, vulvitis granulomatosa, edema crónico de vulva, vulvitis de Melkersson Rosenthal o anoperineitis granulomatosa), siendo especialmente útil para los casos de etiología desconocida y aquellos altamente sugestivos de EC metastásica sin enfermedad intestinal demostrada.</p><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Su manejo terapéutico es difícil y no existe un esquema establecido a seguir debido a la ausencia de series de casos o estudios aleatorizados. Las opciones terapéuticas propuestas han obtenido resultados variables y en ocasiones insatisfactorios, siendo frecuente la recaída al discontinuar el tratamiento. Entre las opciones descritas se hallan: corticoides tópicos, intralesionales y orales<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0035"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>, salicilatos, antibióticos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0045"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a> como metronidazol<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0025"><span class="elsevierStyleSup">5,10</span></a> o ciprofloxacino<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0020"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>, e inmunosupresores como azatioprina o ciclosporina<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0005"><span class="elsevierStyleSup">1,3</span></a>. Más recientemente se han incorporado los anticuerpos monoclonales anti-TNF como infliximab o adalimumab, los cuales han demostrado buenos resultados<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0005"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>.</p><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Nuestras 2 pacientes ilustran 2 casos de GA idiopática, en los que han sido descartadas las posibles causas subyacentes y que, tras años de seguimiento, no han desarrollado clínica sistémica asociada.</p></span>" "pdfFichero" => "main.pdf" "tienePdf" => true "multimedia" => array:4 [ 0 => array:7 [ "identificador" => "fig0005" "etiqueta" => "Figura 1" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr1.jpeg" "Alto" => 830 "Ancho" => 1300 "Tamanyo" => 199917 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0005" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">En la vulva se aprecian numerosas úlceras, fisuras dispuestas longitudinalmente en los pliegues, y edema de los labios mayores, menores y del capuchón del clítoris. 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---|---|---|---|
2024 Noviembre | 64 | 9 | 73 |
2024 Octubre | 487 | 45 | 532 |
2024 Septiembre | 415 | 23 | 438 |
2024 Agosto | 380 | 51 | 431 |
2024 Julio | 353 | 38 | 391 |
2024 Junio | 349 | 30 | 379 |
2024 Mayo | 334 | 38 | 372 |
2024 Abril | 300 | 26 | 326 |
2024 Marzo | 319 | 37 | 356 |
2024 Febrero | 377 | 40 | 417 |
2024 Enero | 378 | 34 | 412 |
2023 Diciembre | 398 | 13 | 411 |
2023 Noviembre | 262 | 25 | 287 |
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2023 Enero | 112 | 20 | 132 |
2022 Diciembre | 132 | 26 | 158 |
2022 Noviembre | 152 | 35 | 187 |
2022 Octubre | 107 | 51 | 158 |
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2022 Junio | 122 | 27 | 149 |
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2022 Abril | 136 | 33 | 169 |
2022 Marzo | 126 | 49 | 175 |
2022 Febrero | 91 | 20 | 111 |
2022 Enero | 113 | 44 | 157 |
2021 Diciembre | 104 | 41 | 145 |
2021 Noviembre | 115 | 50 | 165 |
2021 Octubre | 106 | 54 | 160 |
2021 Septiembre | 103 | 37 | 140 |
2021 Agosto | 114 | 16 | 130 |
2021 Julio | 112 | 29 | 141 |
2021 Junio | 105 | 42 | 147 |
2021 Mayo | 105 | 33 | 138 |
2021 Abril | 344 | 96 | 440 |
2021 Marzo | 158 | 34 | 192 |
2021 Febrero | 109 | 28 | 137 |
2021 Enero | 83 | 25 | 108 |
2020 Diciembre | 72 | 18 | 90 |
2020 Noviembre | 54 | 9 | 63 |
2020 Octubre | 56 | 11 | 67 |
2020 Septiembre | 39 | 11 | 50 |
2020 Agosto | 42 | 24 | 66 |
2020 Julio | 31 | 19 | 50 |
2020 Junio | 43 | 34 | 77 |
2020 Mayo | 47 | 35 | 82 |
2020 Abril | 34 | 19 | 53 |
2020 Marzo | 33 | 21 | 54 |
2020 Febrero | 3 | 10 | 13 |
2020 Enero | 1 | 12 | 13 |
2019 Diciembre | 0 | 9 | 9 |
2019 Noviembre | 0 | 4 | 4 |
2019 Octubre | 1 | 7 | 8 |
2019 Septiembre | 0 | 2 | 2 |
2019 Agosto | 1 | 5 | 6 |
2019 Julio | 2 | 11 | 13 |
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2019 Mayo | 3 | 90 | 93 |
2019 Abril | 0 | 44 | 44 |
2019 Marzo | 0 | 8 | 8 |
2019 Febrero | 1 | 4 | 5 |
2019 Enero | 1 | 5 | 6 |
2018 Diciembre | 1 | 2 | 3 |
2018 Noviembre | 2 | 5 | 7 |
2018 Octubre | 3 | 3 | 6 |
2018 Septiembre | 3 | 6 | 9 |
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2018 Marzo | 5 | 6 | 11 |
2018 Febrero | 30 | 12 | 42 |
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2017 Diciembre | 43 | 22 | 65 |
2017 Noviembre | 53 | 29 | 82 |
2017 Octubre | 39 | 16 | 55 |
2017 Septiembre | 37 | 24 | 61 |
2017 Agosto | 41 | 17 | 58 |
2017 Julio | 47 | 12 | 59 |
2017 Junio | 47 | 33 | 80 |
2017 Mayo | 53 | 19 | 72 |
2017 Abril | 107 | 17 | 124 |
2017 Marzo | 146 | 25 | 171 |
2017 Febrero | 327 | 12 | 339 |
2017 Enero | 205 | 16 | 221 |
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2016 Noviembre | 263 | 18 | 281 |
2016 Octubre | 219 | 23 | 242 |
2016 Septiembre | 310 | 23 | 333 |
2016 Agosto | 222 | 12 | 234 |
2016 Julio | 140 | 17 | 157 |
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2016 Marzo | 17 | 3 | 20 |
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2016 Enero | 15 | 21 | 36 |
2015 Diciembre | 20 | 11 | 31 |
2015 Noviembre | 31 | 12 | 43 |
2015 Octubre | 18 | 21 | 39 |
2015 Septiembre | 19 | 8 | 27 |
2015 Agosto | 28 | 18 | 46 |
2015 Julio | 171 | 4 | 175 |
2015 Junio | 148 | 12 | 160 |
2015 Mayo | 182 | 36 | 218 |
2015 Abril | 142 | 12 | 154 |
2015 Marzo | 135 | 12 | 147 |
2015 Febrero | 97 | 20 | 117 |
2015 Enero | 116 | 24 | 140 |
2014 Diciembre | 122 | 24 | 146 |
2014 Noviembre | 108 | 18 | 126 |
2014 Octubre | 131 | 15 | 146 |
2014 Septiembre | 105 | 25 | 130 |
2014 Agosto | 113 | 22 | 135 |
2014 Julio | 108 | 28 | 136 |
2014 Junio | 136 | 22 | 158 |
2014 Mayo | 161 | 24 | 185 |
2014 Abril | 102 | 17 | 119 |
2014 Marzo | 86 | 30 | 116 |
2014 Febrero | 76 | 35 | 111 |
2014 Enero | 95 | 25 | 120 |
2013 Diciembre | 44 | 21 | 65 |
2013 Noviembre | 45 | 25 | 70 |
2013 Octubre | 22 | 30 | 52 |
2013 Septiembre | 22 | 22 | 44 |
2013 Agosto | 14 | 31 | 45 |
2013 Julio | 16 | 41 | 57 |
2013 Junio | 16 | 37 | 53 |
2013 Mayo | 20 | 32 | 52 |
2013 Abril | 22 | 26 | 48 |
2013 Marzo | 34 | 18 | 52 |
2013 Febrero | 207 | 20 | 227 |
2013 Enero | 543 | 7 | 550 |
2012 Diciembre | 208 | 6 | 214 |
2012 Noviembre | 0 | 2 | 2 |
2012 Octubre | 3 | 3 | 6 |
2012 Septiembre | 3 | 1 | 4 |