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astenia&#44; anorexia y fiebre de 5 d&#237;as de evoluci&#243;n&#46; Se consult&#243; con nuestro servicio por la aparici&#243;n de lesiones cut&#225;neas asintom&#225;ticas en tronco y extremidades de 5 d&#237;as de evoluci&#243;n&#46; Se trataba de m&#250;ltiples placas eritematosas de distribuci&#243;n asim&#233;trica por tronco y zona proximal de extremidades&#46; Las lesiones eran redondeadas o anulares bien delimitadas&#44; discretamente infiltradas y no presentaban descamaci&#243;n ni otros signos de afectaci&#243;n epid&#233;rmica&#59; el tama&#241;o oscilaba entre 1&#44;5 y 3 cm de di&#225;metro &#40;fig&#46; 1&#41;&#46; El paciente hab&#237;a iniciado 20 d&#237;as antes un tratamiento paliativo con tioguanina 40 mg al d&#237;a&#44; tras haber rechazado la posibilidad terap&#233;utica con quimioterapia&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v96n09-13081643fig01.jpg"></img></p><p class="elsevierStylePara">Fig&#46; 1&#46;--Placas de aspecto anular&#44; con bordes bien delimitados e infiltraci&#243;n moderada&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Entre las pruebas complementarias destacaba &#250;nicamente una neutropenia de 120&#47;mm <span class="elsevierStyleSup">3</span>&#46; Se realiz&#243; biopsia del borde de una de las lesiones&#44; y se evidenci&#243; con tinci&#243;n de hematoxilina-eosina un infiltrado neutrof&#237;lico moderado perivascular superficial y profundo&#44; mucho m&#225;s intenso alrededor de las gl&#225;ndulas sudor&#237;paras ecrinas &#40;fig&#46; 2&#41;&#44; junto con escaso edema de la dermis superior&#44; todo ello compatible con HEN&#46; Los hemocultivos y los cultivos cut&#225;neos fueron negativos&#46; El cuadro remiti&#243; a las 4-5 semanas de su inicio con corticoides sist&#233;micos &#40;prednisona 60 mg&#47;d&#237;a en dosis decrecientes&#41;&#46; No se produjeron recidivas&#46; No se realiz&#243; prueba de provocaci&#243;n con el mismo f&#225;rmaco&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v96n09-13081643fig02.jpg"></img></p><p class="elsevierStylePara">Fig&#46; 2&#46;--Infiltrado neutrof&#237;lico en las gl&#225;ndulas ecrinas&#44; donde se aprecia incluso destrucci&#243;n glandular&#46; &#40;Hematoxilina-eosina&#44; x200&#46;&#41;</p><p class="elsevierStylePara"> DISCUSION</p><p class="elsevierStylePara">Se desconoce la fisiopatolog&#237;a exacta de la HEN&#44; aunque se considera como principal mecanismo etiopatog&#233;nico la concentraci&#243;n de agentes quimioter&#225;picos o de sus metabolitos t&#243;xicos en las gl&#225;ndulas ecrinas o en el propio sudor&#44; con la consiguiente citotoxicidad <span class="elsevierStyleSup">3&#44;4</span>&#46; Se ha propuesto tambi&#233;n la posibilidad de una reacci&#243;n paraneopl&#225;sica <span class="elsevierStyleSup">5</span> o la causa infecciosa <span class="elsevierStyleSup"> 6</span> y nunca se ha llegado a definir un mecanismo causal claro&#44; por lo que s&#243;lo se puede hablar de diferentes hip&#243;tesis patog&#233;nicas que apuntan a distintas etiolog&#237;as como responsables de un mismo cuadro cl&#237;nico e histol&#243;gico&#46;</p><p class="elsevierStylePara">En la mayor&#237;a de los casos descritos el paciente es portador de una enfermedad maligna&#46; La m&#225;s frecuente es la leucemia aguda mielobl&#225;stica <span class="elsevierStyleSup">7-11</span>&#44; pero se ha descrito tambi&#233;n en enfermedad de Hodgkin <span class="elsevierStyleSup">7</span>&#44; linfoma no Hodgkin <span class="elsevierStyleSup">9</span>&#44; carcinoma testicular <span class="elsevierStyleSup">7</span>&#44; osteosarcoma <span class="elsevierStyleSup">12</span>&#44; c&#225;ncer de ovario <span class="elsevierStyleSup">5</span>&#44; leucemia linfoide cr&#243;nica <span class="elsevierStyleSup">13</span> y leucemia mieloide cr&#243;nica <span class="elsevierStyleSup">7</span>&#46; Tambi&#233;n se informa de casos en el contexto de enfermedades no neopl&#225;sicas como virus de la inmunodeficiencia humana &#40;VIH&#41; <span class="elsevierStyleSup">9&#44;14</span>&#44; enfermedad de Beh&#231;et u otras vasculitis <span class="elsevierStyleSup">15-17</span> y reticuloide act&#237;nico en tratamiento con metotrexato <span class="elsevierStyleSup">18</span>&#46; E incluso se ha descrito en pacientes completamente sanos <span class="elsevierStyleSup"> 7&#44;19</span>&#44; lo que apunta a la necesidad de buscar otros mecanismos etiopatog&#233;nicos&#46;</p><p class="elsevierStylePara">La peculiaridad de nuestro caso es el hecho de presentarse en un paciente neutrop&#233;nico <span class="elsevierStyleSup">8&#44;20</span>&#44; y de producirse tras tratamiento con tioguanina&#44; hechos escasamente referidos en la literatura especializada&#46; Se postula como explicaci&#243;n del infiltrado neutrof&#237;lico en estos pacientes neutrop&#233;nicos el tropismo d&#233;rmico de los pocos neutr&#243;filos que aparecen en sangre&#44; como sucede en cuadros como el s&#237;ndrome de Sweet&#46; Pensamos que el cuadro puede ser secundario al tratamiento con tioguanina&#46; Est&#225; descrito en la literatura m&#233;dica un caso de HEN en un paciente tras tratamiento conjunto de tioguanina m&#225;s citarabina y daunorrubicina y la recidiva del cuadro en el mismo paciente tras nuevo ciclo con los mismos f&#225;rmacos <span class="elsevierStyleSup">11</span>&#44; pero no aparece ning&#250;n caso descrito tras tratamiento s&#243;lo con tioguanina&#46; En nuestro paciente no se realiz&#243; la prueba de provocaci&#243;n&#44; por lo que no podemos asegurar que la tioguanina fuera la causa desencadenante&#46; Tras retirar el f&#225;rmaco el cuadro remiti&#243; y no ha presentado recidivas en ausencia del mismo&#46;</p>"
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Hidradenitis ecrina neutrofílica secundaria a tioguanina en paciente neutropénico
Neutrophilic eccrine hidradenitis secondary to thioguanine in a neutropenic patient.
Alfonso Rodríguez Bujaldona, Carmen Vázqueza, Rafael Jiménez-Puyaa, Manuel Galána, Antonio Véleza, José C Morenoa, Rafael Rojasb, Víctor Arquerosb
a Servicio de Dermatología. Hospital Universitario Reina Sofía de Córdoba. España.
b Servicio de Hematología. Hospital Universitario Reina Sofía de Córdoba. España.
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astenia&#44; anorexia y fiebre de 5 d&#237;as de evoluci&#243;n&#46; Se consult&#243; con nuestro servicio por la aparici&#243;n de lesiones cut&#225;neas asintom&#225;ticas en tronco y extremidades de 5 d&#237;as de evoluci&#243;n&#46; Se trataba de m&#250;ltiples placas eritematosas de distribuci&#243;n asim&#233;trica por tronco y zona proximal de extremidades&#46; Las lesiones eran redondeadas o anulares bien delimitadas&#44; discretamente infiltradas y no presentaban descamaci&#243;n ni otros signos de afectaci&#243;n epid&#233;rmica&#59; el tama&#241;o oscilaba entre 1&#44;5 y 3 cm de di&#225;metro &#40;fig&#46; 1&#41;&#46; El paciente hab&#237;a iniciado 20 d&#237;as antes un tratamiento paliativo con tioguanina 40 mg al d&#237;a&#44; tras haber rechazado la posibilidad terap&#233;utica con quimioterapia&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v96n09-13081643fig01.jpg"></img></p><p class="elsevierStylePara">Fig&#46; 1&#46;--Placas de aspecto anular&#44; con bordes bien delimitados e infiltraci&#243;n moderada&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Entre las pruebas complementarias destacaba &#250;nicamente una neutropenia de 120&#47;mm <span class="elsevierStyleSup">3</span>&#46; Se realiz&#243; biopsia del borde de una de las lesiones&#44; y se evidenci&#243; con tinci&#243;n de hematoxilina-eosina un infiltrado neutrof&#237;lico moderado perivascular superficial y profundo&#44; mucho m&#225;s intenso alrededor de las gl&#225;ndulas sudor&#237;paras ecrinas &#40;fig&#46; 2&#41;&#44; junto con escaso edema de la dermis superior&#44; todo ello compatible con HEN&#46; Los hemocultivos y los cultivos cut&#225;neos fueron negativos&#46; El cuadro remiti&#243; a las 4-5 semanas de su inicio con corticoides sist&#233;micos &#40;prednisona 60 mg&#47;d&#237;a en dosis decrecientes&#41;&#46; No se produjeron recidivas&#46; No se realiz&#243; prueba de provocaci&#243;n con el mismo f&#225;rmaco&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v96n09-13081643fig02.jpg"></img></p><p class="elsevierStylePara">Fig&#46; 2&#46;--Infiltrado neutrof&#237;lico en las gl&#225;ndulas ecrinas&#44; donde se aprecia incluso destrucci&#243;n glandular&#46; &#40;Hematoxilina-eosina&#44; x200&#46;&#41;</p><p class="elsevierStylePara"> DISCUSION</p><p class="elsevierStylePara">Se desconoce la fisiopatolog&#237;a exacta de la HEN&#44; aunque se considera como principal mecanismo etiopatog&#233;nico la concentraci&#243;n de agentes quimioter&#225;picos o de sus metabolitos t&#243;xicos en las gl&#225;ndulas ecrinas o en el propio sudor&#44; con la consiguiente citotoxicidad <span class="elsevierStyleSup">3&#44;4</span>&#46; Se ha propuesto tambi&#233;n la posibilidad de una reacci&#243;n paraneopl&#225;sica <span class="elsevierStyleSup">5</span> o la causa infecciosa <span class="elsevierStyleSup"> 6</span> y nunca se ha llegado a definir un mecanismo causal claro&#44; por lo que s&#243;lo se puede hablar de diferentes hip&#243;tesis patog&#233;nicas que apuntan a distintas etiolog&#237;as como responsables de un mismo cuadro cl&#237;nico e histol&#243;gico&#46;</p><p class="elsevierStylePara">En la mayor&#237;a de los casos descritos el paciente es portador de una enfermedad maligna&#46; La m&#225;s frecuente es la leucemia aguda mielobl&#225;stica <span class="elsevierStyleSup">7-11</span>&#44; pero se ha descrito tambi&#233;n en enfermedad de Hodgkin <span class="elsevierStyleSup">7</span>&#44; linfoma no Hodgkin <span class="elsevierStyleSup">9</span>&#44; carcinoma testicular <span class="elsevierStyleSup">7</span>&#44; osteosarcoma <span class="elsevierStyleSup">12</span>&#44; c&#225;ncer de ovario <span class="elsevierStyleSup">5</span>&#44; leucemia linfoide cr&#243;nica <span class="elsevierStyleSup">13</span> y leucemia mieloide cr&#243;nica <span class="elsevierStyleSup">7</span>&#46; Tambi&#233;n se informa de casos en el contexto de enfermedades no neopl&#225;sicas como virus de la inmunodeficiencia humana &#40;VIH&#41; <span class="elsevierStyleSup">9&#44;14</span>&#44; enfermedad de Beh&#231;et u otras vasculitis <span class="elsevierStyleSup">15-17</span> y reticuloide act&#237;nico en tratamiento con metotrexato <span class="elsevierStyleSup">18</span>&#46; E incluso se ha descrito en pacientes completamente sanos <span class="elsevierStyleSup"> 7&#44;19</span>&#44; lo que apunta a la necesidad de buscar otros mecanismos etiopatog&#233;nicos&#46;</p><p class="elsevierStylePara">La peculiaridad de nuestro caso es el hecho de presentarse en un paciente neutrop&#233;nico <span class="elsevierStyleSup">8&#44;20</span>&#44; y de producirse tras tratamiento con tioguanina&#44; hechos escasamente referidos en la literatura especializada&#46; Se postula como explicaci&#243;n del infiltrado neutrof&#237;lico en estos pacientes neutrop&#233;nicos el tropismo d&#233;rmico de los pocos neutr&#243;filos que aparecen en sangre&#44; como sucede en cuadros como el s&#237;ndrome de Sweet&#46; Pensamos que el cuadro puede ser secundario al tratamiento con tioguanina&#46; Est&#225; descrito en la literatura m&#233;dica un caso de HEN en un paciente tras tratamiento conjunto de tioguanina m&#225;s citarabina y daunorrubicina y la recidiva del cuadro en el mismo paciente tras nuevo ciclo con los mismos f&#225;rmacos <span class="elsevierStyleSup">11</span>&#44; pero no aparece ning&#250;n caso descrito tras tratamiento s&#243;lo con tioguanina&#46; En nuestro paciente no se realiz&#243; la prueba de provocaci&#243;n&#44; por lo que no podemos asegurar que la tioguanina fuera la causa desencadenante&#46; Tras retirar el f&#225;rmaco el cuadro remiti&#243; y no ha presentado recidivas en ausencia del mismo&#46;</p>"
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Información del artículo
ISSN: 00017310
Idioma original: Español
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2024 Octubre 155 49 204
2024 Septiembre 166 38 204
2024 Agosto 246 79 325
2024 Julio 193 53 246
2024 Junio 164 60 224
2024 Mayo 161 34 195
2024 Abril 128 30 158
2024 Marzo 128 41 169
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2023 Julio 157 36 193
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2021 Noviembre 109 37 146
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