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La micosis fungoide folicular es una rara variante&#44; caracterizada por la presencia de lesiones foliculares&#44; quistes y comedones caracter&#237;sticos&#44; que resultan de la infiltraci&#243;n de los fol&#237;culos pilosos por las c&#233;lulas neopl&#225;sicas&#46; La posibilidad de que existan dep&#243;sitos de mucina foliculares asociados o que su presencia excluya el diagn&#243;stico ha supuesto un motivo de debate en la literatura m&#233;dica&#46; Se presentan 2 casos de micosis fungoide que cl&#237;nicamente presentan lesiones foliculares y que histol&#243;gicamente se caracterizaban por foliculotropismo y grados variables de dep&#243;sitos de mucina&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleBold">DESCRIPCI&#211;N DE LOS CASOS</span></p><span class="elsevierStyleBold">Caso 1</span><p class="elsevierStylePara">Una mujer de 40 a&#241;os acudi&#243; a la consulta refiriendo una historia de 2 a&#241;os de evoluci&#243;n de placas eritematosas y descamativas generalizadas asociadas a lesiones papulosas de peque&#241;o tama&#241;o&#46; En los &#250;ltimos 6 meses hab&#237;a perdido la mayor parte del pelo corporal&#46; En la exploraci&#243;n f&#237;sica presentaba numerosas p&#225;pulas puntiformes querat&#243;sicas foliculares localizadas en tronco y extremidades &#40;fig&#46; 1&#41;&#46; Se observaba tambi&#233;n alopecia difusa no cicatrizal generalizada con numerosas esp&#237;culas foliculares&#46; En la cara se apreciaban lesiones qu&#237;sticas agrupadas&#44; cubiertas por piel de aspecto normal&#44; que hab&#237;an aparecido en el &#250;ltimo mes&#46; Presentaba tambi&#233;n queratodermia palmoplantar&#44; y se palpaban adenopat&#237;as generalizadas&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Varias biopsias cut&#225;neas tomadas de distintas localizaciones presentaban&#44; como caracter&#237;stica com&#250;n&#44; la presencia de densos infiltrados linfocitarios d&#233;rmicos constituidos por c&#233;lulas de tama&#241;o peque&#241;o-interme-dio con n&#250;cleos hipercrom&#225;ticos y cerebriformes con marcada tendencia a la distribuci&#243;n perifolicular y ocasionales linfocitos que infiltraban el epitelio folicular &#40;fig&#46; 2&#41;&#46; Algunos fol&#237;culos se acompa&#241;aban de mucinosis folicular &#40;fig&#46; 3&#41;&#46; Destacaba la presencia de densos infiltrados linfocitarios&#44; semejantes a los perifoliculares&#44; que se localizaban en &#237;ntimo contacto con los ovillos ecrinos con infiltraci&#243;n ocasional del epitelio ductal &#40;fig&#46; 4&#41;&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v96n02-13072216fig01.jpg"></img></p><p class="elsevierStylePara">Fig&#46; 1&#46;&#8212; <span class="elsevierStyleItalic">Caso 1&#46;</span> P&#225;pulas puntiformes querat&#243;sicas foliculares&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v96n02-13072216fig02.jpg"></img></p><p class="elsevierStylePara">Fig&#46; 2&#46;&#8212;Infiltrado linfoide at&#237;pico en el interior de un fol&#237;culo piloso&#46; &#40;Hematoxilina-eosina&#44; &#215;200&#46;&#41;</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v96n02-13072216fig03.jpg"></img></p><p class="elsevierStylePara">Fig&#46; 3&#46;&#8212;Detalle de la mucinosis folicular&#46; &#40;Azul Alci&#225;n pH 2&#44;5&#44; &#215;200&#46;&#41;</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v96n02-13072216fig04.jpg"></img></p><p class="elsevierStylePara">Fig&#46; 4&#46;&#8212;Marcados infiltrados linfocitarios alrededor del ovillo ecrino&#46; &#40;Hematoxilina-eosina&#44; &#215;100&#46;&#41;</p><p class="elsevierStylePara">El estudio anal&#237;tico&#44; incluyendo sistem&#225;tico de sangre&#44; bioqu&#237;mica&#44; coagulaci&#243;n y cuantificaci&#243;n de inmunoglobulinas estaba dentro de los par&#225;metros normales&#46; Se realiz&#243; una tomograf&#237;a computarizada cervicotoracoabdominal que revel&#243; m&#250;ltiples adenopat&#237;as cervicales&#44; supraclaviculares&#44; submandibulares y axilares bilaterales de 1&#44;5 a 2 cm de di&#225;metro&#46; La biopsia de un ganglio puso de manifiesto una infiltraci&#243;n espec&#237;fica linfomatosa por c&#233;lulas CD3&#43; y CD43&#43;&#46; La biopsia de m&#233;dula &#243;sea no revel&#243; infiltraci&#243;n espec&#237;fica&#46; El estudio de gen&#233;tica molecular demostr&#243; reordenamiento clonal del gen del receptor de c&#233;lulas T &#40;TCR-&#41; en la piel y en el ganglio linf&#225;tico&#46;</p><p class="elsevierStylePara">La paciente recibi&#243; tratamiento inicialmente con carmustina &#40;BCNU&#41; y quimioterapia sist&#233;mica con ciclofosfamida&#44; adriamicina&#44; vincristina y prednisona &#40;CHOP&#41; con escasa respuesta y posteriormente con etop&#243;sido&#44; metilprednisolona&#44; citarabina y cisplatino &#40;ESHAP&#41;&#44; con una reducci&#243;n en el tama&#241;o de las adenopat&#237;as&#46; Aproximadamente 2 meses despu&#233;s&#44; debido a la progresi&#243;n de la enfermedad a nivel cut&#225;neo&#44; recibi&#243; tratamiento con ba&#241;o de electrones e interfer&#243;n alfa &#40;IFN-&#41;&#44; con el cual s&#243;lo se consigui&#243; una mejor&#237;a parcial&#46; Un a&#241;o despu&#233;s del diagn&#243;stico&#44; la paciente present&#243; un aumento del tama&#241;o de ambas par&#243;tidas y la biopsia revel&#243; infiltraci&#243;n por linfoma de c&#233;lulas T perif&#233;ricas&#46; La biopsia de m&#233;dula &#243;sea en ese momento no presentaba signos de infiltraci&#243;n tumoral&#46; Un mes despu&#233;s la paciente falleci&#243; por fracaso multiorg&#225;nico&#46; No se realiz&#243; autopsia porque la familia se neg&#243;&#46;</p><span class="elsevierStyleBold">Caso 2</span><p class="elsevierStylePara">Un var&#243;n de 67 a&#241;os refer&#237;a la aparici&#243;n&#44; 10 a&#241;os antes del momento de la consulta&#44; de placas eritema-tosas de aproximadamente 10 &#215; 10 cm de di&#225;metro&#44; bien delimitadas&#44; de superficie abollonada&#44; en las que se apreciaban numerosos quistes y comedones y que hab&#237;an aumentado de forma progresiva de tama&#241;o&#46; Estas placas eran intensamente pruriginosas y se localizaban en la regi&#243;n frontal derecha y en la espalda &#40;fig&#46; 5&#41;&#46; Asimismo presentaba placas eritematosas descamativas&#44; discretamente infiltradas&#44; localizadas en la espalda&#44; ingles y antebrazos&#46; No se palpaban adenopat&#237;as ni visceromegalias&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v96n02-13072216fig05.jpg"></img></p><p class="elsevierStylePara">Fig&#46; 5&#46;&#8212; <span class="elsevierStyleItalic">Caso 2&#46;</span> En el lado derecho de la espalda se observa una placa eritematosa bien delimitada de superficie abollonada en las que se apreciaban numerosos quistes y comedones&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Los hallazgos histol&#243;gicos de las lesiones foliculares con quistes y comedones fueron similares a los descritos en el caso 1&#46; Adem&#225;s&#44; mostraba en algunas biopsias la presencia de una marcada dilataci&#243;n folicular y la presencia de afectaci&#243;n epid&#233;rmica de tipo micosis fungoide en placas en otras&#46;</p><p class="elsevierStylePara">El estudio de extensi&#243;n incluy&#243; anal&#237;tica con sistem&#225;tico de sangre&#44; bioqu&#237;mica&#44; cuantificaci&#243;n de inmunoglobulinas&#44; determinaci&#243;n de 2-microglobulina y lactato deshidrogenasa&#44; serolog&#237;as de virus de la hepatitis B y C&#44; varicela-z&#243;ster&#44; de Epstein-Barr y del herpes simple&#44; inmunofenotipo&#44; reacci&#243;n de Mantoux y radiograf&#237;a de t&#243;rax&#44; siendo todos los resultados normales&#46; El reordenamiento en sangre perif&#233;rica result&#243; negativo para el gen del TCR-&#46;</p><p class="elsevierStylePara">El paciente comenz&#243; tratamiento con psoraleno y luz ultravioleta &#40;PUVA&#41;&#44; a raz&#243;n de tres sesiones por semana &#40;Oxsoral&#233;n 0&#44;6 mg&#47;kg y UVA alcanzando una dosis m&#225;xima de 10 J&#47;cm<span class="elsevierStyleSup">2</span> por sesi&#243;n&#41; e IFN- en dosis de 9 millones subcut&#225;neos tres veces a la semana&#44; con respuesta parcial&#46; En la actualidad el paciente sigue con este tratamiento iniciado hace 16 meses y en ning&#250;n momento se ha visto libre de lesiones&#44; alcanzando s&#243;lo respuestas parciales&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleBold">DISCUSI&#211;N</span></p><p class="elsevierStylePara">La micosis fungoide folicular es una variante poco frecuente de micosis fungoide en la cual los linfocitos at&#237;picos infiltran y rodean los fol&#237;culos pilosos &#40;foliculotropismo&#41; determinando una presentaci&#243;n cl&#237;nica bien definida&#44; con aparici&#243;n de comedones&#44; quistes&#44; hiperqueratosis folicular&#44; alopecia&#44; hiperqueratosis palmoplantar y&#44; ocasionalmente&#44; placas de micosis fungoide cl&#225;sica&#44; aunque no todos los pacientes presentan todas estas alteraciones&#46; Nuestros pacientes presentaban una sintomatolog&#237;a caracter&#237;stica de micosis fungoide folicular con quistes&#44; comedones&#44; lesiones foliculares y alopecia no cicatrizal con intenso prurito&#46; La localizaci&#243;n de estas lesiones en la cara y el cuello se ha considerado caracter&#237;stica<span class="elsevierStyleSup">4&#44;5</span> &#46; Estas lesiones pueden constituir la &#250;nica manifestaci&#243;n cl&#237;nica de la enfermedad&#44; como en el primer caso&#44; o presentar tambi&#233;n lesiones de micosis fungoide cl&#225;sica&#44; como en el segundo caso&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Desde el punto de vista anatomopatol&#243;gico&#44; el dato caracter&#237;stico es la presencia de un infiltrado linfoc&#237;tico at&#237;pico que rodea e infiltra la pared de los fol&#237;culos pilosos&#46; Este infiltrado producir&#237;a cambios foliculares como dilataci&#243;n&#44; formaci&#243;n de quistes y comedones&#46; No existe una definici&#243;n tipificada de la micosis fungoide folicular y la presencia o ausencia de mucina ha sido motivo de debate&#46; Mientras que algunos autores consideran que la micosis fungoide folicular se caracteriza por la ausencia de epidermotropismo o mucinosis folicular<span class="elsevierStyleSup">6-10</span> &#44; se han descrito casos en los que la presencia de dep&#243;sitos de intensidad variable de mucina es un hallazgo asocia-<span class="elsevierStyleSup">4&#44;11-15</span> &#44; incluyendo uno de los primeros casos que sirvieron para acu&#241;ar este t&#233;rmino<span class="elsevierStyleSup">5</span> &#46; Existen autores que defienden la existencia de dos entidades distin-<span class="elsevierStyleSup">9&#44;10</span> &#59; por un lado&#44; la micosis fungoide folicular&#44; que ser&#237;a una variante rara de linfoma cut&#225;neo de c&#233;lulas T caracterizada por la presencia de infiltrados de linfocitos CD4&#43; at&#237;picos alrededor y en el epitelio de los fol&#237;culos pilosos&#44; y&#44; por otro lado&#44; la mucinosis folicular asociada con micosis fungoide&#44; caracterizada por la presencia de dep&#243;sitos de mucina en el epitelio folicular&#44; adem&#225;s de un infiltrado polimorfo de linfocitos y eosin&#243;filos perivascular superficial y profundo m&#225;s intenso alrededor de los fol&#237;culos pilosos&#46; Sin embargo&#44; esta separaci&#243;n parece artificial&#44; ya que entre los dos extremos descritos existe un espectro de pacientes que presentan grados variables de dep&#243;sitos de mucina y de afectaci&#243;n epid&#233;rmica&#46; Van Doorn et al<span class="elsevierStyleSup">4</span> realizaron un estudio de 51 pacientes con caracter&#237;sticas clinicopatol&#243;gicas de micosis fungoide folicular&#46; Todos los pacientes&#44; excepto dos&#44; presentaban dep&#243;sitos de mucina folicular en grado variable asociados a foliculotropismo&#46; El n&#250;mero de linfocitos at&#237;picos que infiltraban el fol&#237;culo no se correlacionaba con la cantidad de mucina depositada&#46; La afectaci&#243;n epid&#233;rmica puede tambi&#233;n encontrarse en los casos de micosis fungoide folicular&#44; aunque por lo general es de poca intensidad&#46; En el estudio de Van Doorn et al<span class="elsevierStyleSup">4</span> &#44; 5 de los 51 pacientes presentaban tanto epidermotropismo como foliculotropismo&#46; No se incluyeron en el estudio 3 pacientes con historia de micosis fungoide cl&#225;sica que desarrollaron lesiones de micosis fungoide folicular&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Histol&#243;gicamente&#44; los 2 pacientes descritos en este trabajo casos presentaban foliculotropismo y los dep&#243;sitos de mucina estaban presentes en mayor o menor grado&#46; La paciente del primer caso presentaba siringotropismo en las cinco biopsias realizadas&#46; La afectaci&#243;n de las gl&#225;ndulas ecrinas en forma de siringotropismo en pacientes con micosis fungoide folicular no es frecuente<span class="elsevierStyleSup">4&#44;16&#44;17</span> &#46;</p><p class="elsevierStylePara">En cuanto a la evoluci&#243;n de la enfermedad&#44; se ha descrito una mala respuesta al tratamiento con mal pron&#243;stico&#46; Algunos autores equiparan el tipo folicular al estadio tumoral de la variante cl&#225;sica<span class="elsevierStyleSup">4</span> &#46; El grupo de estudio de linfomas de la EORTC propone la radioterapia con ba&#241;o de electrones como el tratamiento de elecci&#243;n en los casos de micosis fungoide folicular con o sin mucina<span class="elsevierStyleSup">1</span> &#46;</p><p class="elsevierStylePara">En nuestra opini&#243;n la micosis fungoide folicular se presenta como un espectro cl&#237;nico en el que pueden predominar una u otra lesi&#243;n cl&#237;nica&#44; desde lesiones foliculares hasta quistes o comedones&#44; localizados predominantemente en cabeza y cuello y con hallazgos histol&#243;gicos de infiltrado at&#237;pico fundamentalmente perifolicular e intrafolicular&#46; La presencia de epidermotropismo asociado es variable y no debe condicionar el diagn&#243;stico&#46; La presencia de mucina tampoco es un hecho constante y se trata probablemente de un hallazgo de car&#225;cter reactivo e inespec&#237;fico&#46; Por lo tanto&#44; el dep&#243;sito de mucina no debe descartar el diagn&#243;stico de micosis fungoide folicular&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleItalic">Correspondencia&#58;</span></p><p class="elsevierStylePara">Diana Ruiz-Genao&#46; Servicio de Dermatolog&#237;a&#46; Hospital Universitario de La Princesa&#46; Diego de Le&#243;n&#44; 62&#46; 28006 Madrid&#46; Espa&#241;a&#46; diana&#64;aedv&#46;es</p><p class="elsevierStylePara">Recibido el 1 de septiembre de 2004&#46; Aceptado el 28 de diciembre de 2004&#46;</p>"
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Micosis fungoide folicular, comedoniana y quística
Follicular mycosis fungoides, comedo-like and cystic
Diana Ruiz-Genaoa, Marta Ballesteroa, Javier Fragab, Amaro García-Díeza, Jesús Fernández-Herreraa
a Servicio de Dermatología. Hospital Universitario de La Princesa. Madrid. España.
b Servicio de Anatomía Patológica. Hospital Universitario de La Princesa. Madrid. España
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La micosis fungoide folicular es una rara variante&#44; caracterizada por la presencia de lesiones foliculares&#44; quistes y comedones caracter&#237;sticos&#44; que resultan de la infiltraci&#243;n de los fol&#237;culos pilosos por las c&#233;lulas neopl&#225;sicas&#46; La posibilidad de que existan dep&#243;sitos de mucina foliculares asociados o que su presencia excluya el diagn&#243;stico ha supuesto un motivo de debate en la literatura m&#233;dica&#46; Se presentan 2 casos de micosis fungoide que cl&#237;nicamente presentan lesiones foliculares y que histol&#243;gicamente se caracterizaban por foliculotropismo y grados variables de dep&#243;sitos de mucina&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleBold">DESCRIPCI&#211;N DE LOS CASOS</span></p><span class="elsevierStyleBold">Caso 1</span><p class="elsevierStylePara">Una mujer de 40 a&#241;os acudi&#243; a la consulta refiriendo una historia de 2 a&#241;os de evoluci&#243;n de placas eritematosas y descamativas generalizadas asociadas a lesiones papulosas de peque&#241;o tama&#241;o&#46; En los &#250;ltimos 6 meses hab&#237;a perdido la mayor parte del pelo corporal&#46; En la exploraci&#243;n f&#237;sica presentaba numerosas p&#225;pulas puntiformes querat&#243;sicas foliculares localizadas en tronco y extremidades &#40;fig&#46; 1&#41;&#46; Se observaba tambi&#233;n alopecia difusa no cicatrizal generalizada con numerosas esp&#237;culas foliculares&#46; En la cara se apreciaban lesiones qu&#237;sticas agrupadas&#44; cubiertas por piel de aspecto normal&#44; que hab&#237;an aparecido en el &#250;ltimo mes&#46; Presentaba tambi&#233;n queratodermia palmoplantar&#44; y se palpaban adenopat&#237;as generalizadas&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Varias biopsias cut&#225;neas tomadas de distintas localizaciones presentaban&#44; como caracter&#237;stica com&#250;n&#44; la presencia de densos infiltrados linfocitarios d&#233;rmicos constituidos por c&#233;lulas de tama&#241;o peque&#241;o-interme-dio con n&#250;cleos hipercrom&#225;ticos y cerebriformes con marcada tendencia a la distribuci&#243;n perifolicular y ocasionales linfocitos que infiltraban el epitelio folicular &#40;fig&#46; 2&#41;&#46; Algunos fol&#237;culos se acompa&#241;aban de mucinosis folicular &#40;fig&#46; 3&#41;&#46; Destacaba la presencia de densos infiltrados linfocitarios&#44; semejantes a los perifoliculares&#44; que se localizaban en &#237;ntimo contacto con los ovillos ecrinos con infiltraci&#243;n ocasional del epitelio ductal &#40;fig&#46; 4&#41;&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v96n02-13072216fig01.jpg"></img></p><p class="elsevierStylePara">Fig&#46; 1&#46;&#8212; <span class="elsevierStyleItalic">Caso 1&#46;</span> P&#225;pulas puntiformes querat&#243;sicas foliculares&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v96n02-13072216fig02.jpg"></img></p><p class="elsevierStylePara">Fig&#46; 2&#46;&#8212;Infiltrado linfoide at&#237;pico en el interior de un fol&#237;culo piloso&#46; &#40;Hematoxilina-eosina&#44; &#215;200&#46;&#41;</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v96n02-13072216fig03.jpg"></img></p><p class="elsevierStylePara">Fig&#46; 3&#46;&#8212;Detalle de la mucinosis folicular&#46; &#40;Azul Alci&#225;n pH 2&#44;5&#44; &#215;200&#46;&#41;</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v96n02-13072216fig04.jpg"></img></p><p class="elsevierStylePara">Fig&#46; 4&#46;&#8212;Marcados infiltrados linfocitarios alrededor del ovillo ecrino&#46; &#40;Hematoxilina-eosina&#44; &#215;100&#46;&#41;</p><p class="elsevierStylePara">El estudio anal&#237;tico&#44; incluyendo sistem&#225;tico de sangre&#44; bioqu&#237;mica&#44; coagulaci&#243;n y cuantificaci&#243;n de inmunoglobulinas estaba dentro de los par&#225;metros normales&#46; Se realiz&#243; una tomograf&#237;a computarizada cervicotoracoabdominal que revel&#243; m&#250;ltiples adenopat&#237;as cervicales&#44; supraclaviculares&#44; submandibulares y axilares bilaterales de 1&#44;5 a 2 cm de di&#225;metro&#46; La biopsia de un ganglio puso de manifiesto una infiltraci&#243;n espec&#237;fica linfomatosa por c&#233;lulas CD3&#43; y CD43&#43;&#46; La biopsia de m&#233;dula &#243;sea no revel&#243; infiltraci&#243;n espec&#237;fica&#46; El estudio de gen&#233;tica molecular demostr&#243; reordenamiento clonal del gen del receptor de c&#233;lulas T &#40;TCR-&#41; en la piel y en el ganglio linf&#225;tico&#46;</p><p class="elsevierStylePara">La paciente recibi&#243; tratamiento inicialmente con carmustina &#40;BCNU&#41; y quimioterapia sist&#233;mica con ciclofosfamida&#44; adriamicina&#44; vincristina y prednisona &#40;CHOP&#41; con escasa respuesta y posteriormente con etop&#243;sido&#44; metilprednisolona&#44; citarabina y cisplatino &#40;ESHAP&#41;&#44; con una reducci&#243;n en el tama&#241;o de las adenopat&#237;as&#46; Aproximadamente 2 meses despu&#233;s&#44; debido a la progresi&#243;n de la enfermedad a nivel cut&#225;neo&#44; recibi&#243; tratamiento con ba&#241;o de electrones e interfer&#243;n alfa &#40;IFN-&#41;&#44; con el cual s&#243;lo se consigui&#243; una mejor&#237;a parcial&#46; Un a&#241;o despu&#233;s del diagn&#243;stico&#44; la paciente present&#243; un aumento del tama&#241;o de ambas par&#243;tidas y la biopsia revel&#243; infiltraci&#243;n por linfoma de c&#233;lulas T perif&#233;ricas&#46; La biopsia de m&#233;dula &#243;sea en ese momento no presentaba signos de infiltraci&#243;n tumoral&#46; Un mes despu&#233;s la paciente falleci&#243; por fracaso multiorg&#225;nico&#46; No se realiz&#243; autopsia porque la familia se neg&#243;&#46;</p><span class="elsevierStyleBold">Caso 2</span><p class="elsevierStylePara">Un var&#243;n de 67 a&#241;os refer&#237;a la aparici&#243;n&#44; 10 a&#241;os antes del momento de la consulta&#44; de placas eritema-tosas de aproximadamente 10 &#215; 10 cm de di&#225;metro&#44; bien delimitadas&#44; de superficie abollonada&#44; en las que se apreciaban numerosos quistes y comedones y que hab&#237;an aumentado de forma progresiva de tama&#241;o&#46; Estas placas eran intensamente pruriginosas y se localizaban en la regi&#243;n frontal derecha y en la espalda &#40;fig&#46; 5&#41;&#46; Asimismo presentaba placas eritematosas descamativas&#44; discretamente infiltradas&#44; localizadas en la espalda&#44; ingles y antebrazos&#46; No se palpaban adenopat&#237;as ni visceromegalias&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v96n02-13072216fig05.jpg"></img></p><p class="elsevierStylePara">Fig&#46; 5&#46;&#8212; <span class="elsevierStyleItalic">Caso 2&#46;</span> En el lado derecho de la espalda se observa una placa eritematosa bien delimitada de superficie abollonada en las que se apreciaban numerosos quistes y comedones&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Los hallazgos histol&#243;gicos de las lesiones foliculares con quistes y comedones fueron similares a los descritos en el caso 1&#46; Adem&#225;s&#44; mostraba en algunas biopsias la presencia de una marcada dilataci&#243;n folicular y la presencia de afectaci&#243;n epid&#233;rmica de tipo micosis fungoide en placas en otras&#46;</p><p class="elsevierStylePara">El estudio de extensi&#243;n incluy&#243; anal&#237;tica con sistem&#225;tico de sangre&#44; bioqu&#237;mica&#44; cuantificaci&#243;n de inmunoglobulinas&#44; determinaci&#243;n de 2-microglobulina y lactato deshidrogenasa&#44; serolog&#237;as de virus de la hepatitis B y C&#44; varicela-z&#243;ster&#44; de Epstein-Barr y del herpes simple&#44; inmunofenotipo&#44; reacci&#243;n de Mantoux y radiograf&#237;a de t&#243;rax&#44; siendo todos los resultados normales&#46; El reordenamiento en sangre perif&#233;rica result&#243; negativo para el gen del TCR-&#46;</p><p class="elsevierStylePara">El paciente comenz&#243; tratamiento con psoraleno y luz ultravioleta &#40;PUVA&#41;&#44; a raz&#243;n de tres sesiones por semana &#40;Oxsoral&#233;n 0&#44;6 mg&#47;kg y UVA alcanzando una dosis m&#225;xima de 10 J&#47;cm<span class="elsevierStyleSup">2</span> por sesi&#243;n&#41; e IFN- en dosis de 9 millones subcut&#225;neos tres veces a la semana&#44; con respuesta parcial&#46; En la actualidad el paciente sigue con este tratamiento iniciado hace 16 meses y en ning&#250;n momento se ha visto libre de lesiones&#44; alcanzando s&#243;lo respuestas parciales&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleBold">DISCUSI&#211;N</span></p><p class="elsevierStylePara">La micosis fungoide folicular es una variante poco frecuente de micosis fungoide en la cual los linfocitos at&#237;picos infiltran y rodean los fol&#237;culos pilosos &#40;foliculotropismo&#41; determinando una presentaci&#243;n cl&#237;nica bien definida&#44; con aparici&#243;n de comedones&#44; quistes&#44; hiperqueratosis folicular&#44; alopecia&#44; hiperqueratosis palmoplantar y&#44; ocasionalmente&#44; placas de micosis fungoide cl&#225;sica&#44; aunque no todos los pacientes presentan todas estas alteraciones&#46; Nuestros pacientes presentaban una sintomatolog&#237;a caracter&#237;stica de micosis fungoide folicular con quistes&#44; comedones&#44; lesiones foliculares y alopecia no cicatrizal con intenso prurito&#46; La localizaci&#243;n de estas lesiones en la cara y el cuello se ha considerado caracter&#237;stica<span class="elsevierStyleSup">4&#44;5</span> &#46; Estas lesiones pueden constituir la &#250;nica manifestaci&#243;n cl&#237;nica de la enfermedad&#44; como en el primer caso&#44; o presentar tambi&#233;n lesiones de micosis fungoide cl&#225;sica&#44; como en el segundo caso&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Desde el punto de vista anatomopatol&#243;gico&#44; el dato caracter&#237;stico es la presencia de un infiltrado linfoc&#237;tico at&#237;pico que rodea e infiltra la pared de los fol&#237;culos pilosos&#46; Este infiltrado producir&#237;a cambios foliculares como dilataci&#243;n&#44; formaci&#243;n de quistes y comedones&#46; No existe una definici&#243;n tipificada de la micosis fungoide folicular y la presencia o ausencia de mucina ha sido motivo de debate&#46; Mientras que algunos autores consideran que la micosis fungoide folicular se caracteriza por la ausencia de epidermotropismo o mucinosis folicular<span class="elsevierStyleSup">6-10</span> &#44; se han descrito casos en los que la presencia de dep&#243;sitos de intensidad variable de mucina es un hallazgo asocia-<span class="elsevierStyleSup">4&#44;11-15</span> &#44; incluyendo uno de los primeros casos que sirvieron para acu&#241;ar este t&#233;rmino<span class="elsevierStyleSup">5</span> &#46; Existen autores que defienden la existencia de dos entidades distin-<span class="elsevierStyleSup">9&#44;10</span> &#59; por un lado&#44; la micosis fungoide folicular&#44; que ser&#237;a una variante rara de linfoma cut&#225;neo de c&#233;lulas T caracterizada por la presencia de infiltrados de linfocitos CD4&#43; at&#237;picos alrededor y en el epitelio de los fol&#237;culos pilosos&#44; y&#44; por otro lado&#44; la mucinosis folicular asociada con micosis fungoide&#44; caracterizada por la presencia de dep&#243;sitos de mucina en el epitelio folicular&#44; adem&#225;s de un infiltrado polimorfo de linfocitos y eosin&#243;filos perivascular superficial y profundo m&#225;s intenso alrededor de los fol&#237;culos pilosos&#46; Sin embargo&#44; esta separaci&#243;n parece artificial&#44; ya que entre los dos extremos descritos existe un espectro de pacientes que presentan grados variables de dep&#243;sitos de mucina y de afectaci&#243;n epid&#233;rmica&#46; Van Doorn et al<span class="elsevierStyleSup">4</span> realizaron un estudio de 51 pacientes con caracter&#237;sticas clinicopatol&#243;gicas de micosis fungoide folicular&#46; Todos los pacientes&#44; excepto dos&#44; presentaban dep&#243;sitos de mucina folicular en grado variable asociados a foliculotropismo&#46; El n&#250;mero de linfocitos at&#237;picos que infiltraban el fol&#237;culo no se correlacionaba con la cantidad de mucina depositada&#46; La afectaci&#243;n epid&#233;rmica puede tambi&#233;n encontrarse en los casos de micosis fungoide folicular&#44; aunque por lo general es de poca intensidad&#46; En el estudio de Van Doorn et al<span class="elsevierStyleSup">4</span> &#44; 5 de los 51 pacientes presentaban tanto epidermotropismo como foliculotropismo&#46; No se incluyeron en el estudio 3 pacientes con historia de micosis fungoide cl&#225;sica que desarrollaron lesiones de micosis fungoide folicular&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Histol&#243;gicamente&#44; los 2 pacientes descritos en este trabajo casos presentaban foliculotropismo y los dep&#243;sitos de mucina estaban presentes en mayor o menor grado&#46; La paciente del primer caso presentaba siringotropismo en las cinco biopsias realizadas&#46; La afectaci&#243;n de las gl&#225;ndulas ecrinas en forma de siringotropismo en pacientes con micosis fungoide folicular no es frecuente<span class="elsevierStyleSup">4&#44;16&#44;17</span> &#46;</p><p class="elsevierStylePara">En cuanto a la evoluci&#243;n de la enfermedad&#44; se ha descrito una mala respuesta al tratamiento con mal pron&#243;stico&#46; Algunos autores equiparan el tipo folicular al estadio tumoral de la variante cl&#225;sica<span class="elsevierStyleSup">4</span> &#46; El grupo de estudio de linfomas de la EORTC propone la radioterapia con ba&#241;o de electrones como el tratamiento de elecci&#243;n en los casos de micosis fungoide folicular con o sin mucina<span class="elsevierStyleSup">1</span> &#46;</p><p class="elsevierStylePara">En nuestra opini&#243;n la micosis fungoide folicular se presenta como un espectro cl&#237;nico en el que pueden predominar una u otra lesi&#243;n cl&#237;nica&#44; desde lesiones foliculares hasta quistes o comedones&#44; localizados predominantemente en cabeza y cuello y con hallazgos histol&#243;gicos de infiltrado at&#237;pico fundamentalmente perifolicular e intrafolicular&#46; La presencia de epidermotropismo asociado es variable y no debe condicionar el diagn&#243;stico&#46; La presencia de mucina tampoco es un hecho constante y se trata probablemente de un hallazgo de car&#225;cter reactivo e inespec&#237;fico&#46; Por lo tanto&#44; el dep&#243;sito de mucina no debe descartar el diagn&#243;stico de micosis fungoide folicular&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleItalic">Correspondencia&#58;</span></p><p class="elsevierStylePara">Diana Ruiz-Genao&#46; Servicio de Dermatolog&#237;a&#46; Hospital Universitario de La Princesa&#46; Diego de Le&#243;n&#44; 62&#46; 28006 Madrid&#46; Espa&#241;a&#46; diana&#64;aedv&#46;es</p><p class="elsevierStylePara">Recibido el 1 de septiembre de 2004&#46; Aceptado el 28 de diciembre de 2004&#46;</p>"
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Información del artículo
ISSN: 00017310
Idioma original: Español
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