se ha leído el artículo
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Sólo la reticulosis pagetoide y la micosis fungoide folicular se han considerado en la clasificación de la European Organization for Research on the Treatment of Cancer (EORTC)<span class="elsevierStyleSup">1</span> y de la Organización Mundial de la Salud (OMS)<span class="elsevierStyleSup">3</span> como entidades independientes. La micosis fungoide folicular es una rara variante, caracterizada por la presencia de lesiones foliculares, quistes y comedones característicos, que resultan de la infiltración de los folículos pilosos por las células neoplásicas. La posibilidad de que existan depósitos de mucina foliculares asociados o que su presencia excluya el diagnóstico ha supuesto un motivo de debate en la literatura médica. Se presentan 2 casos de micosis fungoide que clínicamente presentan lesiones foliculares y que histológicamente se caracterizaban por foliculotropismo y grados variables de depósitos de mucina.</p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleBold">DESCRIPCIÓN DE LOS CASOS</span></p><span class="elsevierStyleBold">Caso 1</span><p class="elsevierStylePara">Una mujer de 40 años acudió a la consulta refiriendo una historia de 2 años de evolución de placas eritematosas y descamativas generalizadas asociadas a lesiones papulosas de pequeño tamaño. En los últimos 6 meses había perdido la mayor parte del pelo corporal. En la exploración física presentaba numerosas pápulas puntiformes queratósicas foliculares localizadas en tronco y extremidades (fig. 1). Se observaba también alopecia difusa no cicatrizal generalizada con numerosas espículas foliculares. En la cara se apreciaban lesiones quísticas agrupadas, cubiertas por piel de aspecto normal, que habían aparecido en el último mes. Presentaba también queratodermia palmoplantar, y se palpaban adenopatías generalizadas.</p><p class="elsevierStylePara">Varias biopsias cutáneas tomadas de distintas localizaciones presentaban, como característica común, la presencia de densos infiltrados linfocitarios dérmicos constituidos por células de tamaño pequeño-interme-dio con núcleos hipercromáticos y cerebriformes con marcada tendencia a la distribución perifolicular y ocasionales linfocitos que infiltraban el epitelio folicular (fig. 2). Algunos folículos se acompañaban de mucinosis folicular (fig. 3). Destacaba la presencia de densos infiltrados linfocitarios, semejantes a los perifoliculares, que se localizaban en íntimo contacto con los ovillos ecrinos con infiltración ocasional del epitelio ductal (fig. 4).</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v96n02-13072216fig01.jpg"></img></p><p class="elsevierStylePara">Fig. 1.— <span class="elsevierStyleItalic">Caso 1.</span> Pápulas puntiformes queratósicas foliculares.</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v96n02-13072216fig02.jpg"></img></p><p class="elsevierStylePara">Fig. 2.—Infiltrado linfoide atípico en el interior de un folículo piloso. (Hematoxilina-eosina, ×200.)</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v96n02-13072216fig03.jpg"></img></p><p class="elsevierStylePara">Fig. 3.—Detalle de la mucinosis folicular. (Azul Alcián pH 2,5, ×200.)</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v96n02-13072216fig04.jpg"></img></p><p class="elsevierStylePara">Fig. 4.—Marcados infiltrados linfocitarios alrededor del ovillo ecrino. (Hematoxilina-eosina, ×100.)</p><p class="elsevierStylePara">El estudio analítico, incluyendo sistemático de sangre, bioquímica, coagulación y cuantificación de inmunoglobulinas estaba dentro de los parámetros normales. Se realizó una tomografía computarizada cervicotoracoabdominal que reveló múltiples adenopatías cervicales, supraclaviculares, submandibulares y axilares bilaterales de 1,5 a 2 cm de diámetro. La biopsia de un ganglio puso de manifiesto una infiltración específica linfomatosa por células CD3+ y CD43+. La biopsia de médula ósea no reveló infiltración específica. El estudio de genética molecular demostró reordenamiento clonal del gen del receptor de células T (TCR-) en la piel y en el ganglio linfático.</p><p class="elsevierStylePara">La paciente recibió tratamiento inicialmente con carmustina (BCNU) y quimioterapia sistémica con ciclofosfamida, adriamicina, vincristina y prednisona (CHOP) con escasa respuesta y posteriormente con etopósido, metilprednisolona, citarabina y cisplatino (ESHAP), con una reducción en el tamaño de las adenopatías. Aproximadamente 2 meses después, debido a la progresión de la enfermedad a nivel cutáneo, recibió tratamiento con baño de electrones e interferón alfa (IFN-), con el cual sólo se consiguió una mejoría parcial. Un año después del diagnóstico, la paciente presentó un aumento del tamaño de ambas parótidas y la biopsia reveló infiltración por linfoma de células T periféricas. La biopsia de médula ósea en ese momento no presentaba signos de infiltración tumoral. Un mes después la paciente falleció por fracaso multiorgánico. No se realizó autopsia porque la familia se negó.</p><span class="elsevierStyleBold">Caso 2</span><p class="elsevierStylePara">Un varón de 67 años refería la aparición, 10 años antes del momento de la consulta, de placas eritema-tosas de aproximadamente 10 × 10 cm de diámetro, bien delimitadas, de superficie abollonada, en las que se apreciaban numerosos quistes y comedones y que habían aumentado de forma progresiva de tamaño. Estas placas eran intensamente pruriginosas y se localizaban en la región frontal derecha y en la espalda (fig. 5). Asimismo presentaba placas eritematosas descamativas, discretamente infiltradas, localizadas en la espalda, ingles y antebrazos. No se palpaban adenopatías ni visceromegalias.</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v96n02-13072216fig05.jpg"></img></p><p class="elsevierStylePara">Fig. 5.— <span class="elsevierStyleItalic">Caso 2.</span> En el lado derecho de la espalda se observa una placa eritematosa bien delimitada de superficie abollonada en las que se apreciaban numerosos quistes y comedones.</p><p class="elsevierStylePara">Los hallazgos histológicos de las lesiones foliculares con quistes y comedones fueron similares a los descritos en el caso 1. Además, mostraba en algunas biopsias la presencia de una marcada dilatación folicular y la presencia de afectación epidérmica de tipo micosis fungoide en placas en otras.</p><p class="elsevierStylePara">El estudio de extensión incluyó analítica con sistemático de sangre, bioquímica, cuantificación de inmunoglobulinas, determinación de 2-microglobulina y lactato deshidrogenasa, serologías de virus de la hepatitis B y C, varicela-zóster, de Epstein-Barr y del herpes simple, inmunofenotipo, reacción de Mantoux y radiografía de tórax, siendo todos los resultados normales. El reordenamiento en sangre periférica resultó negativo para el gen del TCR-.</p><p class="elsevierStylePara">El paciente comenzó tratamiento con psoraleno y luz ultravioleta (PUVA), a razón de tres sesiones por semana (Oxsoralén 0,6 mg/kg y UVA alcanzando una dosis máxima de 10 J/cm<span class="elsevierStyleSup">2</span> por sesión) e IFN- en dosis de 9 millones subcutáneos tres veces a la semana, con respuesta parcial. En la actualidad el paciente sigue con este tratamiento iniciado hace 16 meses y en ningún momento se ha visto libre de lesiones, alcanzando sólo respuestas parciales.</p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleBold">DISCUSIÓN</span></p><p class="elsevierStylePara">La micosis fungoide folicular es una variante poco frecuente de micosis fungoide en la cual los linfocitos atípicos infiltran y rodean los folículos pilosos (foliculotropismo) determinando una presentación clínica bien definida, con aparición de comedones, quistes, hiperqueratosis folicular, alopecia, hiperqueratosis palmoplantar y, ocasionalmente, placas de micosis fungoide clásica, aunque no todos los pacientes presentan todas estas alteraciones. Nuestros pacientes presentaban una sintomatología característica de micosis fungoide folicular con quistes, comedones, lesiones foliculares y alopecia no cicatrizal con intenso prurito. La localización de estas lesiones en la cara y el cuello se ha considerado característica<span class="elsevierStyleSup">4,5</span> . Estas lesiones pueden constituir la única manifestación clínica de la enfermedad, como en el primer caso, o presentar también lesiones de micosis fungoide clásica, como en el segundo caso.</p><p class="elsevierStylePara">Desde el punto de vista anatomopatológico, el dato característico es la presencia de un infiltrado linfocítico atípico que rodea e infiltra la pared de los folículos pilosos. Este infiltrado produciría cambios foliculares como dilatación, formación de quistes y comedones. No existe una definición tipificada de la micosis fungoide folicular y la presencia o ausencia de mucina ha sido motivo de debate. Mientras que algunos autores consideran que la micosis fungoide folicular se caracteriza por la ausencia de epidermotropismo o mucinosis folicular<span class="elsevierStyleSup">6-10</span> , se han descrito casos en los que la presencia de depósitos de intensidad variable de mucina es un hallazgo asocia-<span class="elsevierStyleSup">4,11-15</span> , incluyendo uno de los primeros casos que sirvieron para acuñar este término<span class="elsevierStyleSup">5</span> . Existen autores que defienden la existencia de dos entidades distin-<span class="elsevierStyleSup">9,10</span> ; por un lado, la micosis fungoide folicular, que sería una variante rara de linfoma cutáneo de células T caracterizada por la presencia de infiltrados de linfocitos CD4+ atípicos alrededor y en el epitelio de los folículos pilosos, y, por otro lado, la mucinosis folicular asociada con micosis fungoide, caracterizada por la presencia de depósitos de mucina en el epitelio folicular, además de un infiltrado polimorfo de linfocitos y eosinófilos perivascular superficial y profundo más intenso alrededor de los folículos pilosos. Sin embargo, esta separación parece artificial, ya que entre los dos extremos descritos existe un espectro de pacientes que presentan grados variables de depósitos de mucina y de afectación epidérmica. Van Doorn et al<span class="elsevierStyleSup">4</span> realizaron un estudio de 51 pacientes con características clinicopatológicas de micosis fungoide folicular. Todos los pacientes, excepto dos, presentaban depósitos de mucina folicular en grado variable asociados a foliculotropismo. El número de linfocitos atípicos que infiltraban el folículo no se correlacionaba con la cantidad de mucina depositada. La afectación epidérmica puede también encontrarse en los casos de micosis fungoide folicular, aunque por lo general es de poca intensidad. En el estudio de Van Doorn et al<span class="elsevierStyleSup">4</span> , 5 de los 51 pacientes presentaban tanto epidermotropismo como foliculotropismo. No se incluyeron en el estudio 3 pacientes con historia de micosis fungoide clásica que desarrollaron lesiones de micosis fungoide folicular.</p><p class="elsevierStylePara">Histológicamente, los 2 pacientes descritos en este trabajo casos presentaban foliculotropismo y los depósitos de mucina estaban presentes en mayor o menor grado. La paciente del primer caso presentaba siringotropismo en las cinco biopsias realizadas. La afectación de las glándulas ecrinas en forma de siringotropismo en pacientes con micosis fungoide folicular no es frecuente<span class="elsevierStyleSup">4,16,17</span> .</p><p class="elsevierStylePara">En cuanto a la evolución de la enfermedad, se ha descrito una mala respuesta al tratamiento con mal pronóstico. Algunos autores equiparan el tipo folicular al estadio tumoral de la variante clásica<span class="elsevierStyleSup">4</span> . El grupo de estudio de linfomas de la EORTC propone la radioterapia con baño de electrones como el tratamiento de elección en los casos de micosis fungoide folicular con o sin mucina<span class="elsevierStyleSup">1</span> .</p><p class="elsevierStylePara">En nuestra opinión la micosis fungoide folicular se presenta como un espectro clínico en el que pueden predominar una u otra lesión clínica, desde lesiones foliculares hasta quistes o comedones, localizados predominantemente en cabeza y cuello y con hallazgos histológicos de infiltrado atípico fundamentalmente perifolicular e intrafolicular. La presencia de epidermotropismo asociado es variable y no debe condicionar el diagnóstico. La presencia de mucina tampoco es un hecho constante y se trata probablemente de un hallazgo de carácter reactivo e inespecífico. Por lo tanto, el depósito de mucina no debe descartar el diagnóstico de micosis fungoide folicular.</p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleItalic">Correspondencia:</span></p><p class="elsevierStylePara">Diana Ruiz-Genao. Servicio de Dermatología. Hospital Universitario de La Princesa. Diego de León, 62. 28006 Madrid. España. diana@aedv.es</p><p class="elsevierStylePara">Recibido el 1 de septiembre de 2004. 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We describe two cases of follicular mycosis fungoides with follicular mucinosis and with varying degrees of associated epidermotropism." ] ] "multimedia" => array:10 [ 0 => array:8 [ "identificador" => "fig1" "etiqueta" => "Fig. 1" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "copyright" => "Elsevier España" "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "103v96n02-13072216fig01.jpg" "Alto" => 743 "Ancho" => 1141 "Tamanyo" => 92264 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "— Caso 1. Pápulas puntiformes queratósicas foliculares." ] ] 1 => array:8 [ "identificador" => "fig2" "etiqueta" => "Fig. 2" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "copyright" => "Elsevier España" "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "103v96n02-13072216fig02.jpg" "Alto" => 911 "Ancho" => 1141 "Tamanyo" => 103335 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "—Infiltrado linfoide atípico en el interior de un folículo piloso. 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2019 Septiembre | 3 | 2 | 5 |
2019 Agosto | 0 | 1 | 1 |
2019 Julio | 0 | 21 | 21 |
2019 Junio | 9 | 18 | 27 |
2019 Mayo | 2 | 55 | 57 |
2019 Abril | 1 | 17 | 18 |
2019 Marzo | 1 | 12 | 13 |
2019 Febrero | 1 | 4 | 5 |
2019 Enero | 1 | 11 | 12 |
2018 Diciembre | 4 | 1 | 5 |
2018 Noviembre | 8 | 1 | 9 |
2018 Octubre | 22 | 2 | 24 |
2018 Septiembre | 7 | 0 | 7 |
2018 Agosto | 0 | 1 | 1 |
2018 Julio | 1 | 0 | 1 |
2018 Junio | 0 | 2 | 2 |
2018 Abril | 0 | 3 | 3 |
2018 Marzo | 23 | 4 | 27 |
2018 Febrero | 54 | 7 | 61 |
2018 Enero | 70 | 9 | 79 |
2017 Diciembre | 65 | 16 | 81 |
2017 Noviembre | 64 | 9 | 73 |
2017 Octubre | 52 | 9 | 61 |
2017 Septiembre | 45 | 11 | 56 |
2017 Agosto | 58 | 5 | 63 |
2017 Julio | 68 | 13 | 81 |
2017 Junio | 62 | 26 | 88 |
2017 Mayo | 81 | 10 | 91 |
2017 Abril | 50 | 23 | 73 |
2017 Marzo | 87 | 23 | 110 |
2017 Febrero | 147 | 19 | 166 |
2017 Enero | 44 | 11 | 55 |
2016 Diciembre | 60 | 13 | 73 |
2016 Noviembre | 103 | 29 | 132 |
2016 Octubre | 116 | 32 | 148 |
2016 Septiembre | 188 | 29 | 217 |
2016 Agosto | 96 | 34 | 130 |
2016 Julio | 57 | 37 | 94 |
2016 Junio | 8 | 26 | 34 |
2016 Mayo | 5 | 18 | 23 |
2016 Abril | 4 | 1 | 5 |
2016 Marzo | 5 | 4 | 9 |
2016 Febrero | 7 | 6 | 13 |
2016 Enero | 7 | 40 | 47 |
2015 Diciembre | 17 | 38 | 55 |
2015 Noviembre | 38 | 37 | 75 |
2015 Octubre | 67 | 36 | 103 |
2015 Septiembre | 18 | 29 | 47 |
2015 Agosto | 9 | 0 | 9 |
2015 Julio | 164 | 5 | 169 |
2015 Junio | 98 | 15 | 113 |
2015 Mayo | 113 | 19 | 132 |
2015 Abril | 113 | 17 | 130 |
2015 Marzo | 111 | 13 | 124 |
2015 Febrero | 102 | 7 | 109 |
2015 Enero | 87 | 14 | 101 |
2014 Diciembre | 104 | 12 | 116 |
2014 Noviembre | 110 | 7 | 117 |
2014 Octubre | 143 | 16 | 159 |
2014 Septiembre | 107 | 25 | 132 |
2014 Agosto | 98 | 25 | 123 |
2014 Julio | 95 | 32 | 127 |
2014 Junio | 123 | 20 | 143 |
2014 Mayo | 119 | 18 | 137 |
2014 Abril | 96 | 12 | 108 |
2014 Marzo | 75 | 21 | 96 |
2014 Febrero | 83 | 17 | 100 |
2014 Enero | 79 | 16 | 95 |
2013 Diciembre | 86 | 16 | 102 |
2013 Noviembre | 78 | 17 | 95 |
2013 Octubre | 83 | 40 | 123 |
2013 Septiembre | 90 | 49 | 139 |
2013 Agosto | 88 | 55 | 143 |
2013 Julio | 83 | 84 | 167 |
2013 Junio | 62 | 84 | 146 |
2013 Mayo | 71 | 97 | 168 |
2013 Abril | 83 | 49 | 132 |
2013 Marzo | 69 | 15 | 84 |
2013 Febrero | 92 | 13 | 105 |
2013 Enero | 81 | 10 | 91 |
2012 Diciembre | 66 | 6 | 72 |
2012 Noviembre | 35 | 8 | 43 |
2012 Octubre | 47 | 2 | 49 |
2012 Septiembre | 13 | 3 | 16 |
2012 Agosto | 1 | 0 | 1 |
2011 Mayo | 5 | 0 | 5 |
2011 Abril | 9 | 0 | 9 |
2011 Marzo | 8 | 0 | 8 |
2011 Febrero | 22 | 0 | 22 |
2011 Enero | 15 | 0 | 15 |
2010 Diciembre | 17 | 0 | 17 |
2010 Noviembre | 17 | 0 | 17 |
2010 Octubre | 34 | 0 | 34 |
2010 Septiembre | 7 | 0 | 7 |
2010 Agosto | 24 | 0 | 24 |
2010 Julio | 21 | 0 | 21 |
2010 Junio | 21 | 0 | 21 |
2010 Mayo | 13 | 0 | 13 |
2010 Abril | 26 | 0 | 26 |
2010 Marzo | 16 | 0 | 16 |
2010 Febrero | 8 | 0 | 8 |
2010 Enero | 4 | 0 | 4 |
2009 Diciembre | 15 | 0 | 15 |
2009 Noviembre | 47 | 0 | 47 |
2009 Octubre | 30 | 0 | 30 |
2009 Septiembre | 30 | 0 | 30 |
2009 Agosto | 27 | 0 | 27 |
2009 Julio | 21 | 0 | 21 |
2009 Junio | 17 | 0 | 17 |
2009 Mayo | 21 | 0 | 21 |
2009 Abril | 15 | 0 | 15 |
2009 Marzo | 2 | 0 | 2 |
2009 Febrero | 3 | 0 | 3 |
2009 Enero | 2 | 0 | 2 |
2008 Diciembre | 3 | 0 | 3 |
2008 Noviembre | 8 | 0 | 8 |
2008 Octubre | 10 | 0 | 10 |
2008 Septiembre | 12 | 0 | 12 |
2008 Agosto | 10 | 0 | 10 |
2008 Julio | 12 | 0 | 12 |
2008 Junio | 27 | 0 | 27 |
2008 Mayo | 32 | 0 | 32 |
2008 Abril | 9 | 0 | 9 |
2008 Marzo | 1 | 0 | 1 |
2008 Febrero | 1 | 0 | 1 |
2007 Diciembre | 2 | 0 | 2 |
2007 Noviembre | 2 | 0 | 2 |
2007 Octubre | 4 | 0 | 4 |
2007 Septiembre | 5 | 0 | 5 |
2007 Agosto | 2 | 0 | 2 |
2007 Junio | 1 | 0 | 1 |
2007 Mayo | 1 | 0 | 1 |
2007 Abril | 1 | 0 | 1 |
2007 Marzo | 3 | 0 | 3 |
2007 Febrero | 1 | 0 | 1 |