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T&#237;picamente las lesiones curan dejando &#225;reas atr&#243;ficas deprimidas&#44; aunque tambi&#233;n se han observado casos de ulceraci&#243;n y calcificaci&#243;n<span class="elsevierStyleSup">1</span> &#46; Generalmente se presenta en mujeres de edad media&#44; y se han comunicado algunos casos en edad pedi&#225;trica<span class="elsevierStyleSup">4</span> &#46; Se presenta un caso de PL en un var&#243;n de 13 a&#241;os de edad&#44; y se revisan las caracter&#237;sticas de esta entidad en la infancia&#46;</p><p class="elsevierStylePara">DESCRIPCI&#211;N DEL CASO</p><p class="elsevierStylePara">Un var&#243;n&#44; de origen mexicano&#44; adoptado&#44; por lo que no se conocen sus antecedentes familiares y entre cuyos antecedentes personales destaca la presencia de una betatalasemia minor&#44; hab&#237;a presentado a los 4 a&#241;os de edad lesiones faciales que fueron diagnosticadas de LED cr&#243;nico&#46; Los padres hab&#237;an rechazado tratamiento&#44; y no se realiz&#243; seguimiento cl&#237;nico&#46; A los 13 a&#241;os consult&#243; por la aparici&#243;n desde hac&#237;a un a&#241;o&#44; en t&#243;rax y brazos&#44; de lesiones redondeadas&#44; profundas&#44; dolorosas a la palpaci&#243;n&#46; Negaba fiebre&#44; artralgias&#44; aftas orales u otra sintomatolog&#237;a asociada&#46; A la exploraci&#243;n se observaba la presencia&#44; en cara anterior del t&#243;rax y parte proximal de extremidades superiores&#44; con car&#225;cter bilateral y tendencia sim&#233;trica&#44; de n&#243;dulos redondeados&#44; bien delimitados&#44; cubiertos unos de piel de coloraci&#243;n normal o rosada&#44; con discreta depresi&#243;n superficial y otros por piel eritematosa viol&#225;cea&#44; con escamas adheridas en su parte central &#40;fig&#46; 1&#41;&#46; En la regi&#243;n facial se apreciaban placas redondeadas&#44; con borde edematoso eritematoso viol&#225;ceo y centro discretamente atr&#243;fico con gruesa escama adherida y tapones c&#243;rneos &#40;fig&#46; 2&#41;&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v95n10-13069649fig01.jpg"></img></p><p class="elsevierStylePara">Fig&#46; 1&#46;&#8212;N&#243;dulos en parte proximal de brazos&#44; cubiertos por piel rosado-viol&#225;cea&#44; con fina escama y zonas atr&#243;ficas deprimidas residuales&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v95n10-13069649fig02.jpg"></img></p><p class="elsevierStylePara">Fig&#46; 2&#46;&#8212;Placas redondeadas eritematosas viol&#225;ceas de borde edematoso y centro atr&#243;fico con gruesa escama gris&#225;cea y tapones c&#243;rneos en regi&#243;n malar&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Se realiz&#243; estudio histol&#243;gico de las lesiones de brazo y cara&#46; La lesi&#243;n del brazo mostr&#243;&#44; bajo una epidermis de aspecto normal&#44; un infiltrado linfohistiocitario en septos y l&#243;bulos&#44; con extensi&#243;n a dermis profunda&#46; En los l&#243;bulos se formaban acumulaciones de linfocitos que simulaban centros foliculares&#46; Tambi&#233;n se observaba discreta necrosis hialina de la grasa y dep&#243;sito de mucina &#40;fig&#46; 3&#41;&#46; La biopsia facial present&#243; afectaci&#243;n t&#237;pica de LED&#44; con hiperqueratosis folicular&#44; degeneraci&#243;n hidr&#243;pica de la basal y un infiltrado linfohistiocitario parcheado en dermis de predominio perivascular y perianexial&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v95n10-13069649fig03.jpg"></img></p><p class="elsevierStylePara">Fig&#46; 3&#46;&#8212;Infiltrado linfohistiocitario en septos y l&#243;bulos con formaci&#243;n de centros foliculares en los l&#243;bulos y dep&#243;sito discreto de mucina&#46; &#40;Hematoxilina-eosina&#44; &#215;40&#46;&#41;</p><p class="elsevierStylePara">Se solicitaron hemograma&#44; velocidad de sedimentaci&#243;n globular &#40;VSG&#41;&#44; bioqu&#237;mica s&#233;rica completa&#44; C3&#44; C4&#44; sistem&#225;tico y sedimento de orina&#44; que resultaron normales&#46; El proteinograma mostr&#243; hipergammaglobulinemia policlonal &#40;15&#44;5 g&#47;l&#41;&#46; Los anticuerpos antinucleares &#40;ANA&#41; resultaron positivos a t&#237;tulo de 1&#47;320&#44; con patr&#243;n moteado&#44; siendo los anticuerpos anti-ADNn negativos&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Con el diagn&#243;stico de paniculitis l&#250;pica asociada a LED se propuso un tratamiento con corticoides t&#243;picos potentes&#44; que se desestim&#243; por parte de su familia&#46; El paciente no volvi&#243; a acudir a consulta&#46;</p><p class="elsevierStylePara">DISCUSI&#211;N</p><p class="elsevierStylePara">El LEP o paniculitis l&#250;pica es una manifestaci&#243;n poco frecuente del lupus eritematoso&#44; que afecta a alrededor del 2-5 &#37; de los pacientes<span class="elsevierStyleSup">1</span> &#46; Generalmente se presenta en mujeres de edad media&#44; y se estima una frecuencia de 4 mujeres por cada var&#243;n <span class="elsevierStyleSup">4</span> &#46; Cerimele <span class="elsevierStyleSup">5</span> &#44; en 1970&#44; describi&#243; el primer caso de paniculitis l&#250;pica en edad pedi&#225;trica&#46; Desde entonces se han comunicado 17 casos en pacientes menores de 14 a&#241;os &#40;tabla 1&#41; <span class="elsevierStyleSup">6-20</span> &#46; En la literatura japonesa se ha estimado que el 1 &#37; de los pacientes con paniculitis l&#250;pica se encuentran en edad pedi&#225;trica <span class="elsevierStyleSup">15</span> &#46; La sintomatolog&#237;a en la infancia se superpone con la edad adulta&#44; persistiendo su predominio por el sexo femenino&#44; aunque en menor proporci&#243;n &#40;2 mujeres&#58; 1 var&#243;n&#41; &#40;tabla 1&#41;&#46; En adultos se ha calculado que el 33 &#37; de la paniculitis l&#250;pica se asocian a LED y el 10 &#37; a LES <span class="elsevierStyleSup">4</span> &#46; Por su parte&#44; en la edad pedi&#225;trica estas asociaciones son m&#225;s frecuentes&#44; observ&#225;ndose LED en el 63 &#37; de los casos y LES en el 16 &#37; &#40;tabla 1&#41;&#46; Se ha comunicado un &#250;nico caso asociado a lupus eritematoso neonatal <span class="elsevierStyleSup">17</span> y otro asociado a un s&#237;ndrome antifosfolip&#237;dico <span class="elsevierStyleSup">19</span> &#46; Los ANA resultaron positivos en 8 de los 18 pacientes descritos&#44; incluido el nuestro&#44; lo que representa el 44&#44;4 &#37; de los casos y los anti-ADNn en dos&#44; lo que supone &#250;nicamente el 11 &#37; de los casos&#46; En nuestro paciente se ob-temente aparecen agregados linfoides conocidos serva la asociaci&#243;n de LED y paniculitis l&#250;pica&#46; En al-como centros foliculares&#46; Este infiltrado se extiende a gunas ocasiones se ha observado un d&#233;ficit de com-la dermis profunda&#46; Con frecuencia hay necrosis hialiplemento&#44; tanto en ni&#241;os <span class="elsevierStyleSup">11&#44;14</span> como en adultos <span class="elsevierStyleSup"> 21&#44;22</span> &#44; que na de la grasa&#44; edema y dep&#243;sito de mucina en los sep-se asocia a una paniculitis l&#250;pica de inicio precoz y tos y en la dermis profunda&#46; En lesiones antiguas puecon presencia de lesiones generalizadas <span class="elsevierStyleSup">21</span> &#46;</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v95n10-13069649tab04.gif"></img></p><p class="elsevierStylePara">TABLA 1&#46; CASOS DE PANICULITIS L&#218;PICA EN MENORES DE 14 A&#209;OS</p><p class="elsevierStylePara">La histolog&#237;a es caracter&#237;stica&#59; se observa un infil-normal o mostrar cambios de LED<span class="elsevierStyleSup">23</span> &#46; La presencia de trado linfocitario en septos y l&#243;bulos&#44; donde frecuen-degeneraci&#243;n hialina&#44; focos de calcificaci&#243;n y agregados linfoides se considera tan caracter&#237;stica que permite el diagn&#243;stico de LEP&#44; aun en ausencia de cambios epid&#233;rmicos<span class="elsevierStyleSup">24&#44;25</span> &#46;</p><p class="elsevierStylePara">En la infancia&#44; el diagn&#243;stico diferencial debe establecerse fundamentalmente con el eritema nudoso y la poliarteritis nudosa<span class="elsevierStyleSup">26</span> &#44; que se establecer&#225; sobre todo en funci&#243;n de criterios histol&#243;gicos&#46; El eritema nudoso es una paniculitis septal sin vasculitis en la que los n&#243;dulos tienden a localizarse en cara anterior de piernas&#44; siguen una evoluci&#243;n contusiforme y tienden a resolverse sin cicatriz&#46; La poliarteritis nudosa es una vasculitis necrosante de arterias de mediano calibre&#44; que cl&#237;nicamente se caracteriza por una tendencia de los n&#243;dulos a disponerse de modo lineal y por acompa&#241;arse de <span class="elsevierStyleItalic">livedo reticularis</span> &#46; Al diagn&#243;stico diferencial contribuye la sintomatolog&#237;a general acompa&#241;ante en cada caso&#44; as&#237; como los hallazgos serol&#243;gicos&#46;</p><p class="elsevierStylePara">El tratamiento del lupus profundo suele presentar mayores dificultades que otras formas de lupus cut&#225;neo&#46; En edad pedi&#225;trica los tratamientos m&#225;s utilizados han sido los corticoides y los antimal&#225;ricos&#46; Se han utilizado corticoides t&#243;picos potentes&#44; incluso en oclusi&#243;n&#44; intralesionales y sist&#233;micos&#46; Los antimal&#225;ricos&#44; tanto cloroquina como hidroxicloroquina&#44; han demostrado su utilidad y seguridad en el tratamiento&#44; y no se han encontrado en la edad pedi&#225;trica m&#225;s efectos secundarios que en los adultos<span class="elsevierStyleSup">14</span> &#46; En algunos casos tambi&#233;n se ha utilizado la talidomida&#44; la azatioprina&#44; la ciclofosfamida&#44; la ciclosporina y el micofenolato mofetilo&#44; as&#237; como cirug&#237;a reconstructiva de las lesiones residuales &#40;tabla 1&#41;&#46; En los pacientes no pedi&#225;tricos refractarios se han utilizado adem&#225;s otros tratamientos como la dapsona<span class="elsevierStyleSup">27</span> &#46;</p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleItalic">Correspondencia&#58;</span></p><p class="elsevierStylePara">Yolanda Hidalgo&#46; Hermanos Soria&#44; 3&#44; 3&#46;&#186; izqda&#46; 33400 Avil&#233;s&#46; Asturias&#46; Espa&#241;a&#46; yhidalgog&#64;yahoo&#46;es</p><p class="elsevierStylePara">Recibido el 26 de abril de 2004&#46; Aceptado el 6 de octubre de 2004&#46;</p><p class="elsevierStylePara">&#160;</p>"
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Paniculitis lúpica en un niño con lupus discoide crónico
Lupus panniculitis in a boy with chronic discoid lupus
Yolanda Hidalgoa, Santiago Gómeza, José Antonio Manjóna, María López-Escobara, Cayetana Maldonadoa, Tomás Solerb, Narciso Péreza
a Servicio de Dermatología. Hospital Central de Asturias. Oviedo. España.
b Servicio de Anatomía Patológica. Hospital Central de Asturias. Oviedo. España
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T&#237;picamente las lesiones curan dejando &#225;reas atr&#243;ficas deprimidas&#44; aunque tambi&#233;n se han observado casos de ulceraci&#243;n y calcificaci&#243;n<span class="elsevierStyleSup">1</span> &#46; Generalmente se presenta en mujeres de edad media&#44; y se han comunicado algunos casos en edad pedi&#225;trica<span class="elsevierStyleSup">4</span> &#46; Se presenta un caso de PL en un var&#243;n de 13 a&#241;os de edad&#44; y se revisan las caracter&#237;sticas de esta entidad en la infancia&#46;</p><p class="elsevierStylePara">DESCRIPCI&#211;N DEL CASO</p><p class="elsevierStylePara">Un var&#243;n&#44; de origen mexicano&#44; adoptado&#44; por lo que no se conocen sus antecedentes familiares y entre cuyos antecedentes personales destaca la presencia de una betatalasemia minor&#44; hab&#237;a presentado a los 4 a&#241;os de edad lesiones faciales que fueron diagnosticadas de LED cr&#243;nico&#46; Los padres hab&#237;an rechazado tratamiento&#44; y no se realiz&#243; seguimiento cl&#237;nico&#46; A los 13 a&#241;os consult&#243; por la aparici&#243;n desde hac&#237;a un a&#241;o&#44; en t&#243;rax y brazos&#44; de lesiones redondeadas&#44; profundas&#44; dolorosas a la palpaci&#243;n&#46; Negaba fiebre&#44; artralgias&#44; aftas orales u otra sintomatolog&#237;a asociada&#46; A la exploraci&#243;n se observaba la presencia&#44; en cara anterior del t&#243;rax y parte proximal de extremidades superiores&#44; con car&#225;cter bilateral y tendencia sim&#233;trica&#44; de n&#243;dulos redondeados&#44; bien delimitados&#44; cubiertos unos de piel de coloraci&#243;n normal o rosada&#44; con discreta depresi&#243;n superficial y otros por piel eritematosa viol&#225;cea&#44; con escamas adheridas en su parte central &#40;fig&#46; 1&#41;&#46; En la regi&#243;n facial se apreciaban placas redondeadas&#44; con borde edematoso eritematoso viol&#225;ceo y centro discretamente atr&#243;fico con gruesa escama adherida y tapones c&#243;rneos &#40;fig&#46; 2&#41;&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v95n10-13069649fig01.jpg"></img></p><p class="elsevierStylePara">Fig&#46; 1&#46;&#8212;N&#243;dulos en parte proximal de brazos&#44; cubiertos por piel rosado-viol&#225;cea&#44; con fina escama y zonas atr&#243;ficas deprimidas residuales&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v95n10-13069649fig02.jpg"></img></p><p class="elsevierStylePara">Fig&#46; 2&#46;&#8212;Placas redondeadas eritematosas viol&#225;ceas de borde edematoso y centro atr&#243;fico con gruesa escama gris&#225;cea y tapones c&#243;rneos en regi&#243;n malar&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Se realiz&#243; estudio histol&#243;gico de las lesiones de brazo y cara&#46; La lesi&#243;n del brazo mostr&#243;&#44; bajo una epidermis de aspecto normal&#44; un infiltrado linfohistiocitario en septos y l&#243;bulos&#44; con extensi&#243;n a dermis profunda&#46; En los l&#243;bulos se formaban acumulaciones de linfocitos que simulaban centros foliculares&#46; Tambi&#233;n se observaba discreta necrosis hialina de la grasa y dep&#243;sito de mucina &#40;fig&#46; 3&#41;&#46; La biopsia facial present&#243; afectaci&#243;n t&#237;pica de LED&#44; con hiperqueratosis folicular&#44; degeneraci&#243;n hidr&#243;pica de la basal y un infiltrado linfohistiocitario parcheado en dermis de predominio perivascular y perianexial&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v95n10-13069649fig03.jpg"></img></p><p class="elsevierStylePara">Fig&#46; 3&#46;&#8212;Infiltrado linfohistiocitario en septos y l&#243;bulos con formaci&#243;n de centros foliculares en los l&#243;bulos y dep&#243;sito discreto de mucina&#46; &#40;Hematoxilina-eosina&#44; &#215;40&#46;&#41;</p><p class="elsevierStylePara">Se solicitaron hemograma&#44; velocidad de sedimentaci&#243;n globular &#40;VSG&#41;&#44; bioqu&#237;mica s&#233;rica completa&#44; C3&#44; C4&#44; sistem&#225;tico y sedimento de orina&#44; que resultaron normales&#46; El proteinograma mostr&#243; hipergammaglobulinemia policlonal &#40;15&#44;5 g&#47;l&#41;&#46; Los anticuerpos antinucleares &#40;ANA&#41; resultaron positivos a t&#237;tulo de 1&#47;320&#44; con patr&#243;n moteado&#44; siendo los anticuerpos anti-ADNn negativos&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Con el diagn&#243;stico de paniculitis l&#250;pica asociada a LED se propuso un tratamiento con corticoides t&#243;picos potentes&#44; que se desestim&#243; por parte de su familia&#46; El paciente no volvi&#243; a acudir a consulta&#46;</p><p class="elsevierStylePara">DISCUSI&#211;N</p><p class="elsevierStylePara">El LEP o paniculitis l&#250;pica es una manifestaci&#243;n poco frecuente del lupus eritematoso&#44; que afecta a alrededor del 2-5 &#37; de los pacientes<span class="elsevierStyleSup">1</span> &#46; Generalmente se presenta en mujeres de edad media&#44; y se estima una frecuencia de 4 mujeres por cada var&#243;n <span class="elsevierStyleSup">4</span> &#46; Cerimele <span class="elsevierStyleSup">5</span> &#44; en 1970&#44; describi&#243; el primer caso de paniculitis l&#250;pica en edad pedi&#225;trica&#46; Desde entonces se han comunicado 17 casos en pacientes menores de 14 a&#241;os &#40;tabla 1&#41; <span class="elsevierStyleSup">6-20</span> &#46; En la literatura japonesa se ha estimado que el 1 &#37; de los pacientes con paniculitis l&#250;pica se encuentran en edad pedi&#225;trica <span class="elsevierStyleSup">15</span> &#46; La sintomatolog&#237;a en la infancia se superpone con la edad adulta&#44; persistiendo su predominio por el sexo femenino&#44; aunque en menor proporci&#243;n &#40;2 mujeres&#58; 1 var&#243;n&#41; &#40;tabla 1&#41;&#46; En adultos se ha calculado que el 33 &#37; de la paniculitis l&#250;pica se asocian a LED y el 10 &#37; a LES <span class="elsevierStyleSup">4</span> &#46; Por su parte&#44; en la edad pedi&#225;trica estas asociaciones son m&#225;s frecuentes&#44; observ&#225;ndose LED en el 63 &#37; de los casos y LES en el 16 &#37; &#40;tabla 1&#41;&#46; Se ha comunicado un &#250;nico caso asociado a lupus eritematoso neonatal <span class="elsevierStyleSup">17</span> y otro asociado a un s&#237;ndrome antifosfolip&#237;dico <span class="elsevierStyleSup">19</span> &#46; Los ANA resultaron positivos en 8 de los 18 pacientes descritos&#44; incluido el nuestro&#44; lo que representa el 44&#44;4 &#37; de los casos y los anti-ADNn en dos&#44; lo que supone &#250;nicamente el 11 &#37; de los casos&#46; En nuestro paciente se ob-temente aparecen agregados linfoides conocidos serva la asociaci&#243;n de LED y paniculitis l&#250;pica&#46; En al-como centros foliculares&#46; Este infiltrado se extiende a gunas ocasiones se ha observado un d&#233;ficit de com-la dermis profunda&#46; Con frecuencia hay necrosis hialiplemento&#44; tanto en ni&#241;os <span class="elsevierStyleSup">11&#44;14</span> como en adultos <span class="elsevierStyleSup"> 21&#44;22</span> &#44; que na de la grasa&#44; edema y dep&#243;sito de mucina en los sep-se asocia a una paniculitis l&#250;pica de inicio precoz y tos y en la dermis profunda&#46; En lesiones antiguas puecon presencia de lesiones generalizadas <span class="elsevierStyleSup">21</span> &#46;</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v95n10-13069649tab04.gif"></img></p><p class="elsevierStylePara">TABLA 1&#46; CASOS DE PANICULITIS L&#218;PICA EN MENORES DE 14 A&#209;OS</p><p class="elsevierStylePara">La histolog&#237;a es caracter&#237;stica&#59; se observa un infil-normal o mostrar cambios de LED<span class="elsevierStyleSup">23</span> &#46; La presencia de trado linfocitario en septos y l&#243;bulos&#44; donde frecuen-degeneraci&#243;n hialina&#44; focos de calcificaci&#243;n y agregados linfoides se considera tan caracter&#237;stica que permite el diagn&#243;stico de LEP&#44; aun en ausencia de cambios epid&#233;rmicos<span class="elsevierStyleSup">24&#44;25</span> &#46;</p><p class="elsevierStylePara">En la infancia&#44; el diagn&#243;stico diferencial debe establecerse fundamentalmente con el eritema nudoso y la poliarteritis nudosa<span class="elsevierStyleSup">26</span> &#44; que se establecer&#225; sobre todo en funci&#243;n de criterios histol&#243;gicos&#46; El eritema nudoso es una paniculitis septal sin vasculitis en la que los n&#243;dulos tienden a localizarse en cara anterior de piernas&#44; siguen una evoluci&#243;n contusiforme y tienden a resolverse sin cicatriz&#46; La poliarteritis nudosa es una vasculitis necrosante de arterias de mediano calibre&#44; que cl&#237;nicamente se caracteriza por una tendencia de los n&#243;dulos a disponerse de modo lineal y por acompa&#241;arse de <span class="elsevierStyleItalic">livedo reticularis</span> &#46; Al diagn&#243;stico diferencial contribuye la sintomatolog&#237;a general acompa&#241;ante en cada caso&#44; as&#237; como los hallazgos serol&#243;gicos&#46;</p><p class="elsevierStylePara">El tratamiento del lupus profundo suele presentar mayores dificultades que otras formas de lupus cut&#225;neo&#46; En edad pedi&#225;trica los tratamientos m&#225;s utilizados han sido los corticoides y los antimal&#225;ricos&#46; Se han utilizado corticoides t&#243;picos potentes&#44; incluso en oclusi&#243;n&#44; intralesionales y sist&#233;micos&#46; Los antimal&#225;ricos&#44; tanto cloroquina como hidroxicloroquina&#44; han demostrado su utilidad y seguridad en el tratamiento&#44; y no se han encontrado en la edad pedi&#225;trica m&#225;s efectos secundarios que en los adultos<span class="elsevierStyleSup">14</span> &#46; En algunos casos tambi&#233;n se ha utilizado la talidomida&#44; la azatioprina&#44; la ciclofosfamida&#44; la ciclosporina y el micofenolato mofetilo&#44; as&#237; como cirug&#237;a reconstructiva de las lesiones residuales &#40;tabla 1&#41;&#46; En los pacientes no pedi&#225;tricos refractarios se han utilizado adem&#225;s otros tratamientos como la dapsona<span class="elsevierStyleSup">27</span> &#46;</p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleItalic">Correspondencia&#58;</span></p><p class="elsevierStylePara">Yolanda Hidalgo&#46; Hermanos Soria&#44; 3&#44; 3&#46;&#186; izqda&#46; 33400 Avil&#233;s&#46; Asturias&#46; Espa&#241;a&#46; yhidalgog&#64;yahoo&#46;es</p><p class="elsevierStylePara">Recibido el 26 de abril de 2004&#46; Aceptado el 6 de octubre de 2004&#46;</p><p class="elsevierStylePara">&#160;</p>"
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Información del artículo
ISSN: 00017310
Idioma original: Español
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