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acudi&#243; a consulta por presentar numerosas placas atr&#243;ficas situadas en el tronco y las extremidades&#46; Estas lesiones aparecieron 8 a&#241;os atr&#225;s&#44; pero con el tiempo&#44; los n&#243;dulos y placas fl&#225;cidas se hicieron atr&#243;ficos&#44; y algunos de ellos formaban grandes bolsas colgantes &#40;figs&#46; 1 y 2&#41;&#46; Tambi&#233;n presentaba otras lesiones&#44; como placas ligeramente induradas&#44; que ten&#237;an unos bordes hiperpigmentados bien definidos&#46; Las lesiones m&#225;s recientes&#44; de menor tama&#241;o y de color eritematoviol&#225;ceo&#44; se localizaban principalmente en los miembros&#46; No hab&#237;a lesiones mucosas ni adenopat&#237;as&#46; En base a los rasgos morfol&#243;gicos de las lesiones cut&#225;neas&#44; se consider&#243; una piel laxa granulomatosa&#46; Los estudios de laboratorio mostraron una anemia &#40;hemoglobina&#44; 10&#44;5 g&#47;dl&#41;&#44; leucopenia &#40;3&#46;800 leucocitos&#47;ml&#41;&#44; aumento de la velocidad de sedimentaci&#243;n globular &#40;VSG&#41; &#40;64 mm&#47;h&#41;&#44; prote&#237;na C reactiva &#40;PCR&#41; elevada &#40;49 mg&#47;l&#41;&#44; elevaci&#243;n de la enzima conversora de la angiotensina &#40;258 U&#47;ml&#41; y elevaci&#243;n policlonal de inmunoglobulinas &#40;IgG&#44; IgA e IgM&#41;&#44; m&#225;s marcada para la IgG&#46; Otros estudios de laboratorio&#44; incluyendo pruebas de funci&#243;n hep&#225;tica&#44; urea&#44; electrolitos&#44; concentraciones s&#233;ricas de cobre y ceruloplasmina&#44; niveles de a<span class="elsevierStyleInf">1</span>-antitripsina&#44; anticuerpos antinucleares &#40;ANA&#41; y complemento fueron normales&#46; La paciente era negativa para el virus de la inmunodeficiencia humana &#40;VIH&#41; y ten&#237;a evidencias serol&#243;gicas de s&#237;filis inactiva&#46; Los valores de linfocitos totales&#44; CD4 y cociente CD4&#47;CD8 fueron normales&#46; Una radiograf&#237;a de t&#243;rax mostr&#243; adenopat&#237;as paratraqueales e hiliares izquierdas con fibrosis intersticial&#46; Las radiograf&#237;as de manos y pies mostraron cambios l&#237;ticos en varios dedos&#46; La prueba de PPD fue negativa&#44; y el examen ocular no mostr&#243; anomal&#237;as&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v95n04-13061969fig01.jpg"></img></p><p class="elsevierStylePara">Fig&#46; 1&#46;--Lesiones del tronco y muslos que forman pliegues pendulantes de la piel&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v95n04-13061969fig02.jpg"></img></p><p class="elsevierStylePara">Fig&#46; 2&#46;--Detalle de las lesiones colgantes en los muslos&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Se tomaron varias biopsias de diferentes lesiones cut&#225;neas del tronco y las extremidades&#44; que mostraron un cuadro similar en todas ellas de granulomas en la dermias superior y media &#40;fig&#46; 3&#41;&#46; La extensi&#243;n de los granulomas vari&#243; seg&#250;n las piezas&#46; Los granulomas eran principalmente peque&#241;os y bien definidos&#44; y conten&#237;an c&#233;lulas epitelioides y c&#233;lulas gigantes multinucleadas&#46; Hab&#237;a pocos linfocitos&#44; de aspecto normal&#46; Algunos granulomas estaban formados principalmente por c&#233;lulas gigantes con numerosos n&#250;cleos &#40;fig&#46; 4&#41;&#44; y algunas c&#233;lulas gigantes conten&#237;an cuerpos asteroides&#46; La epidermis estaba adelgazada y aplanada&#44; y no hab&#237;a inflamaci&#243;n granulomatosa en la zona subepid&#233;rmica ni epidermotropismo&#46; Se observaban muy pocas fibras el&#225;sticas&#44; as&#237; como fagocitosis de las fibras el&#225;sticas por las c&#233;lulas gigantes&#46; No se observ&#243; fagocitosis de linfocitos&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v95n04-13061969fig03.jpg"></img></p><p class="elsevierStylePara">Fig&#46; 3&#46;--Biopsia del muslo que no muestra todav&#237;a signos de cutis laxa&#46; Se aprecian granulomas sarcoides en la dermis media con c&#233;lulas epitelioides&#44; c&#233;lulas gigantes y un rociado de linfocitos&#46;  &#40;Hematoxilina-eosina&#44; x25&#46;&#41;</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v95n04-13061969fig04.jpg"></img></p><p class="elsevierStylePara">Fig&#46; 4&#46;--Detalle de un granuloma con numerosas c&#233;lulas gigantes multinucleadas&#46; &#40;Hematoxilina-eosina&#44; x200&#46;&#41;</p><p class="elsevierStylePara">Se realiz&#243; el diagn&#243;stico de sarcoidosis&#44; y se trat&#243; a la paciente con 30 mg&#47;d&#237;a de prednisolona&#46; El resultado el tratamiento es dif&#237;cil de determinar debido a un seguimiento err&#225;tico de la paciente&#46;</p><p class="elsevierStylePara"> DISCUSION</p><p class="elsevierStylePara">La piel se afecta hasta en el 35 &#37; de pacientes con sarcoidosis y enfermedad sist&#233;mica<span class="elsevierStyleSup">4</span>&#46; Las lesiones atr&#243;ficas son muy raras&#44; y la extensi&#243;n de la atrofia var&#237;a en los casos publicados&#44; desde localizada en las piernas<span class="elsevierStyleSup">5</span> a una atrofia casi generalizada<span class="elsevierStyleSup">6-8</span>&#46; Dos pacientes publicados&#44; en la literatura especializada francesa<span class="elsevierStyleSup">7&#44;8</span> ten&#237;an una atrofodermia difusa sugerente de enfermedad de Pick-Herxheimer&#46; En todos estos pacientes&#44; las lesiones atr&#243;ficas se asociaban a ulceraciones cut&#225;neas&#46; Bazex et al<span class="elsevierStyleSup">9</span> describieron como enfermedad de Besnier-Boeck-Schaumann chalazod&#233;rmica a un var&#243;n de 24 a&#241;os que ten&#237;a grandes pliegues de piel p&#233;ndula&#46; El diagn&#243;stico de sarcoidosis en este paciente se bas&#243; en el resultado de una biopsia cut&#225;nea&#44; una prueba de Kveim positiva y una anergia a la tuberculina&#46; Tanto el paciente de Bazex et al<span class="elsevierStyleSup">9</span> como la nuestra ten&#237;an lesiones sugerentes de piel laxa granulomatosa&#44; una enfermedad caracterizada por bolsas colgantes laxas de piel que&#44; histol&#243;gicamente&#44; muestran una reacci&#243;n granulomatosa&#46; La piel laxa granulomatosa se considera actualmente una enfermedad linfoproliferativa&#46; El primer paciente con piel laxa granulomatosa&#44; descrito por Convit et al<span class="elsevierStyleSup">10</span> como &#171;dermohipodermitis granulomatosa atrofiante progresiva&#187; desarroll&#243; posteriormente un linfoma de Hodgkin&#46; La clonalidad de la poblaci&#243;n de c&#233;lulas T&#44; demostrada por primera vez por LeBoit et al<span class="elsevierStyleSup">11</span>&#44; se demostr&#243; posteriormente en todos los casos de piel laxa granulomatosa estudiados&#46; Van Haselen et al<span class="elsevierStyleSup">12</span> han revisado los casos publicados de piel laxa granulomatosa&#44; y observaron que en m&#225;s del 50 &#37; de los casos&#44; la piel laxa granulomatosa preced&#237;a&#44; segu&#237;a o aparec&#237;a concomitantemente a enfermedades linfoproliferativas&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Entre los pacientes con piel laxa granulomatosa en los que no se ha observado enfermedad linfoproliferativa sin clonalidad de las c&#233;lulas T se encuentran el paciente de Bazex et al<span class="elsevierStyleSup">9</span> con sarcoidosis chalazod&#233;rmica y un caso cl&#237;nicamente similar publicado por Babin et al<span class="elsevierStyleSup">13</span>&#46; Este paciente descrito como &#171;anetodermia chalazod&#233;rmica gigantocelular&#187; no ten&#237;a evidencias de sarcoidosis&#46;</p><p class="elsevierStylePara">En nuestra paciente&#44; el diagn&#243;stico de sarcoidosis se bas&#243; en la histolog&#237;a de las lesiones cut&#225;neas y los hallazgos radiol&#243;gicos en pulmones y huesos&#46; La paciente era an&#233;rgica a tuberculina&#46; Las biopsias de las lesiones cut&#225;neas precoces mostraban t&#237;picos granulomas sarcoides bien definidos situadas principalmente en la dermis media y que estaban formados predominantemente por c&#233;lulas epitelioides&#46; En las lesiones m&#225;s antiguas&#44; ya anetod&#233;rmicas&#44; los granulomas se localizaban tambi&#233;n principalmente es la dermis media&#44; y eran m&#225;s grandes y conten&#237;an muchas c&#233;lulas gigantes&#44; algunas de ellas con numerosos n&#250;cleos&#46; Las fibras el&#225;sticas estaban muy reducidas en n&#250;mero&#44; y se observ&#243; fagocitosis de las fibras el&#225;sticas por las c&#233;lulas gigantes&#46; En ninguna biopsia&#44; con independencia de la duraci&#243;n de la lesi&#243;n&#44; hab&#237;a evidencias histol&#243;gicas de linfoma&#46; En la piel laxa granulomatosa el infiltrado es principalmente linfocitario&#44; denso y difuso&#44; y caracter&#237;sticamente se extiende hasta el tejido celular subcut&#225;neo&#46; El infiltrado a menudo afecta a la epidermis&#44; con epidermotropismo y microabscesos de Pautrier&#46; Tambi&#233;n hay histiocitos y c&#233;lulas con muchos n&#250;cleos dispersas entre el infiltrado linfocitario y con frecuencia forman tub&#233;rculos granulomatosos&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Un mecanismo similar produce probablemente la t&#237;pica laxitud de la piel afectada en la piel laxa granulomatosa asociada a enfermedades linfoproliferativas y en los pacientes con infiltrados granulomatosos que contienen c&#233;lulas gigantes multinucleadas sin evidencias de linfoma&#46; Algunos pacientes de este &#250;ltimo grupo pueden tener sarcoidosis&#46; La micosis fungoide granulomatosa&#44; una variante histol&#243;gica inusual de la micosis fungoide que a menudo simula una sarcoidosis<span class="elsevierStyleSup">14&#44;15</span>&#44; no se caracteriza cl&#237;nicamente por pliegues cut&#225;neos&#44; y muestra varias diferencias histopatol&#243;gicas con la piel laxa granulomatosa<span class="elsevierStyleSup">16</span>&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Los raros casos que se manifiestan cl&#237;nicamente como piel laxa granulomatosa no asociada a linfomas deben diferenciarse de otras enfermedades granulomatosas cut&#225;neas como la reticulohistiocitosis multic&#233;ntrica&#44; la enfermedad de Rosai-Dorfman cut&#225;nea y la lepra tuberculoide&#46; Todas estas enfermedades quedaron descartadas en nuestra paciente&#46;</p>"
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Piel laxa granulomatosa. Una manifestación inusual de sarcoidosis
Granulomatous slack skin. An unusual manifestation of sarcoidosis
Witold K Jacyka, Daniela Teneaa, Kurt F Ayersta
a Departamento de Dermatología. Universidad de Pretoria. Pretoria, República Sudafricana.
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acudi&#243; a consulta por presentar numerosas placas atr&#243;ficas situadas en el tronco y las extremidades&#46; Estas lesiones aparecieron 8 a&#241;os atr&#225;s&#44; pero con el tiempo&#44; los n&#243;dulos y placas fl&#225;cidas se hicieron atr&#243;ficos&#44; y algunos de ellos formaban grandes bolsas colgantes &#40;figs&#46; 1 y 2&#41;&#46; Tambi&#233;n presentaba otras lesiones&#44; como placas ligeramente induradas&#44; que ten&#237;an unos bordes hiperpigmentados bien definidos&#46; Las lesiones m&#225;s recientes&#44; de menor tama&#241;o y de color eritematoviol&#225;ceo&#44; se localizaban principalmente en los miembros&#46; No hab&#237;a lesiones mucosas ni adenopat&#237;as&#46; En base a los rasgos morfol&#243;gicos de las lesiones cut&#225;neas&#44; se consider&#243; una piel laxa granulomatosa&#46; Los estudios de laboratorio mostraron una anemia &#40;hemoglobina&#44; 10&#44;5 g&#47;dl&#41;&#44; leucopenia &#40;3&#46;800 leucocitos&#47;ml&#41;&#44; aumento de la velocidad de sedimentaci&#243;n globular &#40;VSG&#41; &#40;64 mm&#47;h&#41;&#44; prote&#237;na C reactiva &#40;PCR&#41; elevada &#40;49 mg&#47;l&#41;&#44; elevaci&#243;n de la enzima conversora de la angiotensina &#40;258 U&#47;ml&#41; y elevaci&#243;n policlonal de inmunoglobulinas &#40;IgG&#44; IgA e IgM&#41;&#44; m&#225;s marcada para la IgG&#46; Otros estudios de laboratorio&#44; incluyendo pruebas de funci&#243;n hep&#225;tica&#44; urea&#44; electrolitos&#44; concentraciones s&#233;ricas de cobre y ceruloplasmina&#44; niveles de a<span class="elsevierStyleInf">1</span>-antitripsina&#44; anticuerpos antinucleares &#40;ANA&#41; y complemento fueron normales&#46; La paciente era negativa para el virus de la inmunodeficiencia humana &#40;VIH&#41; y ten&#237;a evidencias serol&#243;gicas de s&#237;filis inactiva&#46; Los valores de linfocitos totales&#44; CD4 y cociente CD4&#47;CD8 fueron normales&#46; Una radiograf&#237;a de t&#243;rax mostr&#243; adenopat&#237;as paratraqueales e hiliares izquierdas con fibrosis intersticial&#46; Las radiograf&#237;as de manos y pies mostraron cambios l&#237;ticos en varios dedos&#46; La prueba de PPD fue negativa&#44; y el examen ocular no mostr&#243; anomal&#237;as&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v95n04-13061969fig01.jpg"></img></p><p class="elsevierStylePara">Fig&#46; 1&#46;--Lesiones del tronco y muslos que forman pliegues pendulantes de la piel&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v95n04-13061969fig02.jpg"></img></p><p class="elsevierStylePara">Fig&#46; 2&#46;--Detalle de las lesiones colgantes en los muslos&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Se tomaron varias biopsias de diferentes lesiones cut&#225;neas del tronco y las extremidades&#44; que mostraron un cuadro similar en todas ellas de granulomas en la dermias superior y media &#40;fig&#46; 3&#41;&#46; La extensi&#243;n de los granulomas vari&#243; seg&#250;n las piezas&#46; Los granulomas eran principalmente peque&#241;os y bien definidos&#44; y conten&#237;an c&#233;lulas epitelioides y c&#233;lulas gigantes multinucleadas&#46; Hab&#237;a pocos linfocitos&#44; de aspecto normal&#46; Algunos granulomas estaban formados principalmente por c&#233;lulas gigantes con numerosos n&#250;cleos &#40;fig&#46; 4&#41;&#44; y algunas c&#233;lulas gigantes conten&#237;an cuerpos asteroides&#46; La epidermis estaba adelgazada y aplanada&#44; y no hab&#237;a inflamaci&#243;n granulomatosa en la zona subepid&#233;rmica ni epidermotropismo&#46; Se observaban muy pocas fibras el&#225;sticas&#44; as&#237; como fagocitosis de las fibras el&#225;sticas por las c&#233;lulas gigantes&#46; No se observ&#243; fagocitosis de linfocitos&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v95n04-13061969fig03.jpg"></img></p><p class="elsevierStylePara">Fig&#46; 3&#46;--Biopsia del muslo que no muestra todav&#237;a signos de cutis laxa&#46; Se aprecian granulomas sarcoides en la dermis media con c&#233;lulas epitelioides&#44; c&#233;lulas gigantes y un rociado de linfocitos&#46;  &#40;Hematoxilina-eosina&#44; x25&#46;&#41;</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v95n04-13061969fig04.jpg"></img></p><p class="elsevierStylePara">Fig&#46; 4&#46;--Detalle de un granuloma con numerosas c&#233;lulas gigantes multinucleadas&#46; &#40;Hematoxilina-eosina&#44; x200&#46;&#41;</p><p class="elsevierStylePara">Se realiz&#243; el diagn&#243;stico de sarcoidosis&#44; y se trat&#243; a la paciente con 30 mg&#47;d&#237;a de prednisolona&#46; El resultado el tratamiento es dif&#237;cil de determinar debido a un seguimiento err&#225;tico de la paciente&#46;</p><p class="elsevierStylePara"> DISCUSION</p><p class="elsevierStylePara">La piel se afecta hasta en el 35 &#37; de pacientes con sarcoidosis y enfermedad sist&#233;mica<span class="elsevierStyleSup">4</span>&#46; Las lesiones atr&#243;ficas son muy raras&#44; y la extensi&#243;n de la atrofia var&#237;a en los casos publicados&#44; desde localizada en las piernas<span class="elsevierStyleSup">5</span> a una atrofia casi generalizada<span class="elsevierStyleSup">6-8</span>&#46; Dos pacientes publicados&#44; en la literatura especializada francesa<span class="elsevierStyleSup">7&#44;8</span> ten&#237;an una atrofodermia difusa sugerente de enfermedad de Pick-Herxheimer&#46; En todos estos pacientes&#44; las lesiones atr&#243;ficas se asociaban a ulceraciones cut&#225;neas&#46; Bazex et al<span class="elsevierStyleSup">9</span> describieron como enfermedad de Besnier-Boeck-Schaumann chalazod&#233;rmica a un var&#243;n de 24 a&#241;os que ten&#237;a grandes pliegues de piel p&#233;ndula&#46; El diagn&#243;stico de sarcoidosis en este paciente se bas&#243; en el resultado de una biopsia cut&#225;nea&#44; una prueba de Kveim positiva y una anergia a la tuberculina&#46; Tanto el paciente de Bazex et al<span class="elsevierStyleSup">9</span> como la nuestra ten&#237;an lesiones sugerentes de piel laxa granulomatosa&#44; una enfermedad caracterizada por bolsas colgantes laxas de piel que&#44; histol&#243;gicamente&#44; muestran una reacci&#243;n granulomatosa&#46; La piel laxa granulomatosa se considera actualmente una enfermedad linfoproliferativa&#46; El primer paciente con piel laxa granulomatosa&#44; descrito por Convit et al<span class="elsevierStyleSup">10</span> como &#171;dermohipodermitis granulomatosa atrofiante progresiva&#187; desarroll&#243; posteriormente un linfoma de Hodgkin&#46; La clonalidad de la poblaci&#243;n de c&#233;lulas T&#44; demostrada por primera vez por LeBoit et al<span class="elsevierStyleSup">11</span>&#44; se demostr&#243; posteriormente en todos los casos de piel laxa granulomatosa estudiados&#46; Van Haselen et al<span class="elsevierStyleSup">12</span> han revisado los casos publicados de piel laxa granulomatosa&#44; y observaron que en m&#225;s del 50 &#37; de los casos&#44; la piel laxa granulomatosa preced&#237;a&#44; segu&#237;a o aparec&#237;a concomitantemente a enfermedades linfoproliferativas&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Entre los pacientes con piel laxa granulomatosa en los que no se ha observado enfermedad linfoproliferativa sin clonalidad de las c&#233;lulas T se encuentran el paciente de Bazex et al<span class="elsevierStyleSup">9</span> con sarcoidosis chalazod&#233;rmica y un caso cl&#237;nicamente similar publicado por Babin et al<span class="elsevierStyleSup">13</span>&#46; Este paciente descrito como &#171;anetodermia chalazod&#233;rmica gigantocelular&#187; no ten&#237;a evidencias de sarcoidosis&#46;</p><p class="elsevierStylePara">En nuestra paciente&#44; el diagn&#243;stico de sarcoidosis se bas&#243; en la histolog&#237;a de las lesiones cut&#225;neas y los hallazgos radiol&#243;gicos en pulmones y huesos&#46; La paciente era an&#233;rgica a tuberculina&#46; Las biopsias de las lesiones cut&#225;neas precoces mostraban t&#237;picos granulomas sarcoides bien definidos situadas principalmente en la dermis media y que estaban formados predominantemente por c&#233;lulas epitelioides&#46; En las lesiones m&#225;s antiguas&#44; ya anetod&#233;rmicas&#44; los granulomas se localizaban tambi&#233;n principalmente es la dermis media&#44; y eran m&#225;s grandes y conten&#237;an muchas c&#233;lulas gigantes&#44; algunas de ellas con numerosos n&#250;cleos&#46; Las fibras el&#225;sticas estaban muy reducidas en n&#250;mero&#44; y se observ&#243; fagocitosis de las fibras el&#225;sticas por las c&#233;lulas gigantes&#46; En ninguna biopsia&#44; con independencia de la duraci&#243;n de la lesi&#243;n&#44; hab&#237;a evidencias histol&#243;gicas de linfoma&#46; En la piel laxa granulomatosa el infiltrado es principalmente linfocitario&#44; denso y difuso&#44; y caracter&#237;sticamente se extiende hasta el tejido celular subcut&#225;neo&#46; El infiltrado a menudo afecta a la epidermis&#44; con epidermotropismo y microabscesos de Pautrier&#46; Tambi&#233;n hay histiocitos y c&#233;lulas con muchos n&#250;cleos dispersas entre el infiltrado linfocitario y con frecuencia forman tub&#233;rculos granulomatosos&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Un mecanismo similar produce probablemente la t&#237;pica laxitud de la piel afectada en la piel laxa granulomatosa asociada a enfermedades linfoproliferativas y en los pacientes con infiltrados granulomatosos que contienen c&#233;lulas gigantes multinucleadas sin evidencias de linfoma&#46; Algunos pacientes de este &#250;ltimo grupo pueden tener sarcoidosis&#46; La micosis fungoide granulomatosa&#44; una variante histol&#243;gica inusual de la micosis fungoide que a menudo simula una sarcoidosis<span class="elsevierStyleSup">14&#44;15</span>&#44; no se caracteriza cl&#237;nicamente por pliegues cut&#225;neos&#44; y muestra varias diferencias histopatol&#243;gicas con la piel laxa granulomatosa<span class="elsevierStyleSup">16</span>&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Los raros casos que se manifiestan cl&#237;nicamente como piel laxa granulomatosa no asociada a linfomas deben diferenciarse de otras enfermedades granulomatosas cut&#225;neas como la reticulohistiocitosis multic&#233;ntrica&#44; la enfermedad de Rosai-Dorfman cut&#225;nea y la lepra tuberculoide&#46; Todas estas enfermedades quedaron descartadas en nuestra paciente&#46;</p>"
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Información del artículo
ISSN: 00017310
Idioma original: Español
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2024 Octubre 110 47 157
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2024 Agosto 117 52 169
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