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aunque puede quedar una hipopigmentaci&#243;n residual transitoria que es m&#225;s frecuente en ni&#241;os con piel m&#225;s oscura<span class="elsevierStyleSup">2-4</span>&#46; Describimos aqu&#237; un caso de liquen estriado bilateral con afectaci&#243;n de tronco y extremidades&#46;</p><p class="elsevierStylePara">DESCRIPCION DEL CASO</p><p class="elsevierStylePara">Una ni&#241;a de 8 meses de edad acudi&#243; a nuestro centro por la aparici&#243;n de una erupci&#243;n asintom&#225;tica difusa y bilateral&#44; de 1 mes de evoluci&#243;n&#46;</p><p class="elsevierStylePara">En la exploraci&#243;n f&#237;sica se observaban numerosas p&#225;pulas eritematosas de aspecto variable entre liquenoide e hiperquerat&#243;sico&#46; Estas lesiones se dispon&#237;an de forma lineal siguiendo las l&#237;neas de Blaschko en el tronco y las extremidades &#40;fig&#46; 1&#41; con una distribuci&#243;n bilateral pero asim&#233;trica&#46; En el abdomen las lesiones formaban semiarcos que se un&#237;an al llegar a la l&#237;nea media&#44; formando una l&#237;nea vertical supra e infraumbilical &#40;fig&#46; 2&#41;&#46; En la espalda las lesiones se dispon&#237;an igualmente de forma lineal&#46; En las extremidades superiores e inferiores&#44; presentaba lesiones lineales en toda su longitud&#44; que llegaban a las manos y los pies&#44; respectivamente&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v95n03-13058582fig01.jpg"></img></p><p class="elsevierStylePara">Fig&#46; 1&#46;--Lesiones papulares liquenoides siguiendo las l&#237;neas de Blaschko en cara lateral de tronco y extremidad superior&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v95n03-13058582fig02.jpg"></img></p><p class="elsevierStylePara">Fig&#46; 2&#46;--Aspecto cl&#237;nico de las lesiones en tronco anterior y extremidades inferiores&#46;</p><p class="elsevierStylePara">La paciente no ten&#237;a ning&#250;n antecedente personal de inter&#233;s&#46; Entre los antecedentes familiares destacaba que su hermana de 2 a&#241;os presentaba una erupci&#243;n lineal en el antebrazo derecho compatible cl&#237;nicamente con un liquen estriado que hab&#237;a aparecido a los 6 meses de edad y que todav&#237;a no hab&#237;a desaparecido &#40;fig&#46; 3&#41;&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v95n03-13058582fig03.jpg"></img></p><p class="elsevierStylePara">Fig&#46; 3&#46;--Papulas liquenoides con distribuci&#243;n lineal en el antebrazo derecho de la hermana de la paciente&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Se realiz&#243; una biopsia cut&#225;nea de nuestra paciente y en el estudio histopatol&#243;gico de &#233;sta se observ&#243; un epitelio discretamente acant&#243;sico&#44; con hiperqueratosis ortoquerat&#243;sica&#44; presencia de algunos queratinocitos necr&#243;ticos&#44; vacuolizaci&#243;n de las c&#233;lulas de la capa basal y borramiento de la uni&#243;n dermoepid&#233;rmica por un infiltrado linfoc&#237;tico&#46; En la dermis se evidenci&#243; un edema del cuerpo papilar y un discreto infiltrado inflamatorio cr&#243;nico de disposici&#243;n preivascular &#40;fig&#46; 4&#41;&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v95n03-13058582fig04.jpg"></img></p><p class="elsevierStylePara">Fig&#46; 4&#46;--Aspecto histopatol&#243;gico&#58; epidermis ligeramente acant&#243;sica&#44; con hiperqueratosis ortoquerat&#243;sica&#44; algunos queratinocitos necr&#243;ticos&#44; vacuolizaci&#243;n de las c&#233;lulas de la capa basal y borramiento de la uni&#243;n dermoepid&#233;rmica por un infiltrado inflamatorio y dermis con edema papilar junto a un discreto infiltrado inflamatorio cr&#243;nico perivascular&#46; &#40;Hemotoxilina-eosina&#44; x100&#46;&#41;</p><p class="elsevierStylePara">La paciente no requiri&#243; ning&#250;n tratamiento y la resoluci&#243;n espont&#225;nea del proceso se produjo a los 16 meses&#44; dejando una ligera hipopigmentaci&#243;n residual&#46;</p><p class="elsevierStylePara"> DISCUSION</p><p class="elsevierStylePara">El liquen estriado suele aparecer de forma unilateral en las extremidades con una distribuci&#243;n que sigue las l&#237;neas de Blaschko&#46; La afectaci&#243;n del tronco&#44; cabeza y cuello es menos frecuente&#46; Las l&#237;neas de Blaschko son unas l&#237;neas que corresponden a la migraci&#243;n embrionaria de clones de c&#233;lulas cut&#225;neas&#44; d&#233;rmicas y epid&#233;rmicas&#44; derivadas de un n&#250;mero limitado de precursores&#46; Tienen un patr&#243;n caracter&#237;stico en forma de &#171;V&#187; en la zona dorsal&#44; de &#171;S&#187; en el abdomen y de &#171;U&#187; invertida desde el &#225;rea pectoral hacia la extremidad superior&#44; que deriva del crecimiento longitudinal y la flexi&#243;n del embri&#243;n<span class="elsevierStyleSup">5-7</span>&#46;</p><p class="elsevierStylePara">En la literatura existen muy pocos casos descritos de liquen estriado con afectaci&#243;n extensa y bilateral&#46; Mopper y Horowitz<span class="elsevierStyleSup">8</span> en 1971 aportaron el caso de una ni&#241;a de 2 a&#241;os con una erupci&#243;n lineal y asintom&#225;tica en el abdomen&#44; t&#243;rax anterior&#44; espalda&#44; nalgas y extremidades superiores que involucion&#243; sin dejar ninguna lesi&#243;n residual en 3 meses&#46; En 1983 Patri<span class="elsevierStyleSup">9</span> describi&#243; el caso de un ni&#241;o de 8 a&#241;os que&#44; tras un episodio de gastroenteritis&#44; inici&#243; una erupci&#243;n lineal muy pruriginosa de localizaci&#243;n bilateral&#44; que inicialmente afectaba al tronco y posteriormente se extendi&#243; al cuello&#44; las extremidades superiores&#44; la cabeza y la extremidad inferior derecha&#46; Esta erupci&#243;n desapareci&#243; progresivamente dejando una hiperpigmentaci&#243;n residual todav&#237;a presente a los 7 meses del inicio del cuadro&#46; Taieb et al<span class="elsevierStyleSup">6</span> revisaron 18 casos de liquen estriado y encontraron tres con afectaci&#243;n de una extremidad superior y tronco&#46; Aloi et al<span class="elsevierStyleSup">7</span> describieron en 1997 el caso de una ni&#241;a india de 5 a&#241;os de edad con lesiones lineales blaschkoides en tronco&#44; cara&#44; cuello y extremidades&#46; La erupci&#243;n remiti&#243; de manera espont&#225;nea a los 16 meses de edad&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Aunque el liquen estriado suele aparecer en ni&#241;os entre 5 y 15 a&#241;os&#44; se han descrito casos en adultos<span class="elsevierStyleSup">10</span> y en ni&#241;os de menor edad<span class="elsevierStyleSup">4&#44;6</span>&#46; En nuestra revisi&#243;n de la literatura el caso de menor edad publicado ten&#237;a 9 meses<span class="elsevierStyleSup">4</span>&#46; La corta edad de nuestra paciente&#44; as&#237; como la gran extensi&#243;n de las lesiones&#44; nos hizo plantear otras posibilidades diagn&#243;sticas y oblig&#243; a la realizaci&#243;n de una biopsia cut&#225;nea para confirmar el diagn&#243;stico&#44; que suele ser cl&#237;nico y no precisa exploraciones complementarias&#46; La incontinencia pigmenti puede presentarse de este modo sin fase vesiculosa previa&#46; El nevo epid&#233;rmico sistematizado&#44; sobre todo en su variedad inflamatoria&#44; puede ser muy dif&#237;cil de diferenciar si se desconocen los datos de la evoluci&#243;n&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Otro dato que queremos destacar es el hecho de que la hermana presentara tambi&#233;n un liquen estriado que hab&#237;a aparecido unos meses antes de la erupci&#243;n de las lesiones en nuestra paciente&#46; La etiopatogenia del liquen estriado todav&#237;a es desconocida&#46; La hip&#243;tesis m&#225;s aceptada sugiere que existir&#237;a en la piel&#44; probablemente debido a una mutaci&#243;n som&#225;tica&#44; un clon anormal de c&#233;lulas cut&#225;neas&#46; Este clon no inducir&#237;a ninguna respuesta inmunol&#243;gica del organismo hasta la llegada de un est&#237;mulo desencadenante externo&#46; Este factor externo inducir&#237;a la expresi&#243;n de algunos ant&#237;genos de superficie en el clon de c&#233;lulas anormales&#44; produci&#233;ndose una p&#233;rdida de su tolerancia inmunol&#243;gica que provocar&#237;a una respuesta inflamatoria mediada por c&#233;lulas T citot&#243;xicas<span class="elsevierStyleSup">6&#44;7</span>&#46; El aumento de incidencia durante los meses de primavera y verano&#44; cuando las infecciones virales en ni&#241;os son m&#225;s frecuentes&#44; as&#237; como la existencia de casos familiares&#44; como el de nuestra paciente&#44; sugieren que el factor desencadenante podr&#237;a ser una infecci&#243;n viral<span class="elsevierStyleSup">3&#44;4</span>&#46;</p><p class="elsevierStylePara">En conclusi&#243;n&#44; creemos que este caso es de inter&#233;s para recordar la posibilidad de que un proceso benigno como es el liquen estriado pueda presentarse de forma extensa simulando enfermedades de mayor repercusi&#243;n cl&#237;nica como la incontinencia pigmenti o el nevo epid&#233;rmico&#46;</p>"
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Liquen estriado sistematizado bilateral
Systematized bilateral lichen striatus
Laura Peramiquela, Eulalia Baselgaa, Javier Krauelb, José Paloub, Agustín Alomara
a Servicio de Dermatología. Hospital de la Santa Creu i Sant Pau. Barcelona. España.
b Institut Universitari Dexeus. Barcelona. España.
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    "textoCompleto" => "<p class="elsevierStylePara"> INTRODUCCION</p><p class="elsevierStylePara">El liquen estriado es una dermatosis asintom&#225;tica y autolimitada&#44; de etiolog&#237;a desconocida&#44; descrita por Senear y Caro en 1941<span class="elsevierStyleSup">1</span>&#46; Se presenta sobre todo en la infancia &#40;de 5 a 15 a&#241;os&#41;&#44; y es m&#225;s frecuente en ni&#241;as<span class="elsevierStyleSup">2</span>&#46;</p><p class="elsevierStylePara">La erupci&#243;n se caracteriza por la aparici&#243;n de p&#225;pulas aplanadas&#44; eritematosas y a veces hiperquerat&#243;sicas&#44; y ocasionalmente se observan ves&#237;culas&#46; Suele tener una distribuci&#243;n lineal que sigue las l&#237;neas de Blaschko a lo largo de una extremidad&#44; pero puede afectar a cualquier &#225;rea del cuerpo&#46; Las lesiones aparecen de forma s&#250;bita&#44; con progresi&#243;n distal o proximal durante d&#237;as o semanas&#46; Posteriormente se resuelven de manera espont&#225;nea en un plazo de entre 6 y 24 meses&#44; aunque puede quedar una hipopigmentaci&#243;n residual transitoria que es m&#225;s frecuente en ni&#241;os con piel m&#225;s oscura<span class="elsevierStyleSup">2-4</span>&#46; Describimos aqu&#237; un caso de liquen estriado bilateral con afectaci&#243;n de tronco y extremidades&#46;</p><p class="elsevierStylePara">DESCRIPCION DEL CASO</p><p class="elsevierStylePara">Una ni&#241;a de 8 meses de edad acudi&#243; a nuestro centro por la aparici&#243;n de una erupci&#243;n asintom&#225;tica difusa y bilateral&#44; de 1 mes de evoluci&#243;n&#46;</p><p class="elsevierStylePara">En la exploraci&#243;n f&#237;sica se observaban numerosas p&#225;pulas eritematosas de aspecto variable entre liquenoide e hiperquerat&#243;sico&#46; Estas lesiones se dispon&#237;an de forma lineal siguiendo las l&#237;neas de Blaschko en el tronco y las extremidades &#40;fig&#46; 1&#41; con una distribuci&#243;n bilateral pero asim&#233;trica&#46; En el abdomen las lesiones formaban semiarcos que se un&#237;an al llegar a la l&#237;nea media&#44; formando una l&#237;nea vertical supra e infraumbilical &#40;fig&#46; 2&#41;&#46; En la espalda las lesiones se dispon&#237;an igualmente de forma lineal&#46; En las extremidades superiores e inferiores&#44; presentaba lesiones lineales en toda su longitud&#44; que llegaban a las manos y los pies&#44; respectivamente&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v95n03-13058582fig01.jpg"></img></p><p class="elsevierStylePara">Fig&#46; 1&#46;--Lesiones papulares liquenoides siguiendo las l&#237;neas de Blaschko en cara lateral de tronco y extremidad superior&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v95n03-13058582fig02.jpg"></img></p><p class="elsevierStylePara">Fig&#46; 2&#46;--Aspecto cl&#237;nico de las lesiones en tronco anterior y extremidades inferiores&#46;</p><p class="elsevierStylePara">La paciente no ten&#237;a ning&#250;n antecedente personal de inter&#233;s&#46; Entre los antecedentes familiares destacaba que su hermana de 2 a&#241;os presentaba una erupci&#243;n lineal en el antebrazo derecho compatible cl&#237;nicamente con un liquen estriado que hab&#237;a aparecido a los 6 meses de edad y que todav&#237;a no hab&#237;a desaparecido &#40;fig&#46; 3&#41;&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v95n03-13058582fig03.jpg"></img></p><p class="elsevierStylePara">Fig&#46; 3&#46;--Papulas liquenoides con distribuci&#243;n lineal en el antebrazo derecho de la hermana de la paciente&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Se realiz&#243; una biopsia cut&#225;nea de nuestra paciente y en el estudio histopatol&#243;gico de &#233;sta se observ&#243; un epitelio discretamente acant&#243;sico&#44; con hiperqueratosis ortoquerat&#243;sica&#44; presencia de algunos queratinocitos necr&#243;ticos&#44; vacuolizaci&#243;n de las c&#233;lulas de la capa basal y borramiento de la uni&#243;n dermoepid&#233;rmica por un infiltrado linfoc&#237;tico&#46; En la dermis se evidenci&#243; un edema del cuerpo papilar y un discreto infiltrado inflamatorio cr&#243;nico de disposici&#243;n preivascular &#40;fig&#46; 4&#41;&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v95n03-13058582fig04.jpg"></img></p><p class="elsevierStylePara">Fig&#46; 4&#46;--Aspecto histopatol&#243;gico&#58; epidermis ligeramente acant&#243;sica&#44; con hiperqueratosis ortoquerat&#243;sica&#44; algunos queratinocitos necr&#243;ticos&#44; vacuolizaci&#243;n de las c&#233;lulas de la capa basal y borramiento de la uni&#243;n dermoepid&#233;rmica por un infiltrado inflamatorio y dermis con edema papilar junto a un discreto infiltrado inflamatorio cr&#243;nico perivascular&#46; &#40;Hemotoxilina-eosina&#44; x100&#46;&#41;</p><p class="elsevierStylePara">La paciente no requiri&#243; ning&#250;n tratamiento y la resoluci&#243;n espont&#225;nea del proceso se produjo a los 16 meses&#44; dejando una ligera hipopigmentaci&#243;n residual&#46;</p><p class="elsevierStylePara"> DISCUSION</p><p class="elsevierStylePara">El liquen estriado suele aparecer de forma unilateral en las extremidades con una distribuci&#243;n que sigue las l&#237;neas de Blaschko&#46; La afectaci&#243;n del tronco&#44; cabeza y cuello es menos frecuente&#46; Las l&#237;neas de Blaschko son unas l&#237;neas que corresponden a la migraci&#243;n embrionaria de clones de c&#233;lulas cut&#225;neas&#44; d&#233;rmicas y epid&#233;rmicas&#44; derivadas de un n&#250;mero limitado de precursores&#46; Tienen un patr&#243;n caracter&#237;stico en forma de &#171;V&#187; en la zona dorsal&#44; de &#171;S&#187; en el abdomen y de &#171;U&#187; invertida desde el &#225;rea pectoral hacia la extremidad superior&#44; que deriva del crecimiento longitudinal y la flexi&#243;n del embri&#243;n<span class="elsevierStyleSup">5-7</span>&#46;</p><p class="elsevierStylePara">En la literatura existen muy pocos casos descritos de liquen estriado con afectaci&#243;n extensa y bilateral&#46; Mopper y Horowitz<span class="elsevierStyleSup">8</span> en 1971 aportaron el caso de una ni&#241;a de 2 a&#241;os con una erupci&#243;n lineal y asintom&#225;tica en el abdomen&#44; t&#243;rax anterior&#44; espalda&#44; nalgas y extremidades superiores que involucion&#243; sin dejar ninguna lesi&#243;n residual en 3 meses&#46; En 1983 Patri<span class="elsevierStyleSup">9</span> describi&#243; el caso de un ni&#241;o de 8 a&#241;os que&#44; tras un episodio de gastroenteritis&#44; inici&#243; una erupci&#243;n lineal muy pruriginosa de localizaci&#243;n bilateral&#44; que inicialmente afectaba al tronco y posteriormente se extendi&#243; al cuello&#44; las extremidades superiores&#44; la cabeza y la extremidad inferior derecha&#46; Esta erupci&#243;n desapareci&#243; progresivamente dejando una hiperpigmentaci&#243;n residual todav&#237;a presente a los 7 meses del inicio del cuadro&#46; Taieb et al<span class="elsevierStyleSup">6</span> revisaron 18 casos de liquen estriado y encontraron tres con afectaci&#243;n de una extremidad superior y tronco&#46; Aloi et al<span class="elsevierStyleSup">7</span> describieron en 1997 el caso de una ni&#241;a india de 5 a&#241;os de edad con lesiones lineales blaschkoides en tronco&#44; cara&#44; cuello y extremidades&#46; La erupci&#243;n remiti&#243; de manera espont&#225;nea a los 16 meses de edad&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Aunque el liquen estriado suele aparecer en ni&#241;os entre 5 y 15 a&#241;os&#44; se han descrito casos en adultos<span class="elsevierStyleSup">10</span> y en ni&#241;os de menor edad<span class="elsevierStyleSup">4&#44;6</span>&#46; En nuestra revisi&#243;n de la literatura el caso de menor edad publicado ten&#237;a 9 meses<span class="elsevierStyleSup">4</span>&#46; La corta edad de nuestra paciente&#44; as&#237; como la gran extensi&#243;n de las lesiones&#44; nos hizo plantear otras posibilidades diagn&#243;sticas y oblig&#243; a la realizaci&#243;n de una biopsia cut&#225;nea para confirmar el diagn&#243;stico&#44; que suele ser cl&#237;nico y no precisa exploraciones complementarias&#46; La incontinencia pigmenti puede presentarse de este modo sin fase vesiculosa previa&#46; El nevo epid&#233;rmico sistematizado&#44; sobre todo en su variedad inflamatoria&#44; puede ser muy dif&#237;cil de diferenciar si se desconocen los datos de la evoluci&#243;n&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Otro dato que queremos destacar es el hecho de que la hermana presentara tambi&#233;n un liquen estriado que hab&#237;a aparecido unos meses antes de la erupci&#243;n de las lesiones en nuestra paciente&#46; La etiopatogenia del liquen estriado todav&#237;a es desconocida&#46; La hip&#243;tesis m&#225;s aceptada sugiere que existir&#237;a en la piel&#44; probablemente debido a una mutaci&#243;n som&#225;tica&#44; un clon anormal de c&#233;lulas cut&#225;neas&#46; Este clon no inducir&#237;a ninguna respuesta inmunol&#243;gica del organismo hasta la llegada de un est&#237;mulo desencadenante externo&#46; Este factor externo inducir&#237;a la expresi&#243;n de algunos ant&#237;genos de superficie en el clon de c&#233;lulas anormales&#44; produci&#233;ndose una p&#233;rdida de su tolerancia inmunol&#243;gica que provocar&#237;a una respuesta inflamatoria mediada por c&#233;lulas T citot&#243;xicas<span class="elsevierStyleSup">6&#44;7</span>&#46; El aumento de incidencia durante los meses de primavera y verano&#44; cuando las infecciones virales en ni&#241;os son m&#225;s frecuentes&#44; as&#237; como la existencia de casos familiares&#44; como el de nuestra paciente&#44; sugieren que el factor desencadenante podr&#237;a ser una infecci&#243;n viral<span class="elsevierStyleSup">3&#44;4</span>&#46;</p><p class="elsevierStylePara">En conclusi&#243;n&#44; creemos que este caso es de inter&#233;s para recordar la posibilidad de que un proceso benigno como es el liquen estriado pueda presentarse de forma extensa simulando enfermedades de mayor repercusi&#243;n cl&#237;nica como la incontinencia pigmenti o el nevo epid&#233;rmico&#46;</p>"
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Información del artículo
ISSN: 00017310
Idioma original: Español
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2024 Noviembre 9 12 21
2024 Octubre 77 38 115
2024 Septiembre 71 24 95
2024 Agosto 117 49 166
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