Hemangioendotelioma retiforme: descripción de dos casos y revisión de la literatura
Retiform hemangioendothelioma: a report of two cases and literature review
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Desde entonces se han comunicado algunos casos más<span class="elsevierStyleSup">2-8</span>, casi siempre en forma de descripción de casos únicos. En total existen 23 casos previamente publicados, 15 de ellos pertenecientes a la serie inicial de Calonje et al<span class="elsevierStyleSup">1</span>. En el presente artículo describimos dos nuevos casos de HR y realizamos una revisión de la literatura, con especial énfasis en los aspectos morfológicos y de diagnóstico diferencial.</p><p class="elsevierStylePara">DESCRIPCION DE LOS CASOS</p><p class="elsevierStylePara"> Historia clínica</p><p class="elsevierStylePara">El caso 1 se trata de una mujer de 82 años con induración subcutánea mal definida de 5 cm en cara dorsal de mano derecha, indolora, de varios meses de evolución y crecimiento lento. La resonancia magnética nuclear (RMN) mostró una tumoración subcutánea infiltrativa, mal definida, de 5 cm en el dorso de la mano derecha (fig. 1A). Se realizó biopsia excisional que comprendía un fragmento de tejido subcutáneo grisáceo, homogéneo y firme de 4 x 3 x 2 cm y una pequeña elipse de piel. Tras el diagnóstico anatomopatológico se ampliaron los márgenes quirúrgicos, y al año de seguimiento no se ha producido recidiva ni metástasis.</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v94n02-13045926tab01.gif"></img></p><p class="elsevierStylePara">Fig. 1.--Resonancia magnética nuclear que muestra en A el caso 1: tumoración subcutánea infiltrativa, mal definida, de 5 cm en el dorso de mano. Y en B el caso 2: lesión plantar de 1,2 cm situada en hipodermis que contacta con fascia subyacente.</p><p class="elsevierStylePara">El caso 2 se trata de una mujer de 31 años con una placa indurada de 1,5 cm en la planta del pie, de varios años de evolución, que en el último año ha aumentado algo de tamaño y se ha vuelto dolorosa. La RMN mostró una lesión de 1,2 cm, situada en hipodermis que contactaba con la fascia subyacente (fig. 1B). Se realizó biopsia incisional. La paciente está a la espera del tratamiento definitivo.</p><p class="elsevierStylePara"> Hallazgos anatomopatológicos</p><p class="elsevierStylePara">Ambos casos revelaron hallazgos microscópicos totalmente superponibles, consistentes en una proliferación irregular de canales vasculares dispuesta en un patrón infiltrativo que disecaba el tejido conectivo de la dermis profunda e invadía los lobulillos adiposos de la hipodermis (fig. 2). Los vasos, de paredes finas, presentaban una disposición rectilínea y a veces se advertían bifurcaciones que daban lugar a formaciones pseudopapilares intraluminales. Las células que tapizaban los vasos se disponían en monocapas de células monomorfas con núcleos prominentes a modo de tachuelas (fig. 3). Las luces vasculares aparecían vacías, sin hematíes y ocasionalmente contenían abundantes linfocitos. La atipia citológica era escasa y no se observaban estratificación ni figuras de mitosis. En el estroma existían ocasionales focos de linfocitos maduros (fig. 4). Con las técnicas inmunohistoquímicas, en el caso 1 se observó positividad difusa en las células endoteliales de los canales vasculares proliferados para CD31 y de manera focal para el factor VIII. La reacción para el CD34 fue débil e irregular. El índice de proliferación con el anticuerpo Ki-67 fue menor del 1%. En el caso 2 existía mayor tendencia a la formación de papilas y menor infiltrado linfocitario, y la inmunotinción de las células tumorales era más evidente con el CD34 (fig. 5) que con el CD31 y el factor VIII.</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v94n02-13045926tab02.gif"></img></p><p class="elsevierStylePara">Fig. 2.--En A caso 2: situación del tumor en dermis profunda e hipodermis (H & E, 40x). En B caso 1: proliferación irregular de canales vasculares dispuesta en un patrón infiltrativo (H&E, 40x).</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v94n02-13045926tab03.gif"></img></p><p class="elsevierStylePara">Fig. 3.--Caso 2: canales vasculares tapizados por monocapas de células monomorfas con núcleos prominentes a modo de tachuelas (H&E, 400x).</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v94n02-13045926fig04.jpg"></img></p><p class="elsevierStylePara">Fig. 4.--Caso 1: agregados linfoides estromales y endoluminales (H&E, 200x).</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v94n02-13045926tab05.gif"></img></p><p class="elsevierStylePara">Fig. 5.--Caso 2: inmunotinción de células endoteliales tumorales para CD34 (inmunoperoxidasa, 200x).</p><p class="elsevierStylePara"> DISCUSION</p><p class="elsevierStylePara">Actualmente se restringe el término hemangioendotelioma para aquellas neoplasias vasculares con malignidad intermedia, que se caracterizan por una tasa alta de recidivas locales o por mostrar un potencial metastásico bajo, pero bien definido. El término hemangioendotelioma retiforme, acuñado por Calonje et al<span class="elsevierStyleSup">1</span>, hace referencia a una lesión vascular que crece formando canales rectilíneos y ramificados, semejante a como se disponen los conductos en la rete testis, que muestra marcada tendencia a la recidiva local y bajo potencial metastatizante.</p><p class="elsevierStylePara">Aunque en algunos artículos se menciona que afecta por igual a ambos sexos<span class="elsevierStyleSup">1, 7</span>, existe un claro predominio en el sexo femenino: en la serie original<span class="elsevierStyleSup">1</span>, 9 de 15 pacientes eran mujeres y la mayoría de los casos descritos con posterioridad, incluyendo los dos nuestros, afectan a mujeres<span class="elsevierStyleSup">2, 3, 5-7</span>. La mayoría de los pacientes se encontraban entre la segunda y cuarta décadas de la vida, aunque el rango de edad es amplio (9 a 82 años). La localización más frecuente son las extremidades, en especial las inferiores, aunque también se ha descrito en el tronco<span class="elsevierStyleSup">1, 3, 6</span>, y de forma más infrecuente en otras localizaciones. Clínicamente son lesiones de tamaño variable, rara vez mayores de 3 cm<span class="elsevierStyleSup">9</span>, de crecimiento lento y larga evolución, que se manifiestan en forma de placa o induración mal definida<span class="elsevierStyleSup">1</span> y en las que no suele ser evidente la naturaleza vascular del tumor<span class="elsevierStyleSup">1, 7</span>. El tratamiento de elección es la resección quirúrgica con márgenes amplios<span class="elsevierStyleSup">6</span>. En tres casos se ha aplicado radioterapia post-operatoria aparentemente con buenos resultados<span class="elsevierStyleSup">1, 6</span>.</p><p class="elsevierStylePara">Los rasgos histológicos más distintivos del HR incluyen los siguientes: localización dérmica profunda con extensión hipodérmica, crecimiento difuso infiltrativo pero no destructivo y patrón arquitectural retiforme a expensas de vasos elongados de paredes finas, arborescentes, tapizados por células en tachuelas, cuyas luces carecen de hematíes y de linfa. Las células en tachuela se disponen en monocapas de células monomorfas y pequeñas con atipia citológica leve y ausentes o escasas figuras de mitosis. Con frecuencia, aunque no invariablemente, se pueden encontrar áreas sólidas con células similares a las anteriores en las que el carácter vascular del tumor se hace menos evidente, así como un infiltrado inflamatorio de linfocitos maduros B y T (estromales, intraluminales o en relación con células endoteliales). Otros hallazgos más inconstantes y focales son la presencia de proyecciones papilares intraluminales con ejes hialinizados, un estroma esclerótico, focos de hemorragia y depósito de hemosiderina, presencia ocasional de vacuolas intracitoplásmicas, cambios epidérmicos secundarios y un componente fusocelular prominente<span class="elsevierStyleSup">1</span>. El estudio inmunohistoquímico es positivo en células tumorales para los marcadores vasculares habituales, generalmente de forma más evidente con el CD34 que con el CD31 o el factor VIII<span class="elsevierStyleSup">1, 9</span>.</p><p class="elsevierStylePara">La morfología en tachuela de las células endoteliales no es exclusiva ni específica del HR y puede observarse en otras lesiones vasculares, tales como el hemangioma de células en tachuela (hemangioma hemosiderótico en diana), el tumor de Dabska, el angiosarcoma convencional, el hemangioendotelioma epitelioide y el hemangioendotelioma polimorfo<span class="elsevierStyleSup">1</span>. El diagnóstico diferencial se plantea fundamentalmente con las tres primeras entidades. En la tabla 1 se resumen los principales rasgos diferenciales.</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v94n02-13045926tab06.gif"></img></p><p class="elsevierStylePara">El tumor de Dabska (angioendotelioma maligno papilar endovascular) fue descrito en 1969<span class="elsevierStyleSup">10</span> como una neoplasia vascular localmente invasiva y con potencial metastásico escaso, que afectaba preferentemente a niños y que mostraba predilección por la cabeza y el cuello. Probablemente bajo la denominación de tumor de Dabska se ha conformado un grupo heterogéneo de neoplasias vasculares<span class="elsevierStyleSup">1, 9, 11</span>. En una serie reciente<span class="elsevierStyleSup">12</span>, más homogénea desde el punto de vista morfológico, se propone un cambio de denominación (angioendotelioma papilar endolinfático) por la peculiar expresión de marcadores endoteliales linfáticos (receptor para el factor de crecimiento celular endotelial vascular tipo 3). Aunque existen ciertas similitudes de comportamiento biológico y en la histología (patrón infiltrativo, citología, infiltrado linfocitario) entre el tumor de Dabska y el HR, existen diferencias que permiten su individualización en la edad de presentación, localización, morfología de los vasos y frecuencia de las papilas intraluminales (tabla 1)<span class="elsevierStyleSup">1, 4</span>. No obstante, y a pesar de las diferencias, las semejanzas citológicas y biológicas han llevado a algunos autores a sugerir una relación histogenética entre ambas neoplasias<span class="elsevierStyleSup">1, 4, 7</span>, llegándose a postular, incluso, que el HR representa la contrapartida en el adulto del tumor de Dabska<span class="elsevierStyleSup">1</span>.</p><p class="elsevierStylePara">El hemangioma de células en tachuela es una lesión propia de niños y adultos jóvenes que se manifiesta como una pápula superficial en un amplio rango de localizaciones anatómicas<span class="elsevierStyleSup">1</span>. Al igual que el HR, puede mostrar proyecciones papilares luminales focales y células endoteliales en tachuela<span class="elsevierStyleSup">1</span>; sin embargo, se trata de una lesión superficial y circunscrita cuyos vasos suelen contener abundantes hematíes<span class="elsevierStyleSup">1</span>. Por último, el angiosarcoma también presenta un patrón infiltrativo, pero los canales vasculares son más irregulares y con disección de haces de colágeno aislados. Además, incluso en las formas bien diferenciadas, y aunque sólo sea de manera focal, las células endoteliales del angiosarcoma presentan atipia, estratificación y figuras de mitosis<span class="elsevierStyleSup">13, 14</span>, hechos morfológicos impropios del HR.</p><p class="elsevierStylePara">El HR es una neoplasia con alta tendencia a la recidiva local, a menos que se realice una extirpación amplia, pero con un bajo potencial metastásico. Hasta la fecha sólo se ha descrito un caso con metástasis en un ganglio linfático regional<span class="elsevierStyleSup">1</span>. Mentzel<span class="elsevierStyleSup">5</span> menciona un caso de posible metástasis en tejidos blandos de la pierna contralateral, aunque no es descartable un fenómeno de multicentricidad tal y como ya ha sido descrito por otros autores<span class="elsevierStyleSup">3</span>. Hasta la fecha no se han comunicado fallecimientos a causa del HR. La etiología del HR es desconocida, aunque se citan asociaciones con irradiaciones, linfedema crónico e infecciones víricas. En dos pacientes las lesiones se desarrollaron en campos de irradiación previa por neoplasias ginecológicas<span class="elsevierStyleSup">1, 6</span> y en uno en una zona de linfedema crónico idiopático<span class="elsevierStyleSup">1</span>. En los casos que presentamos no existe asociación con estos factores. En otro de los casos se detectaron secuencias del genoma del virus del herpes humano tipo 8<span class="elsevierStyleSup">6</span>.</p><p class="elsevierStylePara"> AGRADECIMIENTOS</p><p class="elsevierStylePara">Agradecemos a don Juan Pérez Serrano su colaboración en la elaboración de las figuras y a doña Francisca Estévez Bueno su contribución en la preparación de las secciones histológicas.</p>" "pdfFichero" => "103v94n02a13045926pdf001.pdf" "tienePdf" => true "PalabrasClave" => array:2 [ "es" => array:1 [ 0 => array:4 [ "clase" => "keyword" "titulo" => "Palabras clave" "identificador" => "xpalclavsec553446" "palabras" => array:1 [ 0 => "hemangioendotelioma retiforme" ] ] ] "en" => array:1 [ 0 => array:4 [ "clase" => "keyword" "titulo" => "Keywords" "identificador" => "xpalclavsec553447" "palabras" => array:1 [ 0 => "retiform hemangioendothelioma" ] ] ] ] "tieneResumen" => true "resumen" => array:2 [ "es" => array:1 [ "resumen" => "El hemangioendotelioma retiforme (HR) es una neoplasia vascular rara y con rasgos morfológicos distintivos que por su elevada tasa de recidivas locales y ocasionales metástasis fue descrita inicialmente como angiosarcoma de bajo grado de malignidad. En la literatura revisada hemos encontrado un total de 23 casos bien documentados. Describimos dos nuevos casos de HR y realizamos una revisión de la literatura. Una paciente de 82 años se presentó con una placa indurada, mal definida y de crecimiento lento, situada en el dorso de la mano derecha; la segunda paciente tenía 31 años y consultó por una lesión en la planta del pie. En el estudio histológico ambas lesiones presentaban las características propias del HR con una proliferación dermohipodérmica infiltrativa de canales vasculares elongados, arborescentes de paredes finas, tapizados por células endoteliales con morfología en tachuela y sin atipia ni figuras de mitosis. El diagnóstico diferencial se establece fundamentalmente con el tumor de Dabska, el hemangioma en tachuela y el angiosarcoma convencional. La aportación de nuevos casos de este infrecuente tumor vascular puede ayudar a definir con mayor precisión el espectro clínico y morfológico del HR." ] "en" => array:1 [ "resumen" => "Retiform hemangioendothelioma (RH) is a rare vascular neoplasm with distinctive morphological features that, provided a high rate of local recurrences an occasional metastases, was first described as an angiosarcoma of flow malignancy grade. Twenty three well-documented cases have been previously reported. We report two new cases of RH and review the literature. One patient was a 82 year old female with a slow growing, indurated, and ill-defined plaque in the dorsum of the right hand; the other patient was a 31-year-old female with a tumor in the sole. Histologically both tumors showed the characteristic features of RH with a dermohypodermal infiltrative proliferation of elongated, arborescent and thin-walled vascular channels lined with hobnail endothelial cells without atypia nor mitotic figures. The differential diagnosis has to be made with Dabska' tumour, hobnail hemangioma and conventional angiosarcoma. The report of new cases of this infrequent vascular tumour can be of help in determining more precisely the clinical and mor-phologic spectrum of RH." ] ] "multimedia" => array:12 [ 0 => array:8 [ "identificador" => "tbl1" "etiqueta" => "Fig. 1" "tipo" => "MULTIMEDIATABLA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "copyright" => "Elsevier España" "tabla" => array:1 [ "tablatextoimagen" => array:1 [ 0 => array:1 [ "tablaImagen" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagenFichero" => "103v94n02-13045926tab01.gif" "imagenAlto" => 274 "imagenAncho" => 381 "imagenTamanyo" => 33954 ] ] ] ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "--Resonancia magnética nuclear que muestra en A el caso 1: tumoración subcutánea infiltrativa, mal definida, de 5 cm en el dorso de mano. 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Información del artículo
ISSN: 00017310Idioma original: Español
Datos actualizados diariamente
| año/Mes | Html | Total | |
|---|---|---|---|
| 2024 Noviembre | 12 | 7 | 19 |
| 2024 Octubre | 154 | 64 | 218 |
| 2024 Septiembre | 172 | 37 | 209 |
| 2024 Agosto | 184 | 92 | 276 |
| 2024 Julio | 138 | 82 | 220 |
| 2024 Junio | 177 | 78 | 255 |
| 2024 Mayo | 142 | 67 | 209 |
| 2024 Abril | 160 | 59 | 219 |
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| 2019 Septiembre | 0 | 24 | 24 |
| 2019 Agosto | 0 | 21 | 21 |
| 2019 Julio | 2 | 19 | 21 |
| 2019 Junio | 5 | 28 | 33 |
| 2019 Mayo | 18 | 68 | 86 |
| 2019 Abril | 7 | 46 | 53 |
| 2019 Marzo | 1 | 17 | 18 |
| 2019 Febrero | 1 | 11 | 12 |
| 2019 Enero | 0 | 21 | 21 |
| 2018 Diciembre | 2 | 14 | 16 |
| 2018 Noviembre | 2 | 15 | 17 |
| 2018 Octubre | 1 | 2 | 3 |
| 2018 Septiembre | 15 | 4 | 19 |
| 2018 Agosto | 0 | 11 | 11 |
| 2018 Julio | 0 | 3 | 3 |
| 2018 Junio | 1 | 1 | 2 |
| 2018 Mayo | 1 | 1 | 2 |
| 2018 Marzo | 12 | 3 | 15 |
| 2018 Febrero | 71 | 31 | 102 |
| 2018 Enero | 85 | 33 | 118 |
| 2017 Diciembre | 69 | 19 | 88 |
| 2017 Noviembre | 97 | 37 | 134 |
| 2017 Octubre | 89 | 40 | 129 |
| 2017 Septiembre | 57 | 25 | 82 |
| 2017 Agosto | 77 | 35 | 112 |
| 2017 Julio | 79 | 24 | 103 |
| 2017 Junio | 86 | 65 | 151 |
| 2017 Mayo | 125 | 33 | 158 |
| 2017 Abril | 92 | 43 | 135 |
| 2017 Marzo | 100 | 47 | 147 |
| 2017 Febrero | 302 | 32 | 334 |
| 2017 Enero | 94 | 23 | 117 |
| 2016 Diciembre | 105 | 30 | 135 |
| 2016 Noviembre | 127 | 45 | 172 |
| 2016 Octubre | 155 | 42 | 197 |
| 2016 Septiembre | 186 | 53 | 239 |
| 2016 Agosto | 92 | 17 | 109 |
| 2016 Julio | 54 | 18 | 72 |
| 2016 Junio | 13 | 12 | 25 |
| 2016 Mayo | 5 | 19 | 24 |
| 2016 Abril | 5 | 2 | 7 |
| 2016 Marzo | 9 | 3 | 12 |
| 2016 Febrero | 8 | 5 | 13 |
| 2016 Enero | 7 | 28 | 35 |
| 2015 Diciembre | 14 | 29 | 43 |
| 2015 Noviembre | 13 | 24 | 37 |
| 2015 Octubre | 12 | 30 | 42 |
| 2015 Septiembre | 11 | 34 | 45 |
| 2015 Agosto | 19 | 34 | 53 |
| 2015 Julio | 79 | 3 | 82 |
| 2015 Junio | 67 | 14 | 81 |
| 2015 Mayo | 84 | 18 | 102 |
| 2015 Abril | 66 | 24 | 90 |
| 2015 Marzo | 76 | 11 | 87 |
| 2015 Febrero | 53 | 13 | 66 |
| 2015 Enero | 69 | 19 | 88 |
| 2014 Diciembre | 67 | 13 | 80 |
| 2014 Noviembre | 85 | 13 | 98 |
| 2014 Octubre | 83 | 10 | 93 |
| 2014 Septiembre | 74 | 14 | 88 |
| 2014 Agosto | 89 | 13 | 102 |
| 2014 Julio | 60 | 18 | 78 |
| 2014 Junio | 87 | 21 | 108 |
| 2014 Mayo | 91 | 15 | 106 |
| 2014 Abril | 88 | 14 | 102 |
| 2014 Marzo | 102 | 41 | 143 |
| 2014 Febrero | 57 | 17 | 74 |
| 2014 Enero | 83 | 29 | 112 |
| 2013 Diciembre | 53 | 30 | 83 |
| 2013 Noviembre | 74 | 24 | 98 |
| 2013 Octubre | 67 | 34 | 101 |
| 2013 Septiembre | 52 | 25 | 77 |
| 2013 Agosto | 53 | 78 | 131 |
| 2013 Julio | 47 | 49 | 96 |
| 2013 Junio | 70 | 62 | 132 |
| 2013 Mayo | 50 | 29 | 79 |
| 2013 Abril | 76 | 65 | 141 |
| 2013 Marzo | 69 | 35 | 104 |
| 2013 Febrero | 77 | 18 | 95 |
| 2013 Enero | 40 | 15 | 55 |
| 2012 Diciembre | 38 | 10 | 48 |
| 2012 Noviembre | 55 | 6 | 61 |
| 2012 Octubre | 31 | 4 | 35 |
| 2012 Septiembre | 13 | 3 | 16 |
| 2012 Agosto | 1 | 1 | 2 |
| 2011 Mayo | 7 | 0 | 7 |
| 2011 Abril | 4 | 0 | 4 |
| 2011 Marzo | 11 | 0 | 11 |
| 2011 Febrero | 21 | 0 | 21 |
| 2011 Enero | 7 | 0 | 7 |
| 2010 Diciembre | 6 | 0 | 6 |
| 2010 Noviembre | 13 | 0 | 13 |
| 2010 Octubre | 16 | 0 | 16 |
| 2010 Septiembre | 13 | 0 | 13 |
| 2010 Agosto | 6 | 0 | 6 |
| 2010 Julio | 3 | 0 | 3 |
| 2010 Junio | 7 | 0 | 7 |
| 2010 Mayo | 12 | 0 | 12 |
| 2010 Abril | 39 | 0 | 39 |
| 2010 Marzo | 64 | 0 | 64 |
| 2010 Febrero | 70 | 0 | 70 |
| 2010 Enero | 60 | 0 | 60 |
| 2009 Diciembre | 13 | 0 | 13 |
| 2009 Noviembre | 5 | 0 | 5 |
| 2009 Octubre | 7 | 0 | 7 |
| 2009 Septiembre | 6 | 0 | 6 |
| 2009 Agosto | 3 | 0 | 3 |
| 2009 Julio | 2 | 0 | 2 |
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| 2009 Mayo | 5 | 0 | 5 |
| 2009 Abril | 2 | 0 | 2 |
| 2009 Marzo | 1 | 0 | 1 |
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| 2008 Noviembre | 1 | 0 | 1 |
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| 2008 Julio | 3 | 0 | 3 |
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