NEVIL del adulto con hiperplasia papilomatosa multifocal

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Ciertas características clínicas (picor, apariencia inflamatoria) e histopatológicas (alternancia de paraqueratosis-agranulosis y ortoqueratosis-hipergranulosis) han permitido la individualización del que se conoce como nevo epidérmico verrugoso inflamatorio lineal (NEVIL). El NEVIL, como otros nevos epidérmicos, suele aparecer en edades precoces de la vida (el 75% antes de los 5 años de edad)2; sin embargo, se han descrito formas de aparición tardía3,4.A continuación describimos la singular evolución clínica de un NEVIL de aparición en la edad adulta.DESCRIPCION DEL CASOUn varón de 42 años, con antecedentes personales de asma, hipertensión arterial e hiperuricemia, en tratamiento con amlodipino y alopurinol, consultó porque sobre una alteración cutánea aparecida unos 10 años antes en la extremidad inferior derecha había desarrollado en los últimos 2 años varias áreas tumorales.La exploración reveló una alteración cutánea que se extendía en un trayecto longitudinal desde la zona externa de la región glútea, por la cara anterior del muslo (fig. 1) y hasta la cara interna de la rodilla y pierna derecha. Esta banda de piel, de unos 10 cm de anchura, aparecía constituida por la íntima agrupación de múltiples elementos lenticulares de aspecto eritematoso y queratósico. En el seno de la previa dermatosis lineal se observó la presencia de varias lesiones tumorales vegetantes, exofíticas, de superficie carnosa mamelonada, con áreas de fácil sangrado y con una exudación maloliente acumulada en las criptas entre las zonas más papilomatosas. Las zonas más vegetantes se localizaban en la cara interna de la rodilla derecha (fig. 2) y en el tercio distal de la superficie pretibial derecha (fig. 3). Alguna de las lesiones vegetantes protruía hasta 3 cm sobre el nivel de la piel circundante (fig. 2).<img src="103v93n02-13028748tab01.gif"></img>Fig. 1.--Alteración cutánea longitudinal en el muslo derecho.<img src="103v93n02-13028748tab02.gif"></img>Fig. 2.--Tumoración vegetante en la cara interna de la rodilla derecha.<img src="103v93n02-13028748tab03.gif"></img>Fig. 3.--Zona hiperplásica en la superficie pretibial derecha.En el estudio histopatológico de las biopsias tomadas de la dermatosis longitudinal zoniforme se encontró una hiperplasia epidérmica por intensa acantosis de predominio interpapilar acompañada en las capas epidérmicas altas de una alternancia de paraqueratosis-agranulosis y ortoqueratosis-hipergranulosis (fig. 4). El examen microscópico de varios fragmentos de las tumoraciones vegetantes reveló únicamente una exageración de los fenómenos de papilomatosis, con alternancia de unas gruesas papilas de estroma edematoso cubiertas por escasas capas epidérmicas y unas profundas criptas epiteliales interpapilares (fig. 5). Se realizó un cultivo de varios fragmentos de biopsia en medios para bacterias, micobacterias y hongos sin obtener ningún crecimiento.<img src="103v93n02-13028748tab04.gif"></img>Fig. 4.--Aspecto microscópico de la dermatosis lineal.<img src="103v93n02-13028748tab05.gif"></img>Fig. 5.--Aspecto microscópico de la tumoración vegetante en la rodilla derecha.Con el diagnóstico de nevo epidérmico verrugoso inflamatorio lineal con áreas multifocales de hiperplasia papilomatosa vegetante, y aun en ausencia de malignidad, hemos realizado tratamiento mediante extirpación quirúrgica de las zonas tumorales con el fin de evitar un deterioro funcional en el miembro del paciente. DISCUSIONHemos descrito una lesión de distribución segmentaria cuyo trayecto (zona externa de la región glútea, cara anterior del muslo y cara interna de rodilla y pierna) se corresponde con la distribución de las líneas de Blaschko. Este tipo de patrón lineal se ha relacionado, en diversas enfermedades de aparición esporádica, con la presencia en la embriogénesis precoz de dos clones celulares diferentes, probablemente por mutaciones postzigóticas (mosaicismo somático)5.Se han publicado diversos ejemplos de neoplasias aparecidas sobre nevos epidérmicos: carcinoma epidermoide6-8, carcinoma basocelular9-11, queratoacantoma12, porocarcinoma13, acantoma de células claras14. Recientemente, la evidencia clínica de la aparición de tumores secundarios sobre algunas alteraciones segmentarias se ha explicado mediante el atractivo mecanismo genético de la pérdida de la heterozigosidad. La mutación del alelo normal en células de ciertas dermatosis segmentarias ya heterozigotas (a diferencia del resto de la piel) para un gen supresor de neoplasias daría lugar a una célula homozigótica o hemizigótica para dicho gen15.Sin embargo, el carácter puramente hiperplásico de los diversos fragmentos extirpados a nuestro paciente nos obliga a considerar las proliferaciones vegetantes aparecidas sobre este NEVIL como lesiones pseudotumorales simuladoras clínicas de neoplasia. Desde un punto de vista clínico, el carácter multifocal y la aparición en el terreno hamartomatoso del NEVIL, desde el punto de vista histológico, el aspecto papilomatoso más que pseudoepiteliomatoso, y desde el punto de vista microbiológico, la repetida ausencia de crecimiento de bacterias patógenas, excluyen el diagnóstico del tipo de procesos pseudotumorales que se han conocido como seudoepiteliomas16,17 o como piodermitis vegetantes18. 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Un varón de 42 años presentaba en la extremidad inferior derecha una dermatosis eritematosa y queratósica que se extendía longitudinalmente siguiendo el trayecto de las líneas de Blaschko. En el seno de la previa dermatosis desarrolló en los últimos años varias lesiones tumorales exofíticas cuyo estudio histológico reveló únicamente una intensa papilomatosis de naturaleza benigna. Describimos el ejemplo de un nevo epidérmico verrugoso inflamatorio lineal que en la edad adulta desarrolló múltiples proliferaciones vegetantes de carácter puramente hiper-plásico." ] "en" => array:1 [ "resumen" => "Verrucous epidermal naevi are hamartomatous lesions with differentiation toward epidermal keratinocytes. Certain clinical and histological characteristics have justified the individualization of the so-called inflammatory linear verrucous epidermal naevus (ILVEN). 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Estadísticas

Adult onset ILVEN with multifocal papillomatous hyperplasia

Eloy Rodríguez-Díaza, Cristina Galache Osunaa, M Luisa Junquera Llanezaa, Dolores Nosti Martíneza, Antonio Martínez Merinob

a Servicio de Dermatología. Hospital de Cabueñes. Gijón. Asturias.

b Servicio de Anatomía Patológica. Hospital de Cabueñes. Gijón. Asturias.

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sin embargo&#44; se han descrito formas de aparici&#243;n tard&#237;a<span class="elsevierStyleSup">3&#44;4</span>&#46;</p><p class="elsevierStylePara">A continuaci&#243;n describimos la singular evoluci&#243;n cl&#237;nica de un NEVIL de aparici&#243;n en la edad adulta&#46;</p><p class="elsevierStylePara">DESCRIPCION DEL CASO</p><p class="elsevierStylePara">Un var&#243;n de 42 a&#241;os&#44; con antecedentes personales de asma&#44; hipertensi&#243;n arterial e hiperuricemia&#44; en tratamiento con amlodipino y alopurinol&#44; consult&#243; porque sobre una alteraci&#243;n cut&#225;nea aparecida unos 10 a&#241;os antes en la extremidad inferior derecha hab&#237;a desarrollado en los &#250;ltimos 2 a&#241;os varias &#225;reas tumorales&#46;</p><p class="elsevierStylePara">La exploraci&#243;n revel&#243; una alteraci&#243;n cut&#225;nea que se extend&#237;a en un trayecto longitudinal desde la zona externa de la regi&#243;n gl&#250;tea&#44; por la cara anterior del muslo &#40;fig&#46; 1&#41; y hasta la cara interna de la rodilla y pierna derecha&#46; Esta banda de piel&#44; de unos 10 cm de anchura&#44; aparec&#237;a constituida por la &#237;ntima agrupaci&#243;n de m&#250;ltiples elementos lenticulares de aspecto eritematoso y querat&#243;sico&#46; En el seno de la previa dermatosis lineal se observ&#243; la presencia de varias lesiones tumorales vegetantes&#44; exof&#237;ticas&#44; de superficie carnosa mamelonada&#44; con &#225;reas de f&#225;cil sangrado y con una exudaci&#243;n maloliente acumulada en las criptas entre las zonas m&#225;s papilomatosas&#46; Las zonas m&#225;s vegetantes se localizaban en la cara interna de la rodilla derecha &#40;fig&#46; 2&#41; y en el tercio distal de la superficie pretibial derecha &#40;fig&#46; 3&#41;&#46; Alguna de las lesiones vegetantes protru&#237;a hasta 3 cm sobre el nivel de la piel circundante &#40;fig&#46; 2&#41;&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v93n02-13028748tab01.gif"></img></p><p class="elsevierStylePara">Fig&#46; 1&#46;--Alteraci&#243;n cut&#225;nea longitudinal en el muslo derecho&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v93n02-13028748tab02.gif"></img></p><p class="elsevierStylePara">Fig&#46; 2&#46;--Tumoraci&#243;n vegetante en la cara interna de la rodilla derecha&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v93n02-13028748tab03.gif"></img></p><p class="elsevierStylePara">Fig&#46; 3&#46;--Zona hiperpl&#225;sica en la superficie pretibial derecha&#46;</p><p class="elsevierStylePara">En el estudio histopatol&#243;gico de las biopsias tomadas de la dermatosis longitudinal zoniforme se encontr&#243; una hiperplasia epid&#233;rmica por intensa acantosis de predominio interpapilar acompa&#241;ada en las capas epid&#233;rmicas altas de una alternancia de paraqueratosis-agranulosis y ortoqueratosis-hipergranulosis &#40;fig&#46; 4&#41;&#46; El examen microsc&#243;pico de varios fragmentos de las tumoraciones vegetantes revel&#243; &#250;nicamente una exageraci&#243;n de los fen&#243;menos de papilomatosis&#44; con alternancia de unas gruesas papilas de estroma edematoso cubiertas por escasas capas epid&#233;rmicas y unas profundas criptas epiteliales interpapilares &#40;fig&#46; 5&#41;&#46; Se realiz&#243; un cultivo de varios fragmentos de biopsia en medios para bacterias&#44; micobacterias y hongos sin obtener ning&#250;n crecimiento&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v93n02-13028748tab04.gif"></img></p><p class="elsevierStylePara">Fig&#46; 4&#46;--Aspecto microsc&#243;pico de la dermatosis lineal&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v93n02-13028748tab05.gif"></img></p><p class="elsevierStylePara">Fig&#46; 5&#46;--Aspecto microsc&#243;pico de la tumoraci&#243;n vegetante en la rodilla derecha&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Con el diagn&#243;stico de nevo epid&#233;rmico verrugoso inflamatorio lineal con &#225;reas multifocales de hiperplasia papilomatosa vegetante&#44; y aun en ausencia de malignidad&#44; hemos realizado tratamiento mediante extirpaci&#243;n quir&#250;rgica de las zonas tumorales con el fin de evitar un deterioro funcional en el miembro del paciente&#46;</p><p class="elsevierStylePara"> DISCUSION</p><p class="elsevierStylePara">Hemos descrito una lesi&#243;n de distribuci&#243;n segmentaria cuyo trayecto &#40;zona externa de la regi&#243;n gl&#250;tea&#44; cara anterior del muslo y cara interna de rodilla y pierna&#41; se corresponde con la distribuci&#243;n de las l&#237;neas de Blaschko&#46; Este tipo de patr&#243;n lineal se ha relacionado&#44; en diversas enfermedades de aparici&#243;n espor&#225;dica&#44; con la presencia en la embriog&#233;nesis precoz de dos clones celulares diferentes&#44; probablemente por mutaciones postzig&#243;ticas &#40;mosaicismo som&#225;tico&#41;<span class="elsevierStyleSup">5</span>&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Se han publicado diversos ejemplos de neoplasias aparecidas sobre nevos epid&#233;rmicos&#58; carcinoma epidermoide<span class="elsevierStyleSup">6-8</span>&#44; carcinoma basocelular<span class="elsevierStyleSup">9-11</span>&#44; queratoacantoma<span class="elsevierStyleSup">12</span>&#44; porocarcinoma<span class="elsevierStyleSup">13</span>&#44; acantoma de c&#233;lulas claras<span class="elsevierStyleSup">14</span>&#46; Recientemente&#44; la evidencia cl&#237;nica de la aparici&#243;n de tumores secundarios sobre algunas alteraciones segmentarias se ha explicado mediante el atractivo mecanismo gen&#233;tico de la p&#233;rdida de la heterozigosidad&#46; La mutaci&#243;n del alelo normal en c&#233;lulas de ciertas dermatosis segmentarias ya heterozigotas &#40;a diferencia del resto de la piel&#41; para un gen supresor de neoplasias dar&#237;a lugar a una c&#233;lula homozig&#243;tica o hemizig&#243;tica para dicho gen<span class="elsevierStyleSup">15</span>&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Sin embargo&#44; el car&#225;cter puramente hiperpl&#225;sico de los diversos fragmentos extirpados a nuestro paciente nos obliga a considerar las proliferaciones vegetantes aparecidas sobre este NEVIL como lesiones pseudotumorales simuladoras cl&#237;nicas de neoplasia&#46; Desde un punto de vista cl&#237;nico&#44; el car&#225;cter multifocal y la aparici&#243;n en el terreno hamartomatoso del NEVIL&#44; desde el punto de vista histol&#243;gico&#44; el aspecto papilomatoso m&#225;s que pseudoepiteliomatoso&#44; y desde el punto de vista microbiol&#243;gico&#44; la repetida ausencia de crecimiento de bacterias pat&#243;genas&#44; excluyen el diagn&#243;stico del tipo de procesos pseudotumorales que se han conocido como seudoepiteliomas<span class="elsevierStyleSup">16&#44;17</span> o como piodermitis vegetantes<span class="elsevierStyleSup">18</span>&#46; Existe alguna referencia previa de proliferaciones vegetantes en las &#225;reas flexurales de un nevo epid&#233;rmico verrugoso sistematizado<span class="elsevierStyleSup">19</span>&#46;</p><p class="elsevierStylePara">En conclusi&#243;n&#44; hemos descrito un ejemplo de nevo epid&#233;rmico verrugoso inflamatorio lineal que en la edad adulta desarroll&#243; proliferaciones vegetantes de car&#225;cter puramente hiperpl&#225;sico&#46;</p>"
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Información del artículo

ISSN: 00017310
Idioma original: Español

Datos actualizados diariamente

año/Mes	Html	Pdf	Total

2024 Noviembre	2	3	5
2024 Octubre	98	50	148
2024 Septiembre	94	34	128
2024 Agosto	102	65	167
2024 Julio	98	35	133
2024 Junio	103	37	140
2024 Mayo	84	35	119
2024 Abril	80	37	117
2024 Marzo	102	33	135
2024 Febrero	64	36	100
2024 Enero	80	35	115
2023 Diciembre	86	20	106
2023 Noviembre	119	41	160
2023 Octubre	115	26	141
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2023 Enero	115	35	150
2022 Diciembre	124	42	166
2022 Noviembre	135	50	185
2022 Octubre	91	42	133
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2022 Agosto	110	41	151
2022 Julio	104	44	148
2022 Junio	79	34	113
2022 Mayo	84	44	128
2022 Abril	57	40	97
2022 Marzo	54	71	125
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2022 Enero	105	46	151
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2021 Agosto	70	40	110
2021 Julio	68	32	100
2021 Junio	82	39	121
2021 Mayo	97	30	127
2021 Abril	177	48	225
2021 Marzo	173	36	209
2021 Febrero	144	37	181
2021 Enero	120	33	153
2020 Diciembre	103	32	135
2020 Noviembre	68	25	93
2020 Octubre	72	9	81
2020 Septiembre	89	9	98
2020 Agosto	100	25	125
2020 Julio	126	22	148
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2020 Mayo	71	35	106
2020 Abril	74	23	97
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2019 Noviembre	1	1	2
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2019 Agosto	0	6	6
2019 Julio	0	11	11
2019 Junio	0	25	25
2019 Mayo	1	79	80
2019 Abril	1	36	37
2019 Marzo	1	11	12
2019 Febrero	0	8	8
2019 Enero	1	9	10
2018 Diciembre	5	6	11
2018 Noviembre	1	8	9
2018 Octubre	1	8	9
2018 Septiembre	31	0	31
2018 Agosto	0	8	8
2018 Julio	0	1	1
2018 Mayo	0	3	3
2018 Marzo	3	0	3
2018 Febrero	73	19	92
2018 Enero	77	13	90
2017 Diciembre	69	17	86
2017 Noviembre	70	11	81
2017 Octubre	73	21	94
2017 Septiembre	78	18	96
2017 Agosto	84	21	105
2017 Julio	102	21	123
2017 Junio	121	29	150
2017 Mayo	123	23	146
2017 Abril	91	34	125
2017 Marzo	121	34	155
2017 Febrero	287	23	310
2017 Enero	84	17	101
2016 Diciembre	114	19	133
2016 Noviembre	147	13	160
2016 Octubre	167	31	198
2016 Septiembre	225	54	279
2016 Agosto	154	23	177
2016 Julio	82	17	99
2016 Junio	5	5	10
2016 Mayo	11	9	20
2016 Abril	8	2	10
2016 Marzo	10	3	13
2016 Febrero	11	4	15
2016 Enero	14	21	35
2015 Diciembre	14	14	28
2015 Noviembre	30	15	45
2015 Octubre	29	16	45
2015 Septiembre	16	9	25
2015 Agosto	19	7	26
2015 Julio	179	2	181
2015 Junio	112	6	118
2015 Mayo	140	15	155
2015 Abril	110	13	123
2015 Marzo	103	2	105
2015 Febrero	105	7	112
2015 Enero	93	8	101
2014 Diciembre	122	10	132
2014 Noviembre	97	7	104
2014 Octubre	109	14	123
2014 Septiembre	93	19	112
2014 Agosto	121	26	147
2014 Julio	89	24	113
2014 Junio	111	12	123
2014 Mayo	128	20	148
2014 Abril	87	15	102
2014 Marzo	94	42	136
2014 Febrero	68	43	111
2014 Enero	69	39	108
2013 Diciembre	78	44	122
2013 Noviembre	75	32	107
2013 Octubre	77	33	110
2013 Septiembre	60	31	91
2013 Agosto	78	77	155
2013 Julio	86	68	154
2013 Junio	75	56	131
2013 Mayo	51	57	108
2013 Abril	60	43	103
2013 Marzo	58	22	80
2013 Febrero	81	19	100
2013 Enero	65	14	79
2012 Diciembre	54	13	67
2012 Noviembre	53	8	61
2012 Octubre	30	1	31
2012 Septiembre	14	3	17
2012 Agosto	2	0	2
2011 Mayo	10	0	10
2011 Abril	6	0	6
2011 Marzo	15	0	15
2011 Febrero	9	0	9
2011 Enero	4	0	4
2010 Noviembre	2	0	2
2010 Octubre	7	0	7
2010 Septiembre	3	0	3
2010 Agosto	3	0	3
2010 Julio	16	0	16
2010 Junio	16	0	16
2010 Mayo	9	0	9
2010 Abril	4	0	4
2010 Marzo	1	0	1
2010 Enero	2	0	2
2009 Diciembre	1	0	1
2009 Noviembre	4	0	4
2009 Octubre	2	0	2
2009 Septiembre	7	0	7
2009 Agosto	9	0	9
2009 Julio	7	0	7
2009 Junio	3	0	3
2009 Mayo	7	0	7
2009 Abril	3	0	3
2008 Septiembre	1	0	1
2008 Agosto	1	0	1
2008 Julio	1	0	1
2008 Junio	4	0	4
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