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que afectaba inicialmente a la regi&#243;n del omoplato izquierdo y que de forma lenta y gradual se extendi&#243; al hombro&#44; brazo&#44; antebrazo y primer dedo de la mano del mismo lado&#46; Entre sus antecedentes personales destacaba &#250;nicamente una polinosis en tratamiento inmunoter&#225;pico&#46; El paciente refer&#237;a prurito generalizado en relaci&#243;n con los ba&#241;os con agua caliente y con los cambios bruscos de temperatura&#44; as&#237; como episodios aislados de rubor facial&#46; En la consulta se realiz&#243; un interrogatorio dirigido en el que se descart&#243; otra sintomatolog&#237;a acompa&#241;ante como dolor abdominal&#44; n&#225;useas&#44; v&#243;mitos&#44; diarrea&#44; p&#233;rdida de peso&#44; mareos&#44; cefaleas&#44; dolor tor&#225;cico y palpitaciones&#44; as&#237; como la toma de otros medicamentos o drogas&#46;</p><p class="elsevierStylePara">En la exploraci&#243;n cl&#237;nica se observaron numerosas m&#225;culas eritematosas con finas telangiectasias&#44; confluentes y con bordes mal definidos&#46; Estas lesiones se localizaban en la regi&#243;n del omoplato&#44; cuello&#44; hombro&#44; brazo&#44; antebrazo y primer dedo de la mano del lado izquierdo&#44; confinadas al segmento corporal correspondiente a los dermatomas C<span class="elsevierStyleInf">4</span>-T<span class="elsevierStyleInf">7</span> &#40;Figs&#46; 1 y 2&#41;&#46; Las lesiones desaparec&#237;an a la diascopia y la fricci&#243;n de las mismas no provocaba su urticaci&#243;n &#40;signo de Darier negativo&#41;&#46; Presentaba un dermografismo moderadamente positivo sobre piel sana&#46; El resto del examen f&#237;sico fue normal&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v92n07-08-13016760tab01.gif"></img><img src="103v92n07-08-13016760tab02.gif"></img></p><p class="elsevierStylePara">FIGS&#46; 1 y 2&#46;--Aspecto cl&#237;nico de las lesiones cut&#225;neas que se distribuyen en la zona del miembro superior izquierdo correspondiente a los dermatomas C<span class="elsevierStyleInf">4</span>-T<span class="elsevierStyleInf">7</span>&#46;</p><p class="elsevierStylePara">El examen histopatol&#243;gico correspondiente a la biopsia de una de estas lesiones cut&#225;neas mostr&#243; una hiperpigmentaci&#243;n de la capa basal&#44; una dilataci&#243;n del plexo vascular superficial y un infiltrado inflamatorio perivascular en dermis superior con aumento del n&#250;mero de mastocitos &#40;una media de tres mastocitos por unidad vascular&#41; &#40;Fig&#46; 3&#41;&#46; Con la tinci&#243;n de Giemsa se observaron gr&#225;nulos metacrom&#225;ticos en el citoplasma de estas c&#233;lulas &#40;Fig&#46; 4&#41;&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v92n07-08-13016760tab03.gif"></img></p><p class="elsevierStylePara">FIG&#46; 3&#46;--Imagen histol&#243;gica de la lesi&#243;n que muestra una dilataci&#243;n vascular superficial acompa&#241;ada de un infiltrado inflamatorio perivascular en dermis superior con mastocitos &#40;H&#38;E&#44; &#215;10&#41;&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v92n07-08-13016760tab04.gif"></img></p><p class="elsevierStylePara">FIG&#46; 4&#46;--Infiltrado perivascular de mastocitos &#40;Giemsa&#44; &#215;40&#41;&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Con el diagn&#243;stico clinicohistopatol&#243;gico de TMEP solicitamos determinaciones de metil-histamina en orina de 24 horas y de triptasa en suero&#46; Los resultados de estas pruebas de laboratorio apoyaron el diagn&#243;stico de TMEP al obtener valores por encima de la normalidad&#58; 266&#44;2 &#181;g&#47;24 h de metil-histamina en orina de 24 horas &#40;en condiciones normales niveles inferiores a 172&#41; y 9&#44;3 U&#47;l de triptasa &#40;valores normales entre 0-2&#41;&#46; Tambi&#233;n realizamos un estudio de extensi&#243;n para descartar afectaci&#243;n sist&#233;mica subyacente en el que se incluyeron las siguientes exploraciones&#58; sistem&#225;tico y bioqu&#237;mica sangu&#237;nea&#44; con resultados dentro de la normalidad&#59; radiograf&#237;a de huesos largos&#44; pelvis&#44; columna y cr&#225;neo&#44; sin alteraciones significativas&#59; ecograf&#237;a abdominal&#44; que descart&#243; la existencia de adenopat&#237;as y visceromegalias&#44; y estudio radiol&#243;gico baritado sin hallazgos patol&#243;gicos&#46; Los resultados del examen f&#237;sico general y de estas exploraciones complementarias descartaron afectaci&#243;n sist&#233;mica o transformaci&#243;n maligna de esta mastocitosis cut&#225;nea&#46;</p><p class="elsevierStylePara">El paciente ha realizado tratamiento con antihistam&#237;nicos orales anti-H<span class="elsevierStyleInf">1</span> y actualmente sigue diversas medidas higienicosanitarias con objeto de evitar aquellos factores desencadenantes de la degranulaci&#243;n mastocitaria&#44; como el ejercicio intenso&#44; cambios bruscos de temperatura&#44; ciertos medicamentos como aspirina&#44; code&#237;na&#44; antiinflamatorios no esteroideos&#44; etc&#46; Un a&#241;o despu&#233;s las lesiones cut&#225;neas tienen un aspecto similar al inicial&#46;</p><p class="elsevierStylePara"> DISCUSI&#211;N</p><p class="elsevierStylePara">Las mastocitosis constituyen un grupo heterog&#233;neo de trastornos cl&#237;nicos caracterizados por una proliferaci&#243;n anormal de mastocitos en diversos &#243;rganos o tejidos&#44; siendo la piel su localizaci&#243;n m&#225;s frecuente &#40;2&#44; 3&#41;&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Dentro del grupo de las mastocitosis cut&#225;neas se incluyen cinco variantes cl&#237;nicas&#58; la urticaria pigmentosa &#40;que representa aproximadamente el 90&#37; de los casos de infiltraci&#243;n cut&#225;nea mastocitaria&#41;&#44; el mastocitoma&#44; la mastocitosis cut&#225;nea difusa o eritrod&#233;rmica&#44; la mastocitosis telangiect&#225;sica y la TMEP &#40;3&#44; 4&#41;&#46;</p><p class="elsevierStylePara">La TMEP es una forma poco frecuente&#44; aunque no excepcional&#44; de mastocitosis cut&#225;nea con lesiones distribuidas principalmente en tronco y zona proximal de miembros&#46; Esta entidad afecta casi exclusivamente a adultos &#40;5&#41; y por regla general tiene un curso benigno&#46; No obstante&#44; se han descrito casos de TMEP en adultos que evolucionan a mastocitosis sist&#233;mica por infiltraci&#243;n de &#243;rganos internos como m&#233;dula &#243;sea&#44; tracto gastrointestinal&#44; h&#237;gado&#44; bazo y n&#243;dulos linf&#225;ticos &#40;3&#44; 5-7&#41;&#46;</p><p class="elsevierStylePara">En nuestro caso el paciente refer&#237;a como &#250;nicos s&#237;ntomas sist&#233;micos episodios de rubor facial y rinorrea&#44; hallazgos bastante comunes en las mastocitosis que no implican necesariamente afectaci&#243;n sist&#233;mica &#40;8&#41;&#46; A pesar de ello descartamos esta complicaci&#243;n mediante un estudio de extensi&#243;n dirigido&#44; si bien no consideramos justificado someterle a exploraciones invasivas como biopsia y aspirado de m&#233;dula &#243;sea y endoscopia digestiva alta al tratarse de una mastocitosis cut&#225;nea de inicio en edad escolar &#40;2&#44; 3&#44; 7&#41;&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Hemos considerado interesante la descripci&#243;n de este caso de mastocitosis cut&#225;nea al tratarse de un tipo excepcional de TMEP por la localizaci&#243;n de sus lesiones&#44; que adoptaban una disposici&#243;n unilateral segmentaria &#40;9-11&#41;&#44; y por su inicio precoz en edad escolar &#40;12-14&#41;&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Tras una revisi&#243;n exhaustiva de la literatura comprobamos que hasta la fecha tan s&#243;lo se han publicado tres casos de TMEP con esta distribuci&#243;n peculiar y en ning&#250;n de ellos las lesiones comenzaron en la infancia&#46; En 1987&#44; Fried y Lynfield &#40;9&#41; publicaron el primer caso de TMEP unilateral en un var&#243;n de 36 a&#241;os de edad&#46; El paciente presentaba desde hac&#237;a 10 a&#241;os unas lesiones telangiect&#225;sicas en mejilla derecha con signo de Darier negativo&#46; El examen histol&#243;gico de las lesiones cut&#225;neas mostr&#243; un infiltrado inflamatorio perivascular en dermis superior con incremento en el n&#250;mero de mastocitos&#46;</p><p class="elsevierStylePara">El segundo caso de TMEP unilateral fue publicado por Koeppel y Sayag en 1990 &#40;10&#41;&#46; Se trataba de una mujer de 25 a&#241;os de edad que consult&#243; por una erupci&#243;n maculosa eritematotelangiect&#225;sica que se extend&#237;a lenta y gradualmente siguiendo un patr&#243;n de distribuci&#243;n unilateral y lineal por encima de la mama izquierda&#46; El signo de Darier era positivo y el examen histopatol&#243;gico confirm&#243; el diagn&#243;stico de TMEP&#46;</p><p class="elsevierStylePara">En 1993&#44; Gonz&#225;lez-Castro &#40;11&#41; public&#243; un nuevo caso de TMEP unilateral en una mujer de 36 a&#241;os de edad con una historia de lesiones eritematosas con vasos telangiect&#225;sicos en la mejilla izquierda desde hac&#237;a 15 a&#241;os aproximadamente&#46; Estas lesiones eran pruriginosas durante el per&#237;odo menstrual y con los cambios bruscos de temperatura&#46; El signo de Darier era negativo y los hallazgos histol&#243;gicos eran similares a los de los casos anteriores&#44; con dilataci&#243;n del plexo vascular superficial y ac&#250;mulos perivasculares de mastocitos&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Tambi&#233;n queremos se&#241;alar que en el caso que comunicamos se plante&#243; el diagn&#243;stico diferencial de esta entidad con la telangiectasia nevoide unilateral por la distribuci&#243;n peculiar de las lesiones cut&#225;neas&#46; Sin embargo&#44; los resultados del examen histopatol&#243;gico confirmaron el diagn&#243;stico de mastocitosis cut&#225;nea tipo TMEP&#46; Esto &#250;ltimo nos hace sospechar que posiblemente los casos de TMEP unilaterales no sean tan excepcionales y que muchos de los casos etiquetados de telangiectasia nevoide unilateral se corresponder&#237;an realmente con TMEP unilaterales si el dermat&#243;logo hubiese confirmado esta sospecha cl&#237;nica con el estudio histopatol&#243;gico correspondiente&#46;</p>"
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Telangiectasia maculosa eruptiva persistente unilateral: aportación de un caso y revisión de la literatura
Unilateral telangiectasia macularis eruptiva perstans: a case report and review of the literature.
AI. Bernal Ruiza, A. González Ruiza, H. Aragoneses Frailea, C. Gutiérrez Rodrígueza, M. García Muñoza
a Servicio de Dermatología. Hospital Universitario de Valladolid.
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que afectaba inicialmente a la regi&#243;n del omoplato izquierdo y que de forma lenta y gradual se extendi&#243; al hombro&#44; brazo&#44; antebrazo y primer dedo de la mano del mismo lado&#46; Entre sus antecedentes personales destacaba &#250;nicamente una polinosis en tratamiento inmunoter&#225;pico&#46; El paciente refer&#237;a prurito generalizado en relaci&#243;n con los ba&#241;os con agua caliente y con los cambios bruscos de temperatura&#44; as&#237; como episodios aislados de rubor facial&#46; En la consulta se realiz&#243; un interrogatorio dirigido en el que se descart&#243; otra sintomatolog&#237;a acompa&#241;ante como dolor abdominal&#44; n&#225;useas&#44; v&#243;mitos&#44; diarrea&#44; p&#233;rdida de peso&#44; mareos&#44; cefaleas&#44; dolor tor&#225;cico y palpitaciones&#44; as&#237; como la toma de otros medicamentos o drogas&#46;</p><p class="elsevierStylePara">En la exploraci&#243;n cl&#237;nica se observaron numerosas m&#225;culas eritematosas con finas telangiectasias&#44; confluentes y con bordes mal definidos&#46; Estas lesiones se localizaban en la regi&#243;n del omoplato&#44; cuello&#44; hombro&#44; brazo&#44; antebrazo y primer dedo de la mano del lado izquierdo&#44; confinadas al segmento corporal correspondiente a los dermatomas C<span class="elsevierStyleInf">4</span>-T<span class="elsevierStyleInf">7</span> &#40;Figs&#46; 1 y 2&#41;&#46; Las lesiones desaparec&#237;an a la diascopia y la fricci&#243;n de las mismas no provocaba su urticaci&#243;n &#40;signo de Darier negativo&#41;&#46; Presentaba un dermografismo moderadamente positivo sobre piel sana&#46; El resto del examen f&#237;sico fue normal&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v92n07-08-13016760tab01.gif"></img><img src="103v92n07-08-13016760tab02.gif"></img></p><p class="elsevierStylePara">FIGS&#46; 1 y 2&#46;--Aspecto cl&#237;nico de las lesiones cut&#225;neas que se distribuyen en la zona del miembro superior izquierdo correspondiente a los dermatomas C<span class="elsevierStyleInf">4</span>-T<span class="elsevierStyleInf">7</span>&#46;</p><p class="elsevierStylePara">El examen histopatol&#243;gico correspondiente a la biopsia de una de estas lesiones cut&#225;neas mostr&#243; una hiperpigmentaci&#243;n de la capa basal&#44; una dilataci&#243;n del plexo vascular superficial y un infiltrado inflamatorio perivascular en dermis superior con aumento del n&#250;mero de mastocitos &#40;una media de tres mastocitos por unidad vascular&#41; &#40;Fig&#46; 3&#41;&#46; Con la tinci&#243;n de Giemsa se observaron gr&#225;nulos metacrom&#225;ticos en el citoplasma de estas c&#233;lulas &#40;Fig&#46; 4&#41;&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v92n07-08-13016760tab03.gif"></img></p><p class="elsevierStylePara">FIG&#46; 3&#46;--Imagen histol&#243;gica de la lesi&#243;n que muestra una dilataci&#243;n vascular superficial acompa&#241;ada de un infiltrado inflamatorio perivascular en dermis superior con mastocitos &#40;H&#38;E&#44; &#215;10&#41;&#46;</p><p class="elsevierStylePara"><img src="103v92n07-08-13016760tab04.gif"></img></p><p class="elsevierStylePara">FIG&#46; 4&#46;--Infiltrado perivascular de mastocitos &#40;Giemsa&#44; &#215;40&#41;&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Con el diagn&#243;stico clinicohistopatol&#243;gico de TMEP solicitamos determinaciones de metil-histamina en orina de 24 horas y de triptasa en suero&#46; Los resultados de estas pruebas de laboratorio apoyaron el diagn&#243;stico de TMEP al obtener valores por encima de la normalidad&#58; 266&#44;2 &#181;g&#47;24 h de metil-histamina en orina de 24 horas &#40;en condiciones normales niveles inferiores a 172&#41; y 9&#44;3 U&#47;l de triptasa &#40;valores normales entre 0-2&#41;&#46; Tambi&#233;n realizamos un estudio de extensi&#243;n para descartar afectaci&#243;n sist&#233;mica subyacente en el que se incluyeron las siguientes exploraciones&#58; sistem&#225;tico y bioqu&#237;mica sangu&#237;nea&#44; con resultados dentro de la normalidad&#59; radiograf&#237;a de huesos largos&#44; pelvis&#44; columna y cr&#225;neo&#44; sin alteraciones significativas&#59; ecograf&#237;a abdominal&#44; que descart&#243; la existencia de adenopat&#237;as y visceromegalias&#44; y estudio radiol&#243;gico baritado sin hallazgos patol&#243;gicos&#46; Los resultados del examen f&#237;sico general y de estas exploraciones complementarias descartaron afectaci&#243;n sist&#233;mica o transformaci&#243;n maligna de esta mastocitosis cut&#225;nea&#46;</p><p class="elsevierStylePara">El paciente ha realizado tratamiento con antihistam&#237;nicos orales anti-H<span class="elsevierStyleInf">1</span> y actualmente sigue diversas medidas higienicosanitarias con objeto de evitar aquellos factores desencadenantes de la degranulaci&#243;n mastocitaria&#44; como el ejercicio intenso&#44; cambios bruscos de temperatura&#44; ciertos medicamentos como aspirina&#44; code&#237;na&#44; antiinflamatorios no esteroideos&#44; etc&#46; Un a&#241;o despu&#233;s las lesiones cut&#225;neas tienen un aspecto similar al inicial&#46;</p><p class="elsevierStylePara"> DISCUSI&#211;N</p><p class="elsevierStylePara">Las mastocitosis constituyen un grupo heterog&#233;neo de trastornos cl&#237;nicos caracterizados por una proliferaci&#243;n anormal de mastocitos en diversos &#243;rganos o tejidos&#44; siendo la piel su localizaci&#243;n m&#225;s frecuente &#40;2&#44; 3&#41;&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Dentro del grupo de las mastocitosis cut&#225;neas se incluyen cinco variantes cl&#237;nicas&#58; la urticaria pigmentosa &#40;que representa aproximadamente el 90&#37; de los casos de infiltraci&#243;n cut&#225;nea mastocitaria&#41;&#44; el mastocitoma&#44; la mastocitosis cut&#225;nea difusa o eritrod&#233;rmica&#44; la mastocitosis telangiect&#225;sica y la TMEP &#40;3&#44; 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si bien no consideramos justificado someterle a exploraciones invasivas como biopsia y aspirado de m&#233;dula &#243;sea y endoscopia digestiva alta al tratarse de una mastocitosis cut&#225;nea de inicio en edad escolar &#40;2&#44; 3&#44; 7&#41;&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Hemos considerado interesante la descripci&#243;n de este caso de mastocitosis cut&#225;nea al tratarse de un tipo excepcional de TMEP por la localizaci&#243;n de sus lesiones&#44; que adoptaban una disposici&#243;n unilateral segmentaria &#40;9-11&#41;&#44; y por su inicio precoz en edad escolar &#40;12-14&#41;&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Tras una revisi&#243;n exhaustiva de la literatura comprobamos que hasta la fecha tan s&#243;lo se han publicado tres casos de TMEP con esta distribuci&#243;n peculiar y en ning&#250;n de ellos las lesiones comenzaron en la infancia&#46; En 1987&#44; Fried y Lynfield &#40;9&#41; publicaron el primer caso de TMEP unilateral en un var&#243;n de 36 a&#241;os de edad&#46; El paciente presentaba desde hac&#237;a 10 a&#241;os unas lesiones telangiect&#225;sicas en mejilla derecha con signo de Darier negativo&#46; El examen histol&#243;gico de las lesiones cut&#225;neas mostr&#243; un infiltrado inflamatorio perivascular en dermis superior con incremento en el n&#250;mero de mastocitos&#46;</p><p class="elsevierStylePara">El segundo caso de TMEP unilateral fue publicado por Koeppel y Sayag en 1990 &#40;10&#41;&#46; Se trataba de una mujer de 25 a&#241;os de edad que consult&#243; por una erupci&#243;n maculosa eritematotelangiect&#225;sica que se extend&#237;a lenta y gradualmente siguiendo un patr&#243;n de distribuci&#243;n unilateral y lineal por encima de la mama izquierda&#46; El signo de Darier era positivo y el examen histopatol&#243;gico confirm&#243; el diagn&#243;stico de TMEP&#46;</p><p class="elsevierStylePara">En 1993&#44; Gonz&#225;lez-Castro &#40;11&#41; public&#243; un nuevo caso de TMEP unilateral en una mujer de 36 a&#241;os de edad con una historia de lesiones eritematosas con vasos telangiect&#225;sicos en la mejilla izquierda desde hac&#237;a 15 a&#241;os aproximadamente&#46; Estas lesiones eran pruriginosas durante el per&#237;odo menstrual y con los cambios bruscos de temperatura&#46; El signo de Darier era negativo y los hallazgos histol&#243;gicos eran similares a los de los casos anteriores&#44; con dilataci&#243;n del plexo vascular superficial y ac&#250;mulos perivasculares de mastocitos&#46;</p><p class="elsevierStylePara">Tambi&#233;n queremos se&#241;alar que en el caso que comunicamos se plante&#243; el diagn&#243;stico diferencial de esta entidad con la telangiectasia nevoide unilateral por la distribuci&#243;n peculiar de las lesiones cut&#225;neas&#46; Sin embargo&#44; los resultados del examen histopatol&#243;gico confirmaron el diagn&#243;stico de mastocitosis cut&#225;nea tipo TMEP&#46; Esto &#250;ltimo nos hace sospechar que posiblemente los casos de TMEP unilaterales no sean tan excepcionales y que muchos de los casos etiquetados de telangiectasia nevoide unilateral se corresponder&#237;an realmente con TMEP unilaterales si el dermat&#243;logo hubiese confirmado esta sospecha cl&#237;nica con el estudio histopatol&#243;gico correspondiente&#46;</p>"
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Información del artículo
ISSN: 00017310
Idioma original: Español
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2024 Noviembre 25 8 33
2024 Octubre 322 61 383
2024 Septiembre 294 35 329
2024 Agosto 272 86 358
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