Casos para Diagnóstico
Púrpura no palpable en paciente con síndrome de Sjögren
Nonpalpable Purpura in a Patient With Sjögren Syndrome
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Como antecedente personal destacado, la paciente estaba diagnosticada de un síndrome de Sjögren con síndrome seco, sustentado en una histología observada en una biopsia de glándulas salivales compatible, y en la presencia de anticuerpos antinucleares con anti-Ro/SSa y anti-La/SSb<span class="elsevierStyleSup">+</span>. Las lesiones descritas aparecían en forma de una púrpura no palpable, que duraban en torno a 5 días, tras el ejercicio, la bipedestación prolongada y el estrés, aunque también había advertido su presencia estando en reposo. Ocasionalmente asociaba dolor e inflamación articular en las rodillas y los tobillos. Negaba fiebre u otros síntomas sistémicos.</p><p id="par0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">A la exploración se apreciaban unas petequias y manchas purpúricas no palpables, que no blanqueaban a la digitopresión, localizadas en ambos miembros inferiores de forma bilateral y simétrica, confluyentes en los muslos, y algunas petequias más aisladas en el dorso de los pies (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig. 1</a>). Era llamativo el fenómeno de Rumple-Leede en la cara interna de ambas piernas coincidente con la costura del pantalón.</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Analíticamente destacaba una elevación de VSG (76<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm), un factor reumatoide 84<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>UI/ml e IgG de 2.680<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg/dl (hipergammaglobulinemia policlonal en la inmunofijación), junto con anticuerpos antinucleares, anti-Ro/SSa<span class="elsevierStyleSup">+</span> y anti-La/SSb<span class="elsevierStyleSup">+</span> ya conocidos. El resto de estudios (hemograma, estudio de coagulación, bioquímica básica, serologías y complemento) no mostraron alteraciones.</p><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El estudio histológico de una biopsia de una de las máculas purpúricas mostró un infiltrado denso, linfocitario y polimorfonuclear, perivascular con leucocitoclasia y sin necrosis fibrinoide localizado en la dermis papilar y reticular alta (<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#fig0010">figs. 2 y 3</a>). La inmunofluorescencia directa (IFD) fue negativa.</p><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig0015"></elsevierMultimedia><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall"><span class="elsevierStyleBold">¿Cuál es su diagnóstico?</span></p><span id="sec0005" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0005">Diagnóstico</span><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Púrpura hipergammaglobulinémica de Waldenström.</p></span><span id="sec0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0010">Comentario</span><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">A tenor de la historia clínica, en la que destaca su aparición en una mujer joven con un síndrome de Sjögren y brotes recurrentes de púrpura en los miembros inferiores, los hallazgos analíticos con hipergammaglobulinemia, factor reumatoide y VSG elevados, y los hallazgos histológicos, se estableció el diagnóstico de púrpura hipergammaglobulinémica de Waldenström.</p><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La púrpura hipergammaglobulinémica de Waldenström es una rara entidad de aparición más habitual en mujeres de edad media, consistente en brotes de lesiones petequiales de predominio en miembros inferiores, que pueden ser confluyentes formando manchas purpúricas (como se aprecian en nuestra paciente), y que raramente llegan a ser palpables. Puede asociar sensación de picor o quemazón, o incluso dolor. Los brotes se suceden en intervalos muy variables de semanas hasta años. A veces, el cuadro puede acompañarse de adenopatías, artritis o fiebre. Los brotes suelen estar desencadenados por el incremento de la presión hidrostática, por ejemplo por la bipedestación prolongada<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0025"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>.</p><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se reconocen 2 formas de púrpura de Waldenström: la primaria, no asociada a otras enfermedades, y la secundaria, más frecuente, relacionada con trastornos autoinmunes, enfermedades granulomatosas o discrasias sanguíneas. Dentro de las secundarias, la principal relación es con el síndrome de Sjögren<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0030"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a>, seguido del lupus eritematoso<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0035"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>, el fenómeno de Raynaud y el mieloma múltiple.</p><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Analíticamente, destaca la hipergammaglobulinemia policlonal, a expensas del IgG, así como IgA e IgM<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0040"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>. Se suele apreciar además, elevación de la VSG coincidente con los brotes. El factor reumatoide está presente habitualmente a títulos altos. Pueden encontrarse alteraciones en el hemograma que suelen ser leves (anemia, leucopenia), títulos positivos de ANA, y en menor frecuencia hipocomplementemia o crioglobulinemia, que ocasionan errores diagnósticos con otras entidades autoinmunes<span class="elsevierStyleSup">5</span>.</p><p id="par0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">A nivel histológico se reconocen 2 patrones con una frecuencia similar, la vasculitis leucocitoclástica y el infiltrado perivascular linfocitario sin leucocitoclastia. El infiltrado suele ser de predominio polimorfonuclear en lesiones tempranas (de menos de 24<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>h de evolución), con extravasación hemática y necrosis fibrinoide, para evolucionar posteriormente hacia un infiltrado mononuclear o mixto. La IFD (IgG, IgA e IgM) es raramente positiva, siendo crítico el tiempo de evolución de la lesión para su determinación.</p><p id="par0060" class="elsevierStylePara elsevierViewall">El diagnóstico diferencial incluye, entre otros, las vasculitis leucocitoclásticas y la urticaria vasculitis. Esta última se consideró menos probable en nuestro caso, al presentar lesiones eminentemente purpúricas, escasamente pruriginosas y no dolorosas, sin hiperpigmentación residual, con una ausencia de hipocomplementemia y negatividad de la IFD, así como el dato adicional de la hipergammaglobulinemia, que apoya el diagnóstico de púrpura de Waldenström.</p><p id="par0065" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La condición benigna y generalmente poco sintomática de esta enfermedad hace innecesario el uso de tratamientos agresivos en la mayoría de casos. Se suele recomendar el reposo relativo con piernas en alto, asociando ocasionalmente un corticoide tópico de potencia media. También se han descrito casos tratados con hidroxicloroquina, indometacina, plasmaféresis, aspirina, colchicina o corticoides orales de mantenimiento, con resultados variables.</p></span><span id="sec0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0015">Conflicto de intereses</span><p id="par0070" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran no tener ningún conflicto de intereses.</p></span></span>" "textoCompletoSecciones" => array:1 [ "secciones" => array:4 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "sec0005" "titulo" => "Diagnóstico" ] 1 => array:2 [ "identificador" => "sec0010" "titulo" => "Comentario" ] 2 => array:2 [ "identificador" => "sec0015" "titulo" => "Conflicto de intereses" ] 3 => array:1 [ "titulo" => "Bibliografía" ] ] ] "pdfFichero" => "main.pdf" "tienePdf" => true "multimedia" => array:3 [ 0 => array:7 [ "identificador" => "fig0005" "etiqueta" => "Figura 1" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr1.jpeg" "Alto" => 505 "Ancho" => 755 "Tamanyo" => 62463 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0005" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Manchas purpúricas no palpables en ambos miembros inferiores, con lesiones petequiales salpicadas en las piernas y el dorso de los pies, y un fenómeno de Rumple-Leede en la cara interna de ambas piernas, que coincide con la costura del pantalón.</p>" ] ] 1 => array:7 [ "identificador" => "fig0010" "etiqueta" => "Figura 2" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr2.jpeg" "Alto" => 656 "Ancho" => 755 "Tamanyo" => 184330 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0010" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Imagen histológica panorámica.</p>" ] ] 2 => array:7 [ "identificador" => "fig0015" "etiqueta" => "Figura 3" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr3.jpeg" "Alto" => 568 "Ancho" => 755 "Tamanyo" => 176601 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "<p id="spar0015" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Imagen histológica a mayor aumento, que muestra la lesión centrada en la dermis con un infiltrado de predominio linfocitario y leucocitoclasia abundante y extravasación hemática (tinción de hematoxilina-eosina, magnificación ×20).</p>" ] ] ] "bibliografia" => array:2 [ "titulo" => "Bibliografía" "seccion" => array:1 [ 0 => array:2 [ "identificador" => "bibs0015" "bibliografiaReferencia" => array:4 [ 0 => array:3 [ "identificador" => "bib0025" "etiqueta" => "1" "referencia" => array:1 [ 0 => array:2 [ "contribucion" => array:1 [ 0 => array:2 [ "titulo" => "Hypergammaglobulinemic purpura of Waldenström" "autores" => array:1 [ 0 => array:2 [ "etal" => false "autores" => array:5 [ 0 => "K.A. 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| Year/Month | Html | Total | |
|---|---|---|---|
| 2024 November | 32 | 23 | 55 |
| 2024 October | 306 | 100 | 406 |
| 2024 September | 366 | 50 | 416 |
| 2024 August | 396 | 88 | 484 |
| 2024 July | 392 | 86 | 478 |
| 2024 June | 374 | 75 | 449 |
| 2024 May | 423 | 77 | 500 |
| 2024 April | 309 | 56 | 365 |
| 2024 March | 324 | 63 | 387 |
| 2024 February | 529 | 75 | 604 |
| 2024 January | 406 | 46 | 452 |
| 2023 December | 353 | 39 | 392 |
| 2023 November | 488 | 81 | 569 |
| 2023 October | 466 | 62 | 528 |
| 2023 September | 362 | 54 | 416 |
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| 2023 April | 263 | 45 | 308 |
| 2023 March | 319 | 68 | 387 |
| 2023 February | 368 | 87 | 455 |
| 2023 January | 232 | 58 | 290 |
| 2022 December | 159 | 44 | 203 |
| 2022 November | 127 | 41 | 168 |
| 2022 October | 115 | 37 | 152 |
| 2022 September | 110 | 49 | 159 |
| 2022 August | 82 | 70 | 152 |
| 2022 July | 76 | 81 | 157 |
| 2022 June | 12 | 36 | 48 |
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