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de 3 meses de evoluci&#243;n &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a>a y b&#41;&#46; La madre no refer&#237;a otra sintomatolog&#237;a&#44; salvo un cambio de la coloraci&#243;n de las lesiones tras el roce &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a>b y c&#41;&#46; En un control posterior&#44; se observ&#243; un aumento del n&#250;mero y la intensidad de las lesiones&#44; as&#237; como la aparici&#243;n de nuevos elementos en la parte alta de la espalda y los brazos &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a>d-f&#41;&#46; En la biopsia cut&#225;nea&#44; se observ&#243; un infiltrado inflamatorio en la dermis superficial de predominio macrof&#225;gico con escasos eosin&#243;filos&#46; Las t&#233;cnicas de inmunohistoqu&#237;mica fueron positivas para CD163&#44; CD68 en la mayor&#237;a de las c&#233;lulas&#46; Exist&#237;a un 15&#37; de c&#233;lulas positivas para CD1a y negativas para S100 y langerina en el infiltrado d&#233;rmico&#44; siendo adem&#225;s muy numerosas a nivel intraepid&#233;rmico&#46; Asimismo&#44; con el marcador c-KIT se evidenci&#243; una discreta elevaci&#243;n de los mastocitos de predominio perivascular &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a>g-k&#41;&#46; En las pruebas complementarias solicitadas &#40;ecograf&#237;a abdominal&#44; anal&#237;tica sangu&#237;nea y sedimento de orina&#41;&#44; se observ&#243; una disminuci&#243;n de la hemoglobina &#40;10&#44;1<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>g&#47;dL&#41; y un discreto aumento en el tama&#241;o del bazo&#44; motivo por el cual fue remitido al hemat&#243;logo pedi&#225;trico para su valoraci&#243;n&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall"><span class="elsevierStyleItalic">Caso 2&#58;</span> Un ni&#241;o de 1 a&#241;o de edad y sin antecedentes relevantes consult&#243; por la aparici&#243;n de unas lesiones maculo-papulosas de coloraci&#243;n eritemato-amarillenta en la cara y en la parte alta del tronco de 2 meses de evoluci&#243;n &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig&#46; 2</a>a y b&#41;&#46; Dichas lesiones adquir&#237;an una tonalidad m&#225;s eritematosa con el llanto&#46; El estudio histopatol&#243;gico revel&#243; un infiltrado inflamatorio mononuclear en la dermis superficial&#46; Inmunohistoqu&#237;micamente&#44; dicha poblaci&#243;n era positiva para CD163 y CD68&#44; y negativa para CD1a&#44; S100 y langerina &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig&#46; 2</a>c-f&#41;&#46; Al igual que en el caso anterior&#44; se observ&#243; un discreto aumento del n&#250;mero de mastocitos&#46; En la anal&#237;tica sangu&#237;nea presentaba una elevaci&#243;n en las cifras de leucocitos &#40;20&#46;450&#47;L&#41; sin otros datos de infecci&#243;n&#44; motivo por el cual fue remitido a la consulta de hematolog&#237;a pedi&#225;trica para su valoraci&#243;n&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En la consulta de hematolog&#237;a pedi&#225;trica se realiz&#243; el diagn&#243;stico de anemia ferrop&#233;nica en el primer caso y se observ&#243; una normalizaci&#243;n tanto de los par&#225;metros anal&#237;ticos como ecogr&#225;ficos unos meses m&#225;s tarde&#46; En el segundo paciente se evidenci&#243; una normalizaci&#243;n en las cifras de leucocitos en los controles posteriores&#46; Teniendo en cuenta el contexto cl&#237;nico epidemiol&#243;gico y tras descartarse compromiso a nivel sist&#233;mico&#44; ambos ni&#241;os fueron diagnosticados de HCB&#46;</p><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Las histiocitosis de c&#233;lulas no Langerhans localizadas en piel y mucosas incluyen una variedad de entidades que se clasifican en funci&#243;n de la cl&#237;nica&#44; el inmunofenotipo y la presencia o no de afectaci&#243;n sist&#233;mica<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0050"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>&#46; Seg&#250;n una clasificaci&#243;n publicada recientemente&#44; la HCB pertenece al grupo del xantogranuloma juvenil &#40;dentro del grupo C de histiocitosis de c&#233;lulas no Langerhans&#41;&#44; junto con otras entidades que no tienen compromiso sist&#233;mico<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0050"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>&#46; Existe controversia respecto al t&#233;rmino &#171;cef&#225;lica&#187;&#44; ya que se ha visto que existe una afectaci&#243;n del tronco y las extremidades superiores en un porcentaje alto de casos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>&#46; Histol&#243;gicamente se caracteriza por un infiltrado histiocitario en la dermis superficial y media&#44; con una inmunohistoqu&#237;mica positiva para CD68 y CD163 y negativa para CD1a&#44; S100 y langerina<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">2&#44;3</span></a>&#46; No obstante&#44; se han publicado casos de HCB con inmunofenotipos positivos para S100<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a> o CD1a<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0070"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>&#46; El signo de Darier es generalmente negativo en las histiocitosis&#44; sin embargo&#44; existen algunos casos que lo han presentado<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>&#46; En nuestros dos ni&#241;os&#44; las lesiones adquir&#237;an un tono m&#225;s eritematoso en determinadas situaciones&#44; este fen&#243;meno de &#171;pseudo-Darier&#187; podr&#237;a traducirse histol&#243;gicamente por ese discreto aumento de mastocitos evidenciado en ambas biopsias &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">figs&#46; 1</a>k y 2g&#41;&#46; Y aunque existen casos de mastocitosis cut&#225;nea con infiltrados mastocitarios positivos para CD1a<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>&#44; en nuestro primer caso&#44; las c&#233;lulas mastocitarias evidenciadas no se correspond&#237;an con las del infiltrado histiocitario predominante &#40;CD1a positivas&#41;&#44; al igual que en el segundo caso&#46; En el diagn&#243;stico diferencial de la HCB&#44; se incluyen entidades como la urticaria pigmentosa&#44; la sarcoidosis liquenoide y otros tipos de histiocitosis<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">2&#44;3</span></a>&#46; Se piensa&#44; que existe un solapamiento histol&#243;gico entre la HCB y otros tipos de histiocitosis de c&#233;lulas no Langerhans como el xantogranuloma juvenil o la histiocitosis eruptiva generalizada<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0050"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;3</span></a>&#46; Es por ello por lo que se deben tener en cuenta las caracter&#237;sticas cl&#237;nicas y epidemiol&#243;gicas&#44; as&#237; como la existencia de afectaci&#243;n extracut&#225;nea&#44; para realizar un correcto diagn&#243;stico<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0050"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>&#46; En el primer caso&#44; los hallazgos inmunofenot&#237;picos nos hicieron plantearnos el diagn&#243;stico de histiocitosis de c&#233;lulas indeterminadas&#44; sin embargo&#44; esta entidad suele afectar a pacientes adultos y las lesiones se localizan con m&#225;s frecuencia por el tronco<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0050"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>&#46; En nuestros dos ni&#241;os&#44; teniendo en cuenta la corta edad de presentaci&#243;n&#44; la distribuci&#243;n de las lesiones&#44; la buena evoluci&#243;n cl&#237;nica con atenuaci&#243;n de las lesiones en los meses posteriores y la ausencia de compromiso a nivel sist&#233;mico nos hizo realizar finalmente el diagn&#243;stico de HCB&#46;</p><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La HCB es una entidad rara&#44; pero de buen pron&#243;stico y que autoinvoluciona espont&#225;neamente en la mayor&#237;a de los casos<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0050"><span class="elsevierStyleSup">1&#8211;3</span></a>&#46; Aunque generalmente no se relaciona con otras patolog&#237;as&#44; se han publicado casos asociados a diabetes mellitus<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a> y diabetes ins&#237;pida<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0090"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a>&#46; Teniendo en cuenta los pocos casos de HCB publicados en la literatura&#44; bien sea por su baja frecuencia o por su infradiagn&#243;stico&#44; consideramos que estos dos nuevos casos con hallazgos inmunofenot&#237;picos inusuales podr&#237;an aportar nuevos datos para ayudar a caracterizarla histol&#243;gicamente&#46;</p></span>"
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Carta científico-clínica
Histiocitosis cefálica benigna simulando una mastocitosis
Benign Cephalic Histiocytosis Mimicking Mastocytosis
E. Silva Díaza,
Corresponding author
, B. Vázquez Fernándeza, C. Monteagudo Castrob, J.M. Martín Hernándeza
a Servicio de Dermatología, Hospital Clínico Universitario de Valencia. Universidad de Valencia, Valencia, España
b Servicio de Anatomía Patológica, Hospital Clínico Universitario de Valencia. Universidad de Valencia, Valencia, España
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de 3 meses de evoluci&#243;n &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a>a y b&#41;&#46; La madre no refer&#237;a otra sintomatolog&#237;a&#44; salvo un cambio de la coloraci&#243;n de las lesiones tras el roce &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a>b y c&#41;&#46; En un control posterior&#44; se observ&#243; un aumento del n&#250;mero y la intensidad de las lesiones&#44; as&#237; como la aparici&#243;n de nuevos elementos en la parte alta de la espalda y los brazos &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a>d-f&#41;&#46; En la biopsia cut&#225;nea&#44; se observ&#243; un infiltrado inflamatorio en la dermis superficial de predominio macrof&#225;gico con escasos eosin&#243;filos&#46; Las t&#233;cnicas de inmunohistoqu&#237;mica fueron positivas para CD163&#44; CD68 en la mayor&#237;a de las c&#233;lulas&#46; Exist&#237;a un 15&#37; de c&#233;lulas positivas para CD1a y negativas para S100 y langerina en el infiltrado d&#233;rmico&#44; siendo adem&#225;s muy numerosas a nivel intraepid&#233;rmico&#46; Asimismo&#44; con el marcador c-KIT se evidenci&#243; una discreta elevaci&#243;n de los mastocitos de predominio perivascular &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a>g-k&#41;&#46; En las pruebas complementarias solicitadas &#40;ecograf&#237;a abdominal&#44; anal&#237;tica sangu&#237;nea y sedimento de orina&#41;&#44; se observ&#243; una disminuci&#243;n de la hemoglobina &#40;10&#44;1<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>g&#47;dL&#41; y un discreto aumento en el tama&#241;o del bazo&#44; motivo por el cual fue remitido al hemat&#243;logo pedi&#225;trico para su valoraci&#243;n&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall"><span class="elsevierStyleItalic">Caso 2&#58;</span> Un ni&#241;o de 1 a&#241;o de edad y sin antecedentes relevantes consult&#243; por la aparici&#243;n de unas lesiones maculo-papulosas de coloraci&#243;n eritemato-amarillenta en la cara y en la parte alta del tronco de 2 meses de evoluci&#243;n &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig&#46; 2</a>a y b&#41;&#46; Dichas lesiones adquir&#237;an una tonalidad m&#225;s eritematosa con el llanto&#46; El estudio histopatol&#243;gico revel&#243; un infiltrado inflamatorio mononuclear en la dermis superficial&#46; Inmunohistoqu&#237;micamente&#44; dicha poblaci&#243;n era positiva para CD163 y CD68&#44; y negativa para CD1a&#44; S100 y langerina &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig&#46; 2</a>c-f&#41;&#46; Al igual que en el caso anterior&#44; se observ&#243; un discreto aumento del n&#250;mero de mastocitos&#46; En la anal&#237;tica sangu&#237;nea presentaba una elevaci&#243;n en las cifras de leucocitos &#40;20&#46;450&#47;L&#41; sin otros datos de infecci&#243;n&#44; motivo por el cual fue remitido a la consulta de hematolog&#237;a pedi&#225;trica para su valoraci&#243;n&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En la consulta de hematolog&#237;a pedi&#225;trica se realiz&#243; el diagn&#243;stico de anemia ferrop&#233;nica en el primer caso y se observ&#243; una normalizaci&#243;n tanto de los par&#225;metros anal&#237;ticos como ecogr&#225;ficos unos meses m&#225;s tarde&#46; En el segundo paciente se evidenci&#243; una normalizaci&#243;n en las cifras de leucocitos en los controles posteriores&#46; Teniendo en cuenta el contexto cl&#237;nico epidemiol&#243;gico y tras descartarse compromiso a nivel sist&#233;mico&#44; ambos ni&#241;os fueron diagnosticados de HCB&#46;</p><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Las histiocitosis de c&#233;lulas no Langerhans localizadas en piel y mucosas incluyen una variedad de entidades que se clasifican en funci&#243;n de la cl&#237;nica&#44; el inmunofenotipo y la presencia o no de afectaci&#243;n sist&#233;mica<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0050"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>&#46; Seg&#250;n una clasificaci&#243;n publicada recientemente&#44; la HCB pertenece al grupo del xantogranuloma juvenil &#40;dentro del grupo C de histiocitosis de c&#233;lulas no Langerhans&#41;&#44; junto con otras entidades que no tienen compromiso sist&#233;mico<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0050"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>&#46; Existe controversia respecto al t&#233;rmino &#171;cef&#225;lica&#187;&#44; ya que se ha visto que existe una afectaci&#243;n del tronco y las extremidades superiores en un porcentaje alto de casos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>&#46; Histol&#243;gicamente se caracteriza por un infiltrado histiocitario en la dermis superficial y media&#44; con una inmunohistoqu&#237;mica positiva para CD68 y CD163 y negativa para CD1a&#44; S100 y langerina<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">2&#44;3</span></a>&#46; No obstante&#44; se han publicado casos de HCB con inmunofenotipos positivos para S100<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a> o CD1a<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0070"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>&#46; El signo de Darier es generalmente negativo en las histiocitosis&#44; sin embargo&#44; existen algunos casos que lo han presentado<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>&#46; En nuestros dos ni&#241;os&#44; las lesiones adquir&#237;an un tono m&#225;s eritematoso en determinadas situaciones&#44; este fen&#243;meno de &#171;pseudo-Darier&#187; podr&#237;a traducirse histol&#243;gicamente por ese discreto aumento de mastocitos evidenciado en ambas biopsias &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">figs&#46; 1</a>k y 2g&#41;&#46; Y aunque existen casos de mastocitosis cut&#225;nea con infiltrados mastocitarios positivos para CD1a<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>&#44; en nuestro primer caso&#44; las c&#233;lulas mastocitarias evidenciadas no se correspond&#237;an con las del infiltrado histiocitario predominante &#40;CD1a positivas&#41;&#44; al igual que en el segundo caso&#46; En el diagn&#243;stico diferencial de la HCB&#44; se incluyen entidades como la urticaria pigmentosa&#44; la sarcoidosis liquenoide y otros tipos de histiocitosis<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">2&#44;3</span></a>&#46; Se piensa&#44; que existe un solapamiento histol&#243;gico entre la HCB y otros tipos de histiocitosis de c&#233;lulas no Langerhans como el xantogranuloma juvenil o la histiocitosis eruptiva generalizada<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0050"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;3</span></a>&#46; Es por ello por lo que se deben tener en cuenta las caracter&#237;sticas cl&#237;nicas y epidemiol&#243;gicas&#44; as&#237; como la existencia de afectaci&#243;n extracut&#225;nea&#44; para realizar un correcto diagn&#243;stico<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0050"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>&#46; En el primer caso&#44; los hallazgos inmunofenot&#237;picos nos hicieron plantearnos el diagn&#243;stico de histiocitosis de c&#233;lulas indeterminadas&#44; sin embargo&#44; esta entidad suele afectar a pacientes adultos y las lesiones se localizan con m&#225;s frecuencia por el tronco<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0050"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a>&#46; En nuestros dos ni&#241;os&#44; teniendo en cuenta la corta edad de presentaci&#243;n&#44; la distribuci&#243;n de las lesiones&#44; la buena evoluci&#243;n cl&#237;nica con atenuaci&#243;n de las lesiones en los meses posteriores y la ausencia de compromiso a nivel sist&#233;mico nos hizo realizar finalmente el diagn&#243;stico de HCB&#46;</p><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La HCB es una entidad rara&#44; pero de buen pron&#243;stico y que autoinvoluciona espont&#225;neamente en la mayor&#237;a de los casos<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0050"><span class="elsevierStyleSup">1&#8211;3</span></a>&#46; Aunque generalmente no se relaciona con otras patolog&#237;as&#44; se han publicado casos asociados a diabetes mellitus<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0085"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a> y diabetes ins&#237;pida<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0090"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a>&#46; Teniendo en cuenta los pocos casos de HCB publicados en la literatura&#44; bien sea por su baja frecuencia o por su infradiagn&#243;stico&#44; consideramos que estos dos nuevos casos con hallazgos inmunofenot&#237;picos inusuales podr&#237;an aportar nuevos datos para ayudar a caracterizarla histol&#243;gicamente&#46;</p></span>"
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