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junto a un infiltrado perivascular&#44; sin presentarse signos de vasculitis&#44; proliferaci&#243;n capilar ni extravasaci&#243;n eritrocitaria&#46; Esta histolog&#237;a&#44; aunque no es espec&#237;fica de la enfermedad&#44; es compatible con este diagn&#243;stico ante un cuadro cl&#237;nico concordante&#46;</p><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se presenta una ni&#241;a de 7 a&#241;os sin antecedentes de inter&#233;s&#44; remitida a nuestras consultas por un episodio de lesiones eritematosas asintom&#225;ticas de m&#225;s de una semana de evoluci&#243;n&#44; localizadas en la regi&#243;n facial y los brazos&#46; Desde hac&#237;a 2 a&#241;os la paciente presentaba brotes de episodios similares autolimitados&#44; que hab&#237;an aumentado progresivamente su frecuencia desde 3 episodios anuales a uno mensual&#46; Los episodios no se preced&#237;an de s&#237;ntomas sist&#233;micos y no presentaban relaci&#243;n con desencadenantes evidentes&#46;</p><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La abuela de la paciente&#44; de 55 a&#241;os de edad&#44; presentaba episodios de lesiones similares en forma de brotes autolimitados desde la cuarta d&#233;cada de vida&#44; con la aparici&#243;n progresiva de un mayor n&#250;mero de lesiones y una mayor frecuencia de los episodios &#40;en el momento de la consulta presentaba 1-2 episodios mensuales&#41;&#44; localizadas en la regi&#243;n facial&#44; los brazos y el t&#243;rax&#46; Como antecedentes presentaba artritis reumatoidea diagnosticada a los 40 a&#241;os &#40;posterior al inicio de los s&#237;ntomas&#41; y hab&#237;a sido intervenida de carcinoma ductal infiltrante de mama a los 53 a&#241;os en tratamiento con tamoxifeno&#44; antiinflamatorios y prednisona a dosis bajas&#46; Ninguna de las pacientes hab&#237;a presentado s&#237;ntomatolog&#237;a sist&#233;mica previa al inicio de la erupci&#243;n o durante la misma&#46;</p><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La exploraci&#243;n evidenci&#243; en ambas pacientes p&#225;pulas de tonalidad rojo-vinosa de 2-3<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm de di&#225;metro&#44; en su mayor&#237;a rodeadas de un halo hipocromo perif&#233;rico y que blanqueaban a vitropresi&#243;n &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a>&#41;&#46; Las lesiones se localizaban principalmente en las mejillas y en ambos brazos en la ni&#241;a&#44; mientras que en la abuela se distribu&#237;an predominantemente en ambos antebrazos&#46; Se realiz&#243; biopsia cut&#225;nea en ambas mujeres&#44; siendo el estudio histol&#243;gico compatible con el diagn&#243;stico de PE &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig&#46; 2</a>&#41;&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La anal&#237;tica realizada en la ni&#241;a no mostr&#243; alteraciones relevantes en el hemograma y la bioqu&#237;mica&#44; la coagulaci&#243;n y el complemento&#44; y result&#243; negativa para ANA y serolog&#237;a de virus Epstein Barr&#44; citomegalovirus&#44; <span class="elsevierStyleItalic">Rickettsia conorii</span>&#44; <span class="elsevierStyleItalic">Echinococcus granulosus</span>&#44; parvovirus y <span class="elsevierStyleItalic">Borrelia burgdorgeri</span>&#44; siendo positiva &#40;IgG&#41; para <span class="elsevierStyleItalic">Coxsackie</span> A y B &#40;con IgM negativa&#41;&#46;</p><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Tras un a&#241;o de seguimiento ambas pacientes contin&#250;an presentando erupciones cut&#225;neas peri&#243;dicas sin asociar otros s&#237;ntomas acompa&#241;antes&#46;</p><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La PE se describi&#243; inicialmente como una erupci&#243;n de la edad infantil&#44; si bien posteriormente se han comunicado m&#250;ltiples casos de PE en adultos&#44; y en estos la cl&#237;nica difiere de la cl&#225;sica infantil&#44; con ausencia de fase prodr&#243;mica y una resoluci&#243;n m&#225;s lenta de las lesiones<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0050"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;2</span></a>&#46; El diagn&#243;stico diferencial de este cuadro cl&#237;nico se plantea principalmente con angiomas seniles&#44; angiomatosis bacilar&#44; telangiectasias y con picaduras de insectos&#46;</p><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se ha postulado la causa infecciosa como la etiolog&#237;a m&#225;s probable del proceso&#44; siendo la infecci&#243;n por Echovirus la que con m&#225;s frecuencia se ha relacionado en la literatura&#44; y esto podr&#237;a explicar la presentaci&#243;n concomitante en familiares<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0050"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;3&#44;4</span></a> y los brotes comunitarios&#46; Sin embargo&#44; a&#250;n contin&#250;a siendo tema de debate consider&#225;ndose tambi&#233;n otros posibles desencadenantes como las picaduras de insectos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0070"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>&#44; los f&#225;rmacos o ciertos alimentos&#46; Adem&#225;s&#44; se ha asociado esta entidad con estados de inmunosupresi&#243;n como el trasplante renal&#44; el p&#233;nfigo vulgar o el uso de f&#225;rmacos inmunosupresores&#44; si bien en nuestro caso la paciente inici&#243; la prednisona varios a&#241;os despu&#233;s del inicio de la PE&#46; Se han publicado adem&#225;s casos de PE recurrente<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">6&#8211;9</span></a>&#44; en la mayor&#237;a de ellos con recurrencias escasas que tienen lugar durante el a&#241;o posterior al primer episodio y sin cl&#237;nica sist&#233;mica previa a las recurrencias&#46;</p><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La presentaci&#243;n familiar recurrente es muy infrecuente&#44; y se han publicado tan solo 5 casos en la literatura<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a> en 2 unidades familiares&#44; siendo todos ellos en ni&#241;os o adolescentes&#46; En estos pacientes las recurrencias se presentaron en n&#250;mero escaso y en los 2 a&#241;os posteriores al episodio inicial&#44; presentando una de las familias una &#250;nica recurrencia simult&#225;nea en los 3 miembros&#46; Esto difiere de lo encontrado en nuestros casos&#44; donde las recurrencias se presentaban con una frecuencia de 1-2 episodios mensuales&#44; y en nuestra paciente adulta con m&#225;s de 10 a&#241;os de evoluci&#243;n desde el episodio inicial&#46; Esta presentaci&#243;n at&#237;pica recurrente en las 2 familiares podr&#237;a indicar una mayor susceptibilidad gen&#233;tica al desarrollo de este proceso&#44; si bien no hemos encontrado desencadenantes evidentes&#46;</p><p id="par0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En conclusi&#243;n&#44; presentamos 2 casos de PE familiar con m&#250;ltiples episodios recurrentes&#44; lo que plantea la posibilidad de una mayor predisposici&#243;n gen&#233;tica de ambas pacientes al desarrollo de esta erupci&#243;n cut&#225;nea&#44; presentando nuestros casos una mayor expresividad que lo descrito hasta ahora&#46;</p><span id="sec0005" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0005">Conflicto de intereses</span><p id="par0060" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran no tener ning&#250;n conflicto de intereses&#46;</p></span></span>"
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Carta científico-clínica
Pseudoangiomatosis eruptiva familiar: 2 casos de presentación recurrente
Familial Eruptive Pseudoangiomatosis: 2 Recurring Cases
C. García-Haranaa,
Corresponding author
cristina.garciaharana@gmail.com

Autor para correspondencia.
, J. del Boz-Gonzáleza, L. Padilla-Españab, S. Rodriguez-Lobalzoc, M. de Troya-Martína
a Servicio de Dermatología, Hospital Costa del Sol, Marbella, Málaga, España
b Servicio de Dermatología, Hospital Virgen Macarena, Sevilla, España
c Servicio de Anatomía Patológica, Hospital Costa del Sol, Marbella, Málaga, España
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junto a un infiltrado perivascular&#44; sin presentarse signos de vasculitis&#44; proliferaci&#243;n capilar ni extravasaci&#243;n eritrocitaria&#46; Esta histolog&#237;a&#44; aunque no es espec&#237;fica de la enfermedad&#44; es compatible con este diagn&#243;stico ante un cuadro cl&#237;nico concordante&#46;</p><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se presenta una ni&#241;a de 7 a&#241;os sin antecedentes de inter&#233;s&#44; remitida a nuestras consultas por un episodio de lesiones eritematosas asintom&#225;ticas de m&#225;s de una semana de evoluci&#243;n&#44; localizadas en la regi&#243;n facial y los brazos&#46; Desde hac&#237;a 2 a&#241;os la paciente presentaba brotes de episodios similares autolimitados&#44; que hab&#237;an aumentado progresivamente su frecuencia desde 3 episodios anuales a uno mensual&#46; Los episodios no se preced&#237;an de s&#237;ntomas sist&#233;micos y no presentaban relaci&#243;n con desencadenantes evidentes&#46;</p><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La abuela de la paciente&#44; de 55 a&#241;os de edad&#44; presentaba episodios de lesiones similares en forma de brotes autolimitados desde la cuarta d&#233;cada de vida&#44; con la aparici&#243;n progresiva de un mayor n&#250;mero de lesiones y una mayor frecuencia de los episodios &#40;en el momento de la consulta presentaba 1-2 episodios mensuales&#41;&#44; localizadas en la regi&#243;n facial&#44; los brazos y el t&#243;rax&#46; Como antecedentes presentaba artritis reumatoidea diagnosticada a los 40 a&#241;os &#40;posterior al inicio de los s&#237;ntomas&#41; y hab&#237;a sido intervenida de carcinoma ductal infiltrante de mama a los 53 a&#241;os en tratamiento con tamoxifeno&#44; antiinflamatorios y prednisona a dosis bajas&#46; Ninguna de las pacientes hab&#237;a presentado s&#237;ntomatolog&#237;a sist&#233;mica previa al inicio de la erupci&#243;n o durante la misma&#46;</p><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La exploraci&#243;n evidenci&#243; en ambas pacientes p&#225;pulas de tonalidad rojo-vinosa de 2-3<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mm de di&#225;metro&#44; en su mayor&#237;a rodeadas de un halo hipocromo perif&#233;rico y que blanqueaban a vitropresi&#243;n &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a>&#41;&#46; Las lesiones se localizaban principalmente en las mejillas y en ambos brazos en la ni&#241;a&#44; mientras que en la abuela se distribu&#237;an predominantemente en ambos antebrazos&#46; Se realiz&#243; biopsia cut&#225;nea en ambas mujeres&#44; siendo el estudio histol&#243;gico compatible con el diagn&#243;stico de PE &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig&#46; 2</a>&#41;&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La anal&#237;tica realizada en la ni&#241;a no mostr&#243; alteraciones relevantes en el hemograma y la bioqu&#237;mica&#44; la coagulaci&#243;n y el complemento&#44; y result&#243; negativa para ANA y serolog&#237;a de virus Epstein Barr&#44; citomegalovirus&#44; <span class="elsevierStyleItalic">Rickettsia conorii</span>&#44; <span class="elsevierStyleItalic">Echinococcus granulosus</span>&#44; parvovirus y <span class="elsevierStyleItalic">Borrelia burgdorgeri</span>&#44; siendo positiva &#40;IgG&#41; para <span class="elsevierStyleItalic">Coxsackie</span> A y B &#40;con IgM negativa&#41;&#46;</p><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Tras un a&#241;o de seguimiento ambas pacientes contin&#250;an presentando erupciones cut&#225;neas peri&#243;dicas sin asociar otros s&#237;ntomas acompa&#241;antes&#46;</p><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La PE se describi&#243; inicialmente como una erupci&#243;n de la edad infantil&#44; si bien posteriormente se han comunicado m&#250;ltiples casos de PE en adultos&#44; y en estos la cl&#237;nica difiere de la cl&#225;sica infantil&#44; con ausencia de fase prodr&#243;mica y una resoluci&#243;n m&#225;s lenta de las lesiones<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0050"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;2</span></a>&#46; El diagn&#243;stico diferencial de este cuadro cl&#237;nico se plantea principalmente con angiomas seniles&#44; angiomatosis bacilar&#44; telangiectasias y con picaduras de insectos&#46;</p><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Se ha postulado la causa infecciosa como la etiolog&#237;a m&#225;s probable del proceso&#44; siendo la infecci&#243;n por Echovirus la que con m&#225;s frecuencia se ha relacionado en la literatura&#44; y esto podr&#237;a explicar la presentaci&#243;n concomitante en familiares<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0050"><span class="elsevierStyleSup">1&#44;3&#44;4</span></a> y los brotes comunitarios&#46; Sin embargo&#44; a&#250;n contin&#250;a siendo tema de debate consider&#225;ndose tambi&#233;n otros posibles desencadenantes como las picaduras de insectos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0070"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a>&#44; los f&#225;rmacos o ciertos alimentos&#46; Adem&#225;s&#44; se ha asociado esta entidad con estados de inmunosupresi&#243;n como el trasplante renal&#44; el p&#233;nfigo vulgar o el uso de f&#225;rmacos inmunosupresores&#44; si bien en nuestro caso la paciente inici&#243; la prednisona varios a&#241;os despu&#233;s del inicio de la PE&#46; Se han publicado adem&#225;s casos de PE recurrente<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">6&#8211;9</span></a>&#44; en la mayor&#237;a de ellos con recurrencias escasas que tienen lugar durante el a&#241;o posterior al primer episodio y sin cl&#237;nica sist&#233;mica previa a las recurrencias&#46;</p><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">La presentaci&#243;n familiar recurrente es muy infrecuente&#44; y se han publicado tan solo 5 casos en la literatura<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0065"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a> en 2 unidades familiares&#44; siendo todos ellos en ni&#241;os o adolescentes&#46; En estos pacientes las recurrencias se presentaron en n&#250;mero escaso y en los 2 a&#241;os posteriores al episodio inicial&#44; presentando una de las familias una &#250;nica recurrencia simult&#225;nea en los 3 miembros&#46; Esto difiere de lo encontrado en nuestros casos&#44; donde las recurrencias se presentaban con una frecuencia de 1-2 episodios mensuales&#44; y en nuestra paciente adulta con m&#225;s de 10 a&#241;os de evoluci&#243;n desde el episodio inicial&#46; Esta presentaci&#243;n at&#237;pica recurrente en las 2 familiares podr&#237;a indicar una mayor susceptibilidad gen&#233;tica al desarrollo de este proceso&#44; si bien no hemos encontrado desencadenantes evidentes&#46;</p><p id="par0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">En conclusi&#243;n&#44; presentamos 2 casos de PE familiar con m&#250;ltiples episodios recurrentes&#44; lo que plantea la posibilidad de una mayor predisposici&#243;n gen&#233;tica de ambas pacientes al desarrollo de esta erupci&#243;n cut&#225;nea&#44; presentando nuestros casos una mayor expresividad que lo descrito hasta ahora&#46;</p><span id="sec0005" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0005">Conflicto de intereses</span><p id="par0060" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Los autores declaran no tener ning&#250;n conflicto de intereses&#46;</p></span></span>"
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Article information
ISSN: 00017310
Original language: Spanish
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